武 弋，方軍康，杜朝亮

·病例報告·

1例合并顱內(nèi)血腫的外傷性頸內(nèi)動脈海綿竇瘺救治體會

Treatmentexperienceofacaseoftraumaticcarotid-cavernousfistulacombinedwithintracranialhematoma

武 弋，方軍康，杜朝亮

顱腦損傷； 動靜脈畸形； 海綿竇瘺； 血腫

臨床資料

患者男性，64歲，因“左眼外傷2個月，漸進(jìn)性眼痛外突10d”就診于東陽市人民醫(yī)院急診科。受傷時無意識障礙，頭部CT檢查陰性，僅接受左眼眶外側(cè)皮膚裂傷清創(chuàng)縫合處理。就診10d前逐漸出現(xiàn)左眼上述癥狀，在外院按“結(jié)膜炎”對癥處理1周，球結(jié)膜外翻逐漸加重，行頭部CT、MRI平掃檢查，提示左額顳葉腫瘤并瘤卒中并雙側(cè)額顳頂部慢性硬膜下血腫(大量)。入院時：生命體征平穩(wěn)，精神好，左眼眶外側(cè)傷口已愈合，左眼外突、球結(jié)膜充血外翻、眼球固定、視力0.5、眼周可疑隨脈搏的吹風(fēng)樣雜音，眼底未查，角膜反射減弱，雙側(cè)瞳孔3.0mm，直、間接光反應(yīng)存在，右下肢肌力Ⅳ級，余神經(jīng)系統(tǒng)陰性，格拉斯哥昏迷評分(GCS)14分(E3 V5 M6)。結(jié)合臨床體征，再仔細(xì)閱讀外院影像學(xué)資料，并復(fù)查顱腦CT(圖1a)后診斷：(1)腦內(nèi)血腫(左側(cè)額顳部)；(2)頸內(nèi)動脈海綿竇瘺(左側(cè))；(3)慢性硬膜下血腫(雙側(cè)額顳頂部)；(4)左眼外傷。急診行顱腦CTA檢查，確診為左側(cè)頸內(nèi)動脈海綿竇瘺(carotid cavernous fistula,CCF)(圖1b、c)，遂準(zhǔn)備一期介入治療海綿竇瘺后，再II期清除腦內(nèi)血腫。擬行介入治療過程中，患者欲解大便后突發(fā)抽搐、意識喪失、左側(cè)瞳孔散大至6.0mm、右側(cè)瞳孔3.0mm，雙側(cè)瞳孔光反應(yīng)消失，急診復(fù)查顱腦CT平掃提示左側(cè)海綿竇附近腦組織灶性出血增多、中線右移明顯，給予甘露醇125mL快速靜滴后，血壓164/90mmHg、左側(cè)瞳孔5.0mm、光反應(yīng)未恢復(fù)，右側(cè)瞳孔3.0mm、光反應(yīng)遲鈍，刺痛無睜眼，可發(fā)聲，肢體可定位，GCS 8分(E1 V2 M5)。經(jīng)家屬同意，遂急診在全麻下行開顱顱內(nèi)血腫清除術(shù)、左側(cè)顳底去骨瓣減壓手術(shù)、右側(cè)慢性硬膜下血腫鉆孔引流術(shù)。術(shù)中見左側(cè)側(cè)裂靜脈怒張，清除額顳部腦內(nèi)血腫量約20mL，清除血腫過程中血腫腔廣泛滲血，雙側(cè)釋放硬膜下血腫量約80mL。術(shù)后患者持續(xù)高熱昏迷、血壓202/95mmHg、瞳孔較術(shù)前未縮小、GCS 6分(E1 V1 M4)。再次急診復(fù)查顱腦CT提示左側(cè)額顳底部新鮮出血，量約為50mL、腦組織彌漫性水腫，環(huán)池結(jié)構(gòu)不清，硬膜下血腫清除干凈(圖1d)。與患者家屬交待病情后，家屬放棄治療，自動出院。

a b c d

圖1 a.術(shù)前顱腦CT示海綿竇周圍腦內(nèi)血腫形成，左側(cè)腦室前角受壓，中線結(jié)構(gòu)移位，并雙側(cè)慢性硬膜下血腫形成；b.術(shù)前頭顱CTA示左頸內(nèi)動脈造影見動脈早期大量造影劑經(jīng)頸內(nèi)動脈進(jìn)入海綿竇，動脈中晚期海綿竇內(nèi)造影劑經(jīng)明顯增粗的眼靜脈及左側(cè)裂靜脈引流，可見異常粗大、充血迂曲的血管(箭頭所示)；c.術(shù)前顱腦CTA成像示造影劑分別經(jīng)前、后交通動脈逆流進(jìn)人海綿竇，致左側(cè)頸內(nèi)動脈海綿竇瘺形成；d.術(shù)后12h復(fù)查顱腦CT示術(shù)區(qū)大量腦內(nèi)血腫形成，周圍腦組織彌漫性水腫，中線移位顯著，環(huán)池結(jié)構(gòu)不清

討 論

外傷性頸內(nèi)動脈海綿竇瘺(traumatic carotid cavernous fistula,TCCF)是因創(chuàng)傷而造成頸內(nèi)動脈海綿竇主干、分支發(fā)生破裂，和海綿竇進(jìn)行動靜脈異常溝通，進(jìn)而發(fā)生顱內(nèi)雜音、眼部癥狀。TCCF是鞍區(qū)動靜脈畸形的一種，70%由創(chuàng)傷導(dǎo)致，占創(chuàng)傷的2.5%。據(jù)相關(guān)資料表明[1-2]，外傷性頸內(nèi)動脈海綿竇瘺的治愈率可達(dá)85%～95%。而外傷性頸內(nèi)動脈海綿竇瘺合并顱內(nèi)出血的病例不多見。由于匯入海綿竇的靜脈均無瓣膜，故當(dāng)動脈血液直接流入海綿竇后，使竇內(nèi)壓力增高，發(fā)生逆流，致使眼上靜脈增粗，靜脈回流受阻，可引起一系列的眼部癥狀，結(jié)合臨床體征和影像學(xué)檢查，診斷并不困難；一旦外傷后繼發(fā)形成TCCF，如處理不及時，或處理方案不到位，往往會導(dǎo)致經(jīng)鼻腔顱外大出血或顱內(nèi)大出血誘發(fā)腦疝致患者死亡，故及時診斷和處理至關(guān)重要[3-4]。在直接、間接外傷造成海綿竇區(qū)結(jié)構(gòu)的損傷后，患者本身該區(qū)域炎癥、雌激素水平低下、海綿竇周圍結(jié)構(gòu)發(fā)育不良等因素導(dǎo)致海綿竇周圍血管壁薄弱，使得在動脈血的持續(xù)沖擊下，最終形成動靜脈短路，造成靜脈系統(tǒng)動脈化，引起所有匯入海綿竇的靜脈高壓、怒張，尤其皮層深淺引流靜脈迂曲擴(kuò)張甚至破裂，致血液進(jìn)入蛛網(wǎng)膜下腔形成硬膜下血腫；同時，各動脈所屬支血液逆流造成相關(guān)的腦域缺血，進(jìn)而導(dǎo)致該區(qū)域的缺血性出血，形成腦梗死伴腦內(nèi)血腫[5-6]，該病例符合上述特點。

本例患者在擬介入治療栓塞海綿竇的過程中，因病情突變而發(fā)生腦疝。雖急診予以行清除顱內(nèi)血腫減壓處理，但術(shù)后形成的急性新鮮血腫量較術(shù)前更大，占位明顯，最終因愈后不佳而自動出院。臨床上對該類疾病的早期診斷、早期介入栓塞海綿竇瘺至關(guān)重要，即使影像學(xué)檢查明確有腦內(nèi)血腫，患者生命體征穩(wěn)定，在海綿竇瘺尚未處理的情況下，也不能貿(mào)然開顱。此時由于海綿竇瘺存在，回流靜脈壓力高、靜脈充血迂曲(圖1b)，貿(mào)然開顱，術(shù)中顱內(nèi)血腫清除之后，顱內(nèi)壓得以釋放，加大動靜脈竇瘺壓力差，致術(shù)后術(shù)區(qū)廣泛滲血、甚至再出血。對于該類患者，明確診斷后，早期介入栓塞海綿竇瘺至關(guān)重要，從而從源頭上降低瘺口靜脈端的壓力，繼而降低海綿竇周出血，進(jìn)而間接控制顱內(nèi)血腫的增大。該病例轉(zhuǎn)至筆者醫(yī)院時因處理時間過短，病情突變時無法按正規(guī)流程救治，喪失了從源頭上處理栓塞頸內(nèi)動脈海綿竇瘺的時機(jī)，從而導(dǎo)致了雖然積極進(jìn)行了清除顱內(nèi)血腫、去減壓術(shù)，但預(yù)后不佳的結(jié)局。

本例病情并不復(fù)雜，治療原則簡單，然而最終卻預(yù)后不佳，救治過程中的不足之處值得深思及反省。外院的誤診誤治及患者本人的不重視為貽誤患者救治的一個重要因素。首先，由于患者最初受傷時傷情較輕，無明顯的顱內(nèi)損傷，且受傷部位為左眼，在患者出現(xiàn)突眼后，可疑的臨床體征誘導(dǎo)使外院以眼球外傷處理，以致于對低流瘺者早期眼部癥狀與慢性結(jié)膜炎、開角性青光眼、甲狀腺病、炎性假瘤等混淆[7]。其次，受傷時當(dāng)?shù)蒯t(yī)院的頭顱CT陰性結(jié)果，未出現(xiàn)明顯的腦組織損傷，患者顱內(nèi)癥狀不顯著，亦未引起足夠重視，以致于患者受傷近2個月未復(fù)查顱腦CT；且患者后期出現(xiàn)頭部癥狀，當(dāng)?shù)蒯t(yī)院行顱腦MR檢查，外傷后顱內(nèi)血腫區(qū)的混雜信號又誤診為瘤卒中，從而貽誤了救治。再者，當(dāng)?shù)蒯t(yī)師的經(jīng)驗不足也為誤診的一個重要因素。盡管查體時患者左眼附近吹風(fēng)樣雜音不很明顯，然而對于外傷后出現(xiàn)突眼癥狀就應(yīng)該常識性考慮到外傷性頸內(nèi)動脈海綿竇瘺。結(jié)合病史、體征和DSA影像學(xué)檢查，診斷TCCF并不難。對于顱腦損傷患者，當(dāng)受傷后出現(xiàn)突眼、急性視力下降、不可控的鼻出血、顱內(nèi)血腫時，尤其是位于患側(cè)部位，即使傷后臨床體征不明顯，也應(yīng)該首先懷疑頸內(nèi)動脈海綿竇瘺，并需首先急診處理海綿竇瘺[3]，即使顱內(nèi)存在明確的血腫。因為一旦開放的瘺口持續(xù)存在，即使顱內(nèi)血腫被及時清除，但瘺口的源頭并沒有有效地控制，相反如果此時清除顱內(nèi)血腫，即相當(dāng)于變相加大了瘺口處動靜脈端的壓力差，致使術(shù)后海綿竇周圍血腫更大(圖1d)，本例患者的結(jié)局即是對該理論的詮釋。當(dāng)發(fā)生TCCF后海綿竇內(nèi)的血流通過周邊的靜脈以及靜脈竇引流，加之靜脈內(nèi)的血流動脈化，可使腦干周邊的靜脈逐漸充血，最終導(dǎo)致進(jìn)行性的腦干水腫，甚至出血，導(dǎo)致不可逆的腦干受損[8-10]。所以，創(chuàng)傷性頸內(nèi)動脈海綿竇瘺治療的關(guān)鍵在于閉塞瘺口[11-12〗[13]。

當(dāng)然，筆者醫(yī)院對該例患者的救治過程中也有不足之處，且2001年申剛等[4]報道過。在明確診斷為頸內(nèi)動脈海綿竇瘺的情況下，當(dāng)患者病情突變、發(fā)生腦疝時，在積極施行開顱手術(shù)清除顱內(nèi)血腫、解除占位，以緩解顱內(nèi)壓迫，為后續(xù)進(jìn)一步治療爭取時機(jī)的同時，也應(yīng)積極準(zhǔn)備介入栓塞。在Ⅰ期腦內(nèi)血腫清除之后，也應(yīng)立即同期予以后續(xù)頸內(nèi)動脈海綿竇瘺介入栓塞，力爭從源頭上控制后續(xù)再出血的可能，率先處理海綿竇瘺已在臨床上被證實有效[14]。因此，對于該類患者，率先栓塞海綿竇瘺，爭取從源頭上徹底控制病因為救治第一原則，只有在控制住源頭后，才能使后續(xù)的治療得以有效發(fā)揮其應(yīng)有的價值。

[1] Nakasone Y,Kawanaka K,Ikeda O,et al.Sequential combination treatment (arterial embolization and percutaneous radio-frequency ablation) of inoperable renal cell carcinoma: single-center pilot study[J].Acta Radiol,2012,53(4):410-414.

[2] Malartic C,Morel O,Fargeaudou Y,et al.Conservative two-step procedure including uterine artery embolization with embosphere and surgical myomectomy for the treatment of multiple fibroids: preliminary experience[J].Eur J Radiol,2012,81(1):1-5.

[3] 黃德俊，吳中學(xué)，孫濤，等.需急診治療的外傷性頸內(nèi)動脈海綿竇瘺[J].中華神經(jīng)外科雜志，2005,21(4):200-203.

[4] 申剛，劉斯?jié)櫍趿?，?介入治療頸內(nèi)動脈海綿竇瘺致顱內(nèi)出血一例[J].暨南大學(xué)學(xué)報(自然科學(xué)與醫(yī)學(xué)版),2001,22(6)：100.

[5] 葛穎杰，魏銳利，李玉珍.硬腦膜海綿竇瘺的臨床表現(xiàn)與診斷分析[J].中國實用眼科雜志，2007,25(8):918-920.

[6] 惠魯生，蔡用武，樊憲義，等.粉碎性顱底骨折后CCF合并腦脊液漏的治療策略[J].中華神經(jīng)外科疾病研究雜志，2015,14(3):247-250.

[7] 匡麗暉，張昊，金偉，等.頸內(nèi)動脈海綿竇瘺眼部并發(fā)癥的診斷和治療[J].中國實用眼科雜志，2013,31(5):598-600.

[8] Kato M,Ikegame Y,Toyoda I,et al.Hemispheric laminar necrosis as a complication of traumatic carotid-cavernous sinus fistula[J].Neurol Med Chir(Tokyo),2009,49(1):26-29.

[9] Miyamoto N,Naito I,Takatama S,et al.Clinical and angiographic characteristics of cavernous sinus dural arteriovenous fistulas manifesting as venous infarction and/or intracranial hemorrhage[J].Neumradiology,2009,51(1):53-60.

[10] 郭云寶,趙淑杰,張彥東，等.外傷性頸內(nèi)動脈海綿竇瘺致腦干水腫并發(fā)偏癱一例[J].中華外科雜志，2015，53(4):316.

[11] 李生,李寶民,張遠(yuǎn)征,等.創(chuàng)傷性頸內(nèi)動脈海綿竇瘺的介入治療[J].中國醫(yī)學(xué)影像學(xué)雜志,2007,15(5)：354-357.

[12] Seeliger E,Becker K,Ladwig M,et al.Up to 50-fold increase in urine viscosity with iso-osmolar contrast media in the rat[J].Radiology，2010,256(2):406-414

[13] 惠魯生，蔡用武,樊憲義，等.粉碎性顱底骨折后CCF合并腦脊液漏的治療策略[J].中華神經(jīng)外科疾病研究雜志，2015，14(3)：247-250.

[14] 趙明亮，薛德友，涂悅，等.眶顱穿通傷致開放性頸內(nèi)動脈海綿竇瘺一例并文獻(xiàn)復(fù)習(xí)[J].中華神經(jīng)外科雜志，2011，27(10)：1049-1052.

1009-4237(2017)12-0957-02

R 651.1

B

10.3969/j.issn.1009-4237.2017.12.023

322100 浙江，東陽市人民醫(yī)院神經(jīng)外科

2016-11-06；

2017-03-18)

黃利萍)