湖南省永州市中心醫(yī)院放射科 （湖南 永州 425000）

李 磊 胡小麗 楊民正 唐曉明 鄧 雪

原發(fā)性肝血管肉瘤多層螺旋CT表現(xiàn)與病理對(duì)照分析

湖南省永州市中心醫(yī)院放射科 （湖南 永州 425000）

李 磊 胡小麗 楊民正 唐曉明 鄧 雪

目的分析原發(fā)性肝血管肉瘤(PHA)的多層螺旋CT（MSCT）表現(xiàn)，以提高對(duì)本病的認(rèn)識(shí)。方法回顧性分析6例經(jīng)病理證實(shí)的PHA的 MSCT表現(xiàn)并復(fù)習(xí)相關(guān)文獻(xiàn)，各例均行平掃及多期增強(qiáng)掃描，對(duì)病灶的部位、數(shù)目、大小、形態(tài)、邊緣、密度及強(qiáng)化特征等進(jìn)行觀(guān)察分析。結(jié)果6例PHA中，單發(fā)巨塊型4例，混合型2例。6例CT平掃均呈低密度，均勻或不均勻；4例巨塊型動(dòng)脈期病灶邊緣呈中度或明顯不均勻環(huán)狀或結(jié)節(jié)狀強(qiáng)化，中心區(qū)見(jiàn)不規(guī)則條索狀或斑片狀明顯強(qiáng)化；門(mén)脈期及延遲期呈持續(xù)強(qiáng)化，呈向心狀和(或)離心狀擴(kuò)展，中心區(qū)均未完全填充。2例混合型為1枚較大主灶伴數(shù)目不等子灶,邊界清晰,呈類(lèi)圓形或分葉狀。巨塊主灶強(qiáng)化特點(diǎn)與單發(fā)巨塊型相似，子灶增強(qiáng)后可無(wú)強(qiáng)化,也可呈向心性強(qiáng)化、均勻強(qiáng)化或中心強(qiáng)化。結(jié)論P(yáng)HA的MSCT表現(xiàn)具有一定特征性，結(jié)合臨床病史及體征，應(yīng)考慮到PHA的可能性，最終確診還需依靠病理及免疫組織化學(xué)。

肝臟；血管肉瘤；計(jì)算機(jī)體層成像

原發(fā)性肝血管肉瘤(primary hepatic angiosarcoma,PHA)是一種極為罕見(jiàn)起源于肝臟間葉組織的惡性腫瘤[1]，但卻是肝臟肉瘤中最多見(jiàn)的，約占36%，其惡性程度很高,目前國(guó)內(nèi)有關(guān)PHA影像診斷的報(bào)道較少，多為散在個(gè)案報(bào)道，誤診率非常高。本文收集經(jīng)手術(shù)、病理證實(shí)6例肝血管肉瘤，分析病變CT影像學(xué)表現(xiàn)、病理組織特征，對(duì)指導(dǎo)臨床治療具有重要價(jià)值。

1 資料與方法

1.1 一般資料回顧性分析本院2005年1月～2014年12月間6例肝血管肉瘤患者，其中男4例，女2例，年齡2～65歲，中位年齡52.5歲，臨床表現(xiàn)：腹部脹痛不適3例，均無(wú)嘔吐、腹瀉、腹脹、皮膚黃染等異常；腹部腫塊1例，體檢發(fā)現(xiàn)肝占位2例。1例伴有慢性肝炎病史，5例無(wú)肝炎、肝硬化病史。所有患者行多層螺旋CT平掃及三期增強(qiáng)掃描，患者經(jīng)手術(shù)或穿刺病理證實(shí)診斷為肝血管肉瘤。

1.2 檢查方法采用Siemens16層或GE hightspeed 64層CT掃描儀，掃描條件：管電壓120KV，管電流250mAs，掃描層厚及層間距5mm，準(zhǔn)直5～10mm，螺距為1；掃描前4～6h禁食、禁水, 掃描前口服溫開(kāi)水1000mL充盈胃腸道。掃描方式為1次屏氣螺旋掃描。掃描范圍自膈頂?shù)狡⑾戮壦?。增?qiáng)掃描于肘前靜脈內(nèi)團(tuán)注對(duì)比劑碘普胺或碘海醇(300mgI/mL)，劑量1.5～2.0 ml/kg，注射流率3ml/s。動(dòng)脈期延時(shí)20～30s掃描，門(mén)靜脈延時(shí)60～70s掃描，120s行平衡期掃描。

1.3 病理學(xué)檢查2例局麻行B超引導(dǎo)肝臟占位病變穿剌活檢術(shù)，4例行氣管插管全麻下行肝段切除；病理組織分別用HE染色和免疫組織化學(xué)染色證實(shí)。

1.4 CT圖像分析對(duì)原始圖像數(shù)據(jù)進(jìn)行薄層2mm重建后再行冠狀位、矢狀位重組，結(jié)合手術(shù)、病理對(duì)照，由兩名高年資影像診斷醫(yī)師獨(dú)立對(duì)病變MSCT進(jìn)行分析，并進(jìn)行影像表現(xiàn)與病理對(duì)照，意見(jiàn)不一致時(shí)協(xié)商達(dá)成一致意見(jiàn)，主要觀(guān)察征象有：(1)病灶部位、數(shù)目、大小、邊緣、內(nèi)部結(jié)構(gòu)等；(2)動(dòng)態(tài)增強(qiáng)掃描病灶強(qiáng)化方式、腫瘤邊界等。

2 結(jié) 果

6例病例中4例腫塊型，位于肝左葉1例，肝右葉3例，腫瘤直徑范圍約4.2～6.5cm，2例混合型(巨塊伴結(jié)節(jié)狀子灶)，均位于肝左右葉，較大主灶直徑約12.2cm。腫塊均呈類(lèi)圓形，邊界清晰或欠清，部分病灶呈分葉或結(jié)節(jié)狀。

2.1 MSCT表現(xiàn)6例病灶平掃呈低密度或略低密度影，密度欠均勻，部分較大病灶內(nèi)見(jiàn)液化壞死更低密度區(qū)，CT值約30～59HU，邊界清晰。1例巨塊型病灶及1例混合型主灶中心見(jiàn)片狀或斑片狀略高密度影；所有病灶內(nèi)部均無(wú)鈣化。三期增強(qiáng)掃描后，4例單發(fā)巨塊型，動(dòng)脈期呈邊緣不規(guī)則環(huán)狀、瘤中央網(wǎng)格狀及條片狀明顯強(qiáng)化，強(qiáng)化CT值約50～75HU，類(lèi)似血管瘤，門(mén)靜脈期持續(xù)強(qiáng)化，但范圍未見(jiàn)明顯擴(kuò)大，延遲期持續(xù)強(qiáng)化且呈漸進(jìn)性中心填充式強(qiáng)化，中央液化壞死區(qū)一直未強(qiáng)化，邊界模糊(圖1-4)。2例混合型PHA，動(dòng)脈期巨塊主灶表現(xiàn)與單發(fā)巨塊型相似，動(dòng)脈期病灶邊緣呈中度或明顯不均勻環(huán)狀或結(jié)節(jié)狀強(qiáng)化，門(mén)靜脈期中央部分強(qiáng)化呈網(wǎng)格狀、條索狀及斑片狀，強(qiáng)化加強(qiáng)并范圍擴(kuò)大，延遲期病灶持續(xù)強(qiáng)化且呈漸進(jìn)性中心填充式強(qiáng)化，相對(duì)肝實(shí)質(zhì)三期均呈略高密度, 且部分病灶完全填充，子灶強(qiáng)化呈多樣性，多數(shù)與主灶強(qiáng)化相近，少部分較小病灶各期僅見(jiàn)邊緣輕度環(huán)狀強(qiáng)化，門(mén)靜脈期腫塊持續(xù)強(qiáng)化；范圍未見(jiàn)明顯擴(kuò)大(圖5-8)。本組3例病灶外緣在門(mén)靜脈期發(fā)現(xiàn)“假包膜”樣相對(duì)低密度帶。6 例病灶均無(wú)肝內(nèi)外膽管擴(kuò)張，無(wú)侵犯門(mén)靜脈及肝靜脈，無(wú)肝門(mén)區(qū)及腹膜后淋巴結(jié)腫大。

圖1-4 肝右葉巨塊型PHA。圖1 CT平掃肝右葉低密度灶, 邊界尚清；圖2 CT增強(qiáng)動(dòng)脈期病灶邊緣呈不規(guī)則條片狀、中心區(qū)呈網(wǎng)格狀及斑片狀明顯強(qiáng)化，圖3 CT增強(qiáng)門(mén)脈期腫瘤強(qiáng)化程度增高，強(qiáng)化范圍擴(kuò)大；圖4 CT增強(qiáng)延遲期病灶呈稍高密度，對(duì)比劑繼續(xù)填充，中心去未完全充填，中央液化壞死區(qū)一直未強(qiáng)化，邊界模糊。圖5-9肝混合型PHA。圖5 CT平掃肝左右葉散在大小不等低密度結(jié)節(jié)灶，邊緣不清；圖6 CT增強(qiáng)動(dòng)脈期巨塊主灶邊緣呈中度結(jié)節(jié)狀強(qiáng)化；圖7 CT增強(qiáng)門(mén)脈期腫瘤中央部分強(qiáng)化呈條索狀及斑片狀強(qiáng)化；圖8 CT增強(qiáng)延遲期病灶呈稍高密度或等密度，并向中間填充；圖6-8 CT增強(qiáng)示子灶少部分較小病灶各期僅見(jiàn)周緣輕度環(huán)狀強(qiáng)化，門(mén)靜脈期腫塊持續(xù)強(qiáng)化，范圍未見(jiàn)明顯擴(kuò)大。圖9 光鏡下（HE×200）示異常增生腫瘤細(xì)胞呈覆蓋性生長(zhǎng)，使肝細(xì)胞萎縮，肝竇變寬，瘤細(xì)胞突入血管腔。呈梭形、圓形或不規(guī)則形，邊界不清，核仁大小不等,見(jiàn)核分裂。

2.2 病理學(xué)所見(jiàn)本組6例均行病理學(xué)及免疫組化檢測(cè)，其中2例行局麻下行B超引導(dǎo)腫瘤穿刺活檢術(shù)，4例行氣管插管全麻下行肝腫瘤切除術(shù)，術(shù)中腫瘤切面實(shí)性或合并出血、壞死和囊變，并呈現(xiàn)大小不等的出血性結(jié)節(jié)和蜂窩狀血管腔，腫瘤無(wú)明顯包膜。顯微鏡下腫瘤細(xì)胞彌漫性增生，呈梭形或不規(guī)則形，胞質(zhì)較少，嗜酸性，淡染，胞核呈短桿狀或多邊形，核仁大小不等,見(jiàn)核分裂，異常增生腫瘤細(xì)胞呈覆蓋性生長(zhǎng)，使肝細(xì)胞萎縮，肝竇變寬，瘤細(xì)胞突入血管腔(圖9)。2例穿刺活檢組織鏡下所見(jiàn)同上。6例免疫組化：CD31陽(yáng)性、CD34陽(yáng)性、上皮細(xì)胞角蛋白(CK)陰性、甲胎蛋白(AFP)陰性。其中2例波形蛋白(Vim)陽(yáng)性，2例Ⅷ因子陽(yáng)性。

3 討 論

3.1 臨床特點(diǎn)PHA是由肝竇血管內(nèi)皮細(xì)胞異型增生所發(fā)生的一種較為罕見(jiàn)的間葉組織惡性腫瘤，又稱(chēng)血管內(nèi)皮肉瘤、惡性血管內(nèi)皮瘤、間皮肉瘤和枯否氏細(xì)胞肉瘤等，近年來(lái)趨于一致用肝血管肉瘤這一名稱(chēng)，僅占肝臟原發(fā)腫瘤的0.5%～2%[2]。國(guó)內(nèi)PHA多為個(gè)案報(bào)道。PHA傳統(tǒng)認(rèn)為好發(fā)于成年男性，以50～70歲多見(jiàn)，兒童或青少年罕見(jiàn)，男女比例為3～5.5∶1，本組男女之比約4：2，中位年齡52.5歲，與文獻(xiàn)報(bào)道相符。目前，PHA的病因尚不明確，Locker研究表明40%的病例可能與接觸某些致癌物質(zhì)(如氯乙烯,二氧化釷,砷劑或放射性鐳等)或酒精性肝硬化,血色沉著癥所致的肝硬化有關(guān)[3]。但本組病例均無(wú)上述好發(fā)因素。PHA患者大多數(shù)無(wú)特異的臨床特征，臨床上患者可無(wú)癥狀，或早期僅有上腹部不適、腹部隱痛、發(fā)熱、體弱或體重減輕等，肝功能可有不同程度損害，實(shí)驗(yàn)室檢查亦無(wú)特異性，晚期可出現(xiàn)肝功能衰竭、腹水、DIC、腫瘤破裂出血引發(fā)的急腹癥。據(jù)文獻(xiàn)報(bào)道PHA缺乏特異性的腫瘤標(biāo)記物，血清AFP多正?；蜉p度升高[4]，本組6例病例均無(wú)血清AFP增高，與文獻(xiàn)報(bào)道符合一致。PHA易發(fā)生肺、脾轉(zhuǎn)移，其次為骨、腹膜、淋巴結(jié)等遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移[5]，本組病例無(wú)遠(yuǎn)處轉(zhuǎn)移征象，與文獻(xiàn)報(bào)道不一致，主要與病例數(shù)偏少有關(guān)。

3.2 PHA的MSCT表現(xiàn)與病理基礎(chǔ)PHA屬富血供腫瘤，因腫瘤細(xì)胞形成不成熟的血管樣結(jié)構(gòu)，同時(shí)存在內(nèi)源性凝血因子消耗[6]，因此極易出現(xiàn)腫瘤內(nèi)部出血，故不主張經(jīng)皮肝穿刺活檢。因此，影像學(xué)檢查對(duì)PHA的診斷具有重要作用。

PHA常為多發(fā)性，也可單發(fā)，病灶常較大。據(jù)文獻(xiàn)報(bào)道[7]腫瘤大體形態(tài)分為4種類(lèi)型：彌漫微小結(jié)節(jié)型、彌漫多發(fā)結(jié)節(jié)型、巨塊型和混合型。Rademaker等國(guó)外學(xué)者報(bào)道[8]以彌漫多結(jié)節(jié)型及混合型居多，另外國(guó)內(nèi)學(xué)者[9]將PHA分為單發(fā)巨塊型、單發(fā)結(jié)節(jié)型、多發(fā)結(jié)節(jié)型和混合型，以單發(fā)巨塊型報(bào)道居多，本組6例中4例為巨塊型，2例為混合型，無(wú)彌漫結(jié)節(jié)型，與文獻(xiàn)報(bào)價(jià)基本相符。CT平掃多表現(xiàn)為不均勻低密度影, 邊緣尚清或模糊,伴中心區(qū)片狀液化壞死更低密度區(qū)， 部分新鮮出血表現(xiàn)為高密度影，主要多見(jiàn)于巨塊型，本組6例病例中，其中巨塊型及混合型各1例瘤內(nèi)均可見(jiàn)不規(guī)則更低密度液化壞死區(qū)及小片狀高密度出血灶，經(jīng)病理證實(shí)為壞死及出血，筆者認(rèn)為具有一定提示意義，雖然不具有特異性，且出血時(shí)間不同，僅少數(shù)病灶表現(xiàn)出來(lái)。

PHA在組織學(xué)上主要包含實(shí)性部分和充滿(mǎn)血液的海綿狀、裂隙狀囊腔結(jié)構(gòu)，夾雜腫瘤血管、纖維組織、壞死及出血區(qū)，各種成分可按不同比例交替分布。

PHA典型CT增強(qiáng)表現(xiàn)為早期邊緣明顯環(huán)狀或結(jié)節(jié)狀強(qiáng)化，隨時(shí)間延伸，病變呈向心性充填式強(qiáng)化，中心呈輕度強(qiáng)化，但仍為低密度，增強(qiáng)掃描后期仍呈低密度，壞死囊變區(qū)始終不強(qiáng)化[10]。本組中有6例呈現(xiàn)此種強(qiáng)化方式，動(dòng)脈期僅邊緣明顯強(qiáng)化，中心無(wú)明顯強(qiáng)化，門(mén)靜脈期呈持續(xù)強(qiáng)化，強(qiáng)化程度高于肝實(shí)質(zhì)，強(qiáng)化區(qū)呈擴(kuò)展趨勢(shì)，可呈由外向內(nèi)的“向心狀”或由內(nèi)向外的“離心狀”，多數(shù)病灶兩者兼有，類(lèi)似于血管瘤內(nèi)的血竇強(qiáng)化，與文獻(xiàn)報(bào)道相符。

PHA常見(jiàn)的典型表現(xiàn)為延遲期病灶強(qiáng)化不均勻，病灶中心大片低密度常提示腫瘤壞死。當(dāng)血管肉瘤表現(xiàn)為多結(jié)節(jié)時(shí)，動(dòng)脈期可局灶性強(qiáng)化，形態(tài)不規(guī)則，部分結(jié)節(jié)可邊緣環(huán)形強(qiáng)化[11]。本組2例混合型的衛(wèi)星灶強(qiáng)化方式與此類(lèi)似。腫瘤增強(qiáng)周邊出現(xiàn)毛發(fā)狀環(huán)形低密度影，此為假包膜所致[12]。本組3例病灶外緣在門(mén)靜脈期發(fā)現(xiàn)相對(duì)低密度帶，類(lèi)似肝癌假包膜，考慮其病理基礎(chǔ)為腫瘤壓迫周?chē)胃]擴(kuò)張、水腫所致。與文獻(xiàn)報(bào)道一致。本研究樣本量較小，且未進(jìn)行多病例分析，有待于今后積累更多病例加以總結(jié)。

3.3 鑒別診斷PHA影像診斷需與肝臟富血供腫瘤鑒別：(1)海綿狀血管瘤∶血管瘤邊界清楚，增強(qiáng)掃描為“快進(jìn)慢出”，延時(shí)期瘤內(nèi)強(qiáng)化較均勻，且以邊緣結(jié)節(jié)強(qiáng)化并中間充填為特點(diǎn)，血管瘤患者一般情況良好，肝功能多正常；而且PHA腫塊體積多較大，邊界不清，常有出血壞死，密度不均勻，增強(qiáng)后分布和形態(tài)均不規(guī)則強(qiáng)化，與肝海綿狀血管瘤強(qiáng)化方式有差異，可以與之鑒別；(2)原發(fā)性肝細(xì)胞癌：多伴有乙型肝炎、肝硬化病史，實(shí)驗(yàn)室檢查AFP升高，易侵犯肝內(nèi)脈管系統(tǒng)形成門(mén)靜脈瘤栓，主要由肝動(dòng)脈供血，血供豐富，動(dòng)脈期腫塊呈不同程度明顯強(qiáng)化，多呈特征性的“快進(jìn)快出”表現(xiàn)，但不及PHA出血灶常見(jiàn)。肝血管肉瘤AFP陰性，典型CT增強(qiáng)掃描表現(xiàn)為漸進(jìn)式強(qiáng)化。(3)上皮樣血管內(nèi)皮瘤∶多發(fā)于成年女性，可能與口服避孕藥有關(guān)。而PHA以中老年男性多見(jiàn)。其腫瘤多發(fā)生與肝臟周邊，但包膜無(wú)膨隆改變，CT平掃表現(xiàn)為不規(guī)則低密度區(qū)，邊界欠清，瘤中央可有更低密度區(qū),部分病灶可伴有鈣化，增強(qiáng)后動(dòng)脈期病灶邊緣強(qiáng)化，延遲掃描強(qiáng)化區(qū)不擴(kuò)大，瘤中央更低密度區(qū)始終無(wú)強(qiáng)化，呈靶征[13]。

總之，PHA高度惡性，治療不及時(shí)則進(jìn)展迅速，預(yù)后較差，但MSCT表現(xiàn)具有一定的特征性，臨床工作中遇到肝臟巨大占位，有致癌物接觸史、病情進(jìn)展快而血清AFP陰性，瘤內(nèi)易出血、壞死，CT增強(qiáng)掃描具有重要診斷價(jià)值，典型表現(xiàn)動(dòng)脈期腫瘤邊緣呈中度或明顯不均勻環(huán)狀或結(jié)節(jié)狀強(qiáng)化，門(mén)靜脈期及延遲期持續(xù)填充式強(qiáng)化，但多不能完全充填，應(yīng)高度懷疑PHA可能，但最終確診還需依靠病理活檢證實(shí)。

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Comparative Analysis of MSCT Features and Pathological Characteritics of Primary Hepatic Angiosarcoma

LI Lei. HU Xiao-li, YANG Min-zheng,et al., Department of Radiology, The Central Hospital of Yongzhou City, Yongzhou 425000, Hunan Province, China

ObjecliveTo explore the multislice spiral CT (MSCT)performence of primary hepatic angiosarcoma.MethodsIn this retrospective studies, 6 patients with pathologically confirmed primary hepatic angiosarcoma under went preoperative MSCT and lobectomy. To analyz the tumor location, number, size, contour, periphery, density, and contrast enhancement patten. Both plain and multi-phase enhanced CT examinations were performed in all the 6 patients.ResultsAmong the 6 cases,solitary huge mass type was seen in four and mixed type in two. On plain CT scan,the PHA lesions appeared as heterogeneous or homogeneous hypodense area. 4 cases of massive type of arterial lesions were moderately or significantly uneven edges cyclic or nodular enhancement, the central area with irregular or patchy streak significantly enhanced; which remained in portal and delayed phase and the central area of the lesion was not completely filled with contrast. Two cases of mixed type dominant masses with multiple satellite nodules and the dominant mass demonstrated lobular or round in shape. Huge mass of dominant mass strengthening characteristics and single huge mass of similar type. The satellite lesions showed showed variable enhancement patterns, such as nonenhancement, homogoneous, focal,rim-enhancement or progressive opcification from periphery to center.ConclusionPHA have some characteristic MSCT features, however the diagnosis depends on clinical characters.The ultimate diagnosis relies on the pathological and immunohistochemical examination.

Liver; Angiosarcoma; Computed Tomography

R322.4+7

A

10.3969/j.issn.1009-3257.2017.05.012

李 磊，男，醫(yī)學(xué)影像診斷專(zhuān)業(yè)，主治醫(yī)生，主要研究方向：消化系統(tǒng)影像診斷

胡小麗

2017-09-18