陳亮+張平+陳剛+魏崇健

摘要：目的 探討肝假性動(dòng)脈瘤致膽道出血的臨床表現(xiàn)及診治措施。方法 回顧性分析肝假性動(dòng)脈瘤致膽道出血合并十二指腸降部Dieulafoy病1例的臨床資料，并復(fù)習(xí)相關(guān)文獻(xiàn)。結(jié)果 患者因間斷腹痛、嘔血、黑便入院，多次性急診內(nèi)鏡檢查診斷十二指腸降部Dieulafoy病明確并行內(nèi)鏡止血治療，仍有活動(dòng)性出血。行腹腔血管DSA明確診斷為肝假性動(dòng)脈瘤，行栓塞治療后出血停止。結(jié)論 上消化道出血可同時(shí)合并多種病因，單一病因難以解釋臨床癥狀時(shí)需考慮到膽道出血亦是上消化道出血的常見(jiàn)原因之一，選擇性肝動(dòng)脈造影是診斷原因不明膽道出血的首選方法。

關(guān)鍵詞：肝假性動(dòng)脈瘤；膽道出血；Dieulafoy病

1 病例資料

患者女，60歲，因間斷腹痛3 w，嘔血、黑便2 w急診入院。既往：高血壓、糖尿病病史10余年；膽囊結(jié)石病史2年，2015年6月因膽總管結(jié)石在外院行ERCP+EST+ENBD術(shù)?；颊? w前無(wú)明顯誘因出現(xiàn)間斷上腹絞痛，不劇烈，無(wú)畏寒、發(fā)熱、惡心、嘔吐、嘔血、黑便等不適。2 w前出現(xiàn)上腹部劇烈絞痛，急診入院治療。入院后腹痛緩解，次日嘔血1次，行急診胃鏡：十二指腸乳頭及黏膜未見(jiàn)異常，球降交界部可見(jiàn)一出血灶，中間見(jiàn)裸露血管，沖洗后見(jiàn)新鮮血液滲出，以鈦夾2枚夾閉，出血停止。出院2 d后患者開(kāi)始解黑色糊狀便， 2～3次/d，以“消化道出血”再次住院。入院查體：T 37℃，BP 125/56 mmHg。貧血貌，鞏膜無(wú)黃染，唇色蒼白，心肺腹未見(jiàn)明顯陽(yáng)性體征。入院后查肝功能：ALT 54 U/L，AST 35 U/L，TBIL 16.3 μmol/L，DBIL 9.4 μmol/L，IBIL 6.9 μmol/L，ALP 242 U/L，GGT 418 U/L；腎功能、血凝分析正常。入院予禁食、藥物治療后未再解黑便。入院第4 d開(kāi)始進(jìn)食，進(jìn)食后患者先后2次出現(xiàn)右上腹、腰背部疼痛，腹痛后即出現(xiàn)嘔血、黑便。再次行急診胃鏡：十二指腸乳頭及黏膜未見(jiàn)異常，見(jiàn)降部2處糜爛灶活動(dòng)性滲血，旁可見(jiàn)血栓頭，用4枚鈦夾夾住基底部后未見(jiàn)活動(dòng)性出血。術(shù)后患者仍有右上腹隱痛、嘔血、黑便。第三次行急診胃鏡：十二指腸乳頭及黏膜未見(jiàn)異常，十二指腸球降部1處糜爛灶少量滲血，藥物噴灑止血后未見(jiàn)活動(dòng)性滲血。腸鏡檢查未見(jiàn)明顯異常。第3次急診胃鏡后第3 d，患者再次開(kāi)始解黑色水樣便，胃管引流出暗紅色液體。急診行腹腔動(dòng)脈DSA，造影見(jiàn)肝右動(dòng)脈近段局限狹窄，可見(jiàn)一約16 mm×18 mm大小囊袋狀影，胃十二指腸動(dòng)脈及胰十二指腸下動(dòng)脈分支血管紊亂、扭曲，未見(jiàn)明顯造影劑外溢及靜脈早顯征象，考慮肝右動(dòng)脈假性動(dòng)脈瘤。將導(dǎo)管送至肝右動(dòng)脈，用明膠海綿顆粒栓塞末梢血管后置入3 mm×3 mm彈簧圈1枚，同法將導(dǎo)管送至胃十二指腸動(dòng)脈置入5 mm×5 mm彈簧圈1枚，后造影見(jiàn)囊袋狀影基本消失，胃十二指腸血流明顯減緩。術(shù)后未再出現(xiàn)腹痛、嘔血、黑便等不適，10 d后復(fù)查糞便潛血陰性，治愈出院。隨訪6個(gè)月，未再出血。

2 討論

膽道出血是上消化道出血的常見(jiàn)原因之一，約占上消化道出血的1.3%～5%，在國(guó)內(nèi)發(fā)病率僅次于消化性潰瘍、門(mén)靜脈高壓癥、急性胃黏膜糜爛出血[1]。膽道出血又不同于普通胃腸道出血，如無(wú)明確外傷等病史，其早期診斷較難，典型的腹痛、黃疸、嘔血或黑便三聯(lián)征僅見(jiàn)于22%～37.9%的膽道出血患者[2]。近年來(lái)，我國(guó)醫(yī)源性操作導(dǎo)致膽道出血的報(bào)道在逐年增多。假性動(dòng)脈瘤是血管的一種異常病理改變，通常由腹腔內(nèi)創(chuàng)傷和（或）炎癥所引起。肝假性動(dòng)脈瘤形成通常與外傷和醫(yī)源性損傷如：活檢、膽囊切除、肝葉切除、肝移植等有關(guān)，也有報(bào)道與內(nèi)窺鏡檢查有關(guān)，國(guó)外文獻(xiàn)中有內(nèi)鏡逆行膽胰管造影術(shù)和經(jīng)膽道鏡激光治療后誘發(fā)破裂出血的相關(guān)報(bào)道[3]。醫(yī)源性肝假性動(dòng)脈瘤約60%發(fā)生于肝右動(dòng)脈，發(fā)生于肝總動(dòng)脈及與膽囊動(dòng)脈相關(guān)的分別約30%、10%，并可破入膽道[4-6]。少數(shù)肝假性動(dòng)脈瘤未破裂的患者臨床上可無(wú)癥狀，與膽道形成瘺的肝假性動(dòng)脈瘤出現(xiàn)膽道出血、大便隱血、上腹痛，梗阻性黃疸等一系列臨床癥狀和體征。

選擇性肝動(dòng)脈造影是診斷原因不明膽道出血的首選方法，不僅可以明確出血部位，且可顯示引起出血病變的性質(zhì)，從而指導(dǎo)治療。膽道出血的動(dòng)脈造影直接表現(xiàn)為動(dòng)脈期造影劑外溢、肝實(shí)質(zhì)內(nèi)出現(xiàn)片狀造影劑影，動(dòng)脈膽道瘺征象；間接表現(xiàn)為假性動(dòng)脈瘤，呈囊狀或圓形，顯影早，消散晚。田成武[7]等曾報(bào)告膽道出血?jiǎng)用}造影以間接表現(xiàn)為主，占75%。肝動(dòng)脈DSA對(duì)于肝假性動(dòng)脈瘤的診斷準(zhǔn)確率和敏感性均為100%，可作為診斷肝假性動(dòng)脈瘤的金標(biāo)準(zhǔn)。假性動(dòng)脈瘤的主要治療方法包括外科手術(shù)和選擇性肝動(dòng)脈栓塞術(shù)，國(guó)內(nèi)外文獻(xiàn)均評(píng)價(jià)了血管栓塞術(shù)治療假性動(dòng)脈瘤的有效性。經(jīng)導(dǎo)管動(dòng)脈栓塞術(shù)的優(yōu)點(diǎn)在于止血迅速，效果持久可靠，不成功可再次栓塞治療。早期診斷和即刻實(shí)施與病變動(dòng)脈相關(guān)的某一肝動(dòng)脈分支或肝內(nèi)血管分支的選擇性栓塞，應(yīng)用金屬微彈簧圈填充閉合假性動(dòng)脈瘤處血管近、遠(yuǎn)兩端，可使這種具有生命威脅的并發(fā)癥得到妥善治愈。介入治療腹腔一內(nèi)臟動(dòng)脈瘤的方法有選擇性動(dòng)脈栓塞術(shù)、向載瘤段動(dòng)脈置入支架后經(jīng)支架“網(wǎng)眼”栓塞動(dòng)脈瘤、被覆膜支架置入術(shù)等，目前也有學(xué)者成功運(yùn)用覆膜支架治療不適合行血管栓塞治療的肝假性動(dòng)脈瘤的病例[8]。

Dieulafoy病是上消化道出血的罕見(jiàn)病因之一，占0.3%～6.7%，任何能夠造成黏膜損傷、動(dòng)脈粥樣硬化或血壓升高的因素均可以增加患病的幾率，屬于先天性血管畸形性疾病。內(nèi)鏡下Dieulafoy病多呈局限性黏膜缺損或糜爛改變，缺損中央可見(jiàn)直徑1～3 mm波動(dòng)性動(dòng)脈突出于黏膜外，其表面可有凝血塊或血栓附著。Dieulafoy病治療首選內(nèi)鏡下治療，其次是血管造影，可作為內(nèi)鏡檢查陰性時(shí)的補(bǔ)救方法，前提是在活動(dòng)性出血時(shí)進(jìn)行，出血量在>0.5 ml/min時(shí)可有陽(yáng)性發(fā)現(xiàn)。最后為手術(shù)治療[9-10]。

該患者內(nèi)鏡下十二指腸降部Dieulafoy病診斷明確并見(jiàn)活動(dòng)性出血，3次胃鏡檢查均未見(jiàn)十二指腸乳頭處活動(dòng)性出血，治療過(guò)程中曾一度考慮Dieulafoy病為出血的唯一病因。經(jīng)積極內(nèi)鏡下止血和藥物治療后，十二指腸降部出血灶逐漸好轉(zhuǎn)但消化道出血未得到有效控制，提示除了Dieulafoy病外，有其它活動(dòng)性出血病灶存在。后經(jīng)腹腔血管造影檢查診斷肝右葉假性動(dòng)脈瘤、膽道出血，通過(guò)及時(shí)對(duì)肝右葉假性動(dòng)脈瘤進(jìn)行栓塞治療，消化道出血得到有效治療，患者反復(fù)出現(xiàn)的腹痛癥狀也得到合理解釋。膽道出血腹痛及出血呈周期性，原因?yàn)槟懙莱鲅獙?dǎo)致血凝塊堵塞膽道，致膽道張力增高，引起膽絞痛，膽汁的纖溶作用能溶解血凝塊，使膽道再通，疼痛緩解，腹痛隨出血反復(fù)發(fā)作；出血后血壓下降、局部小血管收縮或血凝塊形成，出血大多能自動(dòng)停止，間歇5～7 d后因血壓上升、血凝塊脫落可以再次出血，周而復(fù)始。本例膽道出血患者臨床表現(xiàn)僅有上腹痛及消化道大出血，而黃疸不明顯，且內(nèi)鏡下十二指腸降部Dieulafoy病診斷明確，容易誤診。該例患者先后3次行胃鏡檢查均未見(jiàn)十二指腸乳頭處活動(dòng)性出血，可能與內(nèi)鏡檢查的時(shí)機(jī)有關(guān)，也符合肝假性動(dòng)脈瘤間歇性出血的特點(diǎn)。

反思該患者的診治過(guò)程，我們的經(jīng)驗(yàn)教訓(xùn)是：①在疾病的診治過(guò)程中要重視不能用“一元論”解釋的臨床癥狀。該患者病程中反復(fù)發(fā)作的腹痛癥狀難以用上消化道出血、Dieulafoy病來(lái)解釋，而最終肝假性動(dòng)脈瘤就回答了這個(gè)問(wèn)題。②對(duì)于有反復(fù)消化道出血的患者，如果有過(guò)肝臟創(chuàng)傷、有創(chuàng)性檢查或手術(shù)史的，要想到膽道出血或肝假性動(dòng)脈瘤形成的可能，在考慮存在膽道出血的可能性時(shí)應(yīng)及時(shí)行十二指腸鏡、ERCP等檢查。③在胃腸鏡檢查不能明確消化道出血的病因時(shí)，腹腔動(dòng)脈DSA檢查十分重要、有效。④需重視合并多種原因特別是多種少見(jiàn)病因造成的消化道出血的診療，忌先入為主的觀念而造成延誤診斷。⑤急診胃腸鏡檢查的時(shí)機(jī)十分重要，在保證內(nèi)鏡檢查安全的前提下，應(yīng)盡早行內(nèi)鏡檢查。⑥選擇性肝動(dòng)脈造影是膽道出血診斷的首選方法，選擇性肝動(dòng)脈栓塞術(shù)是治療肝假性動(dòng)脈瘤的有效方法。

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編輯/楊倩