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        Buschke硬腫病一例

        2017-03-24 08:39:37佳尹興平董赟華??抵煨〖t
        中國麻風(fēng)皮膚病雜志 2017年2期
        關(guān)鍵詞:興平真皮皮膚科

        胡 佳尹興平董 赟華??抵煨〖t

        Buschke硬腫病一例

        胡 佳1尹興平1董 赟2華海康1朱小紅1

        臨床資料患者,男,62歲。因頸背部皮膚紅斑、腫脹、發(fā)硬兩年就診?;颊咦詢赡昵盁o明顯誘因下背部出現(xiàn)手掌大紅斑,并緩慢擴(kuò)展至頸部、肩部,局部硬腫,近來頸背部皮膚出現(xiàn)明顯的緊張、牽拉感,頸部活動有輕微受限,無疼痛、瘙癢感。有高血壓病10余年,否認(rèn)糖尿病,手術(shù)、外傷史,家族中無類似疾病患者。

        皮膚科查體:頸、背部片狀淡紅斑,邊界不清,微隆起,伴少量色素沉著。紅斑部位皮膚毛孔粗大,呈橘皮樣外觀,皮溫正常,質(zhì)地硬,不能捏起(圖1)。

        實(shí)驗(yàn)室檢查:血、尿常規(guī)正常,肝功能、血糖、腎功能正常,抗鏈球菌抗體和CRP均正常,抗核抗體譜、抗拓?fù)洚悩?gòu)酶1抗體和著絲??贵w陰性,血清免疫球蛋白值均在正常范圍,空腹和餐后血糖均正常。心電圖、胸片均正常。皮損組織病理學(xué)檢查示:真皮增厚,真皮中下層膠原纖維間隙增寬,見大量黏液樣物質(zhì)(圖2)。阿新藍(lán)染色示纖維束間黏蛋白沉積(圖3)。診斷:Buschke硬腫病。

        圖1 背部邊界不清的腫脹紅斑圖2表皮未見明顯異常,真皮增厚,真皮淺層血管周圍少量淋巴細(xì)胞浸潤,真皮中下層膠原束排列規(guī)則,纖維束間隔增寬,見大量黏液樣物質(zhì)沉積(HE,×40)圖3膠原纖維束間大量黏蛋白沉積(阿辛藍(lán)染色,×200)

        討論Buschke硬腫病,又稱成人硬腫病,是一種少見的、病因不明的黏蛋白代謝異常?。?]。臨床特征是始發(fā)于頸部的邊界不清的硬化、水腫,可逐漸發(fā)展累及面部、頭皮、背部和軀干,肢端等遠(yuǎn)心性部位較少受累。通常認(rèn)為發(fā)病與鏈球菌感染、糖代謝紊亂等因素相關(guān)。Beers等[2]將本病分為三個亞型:1型為Buschke所描述的經(jīng)典型,占發(fā)病者55%,女性多見,發(fā)病年齡在20歲以下,通常有前驅(qū)發(fā)熱史,硬腫癥狀在數(shù)月至2年內(nèi)自行緩解;2型約占發(fā)病者25%,無發(fā)熱史,進(jìn)展緩慢,隨訪發(fā)現(xiàn)罹患多發(fā)性骨髓瘤等異常免疫球蛋白血癥幾率增加;3型占發(fā)病者20%,伴發(fā)糖尿病,男性多見,血糖水平控制不良可致病情加重,無自行緩解趨勢。本病需與硬皮病鑒別,后者為局限或彌漫性皮膚及內(nèi)臟器官結(jié)締組織的纖維化或硬化,組織病理特點(diǎn)為膠原纖維腫脹與非纖維束間隙的改變。目前本病尚缺乏理想的治療手段,根據(jù)病變的嚴(yán)重程度,可相應(yīng)選擇糖皮質(zhì)激素、甲氨蝶呤等免疫抑制劑[3]控制疾病進(jìn)展,有報道窄譜中波紫外線治療可改善本病癥狀[4]。吳萍等對8例患者的臨床分析認(rèn)為,硬腫病患者應(yīng)常規(guī)監(jiān)測血糖、篩查血清免疫球蛋白,警惕臟器受累及多發(fā)性骨髓瘤、淋巴瘤等惡性疾?。?]。本例患者病史2年,無感染及糖代謝紊亂史,根據(jù)臨床表現(xiàn)結(jié)合組織病理學(xué)檢查,確診為成人硬腫癥。盡管患者目前實(shí)驗(yàn)室檢查未見異常,仍需密切隨訪,定期檢測血糖和血清免疫球蛋白。目前患者接受窄譜中波紫外線照射治療和隨訪中。

        [1]趙辨.中國臨床皮膚病學(xué)[M].南京:江蘇科學(xué)技術(shù)出版社,2009.1411-1412.

        [2]Beers WH,Ince A,Moore TL.Scleredema adultorum of Buschke:a case report and review of the literature[J].Semin Arthritis Rheum,2006,35(6):355-359.

        [3]陶玥,孫建方.成人硬腫病1例[J].臨床皮膚科雜志,2012,41(9):562-563.

        [4]Xiao T,Yang ZH,He CD,et al.Scleredema adultorum treated with narrow-band ultraviolet B phototherapy[J].J Dermatol,2007,34(2):270-272.

        [5]吳萍,吳金瓊,王立,等.硬腫病8例臨床分析[J].中華皮膚科雜志,2013,46(9):669-670.

        (收稿:2014-12-03)

        1江蘇省無錫市第二人民醫(yī)院皮膚科,214002 2江蘇省無錫市中醫(yī)院病理科,214001

        尹興平,E-mail:yinxp006@126.com

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