李曉曉 王亮

(鄭州大學第一附屬醫(yī)院 耳鼻咽喉頭頸外科 河南 鄭州 450052)

新生兒先天性咽喉部囊腫治療方案探討

李曉曉 王亮

(鄭州大學第一附屬醫(yī)院 耳鼻咽喉頭頸外科 河南 鄭州 450052)

目的探討新生兒先天性咽喉部囊腫的治療方案。方法回顧性分析17例新生兒先天性咽喉部囊腫患兒的病例資料。所有患兒術(shù)前均行纖維喉鏡、頸部觸診、超聲、CT或MRI檢查確診為咽喉部囊腫。根據(jù)囊腫部位、大小及患兒癥狀選擇不同手術(shù)方式，其中2例患者行單純囊液穿刺抽吸術(shù)治療，3例接受傳統(tǒng)囊腫頂蓋切除術(shù)治療，12例接受低溫等離子射頻消融術(shù)治療，術(shù)后隨訪0.5～3.0 a。結(jié)果17例咽喉部囊腫患兒手術(shù)過程順利。2例行單純囊液穿刺抽吸術(shù)的患兒分別于術(shù)后第6、10天復發(fā)，1例行傳統(tǒng)囊腫頂蓋切除術(shù)的患兒于術(shù)后第40天復發(fā)，1例行低溫等離子射頻消融術(shù)的患兒于術(shù)后5個月復發(fā)。所有復發(fā)病例(4例)復發(fā)后行低溫等離子射頻消融術(shù)，術(shù)后再次隨訪0.5～3.0 a，無復發(fā)。結(jié)論應根據(jù)囊腫的類型選擇適當?shù)氖中g(shù)方式。囊壁的完整切除是預防復發(fā)的關(guān)鍵。低溫等離子射頻消融術(shù)治療新生兒先天性咽喉部囊腫具有手術(shù)時間短、術(shù)中出血少、術(shù)后反應輕、復發(fā)率低等優(yōu)點，值得臨床推廣。

新生兒；先天性咽喉囊腫；低溫等離子射頻消融術(shù)

新生兒先天性咽喉部囊腫發(fā)病率較低，臨床主要表現(xiàn)為出生后啼哭無力或含混不清、喉喘鳴、吃奶差，嚴重者常伴吸氣性呼吸困難、發(fā)紺。該病雖屬良性疾病，但因病變位置較特殊，有導致新生兒上呼吸道阻塞出現(xiàn)呼吸困難的可能，甚至造成患兒窒息死亡；且患兒多并發(fā)下呼吸道癥狀，易誤診為新生兒肺炎等，從而錯過診療最佳時機。由于新生兒咽喉部囊腫發(fā)病率較低，臨床研究較少，診治過程缺乏指南參考，臨床工作中一旦收治此類患兒，缺乏統(tǒng)一診療流程，因此，開展針對該病最佳治療方案的研究意義重大。本研究回顧性分析17例先天性咽喉部囊腫患兒的病例資料，旨在探討先天性咽喉部囊腫的最優(yōu)治療方案。報道如下。

1 資料與方法

1.1一般資料回顧性分析鄭州大學第一附屬醫(yī)院耳鼻咽喉頭頸外科2010年10月1日至2015年10月1日診治的17例新生兒先天性咽喉部囊腫患兒的臨床資料。其中男12例，女5例；年齡4 h～30 d，平均8 d；主要臨床表現(xiàn)：喉喘鳴(15例)，呼吸困難(12例)，睡眠打鼾(9例)，吞咽困難(7例)，聲音嘶啞(3例)；囊腫位置：舌根部2例，會厭舌面9例，會厭谷2例，喉室1例，杓會厭皺襞3例。所有患兒術(shù)后病理檢查結(jié)果提示喉黏液囊腫，被覆鱗狀上皮。

1.2診斷方法根據(jù)患兒臨床表現(xiàn)，結(jié)合纖維喉鏡、頸部觸診、超聲、CT或MRI檢查，術(shù)前確診為咽喉部囊腫，診斷標準見參考文獻[1]。

1.3治療方法根據(jù)囊腫部位、大小、患兒癥狀及家屬意愿綜合考慮，選擇手術(shù)方式。其中，應家屬要求行單純囊液穿刺抽吸術(shù)患兒2例，余15例均行氣管插管靜脈復合全身麻醉，手術(shù)均在支撐喉鏡聯(lián)合內(nèi)鏡攝像系統(tǒng)下進行。其中，3例行傳統(tǒng)囊腫頂蓋切除術(shù)，因囊腫巨大先用20 ml注射器粗針頭穿刺抽出半透明或黃褐色黏性囊液，待呼吸困難緩解后全麻插管，支撐喉鏡下充分暴露囊腫，用杯狀喉鉗咬除大部分囊壁，盡量保留周圍正常黏膜，減少術(shù)后并發(fā)癥。12例行低溫等離子射頻消融術(shù)，充分暴露囊腫后見腫物呈圓形或類圓形，界限清楚，先用10 ml注射器粗針頭穿刺回抽少許囊液確診，然后聯(lián)合應用等離子手術(shù)系統(tǒng)和內(nèi)鏡高清攝像系統(tǒng)，用等離子刀沿囊腫根部盡可能完整切除囊腫，消融基底部，以達到破壞殘余囊壁及徹底止血，術(shù)中切割檔設(shè)置為7，消融檔設(shè)置為3。所有全麻手術(shù)患兒術(shù)中均取部分組織送病理檢查。除2例單純穿刺抽吸囊腫患兒外，其余患兒術(shù)后均留置胃管，鼻飼飲食5～10 d，并接受吸氧、抗感染、霧化吸入等對癥支持治療。術(shù)后拔管困難或拔管后喉梗阻明顯的患兒轉(zhuǎn)入NICU監(jiān)護治療，待脫機自然呼吸狀態(tài)下血氧飽和度維持在90%以上，拔除氣管插管。帶管持續(xù)時間1～7 d。

2 結(jié)果

17例咽喉部囊腫患兒手術(shù)過程順利，15例全麻手術(shù)患兒所切除組織送病理檢查，報告為黏液囊腫。隨訪0.5～3.0 a，2例單純囊液穿刺抽吸術(shù)患兒分別于術(shù)后第6、10天復發(fā)，其中術(shù)后第6天復發(fā)病例因家屬要求行第2次囊液穿刺抽吸術(shù)，于第2次術(shù)后第9天再次復發(fā)；3例傳統(tǒng)囊腫頂蓋切除術(shù)患兒中，1例于術(shù)后第40天復發(fā)；12例低溫等離子射頻消融術(shù)患兒中，1例于術(shù)后5個月復發(fā)。所有術(shù)后復發(fā)病例(4例)均在支撐喉鏡聯(lián)合內(nèi)鏡攝像系統(tǒng)下行囊腫低溫等離子消融術(shù)。術(shù)后隨訪0.5～3.0 a，無復發(fā)?；純盒g(shù)后恢復良好，基本不影響進食、發(fā)聲等功能。

3 討論

新生兒先天性咽喉部囊腫是一種罕見的胚胎發(fā)育異常性疾病。1881年由Abercrombic首先報告該病，1970年De Sant較為詳細的描述了該病的病理、病因及治療。此后，國內(nèi)外文獻中逐漸開始出現(xiàn)相關(guān)報道[1-6]。國外資料統(tǒng)計其發(fā)病率僅為1/200萬，且50%是在窒息死亡的尸檢中發(fā)現(xiàn)。該病多見于新生兒期，易被誤診，若不及時診治可發(fā)生嚴重并發(fā)癥，甚至導致患兒窒息死亡，因此早期診治極為重要。

先天性咽喉囊腫的臨床表現(xiàn)取決于囊腫大小、發(fā)展速度和是否接近聲門，且與喉軟骨軟化病相關(guān)聯(lián)[4]。囊腫發(fā)生部位可見于舌根部、會厭舌面、會厭谷、杓會厭襞、喉室或梨狀窩等。40%于出生后數(shù)小時即有癥狀，95%于出生后6個月內(nèi)均有癥狀[1]，約20%的患兒需緊急處理，有時需行緊急氣管切開術(shù)。

該病主要臨床表現(xiàn)為出生后啼哭無力或含混不清，可伴有聲音嘶啞，吸氣時可聞及喉喘鳴，吃奶差，喂養(yǎng)困難。重者常伴吸氣性呼吸困難，發(fā)紺，三凹征明顯，癥狀可隨體位而改變，俯臥及側(cè)臥時減輕，仰臥時加重[4-5]。該病易發(fā)生誤診、漏診，從而導致病情延誤惡化，有統(tǒng)計顯示臨床誤診率高達75.0%[6]。綜合分析誤診原因，主要有以下幾點：①由于該病較為罕見，對該病認識不足，且多并發(fā)下呼吸道癥狀，如新生兒肺炎、支氣管炎，甚至氣胸、縱隔氣腫等，臨床初次就診多在小兒內(nèi)科，并未及時轉(zhuǎn)診耳鼻咽喉科而延誤治療[7]。②臨床檢查不仔細，只注重下呼吸道臨床表現(xiàn)，忽略了上呼吸道的阻塞癥狀。③受新生兒疾病特點所限，患兒無法訴說病情，哭鬧掙扎，就診時易掩蓋上氣道阻塞癥狀，致使臨床上容易漏診。

術(shù)前行頸部觸診、喉鏡、頸部超聲及CT、MRI檢查對于咽喉部囊腫的診斷、分類及確定手術(shù)方式很有必要。喉鏡檢查可于直視下觀察囊腫的具體位置、大小及其與周圍組織結(jié)構(gòu)的關(guān)系。小兒超細纖維喉鏡檢查對新生兒先天性咽喉部囊腫的診斷更具優(yōu)點：檢查經(jīng)鼻腔進行，刺激較小，不需鎮(zhèn)靜，可在自然呼吸狀態(tài)下檢查，無明顯創(chuàng)傷，并發(fā)癥少，熟練者操作簡便快捷，多在數(shù)秒至數(shù)十秒完成，可及時明確病情及診斷，不易引起刺激性呼吸困難等[8-9]。

先天性咽喉部囊腫的治療應根據(jù)囊腫大小、發(fā)生部位、患兒癥狀選擇不同的手術(shù)方式，盡早手術(shù)治療。查閱文獻，對目前臨床常用的治療方式進行總結(jié)，主要有：①單純穿刺抽液。該方法操作簡便，可即刻緩解呼吸困難，但治療不徹底，囊壁尚基本完整殘留，日后必致復發(fā)，故適用于較大囊腫致呼吸困難的搶救或術(shù)前減小囊腫準備。本研究中2例行單純囊液穿刺抽吸術(shù)的患兒分別于術(shù)后第6、10天復發(fā)，其中術(shù)后第6天復發(fā)病例行第2次囊液穿刺抽吸術(shù)，于第2次術(shù)后第9天再次復發(fā)；3例巨大囊腫緊急先行穿刺抽液，待呼吸困難緩解后再行全麻插管。②切除部分囊壁，吸凈囊液。本研究中3例行傳統(tǒng)囊腫頂蓋切除術(shù)，該術(shù)式不易操作，對周圍組織損傷較大，出血量較多，且未能完全切除或破壞囊壁，術(shù)后易復發(fā)。③在內(nèi)鏡或顯微鏡下完全切除囊壁，包括CO2激光切除術(shù)[10-12]、低溫等離子射頻消融術(shù)[13]和支撐喉鏡下囊腫微波燒灼術(shù)，復發(fā)率極低。本研究中12例應用低溫等離子射頻消融術(shù)治療患者，術(shù)后復發(fā)率低；所有病例中，首次(或兩次)治療后復發(fā)病例應用低溫等離子射頻消融術(shù)治療隨訪0.5～3.0 a，無復發(fā)。④巨大囊腫取頸前路舌甲膜切開予以切除[14-15]。既往文獻中報道的該病各種不同的治療策略各有優(yōu)缺點，加上該病臨床較罕見，進一步加劇了形成規(guī)范化的治療臨床路徑的難度。

綜上所述，臨床上對懷疑新生兒先天性咽喉部囊腫病例，應盡快完善相關(guān)檢查明確診斷，并根據(jù)病例特點選擇合適的手術(shù)方式，盡早治療。其中，囊壁的完整切除是預防復發(fā)的關(guān)鍵。低溫等離子射頻消融術(shù)治療先天性咽喉部囊腫具有手術(shù)時間短，熱損傷小，術(shù)中出血少，視野清晰，術(shù)后反應輕，易拔管，復發(fā)率低等優(yōu)點，值得臨床推廣。

[1] 黃選兆,汪吉寶,孔維佳.實用耳鼻咽喉頭頸外科學[M].北京:人民衛(wèi)生出版社,2008:428.

[2] Qiu S Y,Liu D B,Huang Z Y,et al.Application of minimally invasive technique of coblation in 30 infants with epiglottic cyst[J].Zhonghua Er Bi Yan Hou Tou Jing Wai Ke Za Zhi,2012,47(6):496-498.

[3] Prowse S,Knight L.Congenital cysts of the infant larynx[J].Int J Pediatr Otorhinolaryngol,2012,76(5):708-711.

[4] 徐化梅,羅家勝,崔鵬程.新生兒先天性會厭囊腫1例[J].臨床耳鼻咽喉頭頸外科雜志,2012,26(4):184-185.

[5] 馮長國.幼兒先天性會厭囊腫的治療[J].中國醫(yī)藥指南,2012,10(22):140-141.

[6] 丁賓,陳曉紅.2004—2013年耳鼻咽喉疾病中國誤診大數(shù)據(jù)概要分析[J].臨床耳鼻咽喉頭頸外科雜志,2016,30(15):1195-1200.

[7] Bamba H,Hirasugi K,Okano H,et al.A newborn case of congenital laryngeal cyst complicated with pneumothorax and pneumomediastinum[J].Auris Nasus Larynx,2006,33(2):207-210.

[8] Liu H C,Lee K S,Hsu C H,et al.Neonatal vallecular cyst: report of eleven cases[J].Changgeng Yi Xue Za Zhi,1999,22(4):615-620.

[9] 張威,梁勇,曾芳芳,等.電子鼻咽喉鏡在兒童耳鼻咽喉疾病診斷中的應用[J].中國內(nèi)鏡雜志,2011,17(3):330-331.

[10]Gutierrez J R,Berkowitz R G,Robertson C F.Vallecular cysts in newborns and young infants[J].Pediatr Pulmonol,1999,27(4):282-285.

[11]陸穎鑫,肖洋,馬麗晶,等.先天性喉小囊囊腫的臨床特點及手術(shù)方式選擇[J].臨床耳鼻咽喉頭頸外科雜志,2016,(20):1612-1614.

[12]Massoth L J, Digoy G P.Flexible Carbon Dioxide Laser-Assisted Endoscopic Marsupialization and Ablation of a Laryngeal Saccular cyst in a Neonate[J].Ann Otol Rhinol Laryngol,2014,123(8):541-544.

[13]張亞敏,王智楠,徐忠強.新生兒及嬰幼兒先天性喉囊腫的臨床特點及診治探討[J].臨床耳鼻咽喉頭頸外科雜志,2014,(9):631-634.

[14]焦傳家,林尚澤.新生兒先天性會厭囊腫外科治療[J].臨床耳鼻咽喉頭頸外科雜志,2006,20(17):798.

[15]D’heyger E, Vauterin T, Casselman J W.Congenital laryngeal cyst: an unusual cause of stridor in the neonate[J].B-ENT,2015,11(4):313-317.

Operationmodeofcongenitallaryngealcystsinnewborns

Li Xiaoxiao, Wang Liang
(DepartmentofOtolaryngology,HeadandNeckSurgery,theFirstAffiliatedHospitalofZhengzhouUniversity,Zhengzhou450052,China)

ObjectiveTo explore the best operation mode of congenital laryngeal cysts in newborns.MethodsThe clinical data of 17 newborns with laryngeal cysts were reviewed retrospectively. After the examination of fiber laryngoscope, neck palpation, ultrasound, and imaging(CT or MRI), all patients were diagnosed as laryngeal cysts. Operation modes were selected according to the size and location of cysts, and the patient’s symptoms. Surgical managements included 2 cases of simple cyst fluid aspiration, 3 cases of traditional cyst cap resection, 12 cases of low- temperature plasma radiofrequency ablation, and all patients were followed up by 0.5 to 3.0 years.ResultsThe operations of all of the 17 patients were successful. Both of the 2 cases who were treated with simple cyst fluid aspiration were found recurrence at the sixth and tenth day, 1 of the 3 cases treated with traditional cyst cap resection was found recurrence at the fortieth day, and 1 of the 12 cases treated with low- temperature plasma radiofrequency ablation was found recurrence after 5 months. All recurrences cases (total 4 cases) were treatelow- temperature plasma radiofrequency ablation, and no recurrence was found after 0.5 to 3.0 years follow-up.ConclusionThe appropriate surgical management should be selected according to the type of cyst. Complete resection of the cyst wall is the key to preventing recurrence. The low-temperature plasma radiofrequency ablation has the advantages of short operation time, less bleeding, little injury, low recurrence rate and light postoperative reaction, and it is worthy of clinical promotion.

newborn; congenital laryngeal cysts; low-temperature radiofrequency ablation

R 766.5doi:10.3969/j.issn.1004-437X.2017.15.008

2016-12-28)