劉慧 李小榮 單其俊 陳椿 張鳳祥 曹克將

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論著

基于Medline收錄的Brugada綜合征相關研究的文獻計量分析

劉慧 李小榮 單其俊 陳椿 張鳳祥 曹克將

目的 總結分析Brugada綜合征(Brugada syndrome，BrS)相關研究文獻的分布特點。方法以GoPubMed為檢索工具，檢索Medline數(shù)據(jù)庫中收錄的BrS相關的研究文獻(1992-01-01—2015-12-31)，并對文獻發(fā)表的時間、地域、期刊及研究主題等分布特征進行計量分析。結果共檢索到相關文獻2 220篇，文獻數(shù)量自1998年后呈逐漸上升趨勢，近3年達到相對的研究高峰。文獻發(fā)表量排名前三位的國家依次是美國(386篇，17.39%)、日本(353篇，15.90%)、法國(133篇，5.99%)，中國排在第11位(53篇，2.39%)。發(fā)文量居前三位的城市依次為荷蘭阿姆斯特丹(80篇)、日本東京(70篇)、美國尤蒂卡(58篇)。中國城市中，北京發(fā)文最多，全球排名第36位(13篇)；南京、廣州次之，全球排名并列第43位(7篇)。前三位雜志分布依次是Heart Rhythm(144篇)、Journal of Cardiovasular Electrophysiology(143篇)、Pacing and Clinical Electrophysiology(90篇)，三者占發(fā)文總量的16.98%。BrS研究主題詞主要集中于基因、心電圖表現(xiàn)、室性心律失常、猝死及ICD植入等。結論BrS相關研究目前主要集中在歐美發(fā)達國家，我國的研究應在整體質量和數(shù)量上進一步提高。

心血管病學；Brugada綜合征；GoPubMed；計量分析

Brugada綜合征(Brugada syndrome，BrS)是一種常染色體顯性遺傳性心律失常疾病，主要發(fā)生在中年人群中，以暈厥、猝死及心電圖特征性改變?yōu)橹饕卣鱗1]。文獻[2-4]報道BrS致猝死人數(shù)占所有猝死者的4%～12%，而在無結構性心臟病患者中占比高達20%～60%，因此雖然BrS的發(fā)病率較低，卻一直是心血管基礎和臨床研究的熱點。但BrS相關研究的發(fā)展趨勢如何，目前尚無報道。筆者采用文獻計量學的方法，以GoPubMed為檢索工具對Medline數(shù)據(jù)庫收錄的BrS相關研究文獻進行統(tǒng)計分析，擬從定量的角度探討B(tài)rS研究的現(xiàn)狀及發(fā)展趨勢，從而為該領域研究者提供一定的參考。

1 材料與方法

1.1 研究對象

以Medline數(shù)據(jù)庫收錄的BrS相關文獻為研究對象。文章發(fā)表時間為1992年1月1日至2015年12月31日。

1.2 研究方法

登錄GoPubMed網站(http://www.gopubmed.org/web/gopubmed)，采用字段限定檢索，輸入檢索式(brugada syndrome[Title/Abstract])AND(“1992/01/01”[Date-Publication]:“2015/12/31”[Date-Publication])，檢索時間為2016年5月26日。通過GoPubMed網站的統(tǒng)計功能，分析Medline數(shù)據(jù)庫中收錄的BrS相關研究文獻的狀況，檢索結果通過Statistics功能統(tǒng)計分析文獻發(fā)表的時間分布、地區(qū)分布、期刊分布及研究主題分布。

1.3 統(tǒng)計學處理

對檢索結果采用SPSS 16.0和GraphPad Prism 6軟件進行數(shù)據(jù)統(tǒng)計分析，并進行圖表制作。

2 結果

2.1 年度分布及發(fā)展趨勢

共檢出文獻2 220篇，其年發(fā)文量和發(fā)展趨勢見圖1。可以看出1996—1997年間有零星報道，相關研究文獻自1998年開始逐漸增多，近3年達到相對高峰。

圖1 BrS研究文獻年度分布及發(fā)展趨勢

2.2 國家和城市分布

BrS相關研究主要分布于歐洲、北美洲和東亞地區(qū)，按國家排名(圖2A)，排名前三位的依次是美國(386篇，17.39%)、日本(353篇，15.90%)、法國(133篇，5.99%)，三國發(fā)表文獻占總文獻的39.28%。中國排在第11位(53篇，2.39%)。按城市來分類統(tǒng)計(圖2B)，發(fā)文量前三位的城市依次為荷蘭阿姆斯特丹(80篇)、日本東京(70篇)、美國尤蒂卡(58篇)。中國城市中，北京發(fā)文最多，全球排名第36位(13篇)；南京、廣州次之，全球排名并列第43位(7篇)。中國有關BrS的文章直到2002年才被Medline收錄，近3年達到高峰，其中2015年發(fā)文共計12篇，占當年全球BrS相關文獻發(fā)文總量的6.42%。

2.3 期刊分布

BrS相關研究發(fā)文量前20位的期刊見表1。前三位期刊分別是Heart Rhythm(144篇)、Journal of Cardiovascular Electrophysiology(143篇)和Pacing and Clinical Electrophysiology(90篇)，三者占發(fā)文總量的16.98%。在排名前20位的期刊中，國際高端雜志如Circulation、Journal of the American College of Cardiology及European Heart Journal亦發(fā)文多篇，這從側面表明了BrS研究是心血管領域研究的熱點之一。

圖2 BrS研究文獻國家(A)和城市(B)分布

表1 發(fā)表BrS相關文章排名前20位的期刊

續(xù)表

2.4 研究主題分布

目前，BrS研究主題詞主要集中于室性心律失常(705篇，31.75%)、基因突變(642篇，28.91%)、鈉通道(540篇，24.32%)、ICD植入(497篇，22.38%)等方面。在伴發(fā)長QT綜合征(372篇，16.7%)、動作電位調控(239篇，10.77%)和動物研究(207篇，9.32%)方面亦有一定數(shù)量的文獻。

3 討論

Medline是美國國立醫(yī)學圖書館(NLM)開發(fā)的國際性綜合生物醫(yī)學情報文摘型數(shù)據(jù)庫，是世界上最權威的醫(yī)學專業(yè)數(shù)據(jù)庫。Medline數(shù)據(jù)庫不僅內容更新快，而且檢索方便，具有強大的資源與技術優(yōu)勢，可通過Medline網站供全世界免費檢索。Medline已成為計算機和互聯(lián)網普及后醫(yī)學工作者首選的檢索數(shù)據(jù)庫[5-6]。

BrS自首次報道以來已有20余年，其間BrS經歷了從發(fā)現(xiàn)、命名到發(fā)病機制、診斷和治療的研究。從文獻發(fā)表的時間趨勢上分析，1992—1995年無相關文獻報道，因為該病1992年11月由Brugada兄弟首次總結報道[7]，當時將其描述為具有完全性右束支阻滯、持續(xù)性右胸導聯(lián)ST段抬高特征，導致猝死的不尋常的綜合征。1996年它才被日本學者命名為“Brugada syndrome”[8]，也因此以“Brugada syndrome”為檢索詞，直到1996年才出現(xiàn)相關文獻，1996—1997年間也僅有零星文獻。1998年Chen等[9]在Nature上報道了BrS這一疾病基因SCN5A而證實了該病的存在，BrS才受到越來越多研究者的關注。近幾年，隨著BrS的疾病基因不斷被發(fā)現(xiàn)、電生理機制不斷被闡明，以及ICD治療的發(fā)展，2010年以后BrS相關文獻也達到了一個相對的研究高峰。正如Brugada對BrS 20多年發(fā)展歷程的總結：“1992—1996年為發(fā)現(xiàn)、命名階段；1996—1998年為爭議階段；1998—2010年為全面發(fā)展階段；2010年以后是面臨新挑戰(zhàn)的階段”[10]。

據(jù)報道[2, 10]，BrS全球發(fā)病率為0.05%～0.2%；亞洲人群患病率最高，達0.36%；歐洲次之，為 0.25%；美國僅0.03%。但該病表現(xiàn)隱匿，確切患病率尚不明確。然而從文獻分布地域上看，BrS相關研究文獻主要集中在美、日、歐等國家和地區(qū)，尤以美國發(fā)表數(shù)量最多(386篇，17.39%)，充分說明美國在這一領域的領先優(yōu)勢。中國排在第11位(53篇，2.39%)，相關研究文獻2002年才被Medline收錄，起步較晚；后期隨著中國雜志不斷被Medline收錄以及BrS研究的不斷深入，研究文獻逐漸增多，近3年達到相對高峰，但與美國、日本、德國、西班牙等國家相比尚有較大差距。從城市分布統(tǒng)計上看，發(fā)文量居前三位的城市依次為荷蘭阿姆斯特丹(80篇)、日本東京(70篇)、美國尤蒂卡(58篇)。中國內陸城市中，北京發(fā)表最多，其次為南京和廣州。我們前期的研究[11]顯示該病報道病例數(shù)較多的省/直轄市依次為浙江、廣西、廣東、江蘇、北京、貴州等。國內研究對比顯示，北京在發(fā)文數(shù)量及質量上高于其他地區(qū)，這可能與就診患者的數(shù)量、醫(yī)生對這一疾病的認識程度等因素有關。

另外，從文獻發(fā)表的期刊分布來看，排名前20位的大多為心血管領域的知名期刊，影響因子較高，這在某種程度上反映出BrS是當前國際研究的熱點之一。從研究主題看，國內外眾多的研究集中于BrS的電生理機制、危險分層、基因變異及ICD治療上。目前已證實與BrS相關的基因有21個，其中最常見的為鈉離子通道α亞單位基因SCN5A，占30%，其他基因約占5%，但仍有約65%的患者基因檢測結果呈陰性[2,12]。同時，就BrS危險分層指標的價值尚未達成一致，不同的專家有不同的看法，甚至產生分歧。目前，ICD是唯一有效的治療方法，可以防止猝死的發(fā)生，但部分患者面臨ICD帶來的較大的經濟負擔以及ICD不恰當放電等困擾[13]。因此，如何準確有效地識別這一疾病，能否全面發(fā)現(xiàn)BrS的致病基因，以及能否準確定位于某個基因，是否可以通過基因修復的方法或有效的藥物全面根治這一疾??？這將是未來研究者們需要繼續(xù)探討的問題。

綜上，利用GoPubMed檢索能較好地把握BrS研究的現(xiàn)狀與發(fā)展趨勢，BrS領域研究文獻呈現(xiàn)逐年快速上升趨勢，是心血管領域的研究熱點之一。但從文獻發(fā)表的地域、期刊分布等可以看出，相關研究目前主要集中在歐美發(fā)達國家，我國對BrS的研究應在數(shù)量和質量上進一步提高。

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基金項目： 遼寧省自然科學基金資助項目(2013023032)

作者單位： 061000 河北 滄州，滄州市中心醫(yī)院心內科(王文娟)；116011 遼寧 大連，大連醫(yī)科大學附屬第一醫(yī)院心內科(常棟，董穎雪，尹曉盟，夏云龍，高連君)；116001 遼寧 大連，大連大學附屬中山醫(yī)院心臟中心(張樹龍)

作者簡介： 王文娟，住院醫(yī)師，主要從事心律失常、冠心病的臨床診療工作。

通信作者： 張樹龍，E-mail：zhangshulongmd@sina.com

Bibliometric analysis of literatures on Brugada syndrome included by Medline

LiuHui1,LiXiao-rong2，ShanQi-jun2,ChenChun2,ZhangFeng-xiang2,CaoKe-jiang2

1. Department of Cardiovascular Medicine, the Fifth People’s Hospital of Wuhu, Wuhu Anhui 241000; 2. Department of Cardiology, the First Affiliated Hospital of Nanjing Medical University, Nanjing Jiangsu 210029, China)

Objective To summarize and analyze the distribution characteristics of research literatures on Brugada syndrome(BrS). Methods With the retrieving tool of GoPubMed, we retrieved BrS-related literatures included by Medline from January 1, 1992 to December 31, 2015 and made bibliometric analysis on the distribution characteristics of published year， area, journal, research theme, etc. Results A total of 2 220 papers were retrieved. The number of research literatures gradually increased after 1998 and reached relative peak value in recent three years. The leading countries in BrS literature quantity were the United States(386 papers, 17.39%), Japan(353 papers, 15.90%) and France (133 papers, 5.99%) successively, and China ranked the 11th(53 papers, 2.39%). The top three literature-output cities were Amsterdam in Holland(80 papers), Tokyo in Japan(70 papers) and Utica in America(58 papers). Beijing was the leading literature-output city in China, ranking the 36th(13 papers) in the world, and it was followed by Nanjing and Guangzhou which were tied for the 43rd place(7 papers) globally. The first three journals were Heart Rhythm(144 articles), Journal of Cardiovascular Electrophysiology(143 articles) and Pacing and Clinical Electrophysiology(90 articles), which published 16.98% of all the BrS-related articles. Themes of BrS research mainly focused on genes, electrocardiographic manifestations, ventricular arrhythmias, sudden death, ICD implantation and so on. Conclusion BrS, related studies mainly concentrate in developed countries. Chinese researchers should strive to improve the overall quality and quantity of BrS research.

cardiology; Brugada syndrome; GoPubMed; bibliometric analysis

國家自然科學基金資助項目(81400253)；江蘇省自然科學基金資助項目(BK20141029)；江蘇高校優(yōu)勢學科建設工程資助項目

241000 安徽 蕪湖，蕪湖市第五人民醫(yī)院心內科(劉慧)；210029 江蘇 南京，南京醫(yī)科大學第一附屬醫(yī)院心臟科(李小榮，單其俊，陳椿，張鳳祥，曹克將)

劉慧，住院醫(yī)師，主要從事心律失常基礎和臨床研究。

李小榮，E-mail：jsxrli@yeah.net

R541.7

A

2095-9354(2016)06-0407-04

10.13308/j.issn.2095-9354.2016.06.006