尚振華，朱耀豐，郭虎，史本康

(山東大學(xué)齊魯醫(yī)院, 山東濟(jì)南 250012)

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·短篇與個(gè)案·

白塞氏病所致尿道陰道瘺1例報(bào)告

尚振華，朱耀豐，郭虎，史本康

(山東大學(xué)齊魯醫(yī)院, 山東濟(jì)南 250012)

白塞氏??；尿道陰道瘺；手術(shù)

1 病例報(bào)告

患者女性，51歲，8年余前無(wú)明顯誘因出現(xiàn)尿液自陰道流出，尿液清亮，咳嗽、噴嚏時(shí)加重，平臥位時(shí)亦可出現(xiàn)，無(wú)肉眼血尿，無(wú)婦產(chǎn)科等手術(shù)史。患白塞氏病10年余，皮膚多發(fā)潰瘍(圖1A)，口服地塞米松0.19～0.38 mg，1次/d。查體見(jiàn)正常女性外陰，尿道口及陰道口紅腫，平臥位可見(jiàn)尿液自陰道流出，距陰道外口2 cm陰道前壁可觸及質(zhì)硬結(jié)節(jié)，無(wú)觸痛。實(shí)驗(yàn)室檢查示血、尿常規(guī)和凝血常規(guī)、肝腎功正、類(lèi)風(fēng)濕因子、抗核抗體、抗雙鏈DNA抗體等正常，血沉(39.0 mm/h)和C反應(yīng)蛋白(12.7 mg/L) 升高。膀胱鏡檢查示膀胱黏膜輕度充血，雙側(cè)管口清楚，未見(jiàn)瘺口。退鏡至尿道，見(jiàn)尿道近膀胱頸口1處瘺口(圖1B)，與陰道相通。泌尿系CT和靜脈腎盂造影未見(jiàn)明顯異常。在全麻下經(jīng)陰途徑行尿道陰道瘺修補(bǔ)術(shù)，先留置F16導(dǎo)尿管，陰道拉鉤牽開(kāi)陰道，美蘭試驗(yàn)可見(jiàn)陰道前壁一瘺口(圖1C)，距陰道口2 cm，瘺口周?chē)：劢M織增生?？p線標(biāo)記瘺口周?chē)?，環(huán)形切除瘺管及周?chē)：劢M織，4-0可吸收線三層縫合，依次縫合尿道壁、尿道陰道間組織和陰道壁。自尿道外口進(jìn)膀胱鏡觀察，輸尿管開(kāi)口無(wú)異常，瘺管封閉，留置導(dǎo)尿管。手術(shù)出血量約10 mL，手術(shù)用時(shí)70 min?；颊咝g(shù)后第2 天腸道功能即恢復(fù)，并拔除陰道填塞紗布，術(shù)后2周拔除導(dǎo)尿管，1月復(fù)查小便正常，未有漏尿。

圖1 白塞氏病臨床表現(xiàn)、膀胱鏡檢查結(jié)果及手術(shù)過(guò)程

術(shù)后病理示送檢為脂肪結(jié)締組織，其內(nèi)查見(jiàn)尿路上皮、鱗狀上皮被覆，符合尿道陰道瘺。

2 討 論

白塞氏病泌尿生殖系統(tǒng)受累主要表現(xiàn)為外生殖器反復(fù)發(fā)作的不規(guī)則潰瘍[1]。本病導(dǎo)致瘺管多表現(xiàn)腸外瘺等，尿道陰道瘺十分罕見(jiàn)[2]，瘺管形成可能與血管?chē)?yán)重的非特異性炎癥導(dǎo)致組織壞死有關(guān)。外文文獻(xiàn)報(bào)道了數(shù)例白塞氏病所致尿道陰道瘺病例[3]，國(guó)內(nèi)文獻(xiàn)未有報(bào)道。

尿道陰道瘺臨床表現(xiàn)取決于瘺管的位置和大小，如果瘺管位于遠(yuǎn)端三分之一尿道，患者可無(wú)癥狀或十分輕微，間歇性體位性漏尿是瘺管發(fā)生于中近段尿道的主要表現(xiàn)。手術(shù)方案包括經(jīng)陰或經(jīng)恥上途徑的直接解剖修復(fù)、馬蒂烏斯皮瓣等植入修復(fù)。WAIDERLICH和AKIN等[3-4]采用馬蒂烏斯皮瓣成功修補(bǔ)白塞氏病所致尿道陰道瘺，HELDER等[5]報(bào)道了白塞氏病致膀胱陰道瘺病例2次經(jīng)陰直接解剖修補(bǔ)均失敗，最后經(jīng)腹植入帶蒂大網(wǎng)膜獲得成功。SEO等[6]使用陰唇脂肪墊植入術(shù)和恥骨陰道懸吊術(shù)治療白塞氏病所致的尿道陰道瘺并壓力性尿失禁，認(rèn)為這是治療白塞氏病所致復(fù)雜性尿道陰道瘺合并壓力性尿失禁安全有效的方法。我們采用經(jīng)陰途徑直接解剖修補(bǔ)術(shù)，未進(jìn)行皮瓣植入，直接解剖修補(bǔ)適用于較小的尿道陰道瘺管，手術(shù)成功的關(guān)鍵在于尿道陰道壁的無(wú)張力關(guān)閉，第一二層縫合之間嚴(yán)密、不留間隙，且需避免縫線重疊，徐月敏等[7]認(rèn)為對(duì)于陰道條件好、擴(kuò)張條件好的患者，首選經(jīng)陰途徑，目前患者恢復(fù)良好，有待長(zhǎng)期隨訪。

白塞氏病所致的尿道陰道瘺常為復(fù)雜瘺，極易復(fù)發(fā)，可能與其嚴(yán)重的血管炎及壞死有關(guān)。術(shù)前精確評(píng)估至關(guān)重要，臨床上可采用單純修補(bǔ)術(shù)或球海綿體肌及陰唇脂肪墊植入術(shù)等多種方法修補(bǔ)，但應(yīng)密切隨訪有無(wú)復(fù)發(fā)。行尿道陰道瘺修補(bǔ)術(shù)的同時(shí)積極控制原發(fā)病，外科手術(shù)有可能獲得中長(zhǎng)期的良好療效。

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(編輯 王 瑋)

2015-10-12

2015-11-19

史本康，主任醫(yī)師，E-mail：bkshi68@163.com

尚振華(1989-)，男(漢族)，碩士在讀.研究方向：泌尿外科學(xué).E-mail：shangzhenhua16@126.com

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10.3969/j.issn.1009-8291.2016.06.022