谷　彬，何曉光

(1.唐山市協(xié)和醫(yī)院 耳鼻咽喉中心，河北 唐山 063000；2.昆明醫(yī)科大學(xué)第一附屬醫(yī)院 頭頸外科，云南 昆明 650000)

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成人巨大甲狀舌管囊腫1例

谷彬1，何曉光2

(1.唐山市協(xié)和醫(yī)院 耳鼻咽喉中心，河北 唐山 063000；2.昆明醫(yī)科大學(xué)第一附屬醫(yī)院 頭頸外科，云南 昆明 650000)

[關(guān)鍵詞]甲狀舌管囊腫；嗆咳；Sistrunk 術(shù)式

[引用本文]谷彬，何曉光.成人巨大甲狀舌管囊腫1例[J].大連醫(yī)科大學(xué)學(xué)報(bào)，2016,38(1)：103-104.

1臨床資料

患者，男性，38歲。主因發(fā)現(xiàn)右頸部腫物17年入院?；颊?7年前無(wú)意中發(fā)現(xiàn)右頸下方小腫物，約花生米大小，無(wú)疼痛，腫物增長(zhǎng)緩慢，曾在當(dāng)?shù)赜弥胁菟幫夥?具體藥名不詳)，腫物減小，但反復(fù)發(fā)作腫物逐漸增長(zhǎng)并伴有吞咽不適，偶有嗆咳，無(wú)明顯壓痛，近1個(gè)月腫物增長(zhǎng)迅速，頸部出現(xiàn)明顯壓迫感，呼吸不暢，吞咽不適及嗆咳較前明顯加重，為進(jìn)一步診治于2015年3月16日在昆明醫(yī)科大學(xué)第一附屬醫(yī)院頭頸外科住院治療。專(zhuān)科檢查：右頸部皮膚緊張，上至舌骨水平下至環(huán)狀軟骨水平可觸及約12 cm×10 cm×4 cm大小不規(guī)則腫物，上方邊界不清楚，觸之略感疼痛，腫物質(zhì)軟，囊性感，不隨吞咽上下活動(dòng)。B超提示：右側(cè)頜下區(qū)至頸前可見(jiàn)巨大囊性占位，腫物形態(tài)不規(guī)則，壁稍厚，邊界尚清，囊內(nèi)見(jiàn)液性暗區(qū)。頸部增強(qiáng)CT提示：頸部舌骨至聲門(mén)下平面可見(jiàn)形態(tài)不規(guī)則腫物，在右側(cè)舌骨大小角間呈分叉狀向舌骨上、下方生長(zhǎng)，呈啞鈴形(圖1A)，在右頸前呈橢圓形(圖1B)。腫物強(qiáng)化不明顯，囊壁略增強(qiáng)，邊界尚清楚，CT值約26 HU,右側(cè)甲狀軟骨受壓部分骨質(zhì)吸收(圖1C)。CT診斷：頸部良性腫物(鰓裂囊腫？)?；颊呷朐汉笤\斷為:右頸部腫物(鰓裂囊腫？),甲狀舌管囊腫不除外。于2015年3月18日在全麻下行右頸部腫物切除術(shù)，術(shù)中發(fā)現(xiàn)腫物穿過(guò)舌骨，考慮為甲狀舌管囊腫，故行右側(cè)甲狀舌管囊腫切除術(shù)+右中段舌骨截除術(shù)+部分舌骨舌肌切除術(shù)。術(shù)后病理證實(shí)為甲狀舌管囊腫，囊內(nèi)繼發(fā)感染伴大量黃色黏稠樣液體。術(shù)后1周患者呼吸通暢，吞咽正常治愈出院。術(shù)后3個(gè)月無(wú)復(fù)發(fā)，遠(yuǎn)期療效有待觀察。

圖1　頸部增強(qiáng)CTFig 1 The neck enhanced CTA:舌骨平面。囊腫偏于右側(cè)舌骨，包繞舌骨大角，呈分叉狀;B:甲狀軟骨平面。囊腫附著于右側(cè)甲狀軟骨膜上，軟骨受壓部分骨質(zhì)吸收;C:氣管平面。囊腫下端達(dá)聲門(mén)下第3氣管環(huán)

2討論

甲狀舌管為一狹窄的管狀結(jié)構(gòu)，上端位于舌盲孔，在甲狀腺胚胎發(fā)育階段，甲狀腺原基通過(guò)該管狀結(jié)構(gòu)沿舌骨原基腹側(cè)正中向下延伸，末梢部分發(fā)育成甲狀腺葉。甲狀舌管在胚胎第8～10周退化閉鎖，若下降過(guò)程中該結(jié)構(gòu)任何部位殘留或局部擴(kuò)張則形成甲狀舌管囊腫。該病以5歲以內(nèi)的兒童多發(fā)，成人則較少見(jiàn)。典型的臨床表現(xiàn)為頸前近舌骨處無(wú)痛性腫物，腫物隨伸舌或吞咽運(yùn)動(dòng)而上下活動(dòng)。超聲及CT對(duì)本病的診斷要領(lǐng)文獻(xiàn)已有明確的報(bào)道[1-2]，結(jié)合典型的臨床癥狀，此病的診斷通常并不困難。但本例患者在成年發(fā)病，病史17年之久且腫物偏于右頸側(cè)低位，腫物不隨吞咽活動(dòng)，這些癥狀均給臨床診斷帶來(lái)一定的困難，因此該病例CT及臨床診斷中均首先考慮了鰓裂囊腫。在手術(shù)中才發(fā)現(xiàn)腫物解剖結(jié)構(gòu)復(fù)雜與舌骨關(guān)系密切，瘺管穿過(guò)舌骨，追蹤至口底，故術(shù)中診斷為：甲狀舌管囊腫。此病治療的經(jīng)典術(shù)式為Sistrunk 手術(shù)[3]，目前也有學(xué)者為增加術(shù)后頸部的美觀嘗試微創(chuàng)腔鏡下行甲狀舌骨囊腫切除術(shù)[4]。本例采用了Sistrunk術(shù)式，行甲狀舌管囊腫切除術(shù)+右側(cè)中段舌骨截除術(shù)+部分舌骨舌肌切除術(shù)。結(jié)合術(shù)中所見(jiàn)與臨床表現(xiàn)，歸納本病例有如下特點(diǎn):(1)成人發(fā)病，腫物巨大，腫物上至舌骨上方3 cm，下至第三氣管環(huán)，切除標(biāo)本大小為13 cm×10 cm×8 cm。(2)解剖變異罕見(jiàn)：舌骨平面，壓迫甲舌膜致使該膜薄弱，腫物與咽腔粘膜粘連，腫物凸入咽腔；甲狀軟骨平面，帶狀肌菲薄與腫物粘連，腫物囊壁緊密附著于右側(cè)甲狀軟骨板上緣及外側(cè)緣的軟骨膜上，約2/3咽縮肌附著于囊壁上，分析患者吞咽不適，時(shí)有嗆咳，由于腫物凸向咽腔、頸右側(cè)帶狀肌和咽縮肌功能障礙所致。(3)瘺管走形特殊：該病例囊腫走形偏于右側(cè)舌骨，在此平面呈分叉狀，一支在舌骨大小角之間上行約3 cm，盲端封閉無(wú)瘺口；另一支在舌骨下方走形，繞至舌骨中段后面呈細(xì)管狀結(jié)構(gòu)穿入舌骨，止于口底。此手術(shù)治療的關(guān)鍵在于切除囊腫和部分舌骨的同時(shí)徹底切除瘺管的所有細(xì)小分支，這也是降低該病復(fù)發(fā)的關(guān)鍵所在[5]，本例患者由于腫物偏于右側(cè)舌骨大角位置，術(shù)中還解剖了喉上神經(jīng)，避免了對(duì)該神經(jīng)造成損傷。甲狀舌管瘺管通常與鰓裂囊腫、皮樣囊腫、轉(zhuǎn)移性淋巴結(jié)、異位甲狀腺等相鑒別，尤其是對(duì)異位甲狀腺的鑒別，避免誤切后造成患者甲狀腺功能低下。此外還值得一提的是，成人甲狀腺舌管囊腫術(shù)后病理診斷中一定要注意有無(wú)惡變的情況。據(jù)文獻(xiàn)報(bào)道，甲狀舌管囊腫惡變率<1%，但多發(fā)生在成人[6]，囊腫內(nèi)出現(xiàn)實(shí)性組織更應(yīng)提高警惕。本病例囊腫無(wú)惡變，術(shù)后恢復(fù)良好。

參考文獻(xiàn)：

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作者簡(jiǎn)介:谷 彬(1975-)，女，河北唐山人，副主任醫(yī)師。E-mail：935738701@qq.com 通信作者：何曉光，教授。E-mail：hexg1018@163.com

doi:病例報(bào)告10.11724/jdmu.2016.01.26

[中圖分類(lèi)號(hào)]R615

[文獻(xiàn)標(biāo)志碼]B

文章編號(hào)：1671-7295(2016)01-0103-02

(收稿日期:2015-06-24; 修回日期:2015-12-30)