余明海，宋 炫，蒲 軍

（1.城口縣人民醫(yī)院外一科，重慶405900；2.重慶醫(yī)科大學(xué)附屬第一醫(yī)院泌尿外科，重慶400016）

黃色肉芽腫性膀胱炎1例的診治策略

余明海1，宋 炫2，蒲 軍2

（1.城口縣人民醫(yī)院外一科，重慶405900；2.重慶醫(yī)科大學(xué)附屬第一醫(yī)院泌尿外科，重慶400016）

膀胱炎； 肉芽腫/放射攝影術(shù)； 體層攝影術(shù)，螺旋計算機

黃色肉芽腫性膀胱炎（XC）極其罕見。黃色肉芽腫性炎性病變可發(fā)生于人體多個器官或組織，如腎臟、胰腺、卵巢、闌尾、膽囊、大腦、結(jié)腸和后腹膜、子宮內(nèi)膜及唾液腺等[1]。而發(fā)生在膀胱的病變非常罕見，國內(nèi)迄今文獻(xiàn)報道不足10例。由于該病例缺乏典型臨床表現(xiàn)，易被誤診為膀胱癌、臍尿管癌、腺性膀胱炎等。因此，本文對1例確診為XC的患者進(jìn)行回顧性分析，并對相關(guān)文獻(xiàn)進(jìn)行復(fù)習(xí)，以提高對XC的認(rèn)識。

1 臨床資料

1.1 一般資料 患者，男，62歲，因“反復(fù)尿痛、尿頻5年，加重20 d”于2013年8月入院。5年來，患者反復(fù)出現(xiàn)尿痛，以尿末明顯，有時伴尿頻、尿急及下腹痛，夜尿約3～5次，無畏寒發(fā)熱、無腰疼、無肉眼血尿、無排尿困難、無會陰部脹痛不適等癥狀，按“尿路感染”治療，癥狀無明顯緩解，而來本院就診。入院檢查無特殊體征。輔助檢查：尿常規(guī)檢查發(fā)現(xiàn)1μL標(biāo)本中：白細(xì)胞239個，紅細(xì)胞20個，細(xì)菌53 760個，尿培養(yǎng)：大腸埃希菌。B超檢查（圖1）：膀胱前上壁及其淺面探及一異?；芈?，大小約43mm×26mm，邊界不清楚，形態(tài)不規(guī)則，向后方略擠壓膀胱壁向腔內(nèi)突起，內(nèi)見其突破膀胱壁，向前方似延伸至腹壁肌層后份，與其分界不清。CT檢查（圖2a～c）：膀胱前壁不規(guī)則增厚，最厚處約3.3 cm，左右累及范圍約5.6 cm，并向腔內(nèi)外膨出，其內(nèi)密度不均，可見局限性液性密度影及點狀高密度影，平掃CT值約21～49HU，增強后動脈期、靜脈期CT值分別約為18～58HU、29～75 HU。膀胱鏡檢查：膀胱頂部可見1個約4 cm大小的包塊，邊界欠清楚，位于黏膜下方，使黏膜向腔內(nèi)呈隆凸改變，但黏膜基本完整，其表面可見散在點狀充血及出血點。

1.2 臨床治療 結(jié)合病史、臨床表現(xiàn)、影像學(xué)檢查，該患者術(shù)前診斷考慮：（1）膀胱腫瘤；（2）臍尿管癌。經(jīng)充分的術(shù)前準(zhǔn)備，在全身麻醉下行膀胱部分切除術(shù)。術(shù)中見：腫瘤位于膀胱頂壁，質(zhì)較硬，與腹膜、臍尿管及腹直肌粘連，大小約4 cm×5 cm。右髂總淋巴結(jié)、左閉孔淋巴結(jié)、左髂外淋巴結(jié)捫及腫大。決定行膀胱部分切除，并將腫塊所累及的部分腹膜、臍尿管及腹直肌完整切除。將腫大淋巴結(jié)切除送檢。術(shù)后保留導(dǎo)尿，膀胱留置造瘺管，予抗感染、對癥及支持治療。

1.3 臨床結(jié)果 病理結(jié)果（圖3）：a＜膀胱，腹直?。綳C，b＜臍尿管殘端＞可見特征性的黃色肉芽腫結(jié)構(gòu)，并可見大量淋巴細(xì)胞、單核細(xì)胞及中性粒細(xì)胞浸潤，提示慢性炎癥。c免疫組織化學(xué)（免疫組化）：CD68（+），Viment in（+），Bcl-2（+），DOG-1弱（+），CD99散在（+），平滑肌肌動蛋白（-），Desm in（-），CK（-），CD117（-），CD34（-），粒酶B（-），ALK（-）。術(shù)后恢復(fù)順利，按常規(guī)拔出膀胱造瘺管及尿管，患者自行排尿，無尿痛，尿頻，尿急等不適，痊愈出院。術(shù)后1個月復(fù)查尿常規(guī)正常；術(shù)后3、6、12個月復(fù)診，患者無不適，經(jīng)B超、CT及膀胱鏡檢查無復(fù)發(fā)。

圖1 B超圖像

圖2 盆腔C T圖

圖3 XC光鏡病理切片圖（HE染色200×，免疫組化100×）

2 討 論

XC是一種罕見的、良性但有破壞性的慢性膀胱炎。可發(fā)生于任何年齡，成人多見，無明顯性別差異。其典型病灶呈現(xiàn)淡黃色或橙黃色外觀。顯微鏡下可見部分膀胱黏膜消失，肌層內(nèi)含大量黃色瘤細(xì)胞（泡沫細(xì)胞）因而得名。顯微鏡下黃瘤細(xì)胞實質(zhì)為含有脂質(zhì)的巨噬細(xì)胞、多核巨細(xì)胞，其周圍常常存在非特異性炎癥細(xì)胞（淋巴細(xì)胞、漿細(xì)胞等）浸潤并有成纖維細(xì)胞增生及血管形成的瘤樣病變[1-2]。

XC的發(fā)病機制尚不明確?？赡艿脑虬ǎ耗毮蚬軞埩粑锫源碳ぁ⒙约?xì)菌感染、免疫失調(diào)及脂質(zhì)代謝異常等。大多數(shù)學(xué)者推測XC的發(fā)病與慢性炎癥有關(guān)[3]。早期有研究認(rèn)為，厭氧菌和（或）大腸埃希菌的感染在XC發(fā)病中起重要作用。Tai等[4]對XC標(biāo)本中心壞死組織及膿液進(jìn)行培養(yǎng)，大部分存在大腸埃希菌屬和脆弱桿菌屬感染，證實了XC與細(xì)菌感染的關(guān)系（本例尿培養(yǎng)結(jié)果也為大腸埃希菌）。而細(xì)菌感染具體如何致病尚不明確。在電鏡下可見早期泡沫巨噬細(xì)胞含細(xì)菌，并含大量的吞噬溶酶體，后期這些細(xì)胞內(nèi)充滿了髓脂質(zhì)和不定型物，從而提示可能是巨噬細(xì)胞的溶酶體溶解功能障礙而影響細(xì)菌產(chǎn)物的消化吸收而形成大量特征性的黃瘤細(xì)胞[5]，也可能與長期慢性炎癥刺激的尿路上皮化生有關(guān)[2]。該病好發(fā)于膀胱頂部（包括本例）相當(dāng)于臍尿管位置，因此，容易誤診為臍尿管癌。同時，也容易認(rèn)為該病的發(fā)生可能與臍尿管病變有關(guān)。郭建橋等[6]發(fā)現(xiàn)大部分XC患者伴有臍尿管囊腫和憩室，而臍尿管囊腫和憩室可能為細(xì)菌感染及慢性炎癥提供了有利條件，也支持慢性炎癥在XC發(fā)病中的作用。Chung等[7]報道3例XC患者都伴有炎癥性腸病，由此推測XC的發(fā)生與變態(tài)反應(yīng)及免疫缺陷或紊亂可能存在一定關(guān)系。

由于XC與其他膀胱疾病具有相似的臨床癥狀，影像學(xué)檢查無特異性表現(xiàn)，因此，容易造成誤診，易與膀胱癌、臍尿管癌、腺性膀胱炎、間質(zhì)性膀胱炎等疾病相混淆，最終確診需依賴其特征性的組織學(xué)病理表現(xiàn)。一般認(rèn)為，以下表現(xiàn)者應(yīng)考慮XC的可能：（1）有長期反復(fù)泌尿系感染癥狀，內(nèi)科治療不滿意，排除結(jié)核者。（2）多次尿常規(guī)提示白細(xì)胞升高，尿培養(yǎng)可有大腸埃希菌、大腸桿菌或變形桿菌，以變形桿菌多見[1]。（3）B超特點。①腫塊好發(fā)于膀胱頂部及側(cè)壁。②腫塊較大，表面欠光滑，基底部寬，周邊累及面廣，與膀胱壁界限模糊，局部膀胱壁層次不清。③腫塊呈實性或中等略高回聲，較均質(zhì)。④彩色多普勒血流顯象示腫塊內(nèi)血流豐富。（4）CT或MRI多表現(xiàn)為膀胱頂壁或側(cè)壁實質(zhì)較均質(zhì)腫塊，邊界模糊，形態(tài)不規(guī)則，局部膀胱壁增厚，增強掃描后呈輕度強化[8]，常被診斷為膀胱癌伴周圍浸潤。對于那些慢性膀胱炎表現(xiàn)的患者，經(jīng)臨床正規(guī)足療程抗感染治療后癥狀無明顯好轉(zhuǎn)（或反復(fù)發(fā)作），伴或不伴有尿培養(yǎng)陽性的患者，B超或CT提示膀胱壁頂部有孤立性實性占位性病變（腫瘤）者，應(yīng)考慮XC診斷的可能。

XC應(yīng)與腺性膀胱炎、膀胱癌，間質(zhì)性膀胱炎、臍尿管癌等進(jìn)行鑒別診斷。（1）腺性膀胱炎：病變局限于黏膜及黏膜下層，好發(fā)于膀胱三角區(qū)，且不引起肌層改變，表現(xiàn)為孤立的腫瘤樣病變較少，結(jié)合臨床及膀胱鏡檢查可進(jìn)一步鑒別。（2）膀胱癌：多表現(xiàn)為間歇性無痛性血尿，出現(xiàn)慢性膀胱刺激癥狀較少見，且病變僅局限在膀胱頂部者較少見，結(jié)合臨床、影像學(xué)、尿脫落細(xì)胞學(xué)、膀胱鏡檢查及組織活檢不難鑒別。（3）間質(zhì)性膀胱炎：二者臨床表現(xiàn)相似，但間質(zhì)性膀胱炎病變單純局限在膀胱頂部較少見，且間質(zhì)性膀胱炎在麻醉下膀胱充盈膨脹后，膀胱鏡可見黏膜下點、片狀出血或Hunner潰瘍，必要時進(jìn)行組織活檢可與XC鑒別。（4）臍尿管癌：一般為腺癌，尿瘤細(xì)胞學(xué)檢查很少陽性，二者均位于膀胱頂部。臨床癥狀、影像學(xué)檢查有很多相似之處[9]，特別是不侵入膀胱黏膜的臍尿管癌與XC很難鑒別，二者間鑒別主要依靠組織病理學(xué)。

XC內(nèi)科保守治療無效，首選的外科治療方式為膀胱部分切除術(shù)[6，10]。手術(shù)切除療效滿意，一般無復(fù)發(fā)。對于較小、單發(fā)的病灶可以行單純病灶切除術(shù)；對于明確診斷且有彌漫性浸潤的XC，應(yīng)行膀胱部分切除術(shù)；臍尿管受侵犯或臍尿管癌不除外，則需擴(kuò)大切除臍尿管及周圍組織。若病變組織內(nèi)細(xì)菌培養(yǎng)陽性，術(shù)后應(yīng)輔助給予敏感抗生素治療[11-13]。

綜上所述，XC為一種良性但有破壞性的疾病，臨床表現(xiàn)無特異性，容易誤診，確診依賴病理組織學(xué)檢查，手術(shù)切除病變組織是治療該病唯一有效的方式。熟悉本病的臨床表現(xiàn)、診斷要點、鑒別診斷及病理學(xué)特點，對提高XC的診斷治療水平有重要幫助。

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2014-08-15

2014-11-26）

余明海（1977-），男，重慶城口人，主治醫(yī)師，主要從事泌尿外科臨床工作；E-mail：yuminghailwj@163.com。