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大骨節(jié)病(Kaschin-Beck Disease, KBD)是一種地方性骨關(guān)節(jié)病，其主要特征是青少年發(fā)育過(guò)程中軟骨內(nèi)化骨型的透明軟骨發(fā)生多發(fā)性灶狀軟骨壞死，并導(dǎo)致軟骨內(nèi)化骨障礙和繼發(fā)性骨關(guān)節(jié)病，嚴(yán)重者身材矮小，關(guān)節(jié)畸形，生活能力喪失乃至殘疾[1-3]。大骨節(jié)病常見(jiàn)于俄羅斯、朝鮮和中國(guó)。我國(guó)患病總?cè)藬?shù)約82萬(wàn)，分布于14個(gè)省(區(qū))352縣，主要集中在四川、甘肅、青海和西藏4個(gè)省(區(qū))[3-4]。隨著社會(huì)、經(jīng)濟(jì)的發(fā)展以及補(bǔ)碘等防治措施的實(shí)施，內(nèi)地大骨節(jié)病已經(jīng)得到有效的控制，但西部地區(qū)病情又出現(xiàn)反復(fù)[5-6]。

在中國(guó)，各省市疾病控制預(yù)防中心下設(shè)地方病研究所，長(zhǎng)期從事大骨節(jié)病的監(jiān)測(cè)與研究工作，同時(shí)一些高校也設(shè)立了地方病研究所，這使我國(guó)大骨節(jié)病研究取得了顯著的進(jìn)展。為了使大骨節(jié)病研究繼續(xù)深入，因此有必要對(duì)我國(guó)大骨節(jié)病的研究現(xiàn)狀進(jìn)行評(píng)估。本文擬采用文獻(xiàn)計(jì)量學(xué)和數(shù)據(jù)挖掘的基本方法分析我國(guó)大骨節(jié)病的研究現(xiàn)狀，以期為我國(guó)大骨節(jié)病的研究合作提供依據(jù)。

1 資料與方法

1.1 資料來(lái)源

以“大骨節(jié)OR矮人病OR算盤(pán)珠病OR Kaschin-Beck病 OR KBD”檢索中國(guó)期刊全文數(shù)據(jù)庫(kù)(1994-2012.8)、中國(guó)生物醫(yī)學(xué)文獻(xiàn)數(shù)據(jù)庫(kù)(1978-2012. 8)、中文科技期刊全文數(shù)據(jù)庫(kù)(1989-2012.8)、數(shù)字化期刊全文數(shù)據(jù)庫(kù)(1997-2012.8)，檢索途徑為題名、關(guān)鍵詞和摘要，中國(guó)生物醫(yī)學(xué)文獻(xiàn)數(shù)據(jù)庫(kù)檢索采用主題詞與自由詞相結(jié)合的方式進(jìn)行檢索，檢索截至2012年8月1日，檢索由兩位作者同時(shí)獨(dú)立進(jìn)行。如遇不一致，協(xié)商解決。他們獨(dú)立閱讀所獲文獻(xiàn)題目和摘要，去重后排除地方資料匯編摘要、會(huì)議摘要、消息、資訊和新聞報(bào)道，并交叉核對(duì)納入的文獻(xiàn)，對(duì)有分歧而難以確定是否納入的研究通過(guò)討論或由第3位作者決定是否納入。

1.2 數(shù)據(jù)分析

采用BICOMS抽取和整理關(guān)鍵詞信息生成共現(xiàn)矩陣，采用Ucinet 6.0軟件中的NetDraw按照中心度排列各個(gè)作者之間的關(guān)系并繪制圖譜，采用SPSS 17.0對(duì)數(shù)據(jù)進(jìn)行描述性分析，以均數(shù)±標(biāo)準(zhǔn)差(±SD)、中位數(shù)(四分位間距[IQR])呈現(xiàn)。

2 結(jié)果與分析

2.1 檢索結(jié)果

初步檢索獲取8 090篇文獻(xiàn)，去除重復(fù)文獻(xiàn)3 978篇，排除與本文納入標(biāo)準(zhǔn)不符的文獻(xiàn)1 432篇，共納入2 680篇文獻(xiàn)。

2.2 作者一般資料分析

共有3 454位作者(共出現(xiàn)8 378次，人均2.43次)在1957-2012年8月從事大骨節(jié)病相關(guān)研究，其中2 298位作者(66.53%)參與1篇研究，8位作者(0.23%)參與40篇以上的研究(圖1)，發(fā)文最多者為郭雄，研究大骨節(jié)病34年，發(fā)表97篇論文，平均2.85篇/年。

圖1 作者參與研究數(shù)量圖

發(fā)表文獻(xiàn)15篇及以上作者有81位(表1)。

從表1可見(jiàn)，81位研究人員的研究年齡(自發(fā)文第1篇算起)在4-34年之間(±SD: 16.75±5.519; Median 16.00，IQR:13.00-19.50)，發(fā)表文獻(xiàn)在15-97篇之間(±SD:26.90±16.00，Median 22.00，IQR:17.00-30.5)，年發(fā)文量在0.48-4.25篇之間(±SD:1.63±0.67，Median 1.50，IQR:1.14-1.97)。

1960年之前(含1960年)開(kāi)始研究大骨節(jié)病的作者有2位(王永禎、王立志)，1970-1979年之間開(kāi)始研究大骨節(jié)病的作者有4位(殷培璞、劉錦先、郭雄、莫東旭)，1980-1989年之間開(kāi)始研究大骨節(jié)病的作者49位，1990-1999年之間開(kāi)始研究大骨節(jié)病的作者20位，2000-2009年之間開(kāi)始研究大骨節(jié)病的作者6位，呈現(xiàn)出“中間粗，兩頭尖”的特點(diǎn)。與此對(duì)應(yīng)，研究時(shí)間超過(guò)30年(含30年)的作者有3位(郭雄、王永禎、李強(qiáng))，研究時(shí)間在20-30年(含20年)之間的作者有17位，研究時(shí)間在10-20年(含10年)之間的作者有57位，研究時(shí)間在10年以下的作者有4位。

年發(fā)文超過(guò)3篇的作者有3位(裴福興、張矢遠(yuǎn)、楊建伯)，年發(fā)文在2-3篇(含2篇)之間的作者有17位，年發(fā)文在1-2篇(含1篇)之間的作者有52位，年發(fā)文1篇以下的作者有9位。

表1 發(fā)文15篇及以上的作者

2.3 團(tuán)隊(duì)特征

分析發(fā)文15篇及以上的81位作者的社會(huì)關(guān)系(圖2)，可將這81位作者分作為4個(gè)主要的研究團(tuán)體：第一個(gè)研究團(tuán)體為西安交通大學(xué)醫(yī)學(xué)院地方病研究所(前西安醫(yī)科大學(xué)地方性骨病研究所)(郭雄、王治倫、張矢遠(yuǎn)、曹峻嶺、莫東旭、熊詠民、白偲、呂社民、于志道、畢華銀、莫曉燕)，第二個(gè)研究團(tuán)隊(duì)為哈爾濱醫(yī)科大學(xué)中國(guó)地方病防治研究中心大骨節(jié)病研究所(楊建伯、王志武、李群偉、劉錦先、孫殿軍)，第三個(gè)研究團(tuán)隊(duì)為吉林省地方病第二防治研究所(張雪英、馮寶香、崔永光、葛旭光、侯祥、翟樹(shù)生)，第四個(gè)團(tuán)隊(duì)由中國(guó)科學(xué)院(侯少范、彭安、譚見(jiàn)安、王五一、楊林生、朱振源)、河南省疾病預(yù)防控制中心(崔才磊、王道順、楊文忠、于紅陽(yáng))和甘肅省疾病預(yù)防控制中心(王文龍、徐吉敏)共同組成。團(tuán)隊(duì)之間偶有聯(lián)系，其合作并不緊密，其中第一研究團(tuán)隊(duì)最為龐大，與國(guó)內(nèi)其他團(tuán)隊(duì)的合作相對(duì)較多。

通過(guò)對(duì)團(tuán)隊(duì)的特征文獻(xiàn)(被引用多)的標(biāo)題和內(nèi)容進(jìn)行分析，得出各團(tuán)隊(duì)研究之間的聯(lián)系，并突出各研究的重點(diǎn)、特色及研究方向。其中，第一研究團(tuán)隊(duì)研究年齡較長(zhǎng)，平均20.36年，極大值34年，極小值14年。研究?jī)?nèi)容較全面，并獲得較成熟結(jié)果，其研究重點(diǎn)為硒、維甲酸、真菌毒素DON、T-2毒素和NIV對(duì)大骨節(jié)病的作用[7]，以及創(chuàng)新地將生物地球化學(xué)說(shuō)(低硒說(shuō))、水中有機(jī)物中毒說(shuō)、糧食真菌毒素中毒說(shuō)總結(jié)為低硒條件下的人類(lèi)微小病毒B19感染學(xué)說(shuō)[8]。第二研究團(tuán)隊(duì)主要研究谷物鐮刀菌產(chǎn)生的T-2毒素以及黃綠青霉素(citreoviridin)對(duì)大骨節(jié)病的毒性作用[9]，特色研究為描述成人大骨節(jié)病手骨 X線(xiàn)影像的類(lèi)型特征。第三研究團(tuán)隊(duì)以水有機(jī)物中毒學(xué)說(shuō)作為基礎(chǔ)，將改善水質(zhì)作為預(yù)防大骨節(jié)病發(fā)生作為重點(diǎn)[10-11]。第四研究團(tuán)隊(duì)特色研究為發(fā)現(xiàn) IL-1β和TNF-α與大骨節(jié)病發(fā)病機(jī)制的聯(lián)系[11]。4個(gè)團(tuán)隊(duì)的研究都以患者主食、飲水、儲(chǔ)糧、居住環(huán)境等與非病區(qū)比較，其差異具有顯著意義；并且都研究了硒與T-2毒素對(duì)大骨節(jié)病的作用機(jī)制。

圖2 發(fā)表文章數(shù)大于15的81個(gè)作者的社會(huì)關(guān)系

3 討論

僅以文章數(shù)量評(píng)價(jià)作者的研究能力存在局限性，因?yàn)槲恼碌馁|(zhì)量層次不齊，作者的貢獻(xiàn)大小不一。但是文章作為科研成果的載體，負(fù)擔(dān)著傳播最新研究結(jié)果的使命，從側(cè)面反應(yīng)作者的研究能力還是可行的。1957-2012年8月有3 454位作者從事大骨節(jié)病的相關(guān)研究，但僅有81位作者發(fā)文15篇及以上。從這81位作者情況來(lái)看，只有40位作者年發(fā)文量超過(guò)1.5篇，18位作者年發(fā)文量超過(guò)2篇。綜上所述，從事大骨節(jié)病研究的人員眾多，但是其產(chǎn)出成果的數(shù)量并不樂(lè)觀(guān)。

通過(guò)分析81個(gè)發(fā)文15篇及以上的作者的社會(huì)關(guān)系，形成了4個(gè)研究團(tuán)隊(duì)，各個(gè)研究團(tuán)隊(duì)有不同的研究重點(diǎn)、特色及研究方向，之間存在聯(lián)系但不緊密。四個(gè)團(tuán)隊(duì)都研究了飲食、飲水、居住環(huán)境等對(duì)大骨節(jié)病發(fā)病的影響；并且分別研究硒水、土、糧中硒水平及患者與健康人血硒、尿硒和發(fā)硒水平[12]，說(shuō)明外環(huán)境硒缺乏可能與大骨節(jié)病發(fā)病有關(guān)，但各研究團(tuán)隊(duì)的研究側(cè)重差異大。第一研究團(tuán)隊(duì)研究重點(diǎn)為硒、維甲酸、真菌毒素DON、T-2毒素和NIV對(duì)大骨節(jié)病的作用，并結(jié)合生物地球化學(xué)說(shuō)(低硒說(shuō))、水中有機(jī)物中毒說(shuō)、糧食真菌毒素中毒說(shuō)的本質(zhì)，提出硒條件下的人類(lèi)微小病毒B19感染學(xué)說(shuō)；第二研究團(tuán)隊(duì)特色研究為描述成人大骨節(jié)病手骨X線(xiàn)影像的類(lèi)型特征；第三研究團(tuán)隊(duì)以水有機(jī)物中毒學(xué)說(shuō)作為基礎(chǔ)，將改善水質(zhì)作為預(yù)防大骨節(jié)病發(fā)生作為重點(diǎn)；第四研究團(tuán)隊(duì)特色研究為發(fā)現(xiàn) IL-1β和TNF-α與大骨節(jié)病發(fā)病機(jī)制的聯(lián)系。4個(gè)團(tuán)隊(duì)各自的研究方向明確，特點(diǎn)突出，但缺乏聯(lián)系。若加強(qiáng)交流合作，可能會(huì)于大骨節(jié)病復(fù)雜病因的研究中獲得突破，從而提出更全面有效的預(yù)防措施。因此，在未來(lái)的研究中，各個(gè)研究單位應(yīng)該大力合作，增加有關(guān)大骨節(jié)病發(fā)病及防治的科研討論會(huì)議，共同解決大骨節(jié)病的疑難問(wèn)題。

4 結(jié)語(yǔ)

本文只對(duì)國(guó)內(nèi)的大骨節(jié)病的期刊文章的進(jìn)行分析，而沒(méi)有納入會(huì)議摘要、資料文獻(xiàn)匯編以及發(fā)表在國(guó)外期刊上的文獻(xiàn)，導(dǎo)致本文在數(shù)據(jù)選擇上存在偏倚。此外，國(guó)內(nèi)研究作者的名字可能存在誤寫(xiě)誤拼甚至重名，雖然經(jīng)過(guò)我們的仔細(xì)校對(duì)，也難免遺漏，因此對(duì)某些作者的分析可能存在失誤。

在未來(lái)的大骨節(jié)病的研究中，研究人員、研究機(jī)構(gòu)之間應(yīng)該增加聯(lián)系，尤其對(duì)硒條件下的人類(lèi)微小病毒B19感染的新興學(xué)說(shuō)、IL-1β和TNF-α等細(xì)胞因子等研究方面加強(qiáng)合作，提高研究能力，通力解決大骨節(jié)病研究中至今仍存在的研究難點(diǎn)，為徹底清除大骨節(jié)病而努力。