河北北方學(xué)院附屬第一醫(yī)院影像科(河北 張家口 075000)

高晉軍

骨血管瘤是一種良性、生長緩慢的血管性病變，常見于脊椎和顱骨，也發(fā)生于其他部位，如長骨，但臨床上較為少見。附肢骨骼的骨內(nèi)血管瘤臨床少見，影像學(xué)表現(xiàn)多樣，導(dǎo)致其診斷困難。骨內(nèi)血管瘤發(fā)生于40～50歲女性，脊椎外血管瘤常累及股骨、脛骨和肱骨干骺端，主要發(fā)生于骨髓質(zhì)內(nèi)，很少報道發(fā)生于骨皮質(zhì)和骨膜下。骨內(nèi)血管瘤也表現(xiàn)為侵襲性擴張表現(xiàn)，如惡性骨腫瘤。先前報道幾例非脊椎骨內(nèi)血管瘤，但都以個案報道，但未做出詳細(xì)的影像特點。本研究目的是結(jié)合相關(guān)文獻報道，研究分析經(jīng)病理證實15例附肢骨骼的骨內(nèi)血管瘤的X線、CT、MRI影像學(xué)表現(xiàn)，依據(jù)組織學(xué)結(jié)果分析骨內(nèi)血管瘤影像診斷和鑒別診斷特點。

1 材料與方法

回顧分析2000.2～2014.12年間本院15例經(jīng)病理學(xué)證實附肢骨骼的骨內(nèi)血管瘤患者。所有患者經(jīng)歷腫瘤刮除術(shù)和腫瘤切除術(shù)和所有外科切除樣本均勻行病理學(xué)診斷。臨床基本資料包括性別和年齡等見表1。全部患者執(zhí)行X光照片，13例患者行磁共振檢查，包括自旋回波T1WI序列，快速自旋回波T2WI，質(zhì)子加權(quán)成像，和短時間反轉(zhuǎn)恢復(fù)序列(STIR)，其中2例患者行釓噴酸-T1WI增強掃描。由于各個患者MR檢查具體部位不同，其成像技術(shù)略有差異。13例患者執(zhí)行CT橫斷位掃描，重建其冠狀位和矢狀位。

X光照片和CT評估腫瘤位置、大小、邊緣、內(nèi)部鈣化情況、腫瘤周圍和擴散情況。MRI評估腫瘤信號強度特點(周圍肌肉組織比較)、腫瘤旁水中情況、增強方式和軟組織腫塊情況。

2 結(jié) 果

研究包括9例女性和6例男性，年齡27～79歲，平均年齡為43歲。大部分患者臨床表現(xiàn)為局部疼痛和可觸及軟組織腫塊。腫瘤大小為0.7cm～6.5cm。臨床詳細(xì)情況包括：性別、年齡、腫瘤大小、位置、各種影像檢查特點。見表1。

9例患者腫瘤位于下肢，其中4例位于脛骨，3例位于股骨、1例位于腓骨、1例位于跖骨；3例患者腫瘤位于上肢，其中，2例腫瘤位于股骨和1例腫瘤位于掌骨。2例位于髖臼和1例位于髂骨。15骨內(nèi)血管瘤中，其中14例為髓質(zhì)型和1例為骨膜下。5例腫瘤位于骨骺或干骺端，其中2例位于脛骨、2例肱骨、1例腓骨，2例位于股骨髁干骺端、1例位于脛骨骨骺；4例腫瘤位于干骺端交界區(qū)。15例骨內(nèi)血管瘤特。

2.1 髓內(nèi)骨內(nèi)血管瘤

2.1.1 X線表現(xiàn)：X線診斷13(13/15)例患者，其中2例腫瘤位于脛骨平臺，但平片未能發(fā)現(xiàn)。10/14髓內(nèi)血管瘤呈小葉狀溶骨性病變，7例腫瘤周圍可見硬化邊(圖1)，2例邊界不清(圖2)。5例顯示粗線樣骨小梁穿過溶骨區(qū)(圖3)和3例腫瘤內(nèi)部可見不規(guī)則骨化灶。4例顯示小葉膨脹性清晰方式與骨外軟組織腫瘤成分有關(guān)。1例位于肱骨骨骺或干骺端顯示分葉狀大塊狀鈣化。骨髓和骨膜變化，顯示為1例位于脛骨腫瘤周圍可見反應(yīng)性骨髓硬化，4例鄰近病灶區(qū)可見輕度骨膜反應(yīng)。

2.1.2 磁共振成像特點：12/14髓內(nèi)血管瘤進行MRI檢查。10例顯示腫瘤邊界清晰，T2WI FSE、PDW、STIR顯示不均勻高信號,所有病變具有低信號邊緣。8例腫瘤T1WI呈等信號(與肌肉比較)，1例呈低信號，1例可見大部分脂肪組織高信號，然而1例內(nèi)部顯示高信號，可能因為亞急性出血所致。5例觀察到粗線樣骨小梁呈低信號影(圖4)，6例顯示腫瘤內(nèi)部點狀無信號區(qū)(礦化物質(zhì))。2例腫瘤顯示水中樣信號，邊界不清，其中1在所有序列中樂見線樣低信號區(qū)，代表增厚骨小梁(圖5)，2例增強掃描顯示不均勻性強化(圖6)。4例腫瘤旁骨髓呈水腫樣信號，與鄰近軟組織水腫有關(guān)，1例顯示骨膜反應(yīng)。3例患者表現(xiàn)為侵襲性骨內(nèi)血管瘤和軟組織腫塊。2例X線片顯示明顯軟組織向外擴散。

2.1.3 CT表現(xiàn)特點：14例患者執(zhí)行CT檢查，所有患者經(jīng)活檢確診。CT檢出11例骨髓溶骨性病變。3例CT顯示突起骨小梁穿過溶骨性區(qū)(圖7)，4例溶解區(qū)可見骨化影(圖8)。3例顯示粗大骨小梁和骨化影。2例為完全溶解區(qū)。1例可見大塊狀鈣化影。1例可見骨皮質(zhì)侵蝕和2例骨皮質(zhì)破裂，5例顯示骨皮質(zhì)完整。

2.2 骨膜下骨內(nèi)血管瘤骨膜下骨內(nèi)血管瘤X線表現(xiàn)為圓形軟組織腫塊，前面鄰近脛骨干骺端交界區(qū)。MRI顯示軟組織腫塊大小為4×1×3cm，T1WI呈等信號影，T2WI和STIR序列顯示不均勻高信號影，周圍骨膜反應(yīng)呈低信號分隔影。未見向骨皮質(zhì)和髓內(nèi)擴散。CT顯示垂體骨膜反應(yīng)和軟組織腫塊內(nèi)垂體骨化分隔(圖9)。

3 討 論

骨內(nèi)血管瘤是一種良性血管腫瘤，占所有骨腫瘤1%[1]。骨內(nèi)血管瘤常見于脊椎和顱骨，但發(fā)生于長骨(30～50%)和扁骨(80%)較為罕見[2]。骨盆內(nèi)血管瘤占所有骨盆疾病的3～4%[3]。骨內(nèi)血管瘤通常無癥狀，偶然發(fā)現(xiàn)。出現(xiàn)癥狀主要取決于腫瘤位置、大小、腫瘤侵襲情況。長骨血管瘤通常引起骨骼局部隆起、疼痛。影像表現(xiàn)多樣性因內(nèi)部細(xì)胞基質(zhì)不同而決定。組織學(xué)表現(xiàn)，血管瘤大部分為毛細(xì)血管網(wǎng)，細(xì)胞基質(zhì)包括血管、脂肪、平滑肌、纖維組織和凝結(jié)的血液。骨內(nèi)血管瘤是女性少見骨原發(fā)腫瘤,男女比1:2[4]。本組研究資料顯示女性9例，男性6例，符合骨內(nèi)血管瘤上述特點。發(fā)病年齡為40～50歲，在本研究中平均年齡為43歲。

表1 臨床特點和影像檢查技術(shù)

圖1顯示腫瘤邊緣硬化性改變；圖2顯示腫瘤邊界不清；圖3顯示腫瘤內(nèi)見骨小梁穿過。圖4顯示腫瘤內(nèi)粗線樣骨小梁呈低信號影；圖5顯示腫瘤邊界不清，線樣低信骨小梁；圖6顯示腫瘤增強掃描顯示不均勻性強化。圖7 CT顯示突起骨小梁穿過溶骨性區(qū)；圖8顯示腫瘤溶解區(qū)可見骨化影；圖9顯示腫瘤骨膜反應(yīng)和軟組織腫塊內(nèi)垂體骨化分隔(圖4)。

骨內(nèi)血管瘤主要好發(fā)于下肢骨(73%)，尤其是脛骨和股骨[5]。在本組研究中9例血管瘤發(fā)生于下肢(4例脛骨、3例股骨、1例腓骨、1例跖骨)，3例發(fā)生于上肢(2例肱骨、1例掌骨)，3例發(fā)生于骨盆(2例髖臼、1例髂骨)。長骨血管瘤常發(fā)生于干骺端或骨骺區(qū)，然而骨骺是多病灶血管瘤常見累及部位[6]。Yamamo等[7]報道脛骨近關(guān)節(jié)的骨內(nèi)血管瘤，指出僅有2例血管瘤發(fā)生在骨骺區(qū)。本研究2例股骨髁骨骺血管瘤，1例脛骨骨骺血管瘤，5例骨骺/干骺端血管瘤(2例脛骨、2例股骨、1例腓骨)，4例干骺端交界區(qū)。

骨內(nèi)血管瘤常發(fā)生于骨髓腔內(nèi)IH。本研究14/15(93.3%)發(fā)生于骨髓腔內(nèi)。骨內(nèi)血管瘤位于33 %骨皮質(zhì)和12%骨膜下[8]。據(jù)相關(guān)文獻報道，骨內(nèi)血管瘤典型X線表現(xiàn)溶骨性破壞，邊界清晰，輕度膨脹性改變，內(nèi)可見粗大骨小梁，呈日光狀，皂泡狀或蜂窩狀表現(xiàn)[9]。另外，完全溶骨性改變，在T2WI顯示高信號影，T1WI顯示各種信號影[10]。

3.1 髓內(nèi)血管瘤在本組資料中，X線檢查到11/14例骨髓內(nèi)血管瘤，邊界清楚或不清楚分葉狀骨溶解性改變(5例)，粗大骨小梁形成和/或內(nèi)可見鈣化灶(2例)。MRI檢出9/11例髓內(nèi)骨內(nèi)血管瘤，T1WI呈低信號或等信號影，除1例病變T1呈高信號,可能由于脂肪或亞急性出血；所有病灶在T2WI和STIR像呈高信號。骨髓內(nèi)血管瘤CT表現(xiàn)為典型脊椎表現(xiàn)為呈“原點”形式，但血管瘤也表現(xiàn)為溶骨性改變，邊界清晰，內(nèi)部可見粗大骨小梁(蜂窩狀)或放射針狀或內(nèi)部鈣化灶[11]。X線或CT檢查骨內(nèi)血管瘤偶然發(fā)現(xiàn)鈣化灶。但鈣化灶及軟組織腫瘤少見[12]。在某些骨內(nèi)血管瘤病例常缺乏典型X線表現(xiàn)，當(dāng)腫瘤呈溶骨性改變，囊性病變伴或不伴有硬化邊，常誤診為骨巨細(xì)胞瘤、骨囊腫或骨纖維異常增殖癥[13]。在本研究資料中，2例表現(xiàn)為純?nèi)芄切愿淖儯?例位于脛骨平臺。X線診斷較為困難，但CT和MRI 能偶清晰病變情況。另外，尚未報道完全鈣化骨內(nèi)血管瘤。在本組資料病例10表現(xiàn)為共肱骨頭和頸部分葉大塊狀鈣化(4×5×5.5cm)和輕度膨脹性改變。CT表現(xiàn)為骨皮質(zhì)輕度膨脹，但無骨皮質(zhì)破壞。

Chawla等[14]報道雖然骨內(nèi)血管瘤呈膨脹性改變和骨皮質(zhì)侵蝕，但膨脹性溶骨性破壞較為少見。在本組資料中，4/13例骨內(nèi)血管瘤表現(xiàn)侵襲性改變，誤診為惡性腫瘤，表現(xiàn)為不規(guī)則骨質(zhì)破壞，軟組織腫塊。例1為較大病灶，髂骨膨脹分葉改變，擴展到鄰近關(guān)節(jié)腔內(nèi)。例2為小膨脹性破壞病灶(4×4×4cm)，破壞髖臼上中間壁，軟組織腫塊延生到骨盆和坐骨，向深處到達(dá)閉孔內(nèi)肌。Nguyen等髖臼血管瘤也表現(xiàn)為侵襲性改變[15]。例9膨脹性破壞(5.5×4.5×2cm)，內(nèi)可見鈣化灶，T1WI呈低信號改變，T2WI呈高信號，骨皮質(zhì)呈線樣改變，可見骨膜反應(yīng)。例13表現(xiàn)為第二掌骨膨脹溶骨性破壞，線樣骨化和骨外擴散。對于表現(xiàn)不典型骨內(nèi)血管瘤表現(xiàn)為侵襲性改變，應(yīng)高度懷疑惡性腫瘤可能，如淋巴瘤、轉(zhuǎn)移瘤、骨髓炎或軟骨肉瘤。

MRI能夠敏感檢出骨膜反應(yīng)、骨髓水中和軟組織水腫。骨膜反應(yīng)在2例股骨髁血管瘤和1例累及肱骨上髁血管瘤表現(xiàn)明顯。

3.2 IH骨膜下血管瘤Rougraff等[16]報道1例骨膜下血管瘤，表現(xiàn)為皮質(zhì)硬化和皮質(zhì)增厚，骨膜下血管瘤邊緣可見骨膜反應(yīng)。在本研究資料中，45歲男性患有骨膜下血管瘤，X線表現(xiàn)為脛骨近段干骺端交界區(qū)，邊緣清晰軟組織腫塊。

3.3 骨皮質(zhì)血管瘤骨皮質(zhì)血管瘤極為少見。到目前為止，僅有10例報道，大部分開始誤診為骨樣骨瘤。骨皮質(zhì)血管瘤通常表現(xiàn)為2種形式：骨皮質(zhì)內(nèi)無硬化透亮區(qū)和局限性皮質(zhì)增厚，中央可見結(jié)節(jié)樣瘤巢，在一些病例，瘤巢中央可見鈣化灶[17]。骨皮質(zhì)血管瘤影像鑒別診斷較為容易，主要包括中央鈣化，“電網(wǎng)樣”改變，或T1WI顯示呈高信號(血管豐富及血流緩慢)[18]。

總之，長骨和扁骨原發(fā)骨內(nèi)血管瘤影像診斷較為困難，因骨內(nèi)血管瘤較為少見，影像學(xué)表現(xiàn)多樣性和非特異性。但如果CT和MRI發(fā)現(xiàn)小葉樣溶骨樣改變，內(nèi)可見粗線樣骨小梁形成因高度懷疑血管瘤可能。內(nèi)部粗線樣骨小梁形成是診斷骨內(nèi)血管瘤的影像特點。髓內(nèi)血管瘤呈侵襲性膨脹，貌似惡性骨腫瘤，同時皮質(zhì)和骨膜下型血管瘤誤診為骨樣骨瘤和骨膜肉瘤可能。明確骨內(nèi)血管瘤影像診斷特點還需要進一步研究。

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(本文編輯: 張嘉瑜)