陳 軍 曾梅華 孔慶濤 劉 芳 胡文星 顏文良 桑 紅

·病例報告·

嗜酸粒細(xì)胞增多性血管淋巴樣增生1例

陳 軍 曾梅華 孔慶濤 劉 芳 胡文星 顏文良 桑 紅?

患者，女，38歲。右耳廓暗紅色丘疹2年。組織病理檢查示:真皮中上部血管增生，血管周圍淋巴細(xì)胞、嗜酸粒細(xì)胞浸潤。根據(jù)患者臨床及鏡下特點診斷為嗜酸粒細(xì)胞增多性血管淋巴樣增生。二氧化碳激光治療后消退，未見復(fù)發(fā)。

嗜酸粒細(xì)胞增多性血管淋巴樣增生

臨床資料患者，女，38歲。因右耳廓暗紅色丘疹無痛癢2年余來我科就診。患者2010年發(fā)現(xiàn)右耳后出現(xiàn)綠豆大紅色丘疹，無痛癢，皮疹漸增多、增大，部分丘疹融合，無自覺癥狀，近半年皮疹觸碰后有破潰出血，在當(dāng)?shù)蒯t(yī)院診斷為“化膿性肉芽腫”，為進(jìn)一步明確診斷來我院就診?；颊叻裾J(rèn)局部外傷史，否認(rèn)家族史。體檢:系統(tǒng)檢查未見明顯異常。皮膚科檢查:右外耳廓多個暗紅色堅實性結(jié)節(jié)，直徑0.2～0.5 cm大小不等，孤立或部分融合，表面光滑，質(zhì)韌，無壓痛及破潰出血(圖1)。實驗室檢查:血尿常規(guī)及血沉無明顯異常，血IgE正常，結(jié)節(jié)組織病理示:真皮中上部見大小不等的血管增生，血管周圍淋巴細(xì)胞、組織細(xì)胞及少量嗜酸粒細(xì)胞浸潤，血管內(nèi)皮細(xì)胞胞質(zhì)豐富，胞漿空泡，核大，突入管腔(圖2、3)。

圖1 右外耳廓多個暗紅色實性結(jié)節(jié)，直徑0.2～0.5 cm，孤立存在或部分融合，表面光滑，質(zhì)韌圖2 真皮內(nèi)大小不等的增生性血管管腔，血管周圍嗜酸粒細(xì)胞浸潤(HE，×40)圖3 血管內(nèi)皮細(xì)胞胞質(zhì)豐富，核大突入管腔，胞漿空泡，血管周圍淋巴細(xì)胞、組織細(xì)胞及少量嗜酸粒細(xì)胞浸潤(HE，×400)

討論嗜酸粒細(xì)胞增多性血管淋巴樣增生(ALHE)是一種原因不明的、良性血管性損害，病變常累及真皮和皮下組織，臨床表現(xiàn)多樣，皮損主要表現(xiàn)為單發(fā)或多發(fā)紅色至棕色的丘疹或結(jié)節(jié)。1

本病常見誘因包括蚊蟲叮咬或寄生物感染；2感染因素，如皰疹病毒VIII型感染；3過敏反應(yīng)4及血管炎癥性反應(yīng)亦可誘發(fā)本病，Chou等5報道了1例疥瘡感染后誘發(fā)的ALHE，并推測疥瘡作為抗原誘導(dǎo)超敏反應(yīng)，上調(diào)細(xì)胞因子及炎癥趨化因子，從而刺激血管發(fā)生及炎細(xì)胞的聚集。聚集的炎性細(xì)胞及其產(chǎn)物如陽離子嗜酸粒細(xì)胞蛋白及細(xì)胞毒相關(guān)蛋白是誘發(fā)本病的主要物質(zhì)。另外ALHE患者血清IgE增高也是超敏反應(yīng)作為誘因的證據(jù)。6近期有學(xué)者認(rèn)為，ALHE可能是早期淋巴瘤的表現(xiàn)。Luis等報道了1例69歲伴有外周性T細(xì)胞淋巴瘤的ALHE患者，ALHE及淋巴瘤部位T細(xì)胞受體基因重排陽性，隨訪2年后，患者發(fā)展為蕈樣肉芽腫，從而證實ALHE可能是淋巴瘤的早期表現(xiàn)。7ALHE好發(fā)于30～40歲女性人群，皮損多始發(fā)于頭頸部，緩慢發(fā)展，但也可發(fā)生于其他部位如眶周8、舌部9、胸部10、手部11等部位，有報道皮疹可自愈，11并建議觀察隨訪3～6個月再采取下一步治療方案。常規(guī)采用外科手術(shù)或激光燒灼治療，但復(fù)發(fā)率較高。其它治療方法如:他克莫司、咪喹莫特、異維A酸、干擾素等藥物治療。脈沖染料激光、光動力、二氧化碳激光、長脈沖可調(diào)染料激光、銅蒸氣激光器等取得較好效果。Khunger等12采用射頻消融術(shù)聯(lián)合3%聚多卡醇硬化治療并隨訪3例ALHE患者，療效顯著且無復(fù)發(fā)。

ALHE需要同皮膚嗜酸性淋巴濾泡病(Kimura’s disease，KD)鑒別，早期認(rèn)為本病與KD重疊的觀點是錯誤的，KD 20歲以前發(fā)病，皮損位于軀干、四肢，淋巴結(jié)常受累，有觸痛，多數(shù)病例可見具有特征性組織學(xué)改變的淋巴結(jié)病，外周血嗜酸粒細(xì)胞增多，IgE水平增高。組織學(xué)改變?yōu)轱@著的炎細(xì)胞浸潤及大量淋巴樣濾泡形成、嗜酸性微膿腫、生發(fā)中心嗜酸粒細(xì)胞浸潤及大面積的間質(zhì)硬化。

本例患者臨床表現(xiàn)及病理學(xué)均比較典型，通過二氧化碳激光及手術(shù)治療，術(shù)后給予他克莫司軟膏外用，隨訪3個月，未見復(fù)發(fā)，目前患者仍在隨訪中。

1朱學(xué)俊，孫建方.皮膚病理學(xué).3版.北京:北京大學(xué)醫(yī)學(xué)出版社，2007.1823－1825.

2 Shenefelt PD，Rinker M，Caradonna S.A case of angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia treated with intralesional interferon alfa－2a.Arch Dermatol，2000，136:837－839.

3 Aurello P，Cicchini C，Angelo FD，et al.Angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia:a rare artery lesion.Anticancer Res，2003，23:3069－3072.

4 Von den Driesch P，Gruschwitz M，Schell H，et al.Distribution of adhesionmolecules，IgE and CD23 in a case of angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia.JAm Acad Dermatol，1992，26: 799－804.

5Chou CY，LEEWR，Tseng JT.Case of angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia associated with scabies infestation.J Dermatol.2012，39(1):102－104.

6 Kimura Y，Tsutsumi T，Kuroishikawa Y，et al.Angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia arising from the facial artery.JLaryngol Otol，2003，117:570－573.

7 Gonzalez－Cuyar1 LF，Tavora F，Zhao XF，et al.Angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia developing in a patientwith history of peripheralT－celllymphoma:evidence formulticentric T－cell lymphoproliferative process.Diagn Pathol，2008，3:22.

8 Thompson MJ，Whitehead J，Gunkel JL，et al.Angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia affecting the eyelids.Arch Ophthalmol，2007，125(7):987.

9Garrido－Ríos A，Sanz－Mu?oz C，Torrero－Antón MV，et al. Angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia on the tongue.Clin Exp Dermatol，2009，34(6):729－731.

10 Trindade F，Haro R，Requena L.Giant angiolymphoid hyperplasiawith eosinophilia on the chest.JCutan Pathol，2009，36 (4):493－496.

11Satpathy A，Mossb C，Raafatc F，et al，Spontaneous regression of a rare tumour in a child:angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia of the hand:case report and review of the literature.Br JPlast Surg，2005，58(6):865－868.

12 Khunger N，Pahwa M，Jain RK.Angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia treated with a novel combination technique of radiofrequency ablation and sclerotherapy.Dermatol Surg，2010，36(3):422－425.

(收稿:2013－05－21 修回:2013－09－11)

Angiolym phoid hyperp lasia w ith eosinophilia:a case report

CHEN Jun，ZENGMei-ha，KONGQing-tao，et al.Department ofDermatology，Nanjing General Hospital of Nanjing Military Command，Najing，210002

A female patientwith two years history of red papules in her right ear.Histopathology showed a proliferation of blood vessels surrounded by lymphocytes cells and a few eosinophils.According to its clinical and pathological features，the diagnosis of angiolymphoid hyperplasiawith eosinophiliawasmade.After carbon dioxide laser treatmen there is no recurrence.

angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia

南京軍區(qū)南京總醫(yī)院皮膚科，南京，210002

?通信作者