姚利兵

. 髖關節(jié)外科 Hip surgery .

髖關節(jié)快速破壞性骨關節(jié)病五例報告

姚利兵

目的回顧5 例 (7 髖 ) 髖關節(jié)快速性破壞性骨關節(jié)病患者的臨床轉歸過程，探討 Bekki-RDO分型的改進。分析患者實驗室及輔助檢查，發(fā)現(xiàn)患者病程發(fā)展特點，并對疾病的診斷、治療進行初步探討。方法2004 至 2012 年，我院收治5 例 (7 髖 ) 髖關節(jié)快速破壞性骨關節(jié)病患者，回顧其臨床表現(xiàn)及轉歸。結果5 例 (7 髖 ) 早期臨床表現(xiàn)為定位不清的患肢疼痛功能障礙，后期疼痛定位于患肢腹股溝中段。實驗室檢查除堿性磷酸酶、血沉、轉氨酶輕度升高，其余化驗結果無特異性改變。影像學上患肢髖關節(jié)半年內呈現(xiàn)快速的進行性破壞表現(xiàn)，根據(jù)影像學改變特點，可歸納分型為：I 型：間隙縮窄型、II 型：骨組織萎縮型、III 型：骨組織崩解碎裂型、IV 型：骨組織吸收型。以上患者經手術治療后，取得良好療效。結論本組5 例髖關節(jié)快速性破壞性骨關節(jié)病患者臨床表現(xiàn)較為典型，改進的 RDO 分型能夠為臨床診斷與治療提供有效的幫助。

髖關節(jié)；關節(jié)成形術，置換，髖；骨關節(jié)炎；骨關節(jié)炎，髖；骨關節(jié)炎，分型

快速破壞性骨關節(jié)病 (rapid destructive osteoarthritis，RDO ) 是一種比較少見而容易被骨科醫(yī)生忽略的疾病，在國內相關報道極少。其顯著的特點為病理進程的快速進展，即在癥狀出現(xiàn)時 X 線片完全正常但數(shù)周到數(shù)月后就出現(xiàn)髖關節(jié)的嚴重破壞[1]。1957 年，第1 例報道[2]，該病病因不明，常見于老年女性，常見于髖關節(jié)，多單側發(fā)病，進展迅速，病程 3～9 個月。2004 年至 2013 年，我院收治5 例(7 髖 ) “髖關節(jié)快速破壞性骨關節(jié)病”患者，由于以上患者病程發(fā)展過程中資料較為詳細，對“快速破壞性骨關節(jié)病”診斷、治療及病程演進過程有了一定認識，在參考目前常用的 Bekki-RDO[3]分型法基礎上提出了進一步分型方法，從而為快速破壞性骨關節(jié)病的臨床診斷及治療提供更好的指導。

資料與方法

一、一般資料

本組5 例中女4 例，男1 例；年齡 51～78 歲，平均 63.25 歲；單側發(fā)病3 例，雙髖關節(jié)發(fā)病2 例；5 例均無毒物接觸史，無雙髖關節(jié)外傷史；體重指數(shù) 21.31～30.468，平均體重指數(shù) 25.32±3.17。

二、臨床病史及查體

5 例均訴早期定位不清的患肢疼痛不適。2 例3 個月內疼痛疼痛固定于患側髖關節(jié)；2 例在半年內疼痛固定于患側髖關節(jié)；1 例 8 個月疼痛固定于患側髖關節(jié)。4 例曾有就診前 (3 個月內 ) 不明原因發(fā)熱病史；1 例有長期 (＞1 年 ) 服用非甾體類藥物病史，2 例曾有就診前短時間服用非甾體消炎止痛藥物。5 例均有時間不等的靜脈抗生素使用史。3 例有高血壓病史；5 例均無甲狀腺及甲狀旁腺病變病史、無腫瘤及結核病史。查體表現(xiàn)為髖關節(jié)活動受限，患側腹股溝中部壓痛，患肢軸向叩擊痛。平均Harris 髖關節(jié)功能評分標準 (26.21±9.73 ) 分。

三、實驗室改變

5 例患者的白細胞計數(shù)及分類均在正常范圍內；紅細胞計數(shù)及血紅蛋白；紅細胞體積均在正常范圍；抗 O 及類風濕因子：陰性；5 例血沉：8～65 mm / h，平均 (26.53±2.13 ) mm / h；1 例 PLT：295×109/ L 其余血小板在正常范圍內，5 例 ALT：21～165 U / L 平均 (53.21±2.68 ) U / L；5 例 ALT：24～137 U / L 平均 (37.13±15.65 ) U / L、Alp：76～231 U / L 平均 (121.32±21.26 ) U / L；3 例行抗體5 項檢查結果在正常范圍內。血菌培養(yǎng)：無細菌生長；3 例行關節(jié)穿刺及菌培養(yǎng)：結果無菌生長。

四、影像學改變

1. 在首次就診時 X 線檢查3 例見：患側髖關節(jié)間隙不同程度變窄，但關節(jié)間隙硬化不典型；2 例首次 X 線檢查時見：患側髖關節(jié)骨性結構破壞。2 例3 個月內復查 X 線檢查時見髖關節(jié)骨性結構破壞吸收加重，疼痛固定于患側髖關節(jié)；3 例在 6 個月內 X 線檢查時見髖關節(jié)骨性結構破壞吸收。

2. 所有確診患者均行 CT 檢查見：髖關節(jié)結構破壞，部分骨組織吸收消失。

3.2 例行磁共振檢查見：患側髖關節(jié)內骨性組織萎縮并吸收，關節(jié)囊內可見游離骨組織。

4.2 例行核素掃描檢查見：患側髖關節(jié)明顯核素密集。

五、治療

5 例均進行全髖關節(jié)置換手術，手術采用外側入路。2 例術中見髖關節(jié)滑膜增厚，其余3 例髖關節(jié)滑膜正常。關節(jié)囊切開后見關節(jié)液較清亮、關節(jié)內可見部分游離壞死骨組織及關節(jié)軟骨面。股骨頭、股骨頸及髖臼區(qū)殘留骨組織嚴重骨質疏松，未見明顯骨修復及增生跡象，清理部分嚴重疏松骨組織后，除1 例病程穩(wěn)定 6 個月以上以骨萎縮為主患者使用生物型假體外，其余4 例均使用骨水泥假體。5 例術后均取破壞區(qū)骨組織進行病理學檢查見：破碎骨及周圍纖維結締組織骨梁增生，骨梁間可見變性出血，部分病理切片可見白細胞及漿細胞浸潤。2 例行髖關節(jié)滑膜病理檢查見：關節(jié)囊纖維結締組織增生。

結 果

5 例均獲 2～5 年的隨訪 (其中1 例死于心血管疾病 )，平均 3.27 年?；颊咝g后第3 天開始進行髖關節(jié)主動活動，術后1 周保護下負重，術后 6 周患者正常負重。術后 6 周復診骨盆正位 X 線片：人工髖關節(jié)穩(wěn)定，未見骨破壞跡象 (圖 1a～d )。術后半年、1 年、2 年，復查骨盆正位片示人工髖關節(jié)穩(wěn)定，未見骨破壞跡象，關節(jié)周圍無透亮帶出現(xiàn)。手術前、術后 6 周、半年、1 年、2 年，復診 Harris 髖關節(jié)功能評分分別為：(80.52±6.57 ) 分、(85.65± 9.39 ) 分、(84.15±7.98 ) 分、(91.17±9.82 ) 分。提供1 例雙髖關節(jié)同時發(fā)病患者的全部臨床資料(圖1)。

討 論

1957 年有學者首先描述 RDO[2]，國內童培建等[4]對該病曾進行詳細報道。Depuyt 等[5]對該病的定義為：在平均約1 年的時間內，出現(xiàn)關節(jié)上外側段軟骨的快速溶解和關節(jié)間隙的完全閉塞，之后出現(xiàn)包括股骨頭或髖臼頂?shù)目焖倨茐?。診斷必須排除引起骨壞死的其它誘因，如：血液的異常和糖皮質激素的攝入；懷疑感染、風濕性疾病、原發(fā)性骨壞死和神經病理性疾?。徊⒃谌y關節(jié)置換中病理學排除骨關節(jié)炎。本組患者平均發(fā)病時間為 4.2 個月，髖關節(jié)骨組織破壞典型，實驗室及輔助檢查可以排除病因明確的關節(jié)破壞性疾病，符合現(xiàn)有診斷標準。

圖1 患者 1，女，66 歲，雙髖關節(jié)發(fā)病，自首次就診至髖關節(jié)平破壞到如上圖狀態(tài)病程5 個月 a：患者自覺左下肢不適就診時骨盆正位片見，雙髖關節(jié)間隙變窄；b：發(fā)病 50 天時骨盆正位片見，左側股骨頭部分消失；c：發(fā)病5 個月骨盆正位片見，右側股骨頭碎裂部分吸收；左側股骨頭及部分髖臼吸收；d：術后 6 周骨盆正位片見，人工髖關節(jié)位置良好，無松動，髖關節(jié)無骨吸收；e：發(fā)病5 個月時髖關節(jié) CT 見：右側股骨頭碎裂部分吸收；左側股骨頭吸收；f：術中取出右側股骨頭并剖面處理見：股骨頭碎裂并吸收，殘留部分關節(jié)軟骨面；g：術中左髖臼：見髖臼上緣破壞并吸收；h：術后關節(jié)滑膜病理：組織增生、漿細胞浸潤；i：術后骨病理：破碎骨及周圍纖維結締組織骨梁增生，骨梁間可見變性出血，白細胞及漿細胞浸潤Fig.1 Case1 was a 66-year-old female with bilateral hip osteoarthritis. The above fgures showed the hip destruction from the patient frst coming to the hospital, and the course was5 months a: The patient felt discomfortable in the left limb herself and went to the hospital. The anteroposterior X-ray of the pelvis showed the gap between the2 hip joints became narrow; b: The anteroposterior X-ray of the pelvis showed disappearance of part of the left femoral head at 50 days after the morbidity; c: The anteroposterior X-ray of the pelvis showed absorption of fragments of the right femoral head, the left femoral head and part of the acetabulum at 50 days after the morbidity; d: The anteroposterior X-ray of the pelvis showed good position of the articular joint, no looseness and no absorption of the hip; e: The hip CT showed absorption of fragments of the right femoral head and the left femoral head at5 months after the morbidity; f: During the operation, the right femoral head was taken out and its anatomy was performed. The fragmentation and absorption of the femoral head were shown, with partial articular cartilage surface remaining; g: Destruction and absorption in the superior margin of the left acetabulum were shown during the operation. Fig. 1-8 The postoperative pathology; h: The synovium of joint pathology showed hyperblastosis and infltration of the plasma cells; i: The pathology showed hyperblastosis in the destructed bone and surrounding fbrous connective tissues, hemorrhage in the bone trabecula and infltration of the leukocytes and plasma cells

圖2 RDO 分型及病程發(fā)展規(guī)律 a：間隙縮窄型；b：骨萎縮型；c：骨崩解碎裂型；d：骨吸收型Fig.2 RDO typing and the development law of the disease course a: Narrowing the gap; b: Bone tissue atrophy; c: Bone tissue disintegration and fragmentation; d: Bone tissue absorption

RDO 是一種目前病因尚未明確的疾病，早期治療包括：改善微循環(huán)、減少破骨細胞活動、促進磷酸鹽及鈣離子沉積的針對性治療為主。嚴重關節(jié)破壞的患者疾病穩(wěn)定后進行手術治療。

(1) 手術關節(jié)假體的選擇：本組患者在手術過程中，除1 例以股骨頭萎縮為主要表現(xiàn)，且影像學改變固定超過 6 個月的患者外，其余4 例術中均發(fā)現(xiàn)髖關節(jié)周圍存在較為嚴重的骨質疏松，無法安裝骨長入型關節(jié)。RDO 本身是一種骨破壞性疾病，因此在進行關節(jié)置換時，首先應考慮骨水泥型關節(jié)假體。

(2) 手術時機的選擇：由于目前報道病例數(shù)量有限，無法確定手術是否能終止 RDO 的發(fā)展 (雖然本組病例手術后患者病程均出現(xiàn)終止，但由于病例數(shù)較少無統(tǒng)計學意義 )。在病程發(fā)展過程中進行關節(jié)置換存在術后骨破壞、假體松動的危險。Depuyt[5]認為全病程演進周期為 3～9 個月，發(fā)病后 9 個月病情已經靜止，可以進行手術治療。但在實際工作中，我們發(fā)現(xiàn)血清鈣水平的降低及堿性磷酸酶的穩(wěn)定可作為病程終止的一個重要指標。

本組 RDO 患者關節(jié)置換術后，進行 2～5 年的隨訪，未發(fā)現(xiàn)關節(jié)松動病例，患者術后疼痛癥狀消失。Kawai 等[6]和 Tada 等[7]分別對 RDO 骨水泥和非骨水泥關節(jié)置換進行隨訪，手術失敗率分別為7.32% 和 16.7%?？梢姺枪撬嚓P節(jié)手術失敗率更高；同時對于手術時機的選擇同樣十分重要。

(1) Bekki[3]根據(jù)其影像學表現(xiàn)將其分為3 種類型：I 型為突然從正常的髖關節(jié)發(fā)展到向上外側的半脫位，伴有股骨頭和髖臼的破壞，關節(jié)間隙的狹窄。II 型在臨床上與 I 型比較接近，但關節(jié)仍保持在原來髖臼的位置。III 型為在繼發(fā)性 RDO 的正常病理過程中突然出現(xiàn)關節(jié)的破壞。

(2) Bekki 分型缺陷：① Bekki 分型過于側重于節(jié)段性影像學表現(xiàn)而忽視了病理學演變過程，因此容易造成分型過程中的混亂。骨組織很難在短時間內跳過骨結構的崩解或萎縮期，直接進入髖臼或大量吸收階段出現(xiàn)髖關節(jié)半脫位 (Bekki I 型 )。②Bekki 分型中缺失對疾病早期髖關節(jié)間隙縮窄的分型定位。③ Bekki III 型涵蓋概念過多，不易定義。

(1) RDO 改進分型：I 型，間隙縮窄型：為突然從正常的髖關節(jié)突然發(fā)展關節(jié)間隙的縮窄。II 型，萎縮型：髖關節(jié)骨性結構 (股骨頭、股骨頸、髖臼 )快速萎縮，骨結構大體外形尚存在。III 型，崩解碎裂型：髖關節(jié)骨性結構 (股骨頭、股骨頸、髖臼 ) 急劇破壞，局部骨組織崩解、出現(xiàn)碎死骨塊。IV 型，吸收型：破壞后髖關節(jié)骨性結構 (股骨頭、股骨頸、髖臼 ) 吸收，出現(xiàn)部分骨結構的缺失 (圖2)。

(2) RDO 改進分型中各型之間關系：① II 型(萎縮型 ) 和 III 型 (崩解碎裂型 ) 是 RDO 病程演進過程中同一階段的不同表現(xiàn)形式。當骨破壞相對較為緩慢或停止時表現(xiàn)為骨結構的萎縮 (II 型 )；而骨破壞急劇進行時則表現(xiàn)為骨結構的崩解碎裂 (III 型 )。② 致病因素持續(xù)作用時疾病會由 I 型發(fā)展為 II 型或III 型，最終發(fā)展為 IV 型。

(3) RDO 改進分型法的臨床意義：① I 型 (間隙縮窄型 ) 是疾病發(fā)展的早期，及時進行治療，去除致病因素仍可能保留大部分關節(jié)功能。② II 型(萎縮型 ) 較 III 型 (崩解碎裂型 ) 破壞緩慢，進行積極的治療，去除致病因素，爭取病情靜止。仍可能保留部分關節(jié)功能。③ III 型 (崩解碎裂型 ) 和 IV 型(吸收型 ) 進行全髖關節(jié)置換是目前治療唯一有效的手段。

RDO 特征性表現(xiàn)為：進展快 (1 年內 )；骨破壞；原因不明 (不屬于目前已知的任何骨破壞類疾病 )。這也是 RDO 與其它骨破壞類疾病的主要鑒別點。

(1) 與股骨頭無菌壞死的主要區(qū)別在于：RDO關節(jié)損害主要表現(xiàn)在 ①，關節(jié)內骨組織吸收性破壞為主，幾乎不表現(xiàn)為骨再生；臨床上很少見到關節(jié)內增生骨組織 ②，病程的快速性進展，關節(jié)內骨組織快速吸收。股骨頭無菌壞死關節(jié)損害主要表現(xiàn)在①，關節(jié)內骨組織的吸收性破壞與骨再生并存[8]，因此關節(jié)內骨組織破壞變形與增生同時存在，可見到增生的骨贅及囊性變 ②，關節(jié)破壞進展相對緩慢，雖然個別患者出現(xiàn)短時間內關節(jié)變形，是由于長期骨組織破壞導致的短時間內塌陷。因此存在骨修復情況的髖關節(jié)破壞性疾病，即使變形較為迅速仍不能定義為 RDO。排除其它診斷的快速性髖關節(jié)骨組織吸收、破壞均應考慮 RDO 診斷。

(2) RDO 與 charcot 關節(jié)炎的主要區(qū)別在于：存在關節(jié)外原發(fā)性疾病：(糖尿病、脊髓空洞癥、脊柱脊髓損傷、脊髓脊膜膨出、先天性痛覺缺如、類固醇藥物、麻風病、嗜酒、損傷、脊柱裂、來姆病、系統(tǒng)性紅斑狼瘡等 )；臨床表現(xiàn)為疼痛較輕和關節(jié)活動受限很少而關節(jié)腫脹和破壞非常明顯；關節(jié)液多位血性；X 線片示關節(jié)破壞部位有新骨形成[9]。

RDO 病因學研究：Komiya 等[10]進行分子和生物學研究的髖關節(jié)迅速破壞性關節(jié)病的致病因素，并報道稱，前列腺素，白細胞介素 -LB，和金屬蛋白酶 -2 及 -3 可以促進髖關節(jié)迅速破壞性關節(jié)病的發(fā)生。Masuhara 等[11]認為該病與基質金屬蛋白酶3 和 9 有關，Mitrovic 等[12]，Amstutz[13]認為 RDO 是股骨頭壞死的一種比較特殊的類型， 因此該病是一種病因尚不明確，但有相同臨床及影像學改變的一類綜合性疾病的總稱。雖然本組5 例都進行了手術治療，但相信隨著病因學研究的深入，早期的保守治療會變得更加重要且有效。

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(本文編輯：李貴存 )

Rapidly destructive hip osteoarthritis:5 cases report

YAO Li-bing. Department of Orthopedics, Juye County Renmin Hospital, Heze, Shandong, 274900, PRC

ObjectiveTo review the clinical outcome process of5 patients (7 hips ) with rapidly destructive hip osteoarthritis, to investigate the improvement of Bekki-rapidly destructive osteoarthritis (RDO ) typing, to analyze the laboratory tests and auxiliary examinations, to explore the course characteristics of the patients and to preliminarily discuss the diagnosis and treatment of this disease.MethodsThe clinical presentations and outcomes of5 patients (7 hips ) with rapidly destructive hip osteoarthritis who were adopted from 2004 to 2012 were reviewed.ResultsThe clinical manifestations of the5 patients (7 hips ) included ill-positioned pain and dysfunction in the affected limbs in the early period, and later pain in the middle part of the groin was noticed. The laboratory tests revealed that the alkaline phosphatase, erythrocyte sedimentation rate, transaminase were mildly elevated, and no specifc changes were found in the rest test results. Within half a year, the radiography showed fast and progressive destruction in the affected limbs and hips. According to the image changes, there were4 types in all, including type I of narrowing the gap, type II of bone tissue atrophy, type III of bone tissue disintegration and fragmentation and type IV of bone tissue absorption. Good results were achieved in the patients when they underwent the surgery.ConclusionsThe clinical manifestations of the5 patients with rapidly destructive hip osteoarthritis are representative, and the modified RDO typing could provide effective help for the clinical diagnosis and treatment.

Hip joint; Arthroplasty, replacement, hip; Osteoarthritis; Osteoarthritis, hip; Osteoarthritis, typing

10.3969/j.issn.2095-252X.2014.06.005

R684

274900 山東省巨野縣人民醫(yī)院骨一科

2013-10-16 )