一例良性急性?xún)和⊙椎墓趋兰〔±砀淖?/h1>
2013-11-23 11:51:02劉瀟王璐呂鶴張巍袁云
劉瀟 王璐 呂鶴 張巍 袁云
1 病例報(bào)告 患者女，6歲，因“雙下肢疼痛1d”入院。起病前4d出現(xiàn)發(fā)熱、鼻塞癥狀，隨后出現(xiàn)雙側(cè)大腿疼痛，下蹲不能。神經(jīng)系統(tǒng)檢查:頸屈肌力4級(jí)，雙上肢屈肌肌力4級(jí)，伸肌肌力5級(jí)，雙下肢肌力5級(jí)，肌肉壓痛明顯，行走寬基步態(tài)；四肢感覺(jué)和反射正常?；純?次復(fù)查血清肌酸激酶，分別為3811和4500IU／L（正常參考值范圍25～175 IU／L）。尿蛋白陰性。肌電圖未見(jiàn)明顯異常。左肱二頭肌活檢HE染色可見(jiàn)個(gè)別散在分布的小圓狀萎縮肌纖維及嗜堿性肌纖維（圖1A），伴隨氧化酶活性輕度增加；主要組織相容復(fù)合體－Ⅰ（MHC－Ⅰ）的免疫組化染色顯示多灶分布的肌纖維膜著色（圖1B）；肌內(nèi)衣可見(jiàn)少量炎細(xì)胞浸潤(rùn)，分別為CD68陽(yáng)性的巨噬細(xì)胞和CD8陽(yáng)性的T淋巴細(xì)胞，未見(jiàn)CD20陽(yáng)性B淋巴細(xì)胞（CD68是針對(duì)單核巨噬細(xì)胞的免疫組織化學(xué)染色，CD8針對(duì)T淋巴細(xì)胞，CD20針對(duì)B淋巴細(xì)胞）。經(jīng)臥床休息并輔以維生素B、維生素C治療，1個(gè)月后癥狀消失，血清肌酸激酶降至87IU／L。患兒在前驅(qū)感染后突發(fā)雙下肢對(duì)稱(chēng)性肌痛，觸痛伴隨行走困難，肌酸激酶明顯升高，病程具有自限性，骨骼肌病理除外其他神經(jīng)肌肉病，臨床診斷為良性急性?xún)和⊙祝˙ACM）。
圖1 患者左肱二頭肌病理表現(xiàn):可見(jiàn)散在小圓狀萎縮肌纖維及個(gè)別嗜堿性肌纖維伴隨核肥大（A；HE；比例尺＝50μm）；多灶性肌纖維膜均勻著色（B；MHC－Ⅰ免疫組化染色；比例尺＝50μm）
2 討論 BACM亦稱(chēng)兒童急性短暫肌炎、流行性下肢肌痛［1］、病毒性肌炎或兒童流感相關(guān)性肌炎，是一種自限性骨骼肌炎性病變，病因可能與病毒感染有關(guān)［2］。該病多發(fā)生于學(xué)齡期兒童，以男童多見(jiàn)，主要臨床表現(xiàn)為晨醒后突發(fā)單側(cè)或雙側(cè)腓腸肌疼痛，前驅(qū)期多有上呼吸道感染癥狀，伴隨步態(tài)異?；螂p腿不能承重，癥狀持續(xù)數(shù)天自行好轉(zhuǎn)［2－3］，血清肌酸激酶（CK）不同程度升高［2］。本例患者上呼吸道感染感染后出現(xiàn)肌力輕度下降，其突發(fā)對(duì)稱(chēng)性雙下肢疼痛，CK升高明顯，肌肉電生理檢查正常，病程有自限性等表現(xiàn)均支持BACM的診斷，骨骼肌病理除外其他神經(jīng)肌肉疾病后確診為BACM。
目前鮮見(jiàn)BACM的骨骼肌病理報(bào)道。本病例的主要病理表現(xiàn)為可見(jiàn)少量肌纖維再生現(xiàn)象，伴隨MHC－Ⅰ陽(yáng)性表達(dá)，但炎性細(xì)胞浸潤(rùn)不明顯。根據(jù)上述結(jié)果，推測(cè)BACM患者的骨骼肌存在免疫介導(dǎo)的損害，且病變呈單一時(shí)相，提示該病具有自限性。
BACM需要與其他引起突發(fā)肌肉疼痛的疾病相鑒別:典型兒童型皮肌炎并發(fā)皮膚損害，病理表現(xiàn)以束周肌纖維變性萎縮為特點(diǎn)；Guillain－Barré綜合征呈持久而明顯的四肢對(duì)稱(chēng)性遲緩性癱瘓，疼痛多出現(xiàn)在腓腸肌，CK僅輕度增加；流行性肌痛表現(xiàn)為發(fā)熱后肌肉疼痛，多出現(xiàn)在胸部?jī)蓚?cè)或膈肌附著處，多無(wú)下肢肌肉受累；急性橫紋肌溶解癥也可見(jiàn)于病毒感染后，但多發(fā)生于高熱期，多有肌肉腫脹，多伴有腎功能損害，預(yù)后差。
［1］Lundberg A.Myalgia cruris epidemica［J］.Acta Paediatr，1957，46:18－31.
［2］Mall S，Buchholz U，Tibussek D，et al.A large outbreak of influenza B－associated benign acute childhood myositis in Germany，2007／2008［J］.Pediatr Infect Dis J，2011，30:e142－e146.
［3］Heiner JD，Ball VL.A child with benign acute childhood myositis after influenza［J］.J Emerg Med，2010，39:316－319.
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中國(guó)神經(jīng)免疫學(xué)和神經(jīng)病學(xué)雜志2013年4期
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2 討論 BACM亦稱(chēng)兒童急性短暫肌炎、流行性下肢肌痛［1］、病毒性肌炎或兒童流感相關(guān)性肌炎，是一種自限性骨骼肌炎性病變，病因可能與病毒感染有關(guān)［2］。該病多發(fā)生于學(xué)齡期兒童，以男童多見(jiàn)，主要臨床表現(xiàn)為晨醒后突發(fā)單側(cè)或雙側(cè)腓腸肌疼痛，前驅(qū)期多有上呼吸道感染癥狀，伴隨步態(tài)異?；螂p腿不能承重，癥狀持續(xù)數(shù)天自行好轉(zhuǎn)［2－3］，血清肌酸激酶（CK）不同程度升高［2］。本例患者上呼吸道感染感染后出現(xiàn)肌力輕度下降，其突發(fā)對(duì)稱(chēng)性雙下肢疼痛，CK升高明顯，肌肉電生理檢查正常，病程有自限性等表現(xiàn)均支持BACM的診斷，骨骼肌病理除外其他神經(jīng)肌肉疾病后確診為BACM。
目前鮮見(jiàn)BACM的骨骼肌病理報(bào)道。本病例的主要病理表現(xiàn)為可見(jiàn)少量肌纖維再生現(xiàn)象，伴隨MHC－Ⅰ陽(yáng)性表達(dá)，但炎性細(xì)胞浸潤(rùn)不明顯。根據(jù)上述結(jié)果，推測(cè)BACM患者的骨骼肌存在免疫介導(dǎo)的損害，且病變呈單一時(shí)相，提示該病具有自限性。
BACM需要與其他引起突發(fā)肌肉疼痛的疾病相鑒別:典型兒童型皮肌炎并發(fā)皮膚損害，病理表現(xiàn)以束周肌纖維變性萎縮為特點(diǎn)；Guillain－Barré綜合征呈持久而明顯的四肢對(duì)稱(chēng)性遲緩性癱瘓，疼痛多出現(xiàn)在腓腸肌，CK僅輕度增加；流行性肌痛表現(xiàn)為發(fā)熱后肌肉疼痛，多出現(xiàn)在胸部?jī)蓚?cè)或膈肌附著處，多無(wú)下肢肌肉受累；急性橫紋肌溶解癥也可見(jiàn)于病毒感染后，但多發(fā)生于高熱期，多有肌肉腫脹，多伴有腎功能損害，預(yù)后差。
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