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        局限型厚皮指癥l例

        2011-06-01 09:17:33黃文慧駱津蓉范培元
        實用皮膚病學雜志 2011年4期
        關(guān)鍵詞:指間厚皮局限

        黃文慧,駱津蓉,范培元

        局限型厚皮指癥l例

        黃文慧,駱津蓉,范培元

        A case of localized pachydermodactyly

        厚皮指癥;局限型

        臨床資料

        患者,男,48歲。主因左手中指近端指間關(guān)節(jié)兩側(cè)梭形腫脹伴皮膚增厚、粗糙5年,于2011年4 月2日來我科就診?;颊?年前無明顯誘因出現(xiàn)左手中指近端指間關(guān)節(jié)兩側(cè)腫脹,周圍皮膚逐漸增厚、粗糙,但無關(guān)節(jié)疼痛,手指關(guān)節(jié)活動正常。近1年有局部反復摩擦病史,未予診治?;颊呒韧w健,家族中無類似病例。體格檢查:一般情況好,各系統(tǒng)檢查未見明顯異常。皮膚科檢查:左手中指近端指間關(guān)節(jié)呈梭形膨大,兩側(cè)緣和伸側(cè)的皮膚增厚、粗糙(圖1),觸之質(zhì)地稍韌,無壓痛;關(guān)節(jié)活動正常。實驗室檢查無異常;左手X線檢查:各關(guān)節(jié)在位,關(guān)節(jié)面光滑,關(guān)節(jié)間隙正常,組成關(guān)節(jié)之諸骨未見形態(tài)及骨質(zhì)結(jié)構(gòu)異常;左手中指近端指間關(guān)節(jié)周圍軟組織腫脹(圖2)。皮損組織病理:表皮角化過度,棘層增厚,真皮膠原纖維增生,排列不規(guī)則(圖3a)。阿新藍染色示真皮膠原纖維間有黏蛋白沉積(圖3b)。診斷:局限型厚皮指癥。確診后未予治療,囑定期隨訪。

        討論

        厚皮指癥(pachydermodactyly,PDD)是一種良性手指纖維瘤?。╠igital fibromatosis),由Bazex于1973年首先描述,1975年Verbov首次提出將希臘語的pachy(厚)、derma(皮)、dactylos(手指)三個單詞拼出“pachydermodactyly”而正式命名這一疾病,并逐漸明確該病有別于指節(jié)墊。本病國外多為個案報道,國內(nèi)2005年葉霜等[1]首先報道了6例,并將本病命名為“近端指間關(guān)節(jié)周圍膠原沉積癥”。PDD好發(fā)于健康的青年男性,男女發(fā)病率比例為5∶1[2,3]。臨床表現(xiàn)為無癥狀性關(guān)節(jié)周圍膨大、腫脹,主要累及雙手的示指、中指、環(huán)指的近端指間關(guān)節(jié)[3]。膨大或腫脹主要在關(guān)節(jié)的側(cè)面,較少影響關(guān)節(jié)的伸面,不會累及關(guān)節(jié)的掌側(cè)面;受累關(guān)節(jié)無壓痛及關(guān)節(jié)活動受限,放射線及磁共振檢查僅顯示軟組織腫脹,而無關(guān)節(jié)間隙和骨質(zhì)異常[4,5]。實驗室檢查一般無明顯異常。國內(nèi)文獻尚未見局限型厚皮指癥的報道,國外文獻局限型僅偶見報道[6]。PDD的診斷主要依靠特征性的臨床表現(xiàn),影像學檢查和實驗室檢查僅作為輔助診斷方法支持臨床診斷。其組織病理常見的表現(xiàn)有表皮角化過度,棘層肥厚,真皮膠原纖維增多,排列不規(guī)則,真皮網(wǎng)狀層成纖維細胞輕度增生;真皮膠原纖維間可有黏蛋白沉積等非特異性改變[7]。

        圖1 局限型厚皮指癥患者手部皮損

        圖2 局限型厚皮指癥患者手部X線圖像

        圖3 局限型厚皮指癥患者皮損組織病理

        PDD呈良性經(jīng)過,常無需特殊處理。本例患者為中年男性,病程5年,結(jié)合患者的臨床表現(xiàn)、皮膚組織病理、手部X線檢查及實驗室檢查結(jié)果,確診為局限型厚皮指癥。因患者無明顯自覺癥狀,且手指活動不受影響,因此未予特殊治療,囑其定期隨訪。

        [1] 葉霜, 鮑春德, 董宇啟, 等. 近端指間關(guān)節(jié)周圍膠原沉積癥 6例臨床分析 [J]. 中華風濕病學雜志, 2005,9(1):37-38.

        [2] Daniel P,Elena G,Norberto LN, et al. Pachydermodactyly an uncommon acquired digital fibromatosis [J]. J Clin Rheumatol, 2011, 17(1):53-54.

        [3] Shuang Y, Shun-Le C, Yu-Qi D, et al. Pachydermodactyly: six new cases from China [J]. J Clin Rheumatol, 2005, 11(2):72-75.

        [4] Anandacoomarasamy A, Bak HS, Peduto A, et al. Magnetic resonance imaging in pachydermodactyly [J]. J Rheumatol, 2005, 32(11):2239-2241.

        [5] Sandobal C, Kuznietz A, Varizat A, et al. Pachydermodactyly: four additional cases [J]. Clin Rheumatol, 2007, 26(6):962-964.

        [6] Veraldi S, Rizzitelli G, Brusasco A. Pachydermodactyly of a single finger [J]. Eur J Dermatol, 1996,6(7):576-578.

        [7] 馬東來, 喬菊, 方凱. 厚皮指癥 [J]. 臨床皮膚科雜志, 2006, 35(8):487-488.

        R739.5

        B

        1674-1293(2011)04-0243-02

        2011-05-09

        2011-07-21)

        (本文編輯 敖俊紅)

        100045 北京,首都醫(yī)科大學附屬復興醫(yī)院皮膚科(黃文慧,駱津蓉,范培元)

        黃文慧,男,主治醫(yī)師,研究方向:皮膚病臨床,E-mail: huangwenhui1013@163.com

        駱津蓉,E-mail: jinrongluo@163.com

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