盛斌武，馬茂，南勛義

（西安交通大學(xué)醫(yī)學(xué)院 第一附屬醫(yī)院 1.外科；2.泌尿外科研究所，西安 710061）

睪丸腺瘤樣瘤1例報(bào)道

Adenomatoid Tumor of the Testes：ACase Report

盛斌武1，馬茂1，南勛義2

（西安交通大學(xué)醫(yī)學(xué)院 第一附屬醫(yī)院 1.外科；2.泌尿外科研究所，西安 710061）

睪丸腺瘤樣瘤是臨床少見的良性腫瘤，在嬰幼兒中極為罕見。本文報(bào)告1例原發(fā)性睪丸腺瘤樣瘤患兒的臨床資料，并結(jié)合文獻(xiàn)復(fù)習(xí)討論，探討原發(fā)性睪丸腺瘤樣瘤的臨床、病理、組織化學(xué)特性、診治方法及預(yù)后。

腺瘤樣瘤；睪丸；病理

腺瘤樣瘤是一種生殖系統(tǒng)較罕見的腫瘤，女性多見于輸卵管和子宮，很少發(fā)生于卵巢；男性多見于附睪、睪丸白膜和精索，附睪下極多見。也有文獻(xiàn)報(bào)道發(fā)生在腎上腺、臍帶、胰腺、縱隔淋巴結(jié)、胸膜和心臟等處［1］。原發(fā)于睪丸實(shí)質(zhì)的腺瘤樣瘤是臨床非常罕見的良性腫瘤，在嬰幼兒中極其罕見。我院2008年8月收治1例睪丸腺瘤樣瘤患兒，現(xiàn)報(bào)告如下。

1 臨床資料

1.1 一般情況

患兒，男，14個(gè)月，因發(fā)現(xiàn)右側(cè)陰囊內(nèi)腫物2個(gè)月、疼痛2周而就診，無尿頻、尿急、尿痛及血尿，無外傷和結(jié)核等病史。查體：陰囊不對(duì)稱，右側(cè)稍大，右側(cè)睪丸可觸及結(jié)節(jié)，表面光滑，質(zhì)硬，有輕度觸痛，大小10m m×7m m。甲胎蛋白（alphafetoprotein，AFP）為5.23μg/L，血β人絨毛膜促性腺激素（β-human chorionic gonadotropin，β-HCG）<0.5IU/L，均在正常范圍。

1.2 影像學(xué)檢查

B超下見右側(cè)睪丸20m m×13m m，邊界清，形態(tài)較飽滿，實(shí)質(zhì)內(nèi)可探及8m m×7m m的稍高回聲區(qū)、邊界不清，彩色多普勒血流顯像示其內(nèi)可見彩色血流信號(hào)，周邊可見彩色血流環(huán)繞，血管阻力指數(shù)值為0.72；左側(cè)睪丸14m m×7m m，形態(tài)規(guī)則，內(nèi)回聲均勻，彩色多普勒血流顯像示未見異常血流信號(hào)。陰囊探及無回聲。診斷意見：右側(cè)睪丸增大，右側(cè)睪丸異?；芈暥嗫紤]睪丸腫瘤。

CT片見陰囊不對(duì)稱，右側(cè)睪丸21m m×11m m，輪廓清，其內(nèi)可見范圍11m m×10m m的稍低密度影，邊界不清（圖1）。診斷意見：右側(cè)睪丸腫塊，考慮睪丸腫瘤。

1.3 治療方法

因睪丸實(shí)質(zhì)性腺瘤樣瘤術(shù)前診斷困難，該年齡段患兒睪丸腫瘤罕見良性，術(shù)前診斷為“睪丸腫物性質(zhì)待查，睪丸惡性腫瘤可能”，故行經(jīng)右腹股溝徑路的睪丸根治術(shù)。

1.4 術(shù)后病理檢查

1.4.1 肉眼觀察：睪丸大小20m m×15m m×10m m，白膜淡紅，光滑，剖開內(nèi)見一結(jié)節(jié)狀腫物15m m×13m m×8m m，切面暗紅，質(zhì)中，周圍灰紅，質(zhì)軟，附睪長22m m，直徑3～6m m，精索長40m m，直徑10m m。見圖2。

1.4.2 光鏡下HE染色：腫瘤主要由上皮樣細(xì)胞和纖維性間質(zhì)構(gòu)成，在纖維間質(zhì)中有許多雜亂腔隙，瘤細(xì)胞排列成腺管樣，并有低柱狀上皮細(xì)胞，細(xì)胞核圓形，染色淺，染色質(zhì)細(xì)膩，無核分裂，纖維間質(zhì)部分玻璃樣變及鈣化（圖3）。

1.4.3 免疫組化S-P染色：腫瘤組織用9種抗體即過碘酸-希夫氏、細(xì)胞角蛋白、上皮膜抗原、鈣視網(wǎng)膜蛋白、癌胚抗原、AFP、α胰蛋白酶、波形蛋白和胎盤堿性磷酸酶標(biāo)記，其中細(xì)胞角蛋白、上皮膜抗原、鈣視網(wǎng)膜蛋白、α胰蛋白酶表達(dá)陽性，病理診斷為“右睪丸腺瘤樣瘤”。

1.5 隨訪方式

術(shù)后3和6個(gè)月進(jìn)行隨訪，患兒自訴、父母代訴均未提示異常。查體：陰囊右側(cè)空虛，左側(cè)睪丸、附睪、精索未觸及異常；術(shù)后3和6個(gè)月AFP分別為4.24和3.65μg/L，β-HCG均<0.5IU/L，均在正常范圍。陰囊B超檢查未見異常。

2 討論

腺瘤樣瘤是一種少見的良性腫瘤，關(guān)于其來源曾有間皮源說、內(nèi)皮源說、中腎源說和Mül l e r管說4種學(xué)說。最近通過超微結(jié)構(gòu)檢查和免疫組化研究，認(rèn)為其是間質(zhì)組織來源的良性腫瘤，見于生殖系統(tǒng)，多見于女性的子宮、輸卵管、卵巢，其次見于男性的附睪、睪丸鞘膜、精索、前列腺及輸精管，罕見于腎上腺、胸腹膜等處［1，2］。發(fā)病年齡一般為20～60歲，男性腺瘤樣瘤患者多為30～40歲，約77%來源于附睪，22%來源于睪丸鞘膜或白膜，1%來源于精囊腺，發(fā)生于睪丸內(nèi)的腺瘤樣瘤非常罕見，嬰幼兒中極其罕見［2，3］。

睪丸腺瘤樣瘤生長緩慢，病程長，患者一般無明顯臨床癥狀，常在體檢或因其他病癥就診時(shí)發(fā)現(xiàn)，腫瘤呈結(jié)節(jié)狀，一般單發(fā)，多發(fā)罕見，無包膜，邊界清楚，體積較小，實(shí)性、質(zhì)軟，患者血AFP、β-HCG均在正常范圍。睪丸腺瘤樣瘤超聲表現(xiàn)為睪丸局部實(shí)性占位病變，通常為單側(cè)性，少數(shù)為雙側(cè)性，邊界欠清晰，腫物內(nèi)部回聲增多或呈等回聲，少數(shù)呈低水平回聲，分布尚均勻。彩色多普勒血流顯示腫物周邊及內(nèi)部血流信號(hào)豐富，盆腔及腹股溝區(qū)無腫大淋巴結(jié)圖像。盆腔CT示睪丸內(nèi)稍低密度影，邊界不清［4，5］。

腺瘤樣瘤幾乎均為良性，預(yù)后好，多數(shù)報(bào)道無復(fù)發(fā)及轉(zhuǎn)移，但其存在惡性傾向，有個(gè)別惡性病例報(bào)告［6］。影像學(xué)表現(xiàn)尚無大宗病歷資料可資總結(jié)，特異性差，明確診斷依賴病理學(xué)檢查。睪丸腺瘤樣瘤主要由上皮樣細(xì)胞及纖維結(jié)締組織間質(zhì)組成，前者呈索狀、管狀或腺腔樣排列，部分間質(zhì)中見平滑肌、鈣化及淋巴細(xì)胞和漿細(xì)胞浸潤［7］。腺瘤樣瘤組織學(xué)可分為腺樣、血管瘤樣、實(shí)性索條狀和囊性4種類型，本例患兒為腺樣。光鏡下腫瘤有2種主要成分構(gòu)成：上皮樣細(xì)胞和纖維性間質(zhì)。電鏡檢查顯示腫瘤細(xì)胞有明顯的微絨毛、橋粒和張力絲，細(xì)胞間隙是擴(kuò)張的。組織化學(xué)染色顯示透明質(zhì)酸酶敏感的黏液物質(zhì)呈陽性反應(yīng)，但對(duì)脂類物質(zhì)呈陰性反應(yīng)。免疫細(xì)胞化學(xué)染色對(duì)血栓調(diào)節(jié)蛋白、鈣視網(wǎng)膜蛋白、角質(zhì)素、細(xì)胞角蛋白、波形蛋白和上皮膜抗原呈強(qiáng)陽性反應(yīng)，而對(duì)癌胚抗原和第Ⅷ因子相關(guān)抗原則呈陰性反應(yīng)［1，6，8］。

睪丸腺瘤樣瘤重點(diǎn)應(yīng)考慮與睪丸的惡性腫瘤進(jìn)行鑒別。除精原細(xì)胞腫瘤外，睪丸旁的惡性間質(zhì)細(xì)胞瘤，大多發(fā)生于睪丸被膜，可能具有腺瘤樣瘤相似的鞘樣生長區(qū)域，免疫組化亦顯示胞漿和細(xì)胞基質(zhì)中上皮基質(zhì)抗原表達(dá)與前者相同，但惡性間皮瘤的腫瘤細(xì)胞鈣視網(wǎng)膜蛋白和波形蛋白表達(dá)強(qiáng)陽性，角質(zhì)素和細(xì)胞角蛋白弱陽性，而血栓調(diào)節(jié)蛋白、CD15、癌胚抗原、上皮膜抗原、S-100和p 53常為陰性表達(dá)；超微結(jié)構(gòu)可見乳頭狀結(jié)構(gòu)，細(xì)胞核多型性高、細(xì)胞核仁突出、間質(zhì)結(jié)構(gòu)具有浸潤特性。睪丸的轉(zhuǎn)移癌如印戒細(xì)胞瘤、轉(zhuǎn)移類癌瘤偶然與低分級(jí)腺瘤樣瘤相似，但大多數(shù)病例通過病史與組織病檢，正確的診斷并不困難。其次，應(yīng)和陰囊的硬化脂肪肉芽腫進(jìn)行鑒別。硬化脂肪肉芽腫與炎性因子缺乏有關(guān)，表現(xiàn)為外源性物質(zhì)引起的典型異物反應(yīng)，但大多數(shù)病例并非異物作用，可能與寒冷和創(chuàng)傷有關(guān)；睪丸硬化脂肪肉芽腫的致密硬化基質(zhì)中，可見由組織細(xì)胞、異物型巨型細(xì)胞和嗜酸性細(xì)胞組成的彌漫分布的炎性細(xì)胞浸潤［3，7］。

由于睪丸實(shí)質(zhì)性腺瘤樣瘤術(shù)前診斷困難，臨床處理應(yīng)在懷疑的基礎(chǔ)上做冰凍，經(jīng)冰凍證實(shí)后行腫瘤剜除并保留睪丸。但睪丸腫瘤惡性度高，術(shù)中探查易致腫瘤擴(kuò)散，因此不能常規(guī)行探查及術(shù)中冰凍，而且術(shù)中冰凍有誤診可能，且易致腫瘤擴(kuò)散，故應(yīng)按惡性處理。術(shù)后若為惡性，應(yīng)進(jìn)行再次手術(shù)清掃或放、化療等［7，9］。本例患兒為睪丸實(shí)質(zhì)性腫瘤，占睪丸體積近一半，術(shù)中剜除困難，決定按惡性腫瘤行根治性切除，而且術(shù)后組織細(xì)胞免疫組化染色上皮膜抗原受體灶狀陽性表達(dá)、鈣視網(wǎng)膜蛋白、癌胚抗原受體表達(dá)陽性提示本例患兒存在惡性傾向可能，證實(shí)對(duì)患兒的處理是正確的。

總之，睪丸的腺瘤樣瘤為睪丸罕見的良性腫瘤，起源于間質(zhì)組織，多見于成人，嬰幼兒中極其罕見，臨床鑒別診斷困難，需手術(shù)治療，診斷依靠病理，預(yù)后良好。

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（編輯 陳 姜，英文編輯 陳 姜）

R737.21

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0258-4646（2010）11-0970-02

盛斌武（1972-），男，主治醫(yī)師，博士.E-mail：binwu_sheng@sohu.com

2009-04-16