黑發(fā)賢，郭衛(wèi)東，談?wù)?，張浩文，李瀟簫，馬凱

青島大學(xué)附屬醫(yī)院 肝膽胰外科，山東 青島 266000

膽囊十二指腸內(nèi)瘺是由于膽囊反復(fù)炎癥導(dǎo)致膽囊壁與十二指腸部分粘連，進一步壞死、穿孔，繼而形成病理性竇道，臨床上較少見。術(shù)前診斷困難，多在手術(shù)中發(fā)現(xiàn)。如不及時處理，易引起膽石性腸梗阻[1]、消化道出血[2]、膽系逆行感染等嚴重并發(fā)癥。通過分析2023年青島大學(xué)附屬醫(yī)院收治1例膽囊結(jié)石合并膽囊十二指腸瘺患者診療經(jīng)過，歸納總結(jié)術(shù)前診斷方法以及治療方案，為該疾病的臨床診療提供參考與幫助。

病例

患者女性，66歲，因“反復(fù)間斷性右上腹痛2年，加重2個月余”收住入院?；颊?年前無明顯誘因出現(xiàn)右上腹疼痛，癥狀較輕，未行處理。2個月前患者腹痛癥狀加重，為持續(xù)性疼痛，伴發(fā)熱，最高體溫達38.5 ℃，伴惡心嘔吐，嘔吐物為膽汁，無其他伴隨癥狀，隨即外院行上腹部增強CT提示“膽囊結(jié)石、肝內(nèi)外膽管積氣”，考慮膽囊結(jié)石伴急性膽囊炎。先行抗感染、補液及支持治療后，癥狀好轉(zhuǎn)。入院查體：腹部平坦，對稱，右上腹輕壓痛，未觸及異常包塊，Murphy征陰性。上腹部CT平掃提示：膽囊結(jié)石伴膽囊炎、膽囊少量積氣，膽系輕度擴張、積氣（圖1A、1B）。磁共振胰膽管造影成像（MRCP）：膽囊結(jié)石伴膽囊炎（圖1C、1D）。肝膽胰脾腎彩色多普勒超聲檢查提示：膽囊結(jié)石（充滿型）（圖2）。實驗室檢查：血常規(guī)提示白細胞計數(shù)4.14×109/L，中性粒細胞占比58.8%。肝功能提示白蛋白39.38 g/L，總膽紅素10.36 μmol/L，直接膽紅素4.27 μmol/L，降鈣素原0.076 ng/mL。腫瘤標志物檢驗提示AFP、CA199、CA242、CA50等未見異常。通過臨床表現(xiàn)及檢查，初步診斷為膽囊結(jié)石伴膽囊炎，高度懷疑膽囊消化道內(nèi)瘺。

圖1 術(shù)前CT和MRCP檢查

圖2 術(shù)前肝膽胰脾腎彩色多普勒超聲檢查：膽囊結(jié)石（充滿型）

于入院第3 天行腹腔鏡探查術(shù)，發(fā)現(xiàn)膽囊與十二指腸之間粘連，致密無法分離（圖3A），膽囊三角炎癥粘連。結(jié)合術(shù)前影像學(xué)檢查，提示膽囊十二指腸內(nèi)瘺可能性大，為保證手術(shù)安全，遂中轉(zhuǎn)開腹。取右肋緣下斜切口，長約10 cm，依次切開各層入腹。分離腹腔內(nèi)粘連，顯露肝十二指腸韌帶，充分暴露膽囊，見膽囊與十二指腸球部對系膜緣粘連致密、無法鈍性分離，銳性分離粘連最致密處，可見十二指腸球部對系膜緣長約0.5 cm瘺口（圖3B），竇道貫穿十二指腸球部側(cè)壁全層，明確診斷為膽囊十二指腸瘺。碘伏棉球仔細消毒，瘺口4-0可吸收線間斷全層縫合1層，漿肌層包埋1層，完全封閉瘺口。膽囊三角解剖較困難，仔細分離膽囊三角，貼膽囊分離出膽囊管、膽囊動脈，分別切斷并結(jié)扎。沿膽囊床剝離切除膽囊，生理鹽水沖洗手術(shù)區(qū)域，留置鼻胃管，膽囊床旁放置腹腔引流管1根。手術(shù)順利，術(shù)后禁飲食，給予靜脈營養(yǎng)、抗生素、抑酸等治療。術(shù)后第3天復(fù)查CT未見異常（圖4A、4B）。第5天開始流質(zhì)飲食，無胃腸道不適。第7天起，腹腔引流管無引流液流出。繼續(xù)觀察2 d后無胃腸道不適，于術(shù)后第10天拔除引流管及胃管，患者無明顯不適。術(shù)后12 d出院，住院期間患者無膽瘺、腸瘺、出血、胃癱等并發(fā)癥。術(shù)后病理提示：膽囊結(jié)石伴慢性化膿性膽囊炎。患者出院1個月后門診復(fù)診未訴不適，無相關(guān)并發(fā)癥產(chǎn)生。復(fù)查肝功能指標未見異常，復(fù)查上腹部CT見手術(shù)區(qū)域恢復(fù)良好（圖4C、4D）。

圖3 手術(shù)視野

圖4 術(shù)后CT檢查

討論

膽囊十二指腸瘺屬于消化道瘺的一種（約占70%），相較于膽囊胃型、膽囊結(jié)腸型和膽總管十二指腸型等更為常見[3]。本例患者膽囊十二指腸內(nèi)瘺位于膽囊壺腹部與十二指腸球部側(cè)壁之間、膽囊三角前方。本例從病因、診斷、治療等三個方面對膽囊十二指腸瘺進行總結(jié)分析。

形成膽囊十二指腸瘺的病因包括膽囊結(jié)石伴膽囊炎、膽囊癌、外傷、醫(yī)源性損傷、十二指腸潰瘍等[4]。其中常見病因是膽囊結(jié)石伴膽囊炎，由于膽囊壺腹部或膽囊頸部結(jié)石嵌頓，膽囊內(nèi)壓力升高，導(dǎo)致膽囊壁缺血壞疽，引發(fā)膽囊穿孔，與臨近器官粘連穿透形成內(nèi)瘺。本例患者主要由于膽囊結(jié)石伴膽囊炎長期反復(fù)發(fā)作，未行有效治療，結(jié)石嵌頓引起膽囊內(nèi)壓持續(xù)升高，膽囊壁血供障礙，結(jié)石反復(fù)刺激導(dǎo)致膽囊壁穿孔[5]。由于膽囊與十二指腸緊密粘連，從而引起膽囊壁與十二指腸腸壁之間粘連穿透形成內(nèi)瘺。

膽囊十二指腸瘺臨床上比較少見，術(shù)前通過影像學(xué)檢查確診較為困難，多為在手術(shù)過程中發(fā)現(xiàn)竇道從而確診。因此，術(shù)前診斷應(yīng)注意以下幾點。（1）病史采集：患者有膽囊炎反復(fù)發(fā)作病史或消化道潰瘍反復(fù)發(fā)作病史，竇道形成期間，患者腹痛癥狀強烈。竇道形成后，膽汁可經(jīng)竇道進入胃腸道，膽囊內(nèi)壓力下降，膽囊炎癥狀可有減輕。患者近期可出現(xiàn)畏寒、發(fā)熱、惡心、嘔吐、食欲不振、體重下降等癥狀。（2）影像學(xué)檢查：消化系統(tǒng)超聲或上腹部CT提示膽囊積氣、膽管積氣、膽囊與胃腸道間隙不明確等影像學(xué)特征。MRCP成像：原理類似于胰膽管造影，優(yōu)點在于無需造影劑，MRCP不僅能提供胰膽管特征橫截面視圖，還能生成胰管和膽管樹的投影圖[6]。因此在膽腸瘺竇道有膽汁流經(jīng)時可發(fā)現(xiàn)竇道顯影。本例患者MRCP檢查未見異常，可能因炎癥導(dǎo)致竇道水腫閉塞。術(shù)前懷疑為“膽內(nèi)瘺”很重要的依據(jù)是影像學(xué)提示“膽管及膽囊積氣”。膽管及膽囊積氣形成的主要原因包括：膽腸瘺、十二指腸乳頭括約肌切開術(shù)后、產(chǎn)氣微生物膽系感染[7-8]?；颊邿o十二指腸乳頭括約肌切開手術(shù)史，血常規(guī)檢驗及患者近期臨床表現(xiàn)不支持膽系感染，因此高度懷疑本例患者膽囊及膽管內(nèi)積氣由膽腸瘺導(dǎo)致。（3）胃腸鏡檢可見胃壁或十二指腸壁有較深潰瘍或竇道形成，鏡下見竇道內(nèi)有膽汁溢出。（4）內(nèi)鏡逆行胰膽管造影（ERCP），竇道通暢時可觀察到竇道開口位置及大小。（5）手術(shù)探查：術(shù)中可見膽囊與十二指腸壁間粘連無法分離，打開粘連后可見竇道。本例患者術(shù)前行消化系統(tǒng)超聲及上腹部CT檢查，影像學(xué)檢查提示膽囊結(jié)石伴膽囊炎、膽管積氣及膽囊積氣。MRCP未見竇道形成，考慮因竇道直徑短、炎癥水腫導(dǎo)致竇道不顯影。結(jié)合患者既往病史，術(shù)前高度懷疑膽囊胃腸道內(nèi)瘺形成。通過術(shù)中探查發(fā)現(xiàn)膽囊壺腹部與十二指腸壁間嚴重粘連，無法分離，中轉(zhuǎn)開腹后分離粘連，可見膽囊與十二指腸間竇道，從而證實為膽囊十二指腸瘺。

膽囊十二指腸瘺臨床上較為少見，目前國際上沒有明確的手術(shù)指南。由于膽腸瘺容易引起膽石性腸梗阻[1]、消化道出血[2]、膽系逆行感染等嚴重并發(fā)癥，一旦確診應(yīng)積極行手術(shù)治療。手術(shù)原則為：切除膽囊、祛除病因、切除瘺管、修補瘺口。此類患者手術(shù)方式的選擇也是診治過程中重要的一步。疑似或確診膽囊十二指腸瘺的患者，應(yīng)結(jié)合內(nèi)瘺口大小、位置、炎癥程度，遵循個體化原則，合理規(guī)劃手術(shù)方式。通過查閱文獻，確診為膽內(nèi)瘺的病例，開腹手術(shù)通常被作為首選[9-10]。本例患者術(shù)前尚未明確診斷為膽內(nèi)瘺，治療方案首選腹腔鏡探查術(shù)。術(shù)中發(fā)現(xiàn)肝門區(qū)炎癥較重、膽囊與十二指腸粘連難以分離，腹腔鏡下繼續(xù)手術(shù)增加了手術(shù)風(fēng)險，遂中轉(zhuǎn)開腹，行膽囊切除術(shù)+十二指腸瘺修補術(shù)+腸粘連松解術(shù)。此類患者常伴肝門區(qū)嚴重粘連，術(shù)中應(yīng)注意保護肝門區(qū)血管及膽管，避免膽瘺、膽管損傷、膽管缺血、出血等并發(fā)癥[11-12]。

綜上所述，盡管隨著時代發(fā)展，影像學(xué)技術(shù)不斷改進，臨床上對該病的認識不斷提高，但大部分的病例還是在手術(shù)中偶然發(fā)現(xiàn)。臨床上遇見此類案例，我們應(yīng)注意術(shù)前詳細詢問病史，仔細閱讀CT、超聲等影像學(xué)檢查報告，必要時行胃鏡等進一步檢查；合理地選擇手術(shù)方式，腹腔鏡手術(shù)難以完成時應(yīng)果斷轉(zhuǎn)換手術(shù)方式，注意保護肝門區(qū)血管及膽管；合理的藥物應(yīng)用、胃腸減壓等術(shù)后管理能夠大幅度降低并發(fā)癥的發(fā)生率。