陳丹萍，單菊萍，吳娟

肺咯血是臨床常見的呼吸急癥，支氣管動脈栓塞術(shù)（BAE）治療肺咯血是臨床藥物控制不佳的首選方法，術(shù)前血管評估和術(shù)中治療極為重要。浙江省臺州醫(yī)院收治1 例肺咯血患者，BAE 后出現(xiàn)極為罕見的心肌梗死表現(xiàn)，發(fā)現(xiàn)并證實(shí)一種罕見的血管畸形：冠狀動脈-支氣管動脈簍（CBF）。本文報(bào)道1 例CBF 患者，并探討B(tài)AE 治療存在CBF 患者肺咯血的應(yīng)對方法，以避免一些難以預(yù)料的不良反應(yīng)，現(xiàn)報(bào)道如下。

1 病例

患者男性，74 歲，既往“高血壓、腦梗死”病史，不規(guī)律口服降壓藥及阿司匹林。因“胸悶氣促1 周，咯血1 d”入院，咯鮮紅色血，量約200 ml。急診行支氣管動脈CTA 檢查（64 排螺旋CT，GE），顯示“左側(cè)氣胸（左肺壓縮約5%），兩肺感染”，因患者呼吸控制不佳，該檢查能夠顯示支氣管動脈的異常增粗（封三彩圖5），但對支氣管細(xì)小血管交通顯示不理想。血常規(guī)：白細(xì)胞計(jì)數(shù)10.5×109/L，血紅蛋白118 g/L，肌鈣蛋白、BNP 未見明顯異常。入院查體神志清，精神軟，雙肺呼吸音粗，未聞及干濕啰音，心律齊，各瓣膜未及雜音，腹軟，肝脾未及，雙下肢無水腫。心電圖：竇性心動過緩，左室高血壓，V3 ～V6 T 波改變。

予抗感染、平喘化痰及止血治療后仍有咯血，控制不佳，遂行BAE，先行右側(cè)支氣管動脈造影（封三彩圖6），微導(dǎo)管超選擇后（封三彩圖7），予300 ～500m 微球顆粒栓塞；再行左側(cè)支氣管動脈造影，支氣管動脈增粗、扭曲，局部與肺動脈交通（封三彩圖8），微導(dǎo)管超選到位后，予少許（10 顆）500 ～700m 明膠海綿顆粒（南京）栓塞，再次造影見異常血管（封三彩圖9），然而此時并未注意到此血管，繼續(xù)予少許（10 顆）500 ～700m明膠海綿顆粒栓塞，再次造影發(fā)現(xiàn)該血管（封三彩圖10），懷疑為冠狀動脈，未再繼續(xù)栓塞，改用藥物治療。BAE 后第1 天患者出現(xiàn)急胸悶氣促加重，查肌酐蛋白-I 為16.193 ng/ml，術(shù)后第2 天升至最高為20.111 ng/ml。心電圖提示急性下壁心肌梗死，ST-T 改變。考慮咯血存在，予抗血小板、調(diào)脂等對癥治療。BAE 后連續(xù)7 d 未再出現(xiàn)咯血癥狀后，行冠狀動脈造影進(jìn)一步評估患者病情（封三彩圖10），示左前降支中段（白箭頭）見一細(xì)小分支（黑箭頭）向右后繞行左心房（封三彩圖11）。LAD近中段斑塊浸潤，中遠(yuǎn)段心肌橋（封三彩圖12）。結(jié)合BAE，該細(xì)小血管（黑箭頭）為BAE所示擴(kuò)張迂曲的左支氣管動脈及左冠狀動脈前降支的交通支，考慮該異常交通血管為CBF。本例患者住院期間未再發(fā)生咯血癥狀，心肌缺血癥狀也逐步好轉(zhuǎn)，隨訪3 個月亦未再復(fù)發(fā)咯血及心肌梗死癥狀。

2 討論

肺咯血是臨床上常見的呼吸急癥，發(fā)病急，嚴(yán)重咯血甚至可導(dǎo)致窒息或失血性休克，危及生命。支氣管循環(huán)是肺咯血的主要出血來源，因此BAE是肺咯血藥物治療效果不佳前提下的首選一線治療方法，但其亦有可能造成一些不良反應(yīng)，如胸痛、吞咽困難及嚴(yán)重的脊髓缺血等[1]。極小部分患者在BAE術(shù)后出現(xiàn)反復(fù)咯血，或者其他罕見的不良反應(yīng)，如心臟缺血或心律失常等[2]。本例患者行BAE 術(shù)后出現(xiàn)罕見的急性心肌缺血癥狀，術(shù)中發(fā)現(xiàn)左支氣管動脈存在異常交通支，冠脈造影證實(shí)了該細(xì)小血管為支氣管動脈與冠狀動脈之間的吻合支，即CBF。

CBF是冠狀動脈主干或（和）分支與支氣管動脈之間的異常交通，是一種極為少見的血管畸形，患病率為0.08%～0.61%，冠脈造影的檢出率為0.1%～0.2%[3]。支氣管動脈供應(yīng)支氣管壁和肺組織的營養(yǎng)，其來源可發(fā)生變異，一般起自于約平第3 至第6 胸椎水平的胸主動脈，除該水平外沿主支氣管走向的支氣管動脈稱為迷走支氣管動脈或支氣管動脈異位[4]。有研究認(rèn)為先天性CBF 是因?yàn)榕咛グl(fā)育過程中心肌組織存在許多竇狀間隙，大部分逐漸隨著心肌發(fā)育被壓縮，最終形成細(xì)小的冠脈血管[5]，極少部分在胚胎發(fā)育中退化不完全，與一支走行在心外膜后方的支氣管動脈分支形成異常吻合支[6]。冠狀動脈和支氣管動脈均起源于主動脈，其內(nèi)流動著動脈血，血管內(nèi)壓力相當(dāng)，血流動力學(xué)呈平衡狀態(tài)，因此冠狀動脈、支氣管動脈的異常吻合支雖然存在，但不開放，不具有功能性，臨床上多無明顯癥狀[7]。肺結(jié)核、急性感染、支氣管擴(kuò)張及腫瘤等肺部疾病可引起細(xì)交通血管擴(kuò)張[8]，使得原本無功能的異常吻合支增粗，血流動力學(xué)壓力失衡，因此吻合支開放具有功能性，當(dāng)異常血管交通支分流量較大時，可引起“冠狀動脈竊血”，造成胸悶、胸痛及心絞痛等心肌缺血癥狀[9]。

本例患者行BAE 術(shù)后出現(xiàn)罕見的急性心肌缺血癥狀，左側(cè)支氣管動脈初次造影僅發(fā)現(xiàn)支氣管動脈和肺動脈之間局部交通，少量微球顆粒栓塞后再次造影發(fā)現(xiàn)異常交通血管，因血流動力的影響該異常血管僅部分顯示，懷疑該血管可能與冠狀動脈存在交通，1 周后的冠脈造影證實(shí)了支氣管動脈與冠狀動脈之間吻合支的存在。筆者推測該例患者兩肺感染，使得先天性存在的異常細(xì)吻合支擴(kuò)張，BAE中左側(cè)支氣管動脈與肺動脈交通，微導(dǎo)管超選500 ～700m明膠海綿栓塞后，異常吻合支的血流動力學(xué)平衡被打破，左支氣管動脈端壓力增高，使得部分微球顆粒經(jīng)過擴(kuò)張的異常吻合支進(jìn)入左冠狀動脈前降支少許，再次造影，左支氣管動脈端壓力進(jìn)一步升高，微球顆粒進(jìn)入冠狀動脈左前降支顯影更加明顯，從而導(dǎo)致心左前降支中段管腔狹窄，以遠(yuǎn)血管血容量減低，造成該血管供血區(qū)心肌缺血及心肌梗死。

BAE治療肺咯血術(shù)后出現(xiàn)難以預(yù)料的不良反應(yīng)或出血短期復(fù)發(fā)，應(yīng)當(dāng)考慮到責(zé)任血管檢測不夠全面，尤其是當(dāng)血液供應(yīng)涉及非支氣管動脈體循環(huán)時。為了避免產(chǎn)生類似本例患者術(shù)后罕見的心肌梗死，BAE 治療肺咯血術(shù)前必須明確出血源。在嚴(yán)格控制呼吸運(yùn)動的前提下，支氣管動脈CTA 可以清晰顯示支氣管動脈，明確血管走行和異常引流血管吻合支。若術(shù)前發(fā)現(xiàn)CBF，考慮有以下幾種方案：（1）BAE 術(shù)中超選彈簧圈栓塞支氣管動脈，從而避免CBF分流；（2）當(dāng)責(zé)任血管管徑較細(xì)小時，使用大顆粒液體膠（700 ～900m）或聚乙烯醇（PVA）顆粒栓塞，較使用微球顆粒栓塞的預(yù)期位置相比，閉塞近端更靠近主支，避免微球顆粒不可控制進(jìn)入CBF；（3）冠狀動脈球囊輔助下栓塞支氣管動脈，即使CBF 血流動力學(xué)產(chǎn)生改變，微球顆粒不會經(jīng)CBF 造成梗死冠狀動脈血管的不良反應(yīng)。

綜上所述，CBF是一種罕見的血管畸形，BAE治療合并CBF 的肺咯血可以根據(jù)臨床情況、血管分流情況等綜合評價(jià)，選取適當(dāng)方式介入治療。

利益沖突 所有作者聲明無利益沖突