李沁瑜 陳亮亮 劉秀梅△

①福建醫(yī)科大學(xué)婦兒臨床醫(yī)學(xué)院(福州) 350004 E-mail：15060359526@163.com ②福建省兒童醫(yī)院(上海兒童醫(yī)學(xué)中心福建醫(yī)院) △通信作者 E-mail：xmliu0615@fjmu.edu.cn

抽動(dòng)障礙(Tic Disorder,TD)是一種常見的兒童神經(jīng)精神障礙,表現(xiàn)為不自主運(yùn)動(dòng)和/或發(fā)聲抽動(dòng),發(fā)病率呈現(xiàn)逐年升高的趨勢(shì)[1-2]。TD通常無法治愈,但是及時(shí)有效的治療可以減少發(fā)作頻率、減輕嚴(yán)重程度,而有效治療的先決條件是全面、準(zhǔn)確、規(guī)范的標(biāo)準(zhǔn)化評(píng)估[3]。2019年美國(guó)神經(jīng)病學(xué)學(xué)會(huì)抽動(dòng)實(shí)踐指南[4]、2022年歐洲Tourette綜合征及其他抽動(dòng)障礙臨床指南2.0版本[5]均建議應(yīng)從癥狀、功能損害、生活質(zhì)量等維度對(duì)TD進(jìn)行綜合評(píng)估,以評(píng)估的結(jié)果作為治療決策和療效評(píng)估的依據(jù)。因此全面、準(zhǔn)確、規(guī)范的心理測(cè)評(píng)在TD的診治過程中起著至關(guān)重要的作用。但是目前TD的研究核心仍聚焦于流行病學(xué)、發(fā)生機(jī)制和臨床治療[6-8],對(duì)TD綜合評(píng)估工具研發(fā)的研究相對(duì)較少。

1 常用兒童抽動(dòng)障礙測(cè)評(píng)工具

本研究通過在PubMed、Medline、中國(guó)知網(wǎng)、萬方數(shù)據(jù)、清華同方(CNKI)數(shù)據(jù)庫以關(guān)鍵詞抽動(dòng)障礙/TD、圖雷特綜合征/TS、評(píng)估/Assessment、問卷/Questionnaire、量表/Scale進(jìn)行搜索,關(guān)鍵詞進(jìn)行盡可能多的方式組合,納入滿足以下標(biāo)準(zhǔn)的文獻(xiàn)：①文章發(fā)表于2012年以后;②文章發(fā)表在專家同行評(píng)審的雜志上;③報(bào)道了測(cè)評(píng)工具發(fā)展的過程;④報(bào)道了測(cè)評(píng)工具的心理測(cè)量學(xué)指標(biāo),共獲得5種較近研發(fā)的國(guó)外常用的TD評(píng)估工具,表1總結(jié)了常用的TD測(cè)評(píng)工具的名稱、適用年齡、內(nèi)容、維度、優(yōu)缺點(diǎn)等信息。目前尚未檢索到我國(guó)學(xué)者自行研制的符合心理測(cè)量學(xué)信效度檢驗(yàn)標(biāo)準(zhǔn)的TD測(cè)評(píng)工具,也未檢索到上述測(cè)評(píng)工具在我國(guó)人群適用性研究的相關(guān)文獻(xiàn)。

表1 常用TD測(cè)評(píng)工具

1.1 TD癥狀評(píng)估工具

TD的癥狀多變且反復(fù)波動(dòng),因此需對(duì)抽動(dòng)表現(xiàn)、復(fù)雜性、強(qiáng)度和頻率多個(gè)維度進(jìn)行評(píng)估,并且評(píng)估要從醫(yī)生、家長(zhǎng)、兒童多個(gè)層面進(jìn)行信息采集[9]。

1.1.1 耶魯綜合抽動(dòng)嚴(yán)重程度量表(The Yale Global Tic Severity Scale,YGTSS) 在臨床應(yīng)用中已經(jīng)證明了YGTSS具備良好的內(nèi)部一致性、聚合和發(fā)散效度以及重測(cè)信度[10-12],是公認(rèn)的TD評(píng)估的金標(biāo)準(zhǔn),應(yīng)用廣泛。YGTSS包括癥狀檢查表、抽動(dòng)嚴(yán)重程度評(píng)級(jí)和總體抽動(dòng)相關(guān)損害的單項(xiàng)評(píng)級(jí)3個(gè)主要組成部分,其中抽動(dòng)嚴(yán)重程度評(píng)估是分別對(duì)運(yùn)動(dòng)和發(fā)聲抽動(dòng)的數(shù)量、頻率、強(qiáng)度、復(fù)雜性和干擾性5個(gè)方面進(jìn)行0到5級(jí)評(píng)分,將對(duì)應(yīng)的抽動(dòng)的分?jǐn)?shù)相加可以得到運(yùn)動(dòng)抽動(dòng)分?jǐn)?shù)和發(fā)聲抽動(dòng)分?jǐn)?shù),范圍為0～25分,抽動(dòng)嚴(yán)重程度總分是運(yùn)動(dòng)和發(fā)聲抽動(dòng)分?jǐn)?shù)之和,分?jǐn)?shù)越高表明抽動(dòng)的癥狀越嚴(yán)重。YGTSS有其局限性：①專業(yè)技術(shù)要求高,需要培訓(xùn)合格后的醫(yī)師或治療師進(jìn)行;②耗時(shí)較久,每次需要30～45分鐘完成;③單維度的評(píng)估：僅從醫(yī)生維度進(jìn)行的訪談無法克服抽動(dòng)的癥狀存在的“臨床效應(yīng)”[13],即一些兒童的抽動(dòng)癥狀在臨床就診時(shí)幾乎不出現(xiàn);④功能損害評(píng)估較為籠統(tǒng)：YGTSS無法對(duì)抽動(dòng)共患病癥狀和抽動(dòng)造成的損害進(jìn)行辨別及細(xì)化,同時(shí)缺少兒童及家長(zhǎng)維度的評(píng)估。

目前國(guó)內(nèi)對(duì)于TD的癥狀評(píng)估主要使用YGTSS,而且相關(guān)研究證實(shí)了漢化后的YGTSS仍然具有良好的信效度,是適用于中國(guó)TD人群的評(píng)估工具[14]

1.1.2 The Motor tic,Obsessions and compulsions,Vocal tic Evaluation Survey(MOVES)和Tourette Syndrome Symptom List(TSSL) MOVES[15]和TSSL[16]也是常見的抽動(dòng)癥狀評(píng)估量表。MOVES包含運(yùn)動(dòng)抽動(dòng)、發(fā)聲抽動(dòng)、強(qiáng)迫相關(guān)癥狀、強(qiáng)迫想法、聯(lián)合的抽動(dòng)癥狀5個(gè)子量表共20項(xiàng),要求TD兒童進(jìn)行0～3級(jí)評(píng)分,平均耗時(shí)5分鐘。各子量表得分是對(duì)應(yīng)條目分?jǐn)?shù)之和,分?jǐn)?shù)越高表示癥狀越嚴(yán)重。TSSL包括運(yùn)動(dòng)抽動(dòng)、發(fā)聲抽動(dòng)、強(qiáng)迫行為三類癥狀評(píng)估,由兒童或父母進(jìn)行0～5級(jí)評(píng)分,分?jǐn)?shù)越高表示癥狀越嚴(yán)重,需要10～20分鐘。TSSL、Moves較YGTSS耗時(shí)明顯減少,可從父母/兒童和醫(yī)生多維度進(jìn)行信息采集,但目前未有足夠的信效度檢驗(yàn),只從單一維度對(duì)抽動(dòng)的癥狀進(jìn)行評(píng)估,不能對(duì)現(xiàn)存抽動(dòng)進(jìn)行全面的評(píng)估[17]。

1.1.3 抽動(dòng)父母問卷(Parent Tic Questionnaire,PTQ) PTQ是Susanna Chang在2009年研制的第一個(gè)兒童抽動(dòng)癥狀父母報(bào)告工具,用于6～18歲兒童,平均耗時(shí)15分鐘,包含了常見的運(yùn)動(dòng)和發(fā)聲抽動(dòng)癥狀各14項(xiàng)。由父母對(duì)過去一周內(nèi)抽動(dòng)癥狀頻率和強(qiáng)度分別進(jìn)行1～4級(jí)評(píng)分,每項(xiàng)抽動(dòng)癥狀的得分是其頻率強(qiáng)度得分之和,范圍為0～8分。運(yùn)動(dòng)抽動(dòng)的嚴(yán)重程度得分是14個(gè)運(yùn)動(dòng)抽動(dòng)癥狀得分之和,同樣的方法得到發(fā)聲抽動(dòng)的嚴(yán)重程度得分。抽動(dòng)嚴(yán)重程度總分是運(yùn)動(dòng)和發(fā)聲抽動(dòng)嚴(yán)重程度得分之和。PTQ在國(guó)外的臨床應(yīng)用與研究中已經(jīng)驗(yàn)證了良好的信效度和標(biāo)準(zhǔn)的心理分析測(cè)量,與YGTSS高度相關(guān)且能較好的排除TD常見共患病的干擾[18-19]。

1.2 TD功能損害評(píng)估工具

TD兒童存在不同程度的功能損害,在學(xué)校、家庭和社會(huì)活動(dòng)中難以勝任與年齡相符日常任務(wù),因此2019美國(guó)神經(jīng)病學(xué)學(xué)會(huì)抽動(dòng)實(shí)踐指南建議應(yīng)該從患者、家長(zhǎng)等多層面進(jìn)行功能損害的評(píng)估[4]。研究表明對(duì)功能損害的評(píng)估有利于制定治療方案、追蹤治療效果和抽動(dòng)特異性損害的研究[20]。

兒童抽動(dòng)綜合征損害量表(Child TouretteSyndrome Impairment Scale,CTIM)/簡(jiǎn)化版兒童抽動(dòng)綜合征損害量表(Mini Child Tourette Syndrome Impairment Scale,Mini-CTIM)：2007年Storch[21]研發(fā)了專門用于TD功能損害的評(píng)估的工具CTIM-P,讓父母評(píng)估兒童在學(xué)校、家庭和社會(huì)活動(dòng)中抽動(dòng)導(dǎo)致的相關(guān)損害和共患病導(dǎo)致的相關(guān)損害;2016年Cloes[22]根據(jù)CTIM-P研制了兒童自我報(bào)告TD功能損害評(píng)估工具(CTIM-C),并驗(yàn)證了量表的適用性和良好的信效度,至此誕生了第一個(gè)專門用于評(píng)估TD功能損害的工具CTIM。CTIM能夠分別對(duì)抽動(dòng)或共患病所致功能損害進(jìn)行評(píng)估,雖然耗時(shí)較長(zhǎng),但有助于治療決策的制定和治療效果的追蹤評(píng)價(jià)。為了減輕臨床應(yīng)用中家長(zhǎng)的使用負(fù)擔(dān),Barfell[23]于2017年對(duì)CTIM進(jìn)行簡(jiǎn)化合并,研發(fā)了包含12項(xiàng)常見的學(xué)習(xí)、家庭、社交活動(dòng)的量表Mini-CTIM,適用于9～17歲兒童,評(píng)分與計(jì)分方法與CTIM相同。量表與YGTSS高度相關(guān),保留了區(qū)別TD所致?lián)p害與共患病所致?lián)p害的功能,在國(guó)外應(yīng)用的信度效度良好,是一個(gè)有效且便捷的評(píng)估抽動(dòng)和共患病相關(guān)的功能損害的工具。

2021年Garris[20]開發(fā)了適用于6～18歲兒童的TD功能損害工具M(jìn)ini-CTIM,評(píng)估兒童在學(xué)校、家庭和社會(huì)活動(dòng)中抽動(dòng)導(dǎo)致的相關(guān)損害和共患病導(dǎo)致的相關(guān)損害,列舉了14項(xiàng)常見的學(xué)習(xí)、家庭、社交活動(dòng),包括父母報(bào)告和自我報(bào)告2個(gè)部分。每項(xiàng)活動(dòng)的損傷按從不、偶爾、經(jīng)常、總是0～3級(jí)進(jìn)行評(píng)分,總分是所有活動(dòng)得分的總和,需要注意的是,在計(jì)算總分時(shí),如果存在不適用的項(xiàng)目,其分?jǐn)?shù)以對(duì)應(yīng)子量表的項(xiàng)目平均分替代。2017年的Mini-CTIM量表相比,該量表在社交方面新增了網(wǎng)絡(luò)社交與興趣愛好兩項(xiàng),更合理的評(píng)估了當(dāng)下兒童青少年的社交活動(dòng)。研究結(jié)果顯示,兒童自評(píng)抽動(dòng)所致功能損害得分更好的反應(yīng)了TD的嚴(yán)重程度,當(dāng)其評(píng)分為10分及以上時(shí),提示需要進(jìn)行臨床干預(yù),而父母評(píng)估的共患病所致功能損害得分對(duì)共患病的診療更具臨床價(jià)值。

目前我國(guó)缺乏TD功能損害專用的評(píng)估工具。雖然YGTSS有總體抽動(dòng)相關(guān)損害的單項(xiàng)評(píng)分,但是缺乏共患病導(dǎo)致功能損害的評(píng)估[13,24],而且無法以兒童及家長(zhǎng)層面評(píng)估,對(duì)抽動(dòng)相關(guān)功能損害的評(píng)估不夠全面。

1.3 TD生活質(zhì)量評(píng)估工具

生活質(zhì)量是指患者對(duì)疾病和治療產(chǎn)生的軀體、心理和社會(huì)等影響的看法,是臨床結(jié)局的重要衡量標(biāo)準(zhǔn),也是監(jiān)測(cè)健康狀況、干預(yù)效果的重要指標(biāo)[25]。2008年Cavanna[26]編制的The Gilles de la TouretteSyndrome-Quality of Life Scale(GTS-QOL)是第一個(gè)針對(duì)TD患者生活質(zhì)量的評(píng)估量表,適用于16歲以上的患者,在英國(guó)、法國(guó)、意大利、日本等多個(gè)國(guó)家已經(jīng)驗(yàn)證、使用[27-28],量表具備標(biāo)準(zhǔn)心理測(cè)量特點(diǎn)和良好的可接受性、可靠性、有效性,可以用于評(píng)估患者個(gè)體的生活質(zhì)量、進(jìn)行觀察性研究和流行病學(xué)研究,將患者的生活質(zhì)量與神經(jīng)影像學(xué)或病理生理學(xué)發(fā)現(xiàn)進(jìn)行相關(guān)性分析[26]。

1.3.1 普適性兒童生活質(zhì)量調(diào)查問卷 在很長(zhǎng)一段時(shí)間里,TD兒童的生活質(zhì)量評(píng)估都是通過健康相關(guān)的通用生活質(zhì)量評(píng)估工具進(jìn)行的,例如兒童生存質(zhì)量測(cè)定量表(PedsQL)、兒童生活質(zhì)量量表-家長(zhǎng)表(TCAQOL-PF)或青少年生活質(zhì)量工具研究版(YQL-RV)等,這些量表在腦癱、自閉癥、矮小癥、先天性心臟病、白血病等多種疾病中廣為應(yīng)用。研究發(fā)現(xiàn)抽動(dòng)嚴(yán)重程度和共患病會(huì)導(dǎo)致較差的生活質(zhì)量,但是采用上述工具無法評(píng)估抽動(dòng)嚴(yán)重程度和共患病對(duì)健康相關(guān)生活質(zhì)量的具體影響,也不能反映臨床干預(yù)的影響,可能低估或歪曲TD兒童生活質(zhì)量評(píng)估結(jié)果,不利于治療方案的制定、調(diào)整和預(yù)后評(píng)估。

1.3.2 兒童/青少年版抽動(dòng)障礙患者生活質(zhì)量量表(The Gilles de la Tourette Syndrome-Quality of Life Scale for Children and Adolescents,C&A-GTS-QOL) C&A-GTS-QOL是Canvana于2013年開發(fā)的適用于6～18歲TD兒童生活質(zhì)量的自我報(bào)告問卷。該量表根據(jù)年齡分為兒童及青少年2個(gè)版本,由培訓(xùn)合格的醫(yī)師根據(jù)問卷進(jìn)行訪談或青少年自行填寫,平均耗時(shí)15分鐘。量表包括心理(11項(xiàng))、軀體及日常活動(dòng)(7項(xiàng))、強(qiáng)迫(5項(xiàng))和認(rèn)知(4項(xiàng))4個(gè)子量表,每項(xiàng)按從不、很少、有時(shí)、經(jīng)常、總是0～4級(jí)進(jìn)行評(píng)分。子量表組成項(xiàng)目的分?jǐn)?shù)總和歸一化后得到對(duì)應(yīng)的子量表的分?jǐn)?shù),4個(gè)子量表分?jǐn)?shù)之和歸一化后得到總分,歸一化的公式為100*[(觀察得到的分?jǐn)?shù)-最小可能分?jǐn)?shù))/(最大可能得分-最小可能得分)],總分越高,則健康相關(guān)的生活質(zhì)量越差。C&A-GTS-QOL具備良好的信效度,已經(jīng)在意大利[29]、英國(guó)[30]得到驗(yàn)證,目前還沒有亞洲人群應(yīng)用的相關(guān)研究。

迄今為止,國(guó)內(nèi)對(duì)于TD兒童生活質(zhì)量的評(píng)估仍然采用兒童生存質(zhì)量測(cè)定量表(PedsQL)、兒少生活質(zhì)量問卷(ISLQ)等通用生活質(zhì)量工具,缺少專門的TD兒童青少年的生活質(zhì)量評(píng)估工具。

1.4 TD共患病篩查工具

50%～60%TD兒童伴有注意缺陷多動(dòng)障礙(Attention Deficit Hyperactivity Disorder,ADHD)、強(qiáng)迫障礙(Obsessive Compulsive Disorder,OCD)、情緒障礙等共患病,癥狀甚至持續(xù)到成人,嚴(yán)重影響兒童的生活質(zhì)量[1-2]。共患病與抽動(dòng)相互作用導(dǎo)致TD兒童自信心和自尊心減弱、社會(huì)心理功能和生活質(zhì)量低下,對(duì)于輕度TD兒童,共患病的癥狀比起抽動(dòng)更加干擾他們的日?；顒?dòng)、學(xué)習(xí)、社交[31]。

在既往的研究中,國(guó)際上主要采用MOVES和自閉癥、抽動(dòng)癥、多動(dòng)癥共患病調(diào)查問卷(The Autism-Tics,ADHD and other Comorbidities inventory,A-TAC)[17]作為TD共患病篩查工具。A-TAC是針對(duì)不同抽動(dòng)共患病的廣泛篩查工具,由OCD、ADHD、情感障礙、TD和其他兒童精神障礙中的特定模塊進(jìn)行癥狀評(píng)估[32]。A-TAC的所有疾病模塊都在兒童和青少年人群中經(jīng)過驗(yàn)證,均顯示良好的評(píng)分者間信度和重測(cè)信度,篩查共患病的有效性也得到驗(yàn)證,A-TAC也有其局限性如少有大量樣本的相關(guān)研究、不同年齡段的兒童對(duì)象信效度不同、敏感率和精準(zhǔn)率還有待提升等[33]。

目前國(guó)內(nèi)主要的篩查工具還是針對(duì)各種具體共患病的相應(yīng)評(píng)估量表,例如SANP-IV評(píng)估問卷、兒童焦慮性情緒障礙篩查量表(SCARED)、兒童抑郁障礙自評(píng)量表(DSRSC)等。這種方式對(duì)于診斷某一種傾向的共患病有著較高的精確率和敏感率,但是對(duì)于其他可能同時(shí)存在的共患病的篩查診斷有著較大的限制。

1.5 神經(jīng)認(rèn)知功能評(píng)估工具

抽動(dòng)較少引起認(rèn)知損害,TD的神經(jīng)認(rèn)知功能損害通常由于共患病如ADHD、OCD等導(dǎo)致[34-36],主要表現(xiàn)在認(rèn)知、學(xué)習(xí)/學(xué)校生活、日常生活方面。

目前智力評(píng)估常使用韋氏兒童智力量表(WISC);注意力評(píng)估常使用注意力測(cè)評(píng)量表第三版(CPT-III)和兒童日常注意力測(cè)試第二版(TEA-ch-2);執(zhí)行功能評(píng)估常用兒童執(zhí)行行為異常評(píng)估(BADS-C)、執(zhí)行功能行為評(píng)定量表(BRIEF)、面部表情識(shí)別、聯(lián)想任務(wù)(GNG)、威斯康星卡片分類測(cè)驗(yàn)(Wisconsin CST);記憶力評(píng)估常使用聽覺詞語學(xué)習(xí)測(cè)試(AVLT)、Rey視覺設(shè)計(jì)學(xué)習(xí)測(cè)驗(yàn)(RVDLT);識(shí)字和算術(shù)能力常使用韋氏個(gè)人成就測(cè)驗(yàn)第三版(WIAT-III);運(yùn)動(dòng)與協(xié)調(diào)方面主要使用視覺-運(yùn)動(dòng)整合發(fā)育測(cè)驗(yàn)第六版(VMI-6);視覺空間功能評(píng)估主要使用本頓試驗(yàn)(Benton Test)。

2 結(jié)論與展望

最新的抽動(dòng)障礙指南明確指出全面綜合的規(guī)范評(píng)估有利于對(duì)TD進(jìn)行有效的治療,評(píng)估應(yīng)遵循從兒童、家長(zhǎng)、醫(yī)生多方面進(jìn)行信息采集和從臨床癥狀、功能損害、生活質(zhì)量、神經(jīng)認(rèn)知功能、共患病等多維度進(jìn)行評(píng)估的原則。目前國(guó)外已經(jīng)開發(fā)出適用于西方人群的TD專用癥狀、功能損害、生活質(zhì)量評(píng)估工具和TD共患病篩查工具,并且基本通過信效度檢驗(yàn),在臨床使用中廣受好評(píng)。我國(guó)TD評(píng)估工具目前仍然集中于YGTSS一個(gè)量表,沒有便利、規(guī)范的TD共患病篩查工具,缺乏用于TD的功能損害和生活質(zhì)量的特異性的評(píng)估工具。

為了國(guó)內(nèi)TD兒童更好的療效與預(yù)后結(jié)果,迫切需要自行研發(fā)適用于中國(guó)人群的TD專用癥狀、功能損害、生活質(zhì)量評(píng)估工具和TD共患病篩查工具,或者引進(jìn)上述國(guó)外已經(jīng)臨床使用和得到驗(yàn)證的TD心理測(cè)評(píng)工具對(duì)適合中國(guó)TD兒童的評(píng)估體系進(jìn)行補(bǔ)充和完善,達(dá)到從臨床癥狀、功能損害、生活質(zhì)量多維度對(duì)TD兒童進(jìn)行全面綜合評(píng)估的目標(biāo)。完成構(gòu)建、優(yōu)化適合中國(guó)TD兒童的心理測(cè)評(píng)體系后,可以對(duì)自行研發(fā)或者引進(jìn)的TD心理測(cè)評(píng)工具進(jìn)行更深入臨床應(yīng)用價(jià)值的拓展研究,推動(dòng)TD評(píng)估方面研究的進(jìn)一步發(fā)展。