石 波,李志娟,張雪原,李天天,莊百溪

腘動脈陷迫綜合征(popliteal artery entrapment syndrome, PAES)是由于腘動脈與其周圍肌肉、肌腱、纖維束等組織的位置關(guān)系發(fā)生變異而導(dǎo)致腘動脈受到壓迫,進(jìn)而出現(xiàn)下肢缺血癥狀的疾病[1]。PAES相對少見,患者多為青壯年男性,以下肢缺血導(dǎo)致的肢體發(fā)涼及間歇性跛行進(jìn)行性加重為特點(diǎn)。由于PAES的病因特殊,且患者相對年輕,臨床易誤診為血栓閉塞性脈管炎、下肢動脈血栓形成、腘動脈瘤等,并發(fā)生誤治,甚至造成不可挽救的嚴(yán)重后果。本研究回顧性分析2017年12月—2021年12月我院治療的PAES 10例臨床資料,其中4例在我院我科被誤診。現(xiàn)對此4例PAES的病例資料進(jìn)行分析和研究,以期提高臨床醫(yī)生對本病的認(rèn)識,降低誤診率。

1 病例資料

【例1】男,27歲。因右下肢發(fā)涼伴運(yùn)動后疼痛2個月余入院。患者2個月前出現(xiàn)右下肢發(fā)涼、乏力,行走200 m后右小腿出現(xiàn)肌肉酸脹疼痛感被迫止步,休息后緩解再次行走相同距離癥狀復(fù)現(xiàn)?；颊呔驮\于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院行下肢動脈彩超及CT血管造影(CTA)檢查發(fā)現(xiàn)右側(cè)腘動脈閉塞,診斷為右側(cè)腘動脈閉塞,并行右側(cè)腘動脈支架植入術(shù),術(shù)后右下肢跛行癥狀消失。出院后患者規(guī)律口服抗血小板藥物。術(shù)后50 d患者無明顯誘因再次出現(xiàn)右下肢發(fā)涼及間歇性跛行癥狀,為求明確診治就診于我院。患者既往體健,否認(rèn)高血壓病、糖尿病病史。吸煙5年余,每日10支。查體:體溫37.1 ℃,脈搏70/min,呼吸17/min,血壓120/70 mmHg;心、胸及腹部無異常體征。專科查體:雙側(cè)頸動脈、肱動脈、橈動脈搏動良好,左下肢動脈搏動良好,右側(cè)股動脈搏動良好,右側(cè)腘動脈、足背動脈及脛后動脈搏動未及。右足皮溫低,足部膚色蒼白。踝-肱指數(shù)(ABI)示:右側(cè)0.58,左側(cè)0.91。實(shí)驗(yàn)室檢查:血常規(guī)、凝血功能、紅細(xì)胞沉降率均正常。考慮患者青年男性,有吸煙史,右下肢發(fā)涼跛行,入院診斷為血栓閉塞性脈管炎?；颊呷朐汉笥枰钥鼓?、抗血小板、擴(kuò)血管等治療。進(jìn)一步完善相關(guān)檢查,下肢動脈CTA示:右側(cè)腘動脈支架術(shù)后,支架內(nèi)再閉塞,支架中下交界區(qū)后壁欠完整,上中段血栓形成可能大。右側(cè)膝部MRI示:右小腿腓腸肌內(nèi)側(cè)頭走行偏外側(cè),跨過腘動脈異位附著股骨內(nèi)外側(cè)髁之間,腘動脈支架受壓變形。分析病情:患者腘動脈閉塞支架植入血運(yùn)重建后短期再閉塞,CTA可見支架中下段后側(cè)明顯受壓變形影。MRI檢查發(fā)現(xiàn)異位腓腸肌內(nèi)側(cè)頭壓迫腘動脈及支架,阻斷血流,故最終確診為PAES。明確診斷后,全麻下行右下肢異位腓腸肌內(nèi)側(cè)頭離斷松解術(shù),并取自體大隱靜脈作為橋血管行腘動脈閉塞段搭橋術(shù)(圖1a)?；颊咝g(shù)后恢復(fù)良好,下肢發(fā)涼、跛行癥狀消失。術(shù)后1周復(fù)查ABI:右側(cè)0.88,左側(cè)0.92。術(shù)后1年復(fù)查下肢動脈CTA示右側(cè)腘動脈支架術(shù)后管腔閉塞并搭橋術(shù)后改變,橋血管管腔通暢(圖1b)。術(shù)后2年復(fù)查下肢動脈超聲示右側(cè)腘動脈橋血管血流通暢,患者無不適。

1a.腘動脈搭橋術(shù)后;1b.術(shù)后1年復(fù)查下肢動脈CT血管造影。圖1 誤診為血栓閉塞性脈管炎的腘動脈陷迫綜合征患者手術(shù)及隨訪影像(男,27歲)

【例2】男,39歲。因右下肢間歇性跛行2個月余入院。2個月前患者行走200 m左右出現(xiàn)右小腿酸脹、疼痛,休息后可緩解,再次步行相同距離重復(fù)出現(xiàn)上述癥狀,并自覺右足發(fā)涼,無腰背部疼痛,無下肢放射痛?；颊呒韧w健。吸煙史20年,每日10支。查體:體溫36.7 ℃,脈搏82/min,呼吸19/min,血壓130/80 mmHg;心、胸及腹部無異常體征,直腿抬高試驗(yàn)陰性,四肢肌力正常。?？撇轶w:雙側(cè)頸動脈、肱動脈、橈動脈搏動良好;左下肢動脈搏動可及,右側(cè)股動脈搏動可及,右側(cè)腘動脈、足背動脈、脛后動脈搏動未及,右足皮溫略低。ABI示:左側(cè)1.08,右側(cè)0.42。下肢動脈CTA示:右側(cè)股動脈下段至腘動脈上段未見明確顯影,多發(fā)側(cè)支形成(圖2a)。血常規(guī)、凝血功能、紅細(xì)胞沉降率及生化檢查正常?？紤]患者青年男性,并有長期吸煙史,故入院診斷為血栓閉塞性脈管炎。入院后行下肢動脈造影及機(jī)械性血栓切除術(shù)。使用Rotarex抽吸股腘動脈血栓閉塞段,然后使用球囊擴(kuò)張病變部位,見腘動脈P2段存在明顯壓痕(圖2b),擴(kuò)張后造影仍見P2段壓痕明顯,影響血流通過,且腘動脈P2段有內(nèi)側(cè)偏移表現(xiàn),故考慮存在PAES可能,中止腔內(nèi)介入手術(shù)。進(jìn)一步行腘窩MRI示:腓腸肌內(nèi)側(cè)頭附著于股骨內(nèi)外側(cè)髁之間,腘動脈受壓并向內(nèi)側(cè)偏移,符合PAES影像學(xué)表現(xiàn)。確診為PAES,并行右下肢異位腓腸肌內(nèi)側(cè)頭離斷松解術(shù),自體大隱靜脈補(bǔ)片腘動脈內(nèi)膜剝脫術(shù)。術(shù)后患者恢復(fù)良好,下肢發(fā)涼、跛行癥狀消失。術(shù)后1周復(fù)查ABI示:左側(cè)1.05,右側(cè)1.0。術(shù)后1年復(fù)查下肢動脈CTA示右側(cè)股動脈及腘動脈血流通暢。

2a.術(shù)前下肢動脈CT血管造影;2b.腘動脈球囊擴(kuò)張局部受壓。圖2 誤診為血栓閉塞性脈管炎的腘動脈陷迫綜合征患者影像檢查圖像(男,39歲)

【例3】男,53歲。因左下肢發(fā)涼、麻木3年余加重2個月入院?；颊?年前無明顯誘因出現(xiàn)左下肢發(fā)涼、麻木,以小腿為重,未予治療。2個月前患者長時間蹲坐后出現(xiàn)左下肢發(fā)涼、麻木癥狀加重,直立后無法緩解,并出現(xiàn)左小腿酸脹疼痛表現(xiàn)。高血壓病史30余年,血壓控制一般。否認(rèn)糖尿病、冠心病及心房顫動病史。吸煙史30年,每日20支。查體:體溫37.2 ℃,脈搏75/min,呼吸18/min,血壓140/95 mmHg;心、胸及腹部無異常體征,四肢肌力正常,Babinski征陰性。?？撇轶w:雙側(cè)頸動脈、肱動脈、橈動脈搏動良好;右下肢動脈搏動可及,左側(cè)股動脈搏動可及,左側(cè)腘動脈、脛后動脈及足背動脈搏動未及,左小腿及足部皮溫低。下肢血管超聲示:下肢動脈硬化斑塊形成,左側(cè)股動脈血流通暢,左側(cè)腘動脈血栓形成。實(shí)驗(yàn)室檢查:總膽固醇6.3 mmol/L,低密度脂蛋白膽固醇4.2 mmol/L。入院診斷為腘動脈硬化閉塞合并血栓形成。住院后給予抗凝、抗血小板、擴(kuò)張血管及降脂治療。完善下肢動脈CTA示:左側(cè)股淺動脈通暢,左側(cè)腘動脈閉塞,脛前、脛后動脈硬化表現(xiàn),斷續(xù)顯影(圖3a)。仔細(xì)閱片見左側(cè)腘動脈P1段末端有內(nèi)側(cè)偏移表現(xiàn),隨后斷流。腘動脈異常走行提示存在外力壓迫可能。遂進(jìn)一步行腘窩MRI示:左下肢腓腸肌內(nèi)側(cè)頭異位附著于股骨內(nèi)外側(cè)髁之間(圖3b),腘動脈受擠壓向內(nèi)側(cè)偏移,并出現(xiàn)斷流,符合PAES表現(xiàn)。修正診斷為PAES。其后行左下肢異位腓腸肌內(nèi)側(cè)頭離斷松解術(shù),自體大隱靜脈作為橋血管行腘動脈閉塞段搭橋術(shù)。術(shù)后患者恢復(fù)良好,下肢發(fā)涼麻木、跛行癥狀消失。術(shù)后1年復(fù)查下肢動脈超聲,橋血管通暢,患者無不適。

3a.術(shù)前下肢動脈CT血管造影示腘動脈閉塞;3b.MRI見腓腸肌內(nèi)側(cè)頭異位附著于內(nèi)外側(cè)髁之間。圖3 誤診為腘動脈硬化閉塞合并血栓形成的腘動脈陷迫綜合征患者影像檢查(男,53歲)

【例4】男,47歲。因發(fā)現(xiàn)右下肢腘窩處搏動性包塊15 d入院。患者15 d前無意中發(fā)現(xiàn)右下肢腘窩處搏動性包塊,長時間站立或行走后出現(xiàn)腘窩及小腿脹痛感,運(yùn)動受限,行下肢動脈彩超示:右側(cè)腘動脈中遠(yuǎn)段真性動脈瘤并瘤內(nèi)附壁血栓形成。以腘動脈瘤收入院。高血壓病史10余年,否認(rèn)心腦血管疾病史。吸煙史20余年,每日20支。查體:體溫36.5 ℃,脈搏72/min,呼吸16/min,血壓120/85 mmHg;心、胸部無異常體征,腹部未觸及搏動性包塊。專科查體:左下肢動脈搏動可及,右側(cè)股動脈搏動良好,右側(cè)腘窩處可觸及約4 cm×5 cm搏動性包塊,無壓痛,右側(cè)足背及脛后動脈搏動未及;右足皮溫低、膚色蒼白;雙下肢及足部無破潰。入院后測定ABI示:右側(cè)0.62,左側(cè)1.21;下肢動脈CTA示:右側(cè)股總動脈硬化斑塊形成,右側(cè)腘動脈瘤伴瘤內(nèi)附壁血栓形成。血常規(guī)、生化檢查正常,自身抗體ANA譜陰性。入院后行下肢動脈造影見:髂股動脈血流通暢,腘動脈P3段瘤樣擴(kuò)張,瘤體近端腘動脈受壓狹窄變細(xì)(圖4a);囑患者用力背屈足部時再次造影見腘動脈P2段狹窄程度加重并完全斷流(圖4b),足部舒展位腓腸肌松弛時腘動脈血流再通。據(jù)此考慮腘動脈P2段狹窄為肌腱壓迫所致,故修改診斷為PAES,腘動脈P3段動脈瘤繼發(fā)于PAES后的血流動力學(xué)改變。擇期手術(shù)治療,右側(cè)腘窩切開發(fā)現(xiàn)腓腸肌內(nèi)側(cè)頭附屬肌腱斜跨腘動脈后附著于股骨內(nèi)外側(cè)髁之間,對其下方腘動脈造成壓迫。剪斷腓腸肌附屬肌腱,松解對腘動脈的壓迫,于腘動脈瘤近遠(yuǎn)端正常腘動脈區(qū)阻斷血管,切除腘動脈瘤。取自體大隱靜脈為橋血管,端端吻合重建血運(yùn)后血流通暢。術(shù)后3個月復(fù)查,患者癥狀消失,恢復(fù)良好,日常活動不受限制。

4a.腘動脈受壓內(nèi)側(cè)偏移伴瘤樣擴(kuò)張;4b.背屈足部見腘動脈受壓閉塞。圖4 誤診為腘動脈瘤的腘動脈陷迫綜合征患者下肢動脈造影檢查(男,47歲)

2 討論

2.1 疾病概述

PAES是腘窩內(nèi)解剖結(jié)構(gòu)異常導(dǎo)致動脈血管受損的一種疾病,STUART[2]在1879年首次發(fā)現(xiàn)這種血管、肌肉的解剖學(xué)異常。1965年LOVE和WHELAN[3]首次提出PAES這一術(shù)語。PAES可以是先天性的,由胚胎期腘窩內(nèi)動脈、肌肉肌腱結(jié)構(gòu)發(fā)育異常引起。在胚胎發(fā)育過程中,腓腸肌內(nèi)側(cè)頭的異常移位或腘動脈的走行變異導(dǎo)致肌肉血管的錯誤定位。這種變異起初可以沒有癥狀,但隨著運(yùn)動增多,肌肉變發(fā)達(dá),肌肉肌腱對血管的壓迫越來越嚴(yán)重而出現(xiàn)明顯癥狀。也有部分PAES患者是后天獲得性的,多見于腿部肌肉發(fā)達(dá)的運(yùn)動愛好者。所以本病主要累及沒有動脈粥樣硬化危險因素的青壯年人群,特別是運(yùn)動能力較強(qiáng)的男性。在整個人群中PAES發(fā)病率為0.16%～3.50%[4],其中約85%為男性。由于本病發(fā)病率相對較低,醫(yī)務(wù)人員對其認(rèn)識不足,存在較多的誤診及誤治情況。

2.2 臨床表現(xiàn)及分型

PAES的臨床表現(xiàn)初期多為運(yùn)動時小腿酸脹、痙攣等,隨著病情進(jìn)展腘動脈出現(xiàn)重度狹窄或閉塞,致進(jìn)行性加重的間歇性跛行、靜息痛,嚴(yán)重者甚至出現(xiàn)肢體遠(yuǎn)端缺血壞死[5]。有時也可累及腘靜脈及神經(jīng),出現(xiàn)慢性靜脈功能不全及神經(jīng)受損的表現(xiàn),但以腘動脈受累缺血性癥狀最為常見[6]。此外,腘動脈受壓出現(xiàn)血流動力學(xué)改變,病變遠(yuǎn)端形成渦流,可繼發(fā)動脈擴(kuò)張,甚至形成動脈瘤。薈萃研究顯示,PAES患者中32%為肌肉收縮時的腘動脈狹窄,36%為腘動脈閉塞,9%存在動脈瘤樣擴(kuò)張或動脈瘤形成[7]。PAES患者還可能伴隨肢體發(fā)涼、蒼白、感覺異常等。然而這些表現(xiàn)對PAES來說都是非特異性的,僅憑這些臨床表現(xiàn)難以確診,甚至可能誤診。根據(jù)腘動脈與其周圍肌肉肌腱的解剖關(guān)系,PAES主要分為5型以及一種功能性PAES[8],其中以Ⅱ型、Ⅲ型、Ⅳ型較常見[4]。

2.3 診斷及鑒別診斷

PAES的早期診斷對于預(yù)防腘動脈狹窄、閉塞及血栓形成等急慢性血管損傷至關(guān)重要,針對性的體格檢查、醫(yī)技檢查有助于確診。PAES初期腘動脈尚未受到損傷,足背及脛后動脈搏動可以觸及,此時應(yīng)力激發(fā)試驗(yàn)是診斷PAES的首選檢查方法。應(yīng)力激發(fā)試驗(yàn)主要通過主被動收縮腘窩肌肉,包括足部極限背屈、跖屈等模擬運(yùn)動時腘動脈受壓的過程,若誘發(fā)后足背、脛后動脈搏動明顯減弱或消失為陽性,誘發(fā)前后無變化為陰性[9]。此外,應(yīng)力激發(fā)試驗(yàn)還可以聯(lián)合ABI測定、多普勒超聲及血管造影等檢查明確診斷。彩色多普勒超聲是診斷PAES的有效手段,能精確定位腘動脈受壓及阻塞的部位,動態(tài)觀察血管狹窄程度,還可以顯示腘窩內(nèi)腘動脈異常走行及其周圍肌腱位置的變異[10]。但由于肌肉收縮運(yùn)動,超聲檢查有時在技術(shù)上存在困難,超聲診斷PAES假陽性率相對較高,也容易漏診。血管造影能清晰顯示腘動脈的走行、狹窄、閉塞及周圍側(cè)支形成情況。在下肢中立位、非壓迫情況下,動脈造影發(fā)現(xiàn)以下3條中的2條即可診斷PAES:近端腘動脈向內(nèi)側(cè)移位;中段腘動脈節(jié)段性狹窄或閉塞;腘動脈狹窄后擴(kuò)張。血管造影聯(lián)合應(yīng)力激發(fā)試驗(yàn),即在足部被動背屈時,行動脈造影可以發(fā)現(xiàn)中立位未能發(fā)現(xiàn)的異常壓迫[11]。本組例4在行血管造影時聯(lián)合應(yīng)力激發(fā)試驗(yàn)發(fā)現(xiàn),在中立位時腘動脈受壓狹窄部位血流尚可以通過,而當(dāng)足部背屈時肌肉收縮,腘動脈受壓加重,血流進(jìn)一步變細(xì)甚至中斷。通常血管造影可以作為診斷血管疾病的金標(biāo)準(zhǔn)[12],但由于其不能明確腘動脈與周圍組織的解剖關(guān)系,無法發(fā)現(xiàn)腘窩內(nèi)肌肉肌腱的變異,在診斷PAES時存在不足。而CTA和MRI可以更直觀地觀察腘動脈的解剖位置及腘窩內(nèi)肌肉肌腱的變異,為PAES診斷提供形態(tài)學(xué)依據(jù),還能進(jìn)一步明確PAES的具體分型,即使腘動脈閉塞也同樣有效[13],MRI已被證明是評估腘窩解剖結(jié)構(gòu)的最佳方法。PAES需要與血栓閉塞性脈管炎、腘動脈硬化閉塞及腘動脈瘤相鑒別。血栓閉塞性脈管炎是一種常見于中青年的下肢缺血性疾病[14],發(fā)病人群及臨床表現(xiàn)與PAES相似,故容易誤診。脈管炎是由于吸煙、寒冷環(huán)境等多重因素導(dǎo)致的血管炎癥反應(yīng)繼而發(fā)生動脈血栓閉塞[15],不存在腘窩血管肌肉的解剖學(xué)異常,影像學(xué)上也不存在血管走行的內(nèi)側(cè)移位。腘動脈硬化閉塞是臨床上常見的下肢缺血性疾病,多發(fā)生于中老年人群,其全身多系統(tǒng)的血管均可見動脈硬化表現(xiàn)[16],可繼發(fā)血栓形成而表現(xiàn)為肢體缺血癥狀急性加重。詳細(xì)詢問病史、既往史、完善下肢動脈CTA及腘窩MRI檢查有助于與PAES鑒別診斷。腘動脈瘤一般指腘動脈發(fā)生囊性擴(kuò)張直徑>2 cm或超過正常動脈直徑的150%。動脈粥樣硬化是其最常見的潛在病因,常見于老年人[17],所以青年人如果出現(xiàn)腘動脈瘤或腘動脈囊性擴(kuò)張,就需要格外警惕其原因。FARINA等[18]研究發(fā)現(xiàn),6%的腘動脈瘤與PAES相關(guān),正是由于這2種疾病關(guān)聯(lián)性小,所以容易漏診誤診。腘動脈瘤近端不存在異常肌腱壓迫導(dǎo)致的血管狹窄或血管走行異常,這是與PAES鑒別診斷的關(guān)鍵。

2.4 誤診原因分析

1)臨床表現(xiàn)無特異性:PAES主要表現(xiàn)為肢體缺血引起的發(fā)涼、麻木、跛行及靜息痛等,與其他動脈閉塞性疾病相比無特異性,所以常被誤診。本組有3例因下肢發(fā)涼及間歇性跛行就診被誤診為血栓閉塞性脈管炎及腘動脈硬化閉塞,就是由于只關(guān)注非特異性的臨床表現(xiàn)而忽略了疾病本質(zhì)特點(diǎn)。

2)對本病認(rèn)識不足、缺乏經(jīng)驗(yàn):PAES發(fā)病率低、臨床相對少見,醫(yī)生接診時未能第一時間考慮到PAES,導(dǎo)致誤診。本組例4因腘窩搏動性包塊就診,行下肢動脈彩超發(fā)現(xiàn)腘動脈瘤,但超聲未能探查到異常肌腱壓迫腘動脈。此外雖然下肢動脈CTA檢查也發(fā)現(xiàn)了動脈瘤,但由于CT診斷人員對此疾病不熟悉,未能對腘窩區(qū)逐層閱片發(fā)現(xiàn)異位肌腱,出現(xiàn)誤診。

3)思維局限、鑒別診斷能力差:接診醫(yī)生未能詳細(xì)詢問患者的病史、個人史等,忽略細(xì)節(jié),思維囿于常見病、多發(fā)病,未能找到有用的線索為鑒別診斷提供依據(jù)。

4)未行針對性的體格檢查及醫(yī)技檢查:PAES發(fā)生誤診多與未及時進(jìn)行針對性的醫(yī)技檢查有關(guān),應(yīng)力激發(fā)試驗(yàn)以及腘窩MRI對診斷PAES具有重要意義。尤其腘窩MRI可以發(fā)現(xiàn)早期PAES患者,明確腘窩內(nèi)肌肉肌腱與血管的關(guān)系,確定PAES分型,是確診的關(guān)鍵,對可疑PAES的患者應(yīng)及早進(jìn)行此項(xiàng)檢查。

2.5 防范誤診措施

臨床醫(yī)生應(yīng)加強(qiáng)學(xué)習(xí)、提高認(rèn)識、拓展思維,深刻理解PAES的解剖學(xué)變異及疾病發(fā)展特點(diǎn),這是提高診斷正確率、避免誤診的關(guān)鍵[6]。在臨床工作中應(yīng)善于發(fā)現(xiàn)細(xì)節(jié),不斷積累經(jīng)驗(yàn),詳細(xì)詢問病史,認(rèn)真查體,及早發(fā)現(xiàn)可疑體征;對患者的年齡、生活環(huán)境、運(yùn)動愛好、煙酒嗜好等都要詳細(xì)記錄,全面掌握信息,便于鑒別診斷。還要及時行針對性的醫(yī)技檢查,盡早發(fā)現(xiàn)解剖學(xué)變異;加強(qiáng)與功能科室的協(xié)作,對可疑PAES患者要加強(qiáng)與影像學(xué)醫(yī)生的溝通,避免遺漏重要影像學(xué)信息而誤診。