關(guān) 晶 雷 菲 李思婷 鄭浩天 席素雅 陳樹(shù)珍

牙骨質(zhì)-骨結(jié)構(gòu)不良（cemento-osseous dysplasia，COD）是一組以纖維組織和化生性骨組織取代正常骨組織的特發(fā)性非腫瘤性病變，好發(fā)于頜骨的承牙區(qū)[1]。世界衛(wèi)生組織（WHO）最新的《牙源性和頜面骨腫瘤手冊(cè)》[2]將牙骨質(zhì)-骨結(jié)構(gòu)不良分為三個(gè)亞型，各亞型具有不同臨床特點(diǎn)：根尖周COD 病變發(fā)生在下頜前部的根尖區(qū)；局灶型COD 病變發(fā)生在個(gè)別后牙區(qū)；繁茂型COD 為多發(fā)或多個(gè)象限頜骨受累。COD 一般無(wú)癥狀，常在患者行X 線片檢查時(shí)偶然發(fā)現(xiàn)，無(wú)需治療[3]。繼發(fā)感染多出現(xiàn)于繁茂型COD，可出現(xiàn)溢膿、腫脹、疼痛等炎癥性反應(yīng)，也可產(chǎn)生死骨，偶可見(jiàn)頜骨無(wú)痛性膨脹[4]。

繁茂型COD 是一種較為罕見(jiàn)的疾病，呈現(xiàn)多灶性受累，不局限于下頜前牙區(qū)，常常具有雙側(cè)發(fā)病傾向，甚至4 個(gè)象限同時(shí)發(fā)病。由于繁茂型COD 多灶性的特點(diǎn)，更容易與其他疾病同時(shí)發(fā)生并相互影響。繁茂型COD 更常見(jiàn)于中年非洲裔女性，亞洲裔罕有發(fā)生，有報(bào)道顯示繁茂型COD 存在家族發(fā)病趨勢(shì)[1,5]。本文報(bào)告了繁茂型COD 合并感染一例。

資料和方法

患者，男，64 歲，主訴：全口牙齦紅腫出血6 個(gè)月?，F(xiàn)病史：6 個(gè)月來(lái)患者刷牙時(shí)出血，伴全口牙齦紅腫。既往史：高血壓病史20 年，藥物控制（施慧達(dá)），血壓正常?？谇粚？茩z查：口腔衛(wèi)生狀況不佳，口腔異味較重。全口牙齦紅腫，質(zhì)韌，齦乳頭增生，探診出血，前牙區(qū)牙周袋深度為4 mm，無(wú)松動(dòng)。47 周圍軟組織腫脹明顯，牙周袋內(nèi)可見(jiàn)膿液溢出，根尖區(qū)頰舌側(cè)可見(jiàn)膿腫（圖1），按壓有波動(dòng)感，無(wú)松動(dòng)，PD＝10 mm，牙髓電活力測(cè)試同正常牙。16、17、26、27 缺失。CBCT 示：22 牙冠影像完整，根尖區(qū)可見(jiàn)較小低密度不規(guī)則影像。11、21、24、32、42 牙冠影像完整，根尖區(qū)均可見(jiàn)不規(guī)則高密度影，被低密度帶狀影包圍。13、23、33、43 牙冠影像完整，根尖區(qū)可見(jiàn)體積較大的團(tuán)狀鈣化影（圖2、圖3）。47 牙冠影像完整，牙根周圍可見(jiàn)不規(guī)則高密度團(tuán)狀影，大小約16.52 mm×15.02 mm×13.22 mm，其周圍有低密度包膜影（圖4）。進(jìn)行家族篩查，未發(fā)現(xiàn)本病例有家族聚集性。

圖1 初診口內(nèi)照

圖2 曲面斷層片

圖3 CBCT 影像

圖4 CBCT 影像

診斷：牙周炎、藥物性牙齦肥大、牙列缺損、16、17、26、27 缺失、繁茂型牙骨質(zhì)-骨結(jié)構(gòu)不良

治療：對(duì)患者進(jìn)行全口牙周基礎(chǔ)治療，47 根尖區(qū)膿腫切開(kāi)引流，47 牙齦成形術(shù)，切除增生肥大的牙齦組織。經(jīng)3 個(gè)月治療，牙周癥狀明顯好轉(zhuǎn)，47 根尖區(qū)仍可見(jiàn)竇道存在，47 無(wú)松動(dòng)，牙髓活力正常?；颊咦晕腋杏X(jué)良好，拒絕進(jìn)行更多有創(chuàng)治療，同意定期復(fù)診。

討論

1.繁茂型COD 臨床特點(diǎn)

繁茂型COD 通常無(wú)癥狀，經(jīng)常是口腔臨床拍攝全景片時(shí)無(wú)意發(fā)現(xiàn)的，只有部分是出現(xiàn)相關(guān)的臨床表現(xiàn)就診[4]。本病例主訴全口牙齦紅腫出血，經(jīng)CBCT檢查，顯示其根尖區(qū)多發(fā)性高密度影，累及4 個(gè)象限，且呈對(duì)稱性分布，檢查患者口內(nèi)對(duì)應(yīng)區(qū)域牙齒，未查及明顯牙髓癥狀，結(jié)合COD 的影像學(xué)表現(xiàn)特點(diǎn)，作出診斷?？紤]到繁茂型COD 常伴有家族聚集性這一特點(diǎn)，在后期治療過(guò)程中進(jìn)行家族篩查，在患者兄妹中未發(fā)現(xiàn)該疾病，父母已故。

由于繁茂型COD 多灶性的特點(diǎn)，更容易與其他疾病同時(shí)發(fā)生并相互影響。在快速生長(zhǎng)的松質(zhì)骨區(qū)域出現(xiàn)靜脈梗阻，可導(dǎo)致單純性頜骨囊腫的形成。病變的無(wú)血供區(qū)域通常暴露于微生物環(huán)境中，可導(dǎo)致該區(qū)域的壞死和慢性骨髓炎[6]。本病例患者患有牙周炎同時(shí)有繁茂型COD，通過(guò)牙周治療、膿腫引流及藥物治療，47 牙周的局部炎癥仍不能控制，體現(xiàn)了繁茂型COD 并發(fā)感染難以治愈的臨床特點(diǎn)。

2.牙骨質(zhì)-骨結(jié)構(gòu)不良具有影像學(xué)多樣性的特點(diǎn)[4]

（1）前牙區(qū)影像學(xué)改變是牙骨質(zhì)-骨結(jié)構(gòu)不良最經(jīng)典的影像學(xué)表現(xiàn)，特征表現(xiàn)為3 個(gè)病變階段：根尖區(qū)骨質(zhì)溶解破壞期（第一期病變）：牙根尖周出現(xiàn)圓形低密度透射區(qū)，邊緣不整齊，如本病例中的22；牙骨質(zhì)小體形成期（第二期病變）：病變區(qū)可見(jiàn)高密度點(diǎn)狀或團(tuán)塊狀的牙骨質(zhì)小體的類鈣化影像，如本病例中的13、11、21、23、24、33、32、42、43；鈣化成熟期（第三期病變）：根尖區(qū)可見(jiàn)體積較大的團(tuán)狀鈣化影，如本病例中的13，23，33，43。在本病例中，上下前牙區(qū)均可見(jiàn)牙骨質(zhì)-骨結(jié)構(gòu)不良的影像，三個(gè)不同病變時(shí)期同時(shí)并存。

（2）牙骨質(zhì)-骨結(jié)構(gòu)不良可單獨(dú)發(fā)生于后牙區(qū)，也可呈對(duì)稱性的分布。影像學(xué)常表現(xiàn)為根尖下方的高密度團(tuán)狀影，周圍有明顯的低密度包膜影。本病例前牙區(qū)、后牙區(qū)均可見(jiàn)根尖區(qū)不規(guī)則高密度影，前牙區(qū)呈對(duì)稱性分布。47 因牙周炎慢性刺激，加重了根尖區(qū)牙骨質(zhì)增生（圖4）。

（3）上下頜骨均發(fā)生，這一類改變可稱為繁茂型牙骨質(zhì)-骨結(jié)構(gòu)不良。本病例中，患者CBCT 顯示其上下頜骨內(nèi)均可見(jiàn)牙骨質(zhì)-骨結(jié)構(gòu)不良表現(xiàn)。

綜上，該病例中包含了牙骨質(zhì)-骨結(jié)構(gòu)不良的各階段的影像學(xué)特點(diǎn)，屬于較為典型的繁茂型COD。

3.繁茂型COD 鑒別診斷

繁茂型COD 依靠影像學(xué)檢查進(jìn)行診斷，影像學(xué)表現(xiàn)隨病程進(jìn)展呈現(xiàn)出多樣化特點(diǎn)[7]，通常無(wú)特殊臨床癥狀，應(yīng)與骨化纖維瘤、牙瘤、牙骨質(zhì)瘤等疾病相鑒別[1～5,7～14]（表1）。

表1 牙骨質(zhì)-骨結(jié)構(gòu)不良鑒別診斷

4.繁茂型COD 治療思路

牙骨質(zhì)-骨結(jié)構(gòu)不良所累及的牙通常是有活力的，有學(xué)者提出牙骨質(zhì)-骨結(jié)構(gòu)不良是一種具有自限性的發(fā)育不良病變，并非腫瘤，因此是否有癥狀是計(jì)劃治療的一個(gè)重要因素[16]。查閱相關(guān)文獻(xiàn)[7，8，16～18]進(jìn)行分析討論，筆者認(rèn)為繁茂型COD 治療思路如下：對(duì)于無(wú)癥狀的繁茂型COD，常采取保守治療，定期復(fù)查。拔牙、牙髓炎、牙周炎和活動(dòng)義齒佩戴是繼發(fā)感染的主要刺激因素[8]，當(dāng)這些炎癥刺激進(jìn)入牙骨質(zhì)-骨結(jié)構(gòu)不良區(qū)域，一旦出現(xiàn)并發(fā)癥則行對(duì)癥治療[7]，必要時(shí)可手術(shù)治療[18]。

本病例為繁茂型COD 合并局部感染，筆者對(duì)患者行全口牙周治療，47 根尖區(qū)膿腫切開(kāi)引流，牙周手術(shù)治療，結(jié)合抗炎治療，臨床癥狀得以緩解，未行額外有創(chuàng)治療，囑患者定期復(fù)診。

繁茂型COD 通常采取影像學(xué)診斷，容易與其他疾病同時(shí)發(fā)生并相互影響，對(duì)于合并感染的繁茂型COD，給臨床治療帶來(lái)困難，需制定合適的治療計(jì)劃，在臨床工作中應(yīng)予以重視。