何 斌，趙倩楠，翟曉梅

(鄭州大學第一附屬醫(yī)院整形外科，河南 鄭州 450052)

背部彈力纖維瘤(elastofima dorsi，ED)的發(fā)病機制尚不清楚，多數(shù)學者認為是由肩胛骨與胸壁的機械摩擦和反復微創(chuàng)傷引起的纖維彈性組織過度增生所引發(fā)的反應性病變[1-3]。由于ED生長過程中患者多無不適癥狀，發(fā)現(xiàn)時往往瘤體較大、且腫物部位深在、周圍神經(jīng)血管豐富，因此選擇合理篩查方法，及早篩查，以防瘤體過大增加手術風險尤為重要。超聲(ultrasound, US)、計算機斷層掃描(computed tomography，CT)、磁共振成像( magnetic resonance imaging，MRI)是臨床常用影像學方法，已廣泛用于診斷與鑒別各類腫瘤。本研究旨在探討US、CT與MRI等3種影像學檢查方法診斷ED的術前診斷準確率、測量精確度，為臨床上ED的術前診斷提供重要參考，有助于制訂合理的治療方案。

1 資料與方法

1.1 臨床資料回顧性收集2016年9月至2021年9月鄭州大學第一附屬醫(yī)院整形外科收治的ED患者臨床資料。納入標準：1)術前于鄭州大學第一附屬醫(yī)院經(jīng)US、CT或MRI檢查且接受手術治療；2)術后經(jīng)病理檢查確診為ED；3)影像診斷結果由2名經(jīng)驗豐富的影像科醫(yī)生做出。排除標準：1)影像學診斷資料不完整；2)未獲得完整隨訪或患者不配合。

1.2 方法

1.2.1 影像學檢查方法 US：使用日本HITACHI公司HIVSION Preirus彩色超聲檢查系統(tǒng)(凸陣探頭頻率3 ～ 5 MHz，高頻線陣探頭頻率5 ～ 10 MHz)。CT：采用德國Siemens公司第2代炫速雙源CT掃描儀。平掃掃描參數(shù)：120 kV，電流180～220 mA，層厚5 mm，層間距5 mm。MRI：采用荷蘭Philips公司3.0T MRI成像儀進行掃描，8通道相控陣表面線圈成像。參數(shù)設置為：層厚8 mm,間隔0.8 mm,用T1WI、T2WI掃描橫截面。圖像分析:由2名高年資中級職稱影像科醫(yī)生進行雙盲法獨立閱片并對圖像進行回顧性分析，分別觀察US、CT和MRI的影像學征象，作出一致的影像診斷后與病理結果對比。若2名醫(yī)生意見存在分歧，經(jīng)討論獲得一致性意見后納入分析。

1.2.2 手術方法 根據(jù)病變大小不同采用局部麻醉或全身麻醉。單側病變取健側臥位，雙側病變取俯臥位，盡量使肩胛骨外展、外旋以充分顯露腫物。根據(jù)腫瘤的大小和位置，在腫物表面設計“鋸齒狀”皮膚切口，依次切開皮膚、皮下組織，鈍性分離背部肌肉至腫物表面。查見腫物呈不規(guī)則形，色紅白相間，質韌，邊界不清，以電刀沿腫物周圍剝離，于骨膜表面切除腫物，將腫物及其周圍少量結締組織一并切除。術中測量ED腫物直徑后，切下的組織留送常規(guī)病理檢查。潛行分離切口雙側皮下組織，形成兩筋膜組織瓣，將雙側筋膜組織瓣向中間推進閉合創(chuàng)面，創(chuàng)面徹底止血后放置負壓引流管，術區(qū)加壓包扎。術后標本行病理學檢測。

1.3 影像學檢查結果評價指標統(tǒng)計US、CT、MRI等3種影像學檢查資料，記錄術前影像學診斷結果、術前影像學檢查ED直徑測量值。術后病理學診斷評判：1)以Jarvi等[4]提出的彈力纖維瘤病理學特征作為診斷標準；2)以直尺測量術中腫物的直徑作為術中測量值。分析不同影像學檢查對ED術前診斷的準確率與精確度。檢查精確度以測量誤差值表示，測量誤差值=(測量值-實際值)/實際值。

2 結果

2.1 ED患者的一般資料共納入69例患者，其中男23例，女46例，男女比例12，年齡33～75(54.20±12.07)歲。發(fā)病時間3 d～3 a，中位發(fā)病時間6個月。14例患者(20.29%)為體力勞動者，其余55例患者(79.71%)無繁重體力勞動。發(fā)病部位均為肩胛下角，15例(21.74%)為右側病變，29例(42.03%)為左側病變，25例(36.23%)為雙側病變，共94處病變，其中23處伴局部疼痛(24.47%)，其余71處(75.53%)無不適癥狀。

2.2 ED患者不同影像學檢查的特征39處病變行US檢查，表現(xiàn)為肩胛下區(qū)域，肌肉深層內不勻質回聲團塊，呈扁圓形或不規(guī)則形，無完整包膜，與周圍組織分界欠清晰，腫塊內無明顯血流信號。44處病變行CT檢查，表現(xiàn)為肩胛下角區(qū)，前鋸肌、背闊肌及菱形肌深層，密度與肌肉近等，為非均質性腫塊，并伴有散在的衰減區(qū)，提示病變內存在脂肪。68處病變行MRI檢查，表現(xiàn)為肩胛下區(qū)背闊肌、前鋸肌深層，信號強度與骨骼肌相似的不均勻透鏡狀軟組織腫塊，鄰近胸腔后方，與周圍組織分界不清，腫塊內可見條狀分布的纖維組織與脂肪組織相間的混雜信號，以纖維組織為主，在T1WI、T2WI圖像上，ED中心部分含有與骨骼肌相似的低強度信號，伴有混合的線性或曲線條紋的長T1等T2脂肪組織信號。所有患者實驗室檢查及胸部X線檢查均未發(fā)現(xiàn)異常。

2.3 ED患者不同影像學檢查診斷結果比較

2.3.1 3種影像學檢查的診斷準確率比較 納入經(jīng)術后病理學確診的69例患者共94處病變，經(jīng)US檢查的39處腫物中有6處診斷為ED，診斷準確率15.38%；經(jīng)CT檢查的44處腫物中有10處診斷為ED，診斷準確率22.73%；經(jīng)MRI檢查的68處腫物中有34處診斷為ED，診斷準確率50.00%。US、CT和MRI術前診斷準確率總體比較差異有統(tǒng)計學意義(χ2=16.433，P<0.001)。MRI術前診斷準確率高于US、CT(χ2=12.687,P=0.001；χ2=8.331,P=0.004)，而US與CT術前診斷準確率比較差異無統(tǒng)計學意義(χ2=0.716,P=0.397)。

2.3.2 3種影像學檢查的診斷精確度比較 3種影像學檢查ED直徑測量值共有151個，其中39個US、44個CT和68個MRI。US、CT、MRI檢查測量誤差值分別為0.15±0.09、0.11±0.06、0.05±0.03，總體比較差異有統(tǒng)計學意義(F=43.350，P<0.001)。MRI測量誤差值低于US、CT(P均<0.001)，CT測量誤差值低于US(P=0.002)。

3 討論

ED是一種少見的良性軟組織腫瘤，由Jarvi和Saxen于1961年首次提出[4]。在WHO(2020)分類標準中，ED歸于成纖維細胞/肌成纖維細胞腫瘤[5]。雖然最初認為ED為罕見病，但最近Tepe等[6]一項基于CT篩查的研究顯示，18歲以上人群中ED發(fā)病率為2.73%，65歲以上人群中ED患病率顯著增加(5.8%)。尸體解剖發(fā)現(xiàn)，在55歲以上的人群中高達24%的女性和11%的男性患有ED[4]。人群分布上，ED好發(fā)于50歲以上女性和體力勞動者[7]，女性ED患病率為男性的1.96倍[6]。本研究觀察到了類似的分布，男女比例為12，發(fā)病年齡為(54.20±12.07)歲。ED的病因尚不清楚。多數(shù)學者認為肩胛骨下端和胸壁之間的反復機械摩擦，刺激骨膜成纖維細胞產(chǎn)生彈性組織，是ED發(fā)生的主要致病機制[8]。也有理論認為遺傳代謝缺陷可能導致彈力纖維瘤的形成[3]。其他可能的病因包括血管功能不全、膠原蛋白彈性變性和彈性纖維蛋白原生成異常等[2]。

在ED診斷方面，最早Nagamine等[9]認為，對肩胛下區(qū)腫物均需進行穿刺活檢，以確認病變性質。然而，由于ED的不均一性(纖維組織與脂肪組織交織)，在超聲引導下進行針吸活檢可以顯著提高采樣的準確率。雖然術后病理仍為診斷金標準，但最近的研究結果顯示，根據(jù)臨床表現(xiàn)、典型部位和影像學檢查(CT或MRI)即可診斷ED，僅當影像學表現(xiàn)不典型或病變生長迅速時進行活檢[2]。臨床表現(xiàn)方面，ED的臨床表現(xiàn)無特異性和具有多變性，易誤診。肩背部疼痛不適、同側肩關節(jié)功能受限、背部無痛性腫脹、或隨著肩胛骨運動發(fā)出咔噠聲是ED的常見癥狀。但幾乎一半被診斷為ED的患者無任何癥狀[10]。大多數(shù)ED病變(99%)位于肩胛下角和胸后壁之間，背闊肌、前鋸肌或菱形肌深處，附著在第6～8肋骨區(qū)域的骨膜和韌帶上[11]。然而，也有報道其他罕見部位，如脊柱(黃韌帶，椎管內)、腋窩、足、手、大腿和臀部(大轉子、髂嵴、坐骨結節(jié))、關節(jié)內、腹部(胃、直腸和大網(wǎng)膜)，鷹嘴或三角肌，甚至三尖瓣和鞏膜[3,11]。鑒別診斷方面，ED可能被誤診為肩關節(jié)炎、頸椎病、肩袖撕裂或肩峰下滑囊炎[12]。此外ED還需要與其他軟組織腫塊相鑒別，如肉瘤、脂肪瘤、血管瘤、神經(jīng)纖維瘤、周圍神經(jīng)鞘瘤等[13]。

ED典型的超聲圖像顯示肩胛下區(qū)異常腫塊，邊界不清，呈束狀結構，有粗細不一的高回聲(纖維化條帶)和低回聲(脂肪組織)條紋交替出現(xiàn)。有4種超聲模式：Ⅰ型(54%)為不均勻束狀型，Ⅱ型(22%)為不均勻非特異型，Ⅲ型(15%)為高回聲型，Ⅳ型(9%)為低回聲型[14]。但US受患者的體型影響較大，可能會低估ED的實際大小，具有一定局限性。典型CT掃描顯示界限不清、不均勻的半月型軟組織腫塊，其密度與骨骼肌相似，含有脂肪衰減的線狀條紋。MRI具有多方位、多參數(shù)三維成像以及對軟組織分辨率高的特點，但容易受到磁場等因素的干擾，出現(xiàn)圖像畸變及移位現(xiàn)象，造成最終圖像失真，破壞其準確率[15]，ED在MRI成像上表現(xiàn)為不均勻透鏡狀軟組織腫塊，鄰近胸腔后方，呈低信號，反映纖維組織；在T1WI、T2WI圖像上，病變顯示與骨骼肌相似的信號強度，其間散布脂肪信號強度的線性或曲線組織條紋，顯示ED典型的脂肪條紋模式[16]。在短時反轉恢復序列上，脂肪組織呈低信號，纖維組織信號略高。存在3種CT和MRI模式：A型(84%)為不均勻束狀型，B型(8%)為不均勻非特異型；C型(8%)為與肌肉均勻等密度或等信號型[14]。Tamimi等[17]報道，與超聲和CT相比，MRI對ED診斷價值更高，MRI對ED的陽性預測值為93.3%，敏感性為100%。本研究結論與上述報道相似，但3種檢查方式的診斷準確率均較低，這可能因為國內影像學檢查目的多以為手術提供參考為主，對腫物的確切診斷多由術后病理學檢查提供，此外本研究的評測的方式不同。本研究還存在一定局限性，該研究為回顧性研究，收集的樣本量有限，還需要更大樣本的長期隨訪來確定不同影像學檢查對ED的診斷價值。

綜上所述，ED是一種少見的良性軟組織腫瘤，通常位于肩胛下角和胸后壁之間，好發(fā)于老年女性及體力勞動者。US、CT、MRI等3種影像學檢查方法都能用于ED術前診斷和腫物直徑測量，MRI檢測術前診斷準確率更高，測量精確度更高。