明安曉 李 旭 刁 美 葉 茂 劉雪來 李 龍

(首都兒科研究所附屬兒童醫(yī)院普外科，北京 100020)

腹腔鏡輔助肛門成形術(shù)(laparoscopic assisted anorectoplasty，LAARP)廣泛用于中高位肛門直腸畸形的治療[1]，較傳統(tǒng)的后矢狀入路手術(shù)(Pea手術(shù))創(chuàng)傷小，術(shù)后排便功能等同于或優(yōu)于Pea手術(shù)[2,3]。但隨著手術(shù)例數(shù)的積累，研究顯示LAARP術(shù)后直腸黏膜脫垂的發(fā)生率較Pea手術(shù)高[4,5]。為減少該并發(fā)癥的發(fā)生，2020年7月以后我們對LAARP手術(shù)進行了針對性的技術(shù)改進：減少直腸遠端系膜的游離，在保證腸管有足夠的長度經(jīng)肛門拖出的情況下，盡量減少腹腔內(nèi)腸管的游離；將直腸遠端拖出至因系膜牽拉無法拖出時，切除拖出肛門外的腸管；在保證直腸遠端血運良好的前提下，將直腸遠端與肛門皮膚縫合，使肛門成形后直腸處于微張力的狀態(tài)。本研究回顧分析2018年1月～2021年6月LAARP治療先天性肛門閉鎖合并直腸尿道瘺的資料，其中2020年6月前66例采用傳統(tǒng)方法(傳統(tǒng)組)，2020年7月后40例采用改進方法(改進組)，比較2組術(shù)后1年直腸黏膜脫垂的發(fā)生情況，探討技術(shù)改進對減少直腸黏膜脫垂的價值。

1 臨床資料與方法

1.1 一般資料

病例選擇標準：先天性肛門閉鎖合并直腸尿道瘺的男性患兒；出生后2～3天行乙狀結(jié)腸或橫結(jié)腸造口，造口后擇期行LAARP，LAARP后2～3個月關(guān)閉結(jié)腸造口，完成標準的三期手術(shù)。

排除標準：因腹腔粘連無法行腹腔鏡手術(shù)需中轉(zhuǎn)開腹。

本組106例，均為男性，LAARP手術(shù)年齡1.5～8.3月，(3.7±1.3)月。LAARP術(shù)前行造瘺口遠端加壓造影明確合并直腸尿道瘺的類型，本組直腸尿道球部瘺61例，直腸尿道前列腺部瘺33例，直腸膀胱頸部瘺12例。骶尾椎正側(cè)位及腰骶椎MRI檢查了解骶尾椎發(fā)育情況、骶骨發(fā)育指數(shù)[6]及脊髓栓系情況，本組骶骨發(fā)育不良(骶骨缺失2節(jié)或2節(jié)以上)6例，骶骨發(fā)育指數(shù)0.3～1.1(0.75±0.09)，其中25例<0.7，脊髓栓系19例；逆行膀胱造影了解膀胱輸尿管返流情況，本組43例合并膀胱輸尿管返流。

2018年1月～2020年6月66例采用傳統(tǒng)方法(傳統(tǒng)組)，2020年7月～2021年6月40例采用改進方法(改進組)，2組手術(shù)年齡、直腸尿道瘺類型、骶骨發(fā)育指數(shù)及骶骨發(fā)育不良、脊髓栓系、膀胱輸尿管返流發(fā)生率差異均無統(tǒng)計學意義(P>0.05)，見表1。

表1 2組一般資料比較

1.2 手術(shù)方法

2組術(shù)者相同，2018年前該術(shù)者已完成LAARP手術(shù)300余例。2組均行經(jīng)臍單切口LAARP，經(jīng)臍部小切口置入一個5 mm和2個3 mm trocar，腹腔鏡下行遠端直腸游離，并行直腸尿道瘺修補術(shù)。轉(zhuǎn)會陰部在電刺激儀的輔助下完成盆底括約肌隧道建立，將遠端直腸經(jīng)括約肌中心拖出[7]。

改進組的具體措施：①腹腔鏡下盡量減少直腸遠端的游離：對于中位的直腸尿道球部瘺或直腸盲端較低的直腸尿道前列腺部瘺，在不需要離斷直腸上動脈的前提下，盡可能在腹膜反折線附近開始游離。在保證遠端拖出腸管長度的情況下，盡量減少近端乙狀結(jié)腸系膜的松解。對于高位的直腸尿道前列腺部瘺或直腸膀胱頸部瘺，為保證有足夠的腸管長度經(jīng)會陰部拖出，可能需要離斷直腸上動靜脈，根據(jù)遠端結(jié)腸的長度，盡量減少離斷血管近端系膜的游離。②將直腸盲端經(jīng)括約肌中心穿出，將腹腔內(nèi)游離腸管全部拖出，直到腸管因系膜牽拉無法拖出后，將多余直腸切除。③如有明顯結(jié)腸擴張肥厚，表明結(jié)腸功能欠佳，需予以切除。④在保證遠端結(jié)腸血運良好的前提下，將直腸末端在適度張力下與肛門皮膚吻合(圖1)，吻合完成后使新成形的肛門口輕度內(nèi)陷(圖2)。⑤對稱修剪直腸遠端的黏膜組織，避免雙側(cè)黏膜組織不對稱或肛門成形后吻合口的黏膜組織呈外翻狀態(tài)。

圖1 直腸遠端經(jīng)肛門拖出后呈低張力狀態(tài)，系膜輕度牽拉 圖2 成形后肛門輕度內(nèi)陷，雙側(cè)直腸黏膜對稱 圖3 直腸黏膜脫垂程度分級：A、B.輕度；C、D.重度

術(shù)后1個月門診復查，檢查肛門外觀，了解直腸黏膜脫垂情況，行肛門指檢了解有無直腸回縮。術(shù)后3個月、6個月、1年及以后每年定期門診或電話隨訪，了解直腸黏膜脫垂及直腸回縮情況。

1.3 觀察指標

1.3.1 直腸黏膜脫垂的診斷標準和分級 結(jié)合Brisighelli等[8]的報道，我們將直腸黏膜脫垂定義為，患兒在安靜狀態(tài)下，環(huán)周或部分直腸黏膜明顯突出于肛門外口，無法自行還納，排便或腹壓增加時明顯。直腸黏膜脫垂程度分為2級：輕度(圖3A、B)，黏膜脫出長度<0.5 cm，黏膜脫垂的范圍小于肛門環(huán)周的1/2；重度(圖3C、D)，安靜狀態(tài)下直腸黏膜脫出長度>0.5 cm，脫垂范圍可局限于肛門環(huán)周的一側(cè)或大于肛門環(huán)周的1/2，往往合并明顯的相關(guān)癥狀，如黏膜出血、破潰，分泌物增多等。統(tǒng)計術(shù)后1年內(nèi)發(fā)生的直腸黏膜脫垂。

1.3.2 直腸回縮的診斷標準 根據(jù)我們的經(jīng)驗，肛門外觀檢查及指檢顯示直腸黏膜自肛門吻合口處回縮上移與肛門皮膚間形成間隔，回縮處瘢痕愈合，診斷直腸回縮。

1.4 統(tǒng)計學方法

2 結(jié)果

106例術(shù)后均獲得隨訪，隨訪時間12～54個月，中位數(shù)27個月。

術(shù)后1年內(nèi)直腸黏膜脫垂25例(23.6%，25/106)，其中改進組4例(10.0%，4/40)，傳統(tǒng)組21例(31.8%，21/66)，改進組直腸黏膜脫垂發(fā)生率明顯降低(P=0.010)，見表2。按不同肛門閉鎖類型分別統(tǒng)計，直腸尿道球部瘺改進組直腸黏膜脫垂發(fā)生率明顯降低(P=0.003)，直腸尿道前列腺部瘺改進組直腸黏膜脫垂發(fā)生率雖然降低一半，但差異無統(tǒng)計學意義(P=0.652)，直腸膀胱頸部瘺2組直腸黏膜脫垂發(fā)生率差異無統(tǒng)計學意義(P=1.000)，見表2。直腸黏膜脫垂的嚴重程度，改進組無脫垂36例，輕度脫垂2例，重度脫垂2例，傳統(tǒng)組無脫垂45例，輕度脫垂16例，重度脫垂5例，差異有統(tǒng)計學意義(Z=-2.437，P=0.015)。

表2 2組不同肛門閉鎖類型直腸黏膜脫垂發(fā)生率比較

25例直腸黏膜脫垂的發(fā)生時間均在LAARP術(shù)后6個月以內(nèi)。傳統(tǒng)組18例、改進組3例術(shù)后1個月內(nèi)開始出現(xiàn)，逐漸加重，關(guān)瘺前行直腸黏膜切除術(shù)；傳統(tǒng)組3例、改進組1例術(shù)后4～6個月出現(xiàn)并逐漸加重，關(guān)瘺手術(shù)后行直腸黏膜環(huán)切術(shù)。

傳統(tǒng)組1例術(shù)后8天因遠端血運不足出現(xiàn)吻合口回縮，經(jīng)腹腔鏡游離直腸遠端后拖出行直腸肛門吻合。改進組無吻合口回縮。2組直腸回縮發(fā)生率差異無統(tǒng)計學意義(χ2=0.612，P=1.000)。

3 討論

LAARP是治療中高位肛門直腸畸形的常用手術(shù)方法，與傳統(tǒng)的后矢狀入路手術(shù)相比，其優(yōu)勢包括會陰部切口小，可以更清晰地顯示直腸尿道瘺及其周圍結(jié)構(gòu)，可以使直腸盲端準確置于肛提肌及肛門外括約肌中心，不切開盆底肌肉復合體，避免肌肉及神經(jīng)損傷。研究[4,9]顯示，LAARP與傳統(tǒng)的后矢狀入路相比可獲得更好的排便功能，可降低傷口感染的發(fā)生率。

然而，研究[5,10,11]顯示LAARP術(shù)后直腸黏膜脫垂的發(fā)生率較Pea手術(shù)明顯增加，Son等[9]研究顯示LAARP術(shù)后直腸黏膜脫垂的發(fā)生率高達51.2%(44/86)。腹腔鏡手術(shù)游離腸管更容易，游離腸管的長度更長，過多游離腸管容易導致直腸黏膜脫垂；腹腔鏡手術(shù)后腹腔內(nèi)粘連輕，盆腔內(nèi)游離腸管無法固定，也可導致直腸黏膜脫垂。研究表明，減少直腸遠端游離[9]、將直腸后壁進行固定[12]，可減少直腸黏膜脫垂的發(fā)生。盡管采取這些措施，直腸黏膜脫垂的發(fā)生率仍然較高。

為降低直腸黏膜脫垂的發(fā)生率，我們在手術(shù)時減少直腸遠端系膜的游離，在保證有足夠的腸管長度經(jīng)肛門拖出的情況下，盡量減少腹腔內(nèi)腸管的游離；將直腸遠端拖出至因系膜牽拉無法拖出時，切除拖出肛門外的腸管；在保證切緣血運良好的前提下，將直腸遠端與肛門皮膚縫合，使肛門成形后直腸肛門吻合口處于微張力的狀態(tài)。由于直腸盲端受到乙狀結(jié)腸系膜的牽拉，以及腸管本身的張力，術(shù)后直腸黏膜脫垂的發(fā)生率較前明顯下降。

手術(shù)方法改進后直腸尿道球部及前列腺部瘺患兒術(shù)后直腸黏膜脫垂的發(fā)生率下降，膀胱頸部瘺術(shù)后未明顯改善。Son等[9]的研究也顯示，減少直腸遠端游離，直腸前列腺部瘺及尿道球部瘺患兒直腸黏膜脫垂的發(fā)生率明顯下降(66.7% vs. 13.3%，77.8%vs. 0，均P<0.001)。膀胱頸部瘺因直腸盲端位置高，術(shù)中往往需要離斷直腸上動靜脈使直腸遠端有足夠的長度經(jīng)會陰部拖出，離斷直腸上動靜脈血管弓后直腸系膜的牽拉作用明顯下降，可能是直腸黏膜脫垂發(fā)生率升高的原因。

本組術(shù)后直腸黏膜脫垂25例中以輕度脫垂為主(18例)。根據(jù)我們的經(jīng)驗，當吻合口處局部腸管黏膜出現(xiàn)堆積時，局部容易出現(xiàn)輕度黏膜外翻。因此，改進組我們將多余的直腸末端黏膜組織進行對稱修剪，使吻合口處直腸環(huán)周張力保持一致，避免出現(xiàn)部分黏膜堆積及肥厚，并使肛門輕度凹陷，術(shù)后肛門外觀接近正常肛門。凹陷的肛門可以使肛管的腸管變短，對排便功能也可以產(chǎn)生積極的影響。遠期排便功能仍需要進一步評價。

直腸肛門吻合口張力較高，可能導致吻合口直腸回縮，后期瘢痕形成或肛門狹窄，引起排便困難。然而本研究2組直腸回縮發(fā)生率差異無統(tǒng)計學意義。研究表明，低張力吻合不會增加直腸回縮的風險，保證直腸遠端良好血供是避免直腸回縮的關(guān)鍵。在直腸遠端血運良好的前提下，即使直腸遠端吻合口張力稍高，仍然不會造成直腸回縮。直腸遠端血運良好的表現(xiàn)為，經(jīng)隧道將直腸遠端拖出后，修剪完畢的直腸切緣顏色鮮紅，可見明顯出血。若切除直腸遠端后切緣近端腸管顏色蒼白，無明顯出血，提示直腸遠端血運異常，應檢查直腸遠端血管弓的情況，或者直腸遠端系膜牽拉張力過高，需進行進一步游離降低系膜張力。

本研究的目的是對低張力吻合的效果及安全性進行初步探索，現(xiàn)階段只能通過術(shù)中觀察直腸張力及吻合后肛門外觀來判斷張力大小。低張力吻合的程度有很大的經(jīng)驗性及主觀性，對吻合口張力進行量化才能使該手術(shù)技術(shù)獲得進一步推廣應用。關(guān)于吻合口張力的量化，還需要通過前瞻性定量研究進行進一步的論證。后期我們將針對該問題進行進一步研究。

各中心報道的LAARP術(shù)后直腸黏膜脫垂的發(fā)生率有很大的差異。首先，手術(shù)技術(shù)因素的影響，腹腔鏡手術(shù)早期該并發(fā)癥的發(fā)生率往往較高；其次，肛門直腸畸形的類型差異，直腸尿道瘺的位置越高，盆底括約肌的發(fā)育越差，盆底肌肉發(fā)育不良也是直腸黏膜脫垂發(fā)生的因素之一[13]；再次，對直腸黏膜脫垂的診斷標準不同，部分報道僅包含嚴重的直腸黏膜脫垂，較輕的直腸黏膜脫垂未進行統(tǒng)計[5]。本研究對安靜狀態(tài)下所有程度的直腸黏膜脫垂均進行統(tǒng)計，這使本組直腸黏膜脫垂的整體發(fā)生率較高。

根據(jù)我們的經(jīng)驗，大多數(shù)直腸黏膜脫垂在關(guān)瘺前已出現(xiàn)，Son等[9]研究顯示術(shù)后出現(xiàn)直腸黏膜脫垂的中位時間為5.8(0.6～37)月。本組25例直腸黏膜脫垂中21例在關(guān)瘺前出現(xiàn)。為便于比較研究，本研究僅對肛門成形術(shù)后12個月內(nèi)出現(xiàn)的直腸黏膜脫垂進行統(tǒng)計。如后期有較為嚴重的便秘，少數(shù)患兒仍會出現(xiàn)直腸黏膜脫垂，或者由輕度直腸黏膜脫垂轉(zhuǎn)變?yōu)橹囟龋@與后期便秘有關(guān)，與手術(shù)關(guān)系不大，故未納入本研究。

綜上所述，減少直腸遠端游離、肛門直腸微張力吻合、直腸遠端黏膜適度修剪，可降低直腸黏膜脫垂的總體發(fā)生率，尤其是肛門閉鎖伴直腸尿道球部或前列腺部瘺的患兒。