葉元元 曾梅鳳 張何威

腦性癱瘓（簡(jiǎn)稱腦癱）是指胎兒及嬰兒時(shí)期腦發(fā)育過(guò)程中的非進(jìn)行性顱腦損傷導(dǎo)致的持續(xù)存在的運(yùn)動(dòng)、姿勢(shì)發(fā)育障礙，是兒童神經(jīng)功能障礙的重要原因，常伴有智力不足、聽(tīng)力、視覺(jué)、語(yǔ)言功能障礙等表現(xiàn)[1]。腦癱患兒由于運(yùn)動(dòng)功能受限，需要長(zhǎng)期依賴他人照顧，給家庭和父母帶來(lái)了巨大的負(fù)擔(dān)，提高腦癱患兒生活自理能力已經(jīng)成為實(shí)施康復(fù)干預(yù)的重要內(nèi)容[2-4]?！秶?guó)際功能、殘疾和健康分類（兒童和青少年版）》提出，腦癱患兒的生活自理能力水平是健康因素、個(gè)人因素和環(huán)境因素動(dòng)態(tài)交互的結(jié)果。相關(guān)研究也表明，手功能分級(jí)、粗大運(yùn)動(dòng)功能、健康基礎(chǔ)水平、適應(yīng)性水平與家庭生態(tài)均為腦癱患兒生活自理能力的重要影響因素[5]。從臨床實(shí)踐來(lái)看，腦癱兒童在康復(fù)過(guò)程中往往更注重下肢功能的訓(xùn)練，而相對(duì)忽視對(duì)上肢功能的訓(xùn)練。腦癱兒童的上肢功能障礙嚴(yán)重影響其日常生活自理能力[6]，探究手功能和生活自理能力之間的相關(guān)性具有重要的現(xiàn)實(shí)意義。

目前針對(duì)腦癱兒童手功能的分級(jí)主要是手功能分級(jí)系統(tǒng)(manual ability classification system, MACS)和粗大運(yùn)動(dòng)功能分級(jí)系統(tǒng)(cross motor function classification system, GMFCS)，但這些方法都是針對(duì)是否具備完成特定任務(wù)的客觀能力的評(píng)估，且沒(méi)有針對(duì)單側(cè)上肢功能障礙患兒的評(píng)價(jià)，存在一定局限性。本研究采用了基于動(dòng)作觀察的手功能評(píng)估工具獲得雙手操作功能指標(biāo)。雙手功能評(píng)估（both hands assessment, BoHA）和輔助手功能評(píng)估(assisting hand assessment, AHA)分別適用于痙攣型四肢癱和痙攣型偏癱兒童，是針對(duì)MACS I～I(xiàn)II級(jí)兒童開(kāi)發(fā)的，能夠反應(yīng)手功能客觀信息的標(biāo)準(zhǔn)化上肢活動(dòng)表現(xiàn)的觀察指標(biāo)[7-8]。本研究的目的是在充分考慮混雜因素及其他影響因素的情況下探究6～10歲（MACS I～I(xiàn)II級(jí)）腦癱患兒手功能與生活自理能力之間的相關(guān)關(guān)系。

1 對(duì)象與方法

1.1 研究對(duì)象

本研究采用橫斷面設(shè)計(jì)，患者信息來(lái)源于蘇州市民生科技項(xiàng)目（SYSD2020209）收集的數(shù)據(jù)庫(kù)。選取2019年1月—2021年6月在我院確診、年齡6～10歲（MACS I-III級(jí)）的腦癱兒童納入研究。研究的實(shí)施過(guò)程與結(jié)果發(fā)布通過(guò)了蘇州大學(xué)附屬兒童醫(yī)院倫理委員會(huì)批準(zhǔn)，并取得患兒監(jiān)護(hù)人書面知情同意書。

1.2 調(diào)查工具及內(nèi)容

（1）腦癱兒童基本情況調(diào)查：自制腦癱兒童基本情況調(diào)查表，由父母填寫完成。問(wèn)卷包括患兒的年齡和性別、臨床共病以及部分家庭信息，如家庭收入、父母教育水平等內(nèi)容。使用MACS和GMFCS評(píng)定手功能和粗大運(yùn)動(dòng)功能水平。由經(jīng)過(guò)培訓(xùn)的課題組成員和職業(yè)治療師共同完成研究對(duì)象的等級(jí)評(píng)定。

（2）活動(dòng)能力測(cè)量：使用中文版兒童殘疾評(píng)定量表-計(jì)算機(jī)自適應(yīng)測(cè)試（PEDI-CAT）測(cè)量研究對(duì)象自理能力水平。PEDI-CAT是衡量0～20歲兒童自理能力的有效指標(biāo)，包括日常行為、身體活動(dòng)、溝通能力與認(rèn)知水平以及生活管理能力4個(gè)方面，于2012年10月正式使用。相比于兒童殘疾評(píng)定量表（PEDI）更加簡(jiǎn)明、高效，改善了PEDI中存在的部分缺陷[9]。

使用輔助手評(píng)估測(cè)試（AHA）測(cè)量痙攣型偏癱兒童雙手活動(dòng)功能，該測(cè)試適用于18個(gè)月至12歲的偏癱兒童或產(chǎn)科臂叢神經(jīng)麻痹兒童；使用雙手功能評(píng)估測(cè)試（BoHA）測(cè)量痙攣型四肢癱兒童雙手活動(dòng)功能，該測(cè)試適用于22個(gè)月至13歲的痙攣型四肢癱兒童。輔助手評(píng)估測(cè)試（AHA）和雙手功能評(píng)估測(cè)試（BoHA）旨在觀察兒童在雙手游戲參與（即需要使用雙手的玩具）中的表現(xiàn)，通過(guò)對(duì)表現(xiàn)的標(biāo)準(zhǔn)化觀察，分析和衡量?jī)和瘡氖码p手活動(dòng)的能力[7-8]。

使用粗大運(yùn)動(dòng)功能測(cè)量量表（GMFM-66）進(jìn)行粗大運(yùn)動(dòng)功能的總體測(cè)量，由經(jīng)過(guò)培訓(xùn)的課題組成員和職業(yè)治療師共同完成評(píng)估。

（3）認(rèn)知功能測(cè)量：通過(guò)雙向互譯的方式獲取瑞文彩色型推理測(cè)驗(yàn)量表(Raven’s Color Progressive Matrix, RCPM）。RCPM是一種測(cè)量5～11歲兒童非語(yǔ)言智力的工具[10]。 根據(jù)RCPM提供的標(biāo)準(zhǔn)化分?jǐn)?shù)，將標(biāo)準(zhǔn)分?jǐn)?shù)為70分或更低的測(cè)試對(duì)象定義為認(rèn)知障礙。對(duì)于無(wú)法完成RCPM的兒童，可以依據(jù)心理醫(yī)生、家長(zhǎng)或?qū)W校提供診斷證明判斷是否具有認(rèn)知功能障礙。

執(zhí)行功能行為評(píng)定量表（Behavior Rating Inventory of Executive Function, BRIEF）父母版是測(cè)量6～18歲兒童執(zhí)行功能范圍的標(biāo)準(zhǔn)化評(píng)定量表，量表包括2個(gè)指數(shù)和86個(gè)條目。行為管理指數(shù)包括抑制、轉(zhuǎn)換和感情、控制3個(gè)分量表，元認(rèn)知功能指數(shù)包括任務(wù)啟動(dòng)、工作記憶、計(jì)劃、組織和監(jiān)控5個(gè)分量表?？捎糜谠u(píng)估學(xué)齡前兒童的學(xué)習(xí)障礙、語(yǔ)言障礙、注意力障礙等后天神經(jīng)和發(fā)育障礙問(wèn)題。行為管理指數(shù)包括抑制、轉(zhuǎn)換和感情、控制3個(gè)分量表。每個(gè)條目按1～3級(jí)評(píng)分，得分越高反映執(zhí)行功能受損越嚴(yán)重[11]。

1.3 統(tǒng)計(jì)學(xué)方法

采用SPSS 25.0統(tǒng)計(jì)學(xué)軟件分析研究對(duì)象人口學(xué)特征，符合正態(tài)分布的計(jì)量資料采用“均數(shù)±標(biāo)準(zhǔn)差”表示，非正態(tài)分布計(jì)量資料采用中位數(shù)（四分位數(shù)）描述集中趨勢(shì)和離散趨勢(shì)。計(jì)數(shù)資料計(jì)算百分率；對(duì)于服從正態(tài)分布的資料采用Pearson相關(guān)分析，檢驗(yàn)手功能和生活自理能力相關(guān)性；通過(guò)單因素和多元線性回歸分析估計(jì)手功能對(duì)生活自理能力的影響。使用Graphpad prism 9.3軟件繪制相關(guān)性分析散點(diǎn)圖。通過(guò)Dagitty online software在線平臺(tái)繪制因果關(guān)系模型有向無(wú)環(huán)圖（DAG）。以P＜0.05為差異具有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

2 結(jié)果

2.1 研究對(duì)象基本特征

本次調(diào)查共納入研究對(duì)象53例，其中痙攣型偏癱兒童30例，痙攣型四肢癱兒童23例，表1根據(jù)分型匯總了納入研究的53例腦癱兒童的基本情況。痙攣型偏癱兒童30例，中位年齡8.5歲；痙攣型四肢癱兒童23例，中位年齡7歲。10（18.9%）例患兒患有癲癇，2(3.8%)例患兒因監(jiān)護(hù)人拒絕回答（缺失）。15(28.3%)例患兒存在智力障礙，4(7.5%)例患兒因視力受損且無(wú)法獲取相關(guān)資料（缺失）。

表1 研究對(duì)象基本特征

續(xù)表

2.2 主要測(cè)量指標(biāo)比較

痙攣型偏癱與四肢癱兒童在手功能、粗大運(yùn)動(dòng)功能、生活自理能力、認(rèn)知等測(cè)試得分比較差異均無(wú)統(tǒng)計(jì)學(xué)意義（P＞0.05），見(jiàn)表2。

表2 主要測(cè)量指標(biāo)結(jié)果

2.3 生活自理能力與手功能相關(guān)性分析

相關(guān)性分析結(jié)果所示，PEDI-CAT量表分?jǐn)?shù)和AHA得分（r=0.727）以及PEDI-CAT量表分?jǐn)?shù)和BoHA得分（r=0.616）之間具有相關(guān)性（P＜0.05）。見(jiàn)圖1。

圖1 生活自理能力與手功能相關(guān)性分析

2.4 生活自理能力影響因素單因素篩查

為進(jìn)一步探討腦癱兒童生活自理能力和手功能的相關(guān)性，以AHA/BoHA為自變量、PEDI-CAT為因變量進(jìn)行單因素回歸分析。結(jié)果顯示，手功能是生活自理能力的影響因素。但對(duì)于痙攣型偏癱兒童，AHA只能解釋51%的因變量變異；對(duì)于痙攣型四肢癱兒童，BoHA只能解釋35%的因變量變異。為檢驗(yàn)考慮混雜因素條件下，手功能與生活自理能力的相關(guān)性，本研究根據(jù)文獻(xiàn)回顧和專家共識(shí)，梳理模型因果關(guān)系，討論形成生活自理能力決定因素理論模型。使用Dagitty online software在線平臺(tái)構(gòu)建有向無(wú)環(huán)圖，確定回歸模型最小調(diào)整變量集，包括年齡、手功能（AHA/BoHA）、認(rèn)知（RCMP）、行為自我調(diào)節(jié)能力（BRIEF）和共?。╟omorbidities），見(jiàn)圖2。

圖2 模型因果關(guān)系有向無(wú)環(huán)圖

2.5 腦癱兒童生活自理能力影響因素多因素分析

采用線性回歸方法探究自理能力影響因素。以自理能力評(píng)分為因變量，手功能、年齡、共病、RCPM、BRIEF為自變量，其中共病為分類變量（0=無(wú)，1=有），其余變量為連續(xù)性變量。根據(jù)多元線性回歸的結(jié)果顯示，痙攣型偏癱兒童和腦癱兒童模型的擬合程度不同。在痙攣型偏癱兒童模型中，AHA得分每增加1個(gè)單位，對(duì)應(yīng)的PEDI-CAT量表分?jǐn)?shù)增加0.208分(P=0.008)。認(rèn)知能力是混雜因素中唯一具有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義的影響因素；在痙攣型四肢癱兒童的模型中，BoHA得分每增加1個(gè)單位，對(duì)應(yīng)的PEDI-CAT量表分?jǐn)?shù)增加0.305分（P=0.001）。認(rèn)知和執(zhí)行功能是生活自理能力的主要影響因素（P＜0.05）。對(duì)于使用BoHA進(jìn)行評(píng)估的痙攣型四肢癱兒童，模型所解釋的方差占57.8%，其他變量對(duì)生活自理能力沒(méi)有明顯影響。對(duì)于使用AHA評(píng)估的痙攣型偏癱兒童，模型所解釋的方差占77.2%，模型擬合程度較好。見(jiàn)表3。

表3 腦癱兒童生活自理能力影響因素多元回歸模型

3 討論

本研究是針對(duì)腦癱兒童的橫斷面研究，調(diào)查了痙攣型偏癱和四肢癱兒童(MACS I～I(xiàn)II級(jí))生活自理能力和手功能之間的關(guān)系。痙攣型偏癱兒童與痙攣型四肢癱兒童之間存在一定的差異。在MACS分級(jí)中，痙攣型偏癱兒童歸類為Ⅱ級(jí)的比例更高，而痙攣型四肢癱兒童歸類為Ⅲ級(jí)的比例更高。粗大運(yùn)動(dòng)功能分級(jí)中，96.7%的痙攣型偏癱兒童被歸類為Ⅰ級(jí)。痙攣型四肢癱兒童粗大運(yùn)動(dòng)功能分級(jí)中各級(jí)別占比依次為34.8%、39.1%、17.4%及8.7%。共病包括癲癇、智力障礙、自閉癥譜系疾病、多動(dòng)癥4個(gè)方面。兩組患者共病患病率為64.2%，痙攣型四肢癱兒童共病患病率高于痙攣型偏癱患兒。

痙攣型偏癱兒童組與痙攣型四肢癱兒童組在各項(xiàng)測(cè)量指標(biāo)之間差異無(wú)統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。說(shuō)明痙攣型偏

癱兒童和四肢癱兒童在粗大功能運(yùn)動(dòng)能力、生活自理能力、認(rèn)知、注意力和行為規(guī)范能力等方面并無(wú)顯著差異。相關(guān)性分析結(jié)果顯示，使用AHA和BoHA測(cè)量的手功能水平與PEDI-CAT測(cè)量的生活自理能力之間存在正相關(guān)關(guān)系。這與相關(guān)現(xiàn)有研究的結(jié)論基本一致[12]，提示手功能訓(xùn)練和康復(fù)對(duì)于提高腦癱患兒生活自理能力具有重要的價(jià)值?？紤]到年齡、認(rèn)知、注意力、行為調(diào)節(jié)等其他混雜因素的影響，本研究通過(guò)有向無(wú)環(huán)圖構(gòu)建因果關(guān)系模型。有向無(wú)環(huán)圖解釋了可能存在的影響因素和生活自理能力的因果關(guān)系，即在其他有影響的變量條件下，手功能和生活自理能力之間的關(guān)系。有向無(wú)環(huán)圖的使用篩選出了因果模型的最小調(diào)整變量集，控制了在估計(jì)因果效應(yīng)時(shí)的潛在偏差。對(duì)于痙攣型偏癱或四肢癱兒童，在考慮這些因素的模型中，手功能仍然是生活自理能力的影響因素，提示手功能是腦癱患兒生活自理能力的主要影響因素。在未來(lái)的腦癱患兒護(hù)理與康復(fù)中，應(yīng)更加重視上肢功能的鍛煉，提高雙手操作功能，促進(jìn)生活自理能力的生成，在減輕家庭負(fù)擔(dān)的同時(shí)提高腦癱患兒的生活質(zhì)量。本研究主要存在兩個(gè)方面的局限性：一是研究樣本數(shù)量較少，本研究限制了樣本的年齡界限和MACS等級(jí)，在有限的患者群體中難以納入更多的樣本；二是未考慮MACS Ⅳ級(jí)和Ⅴ級(jí)兒童的情況，由于研究開(kāi)始前尚未發(fā)現(xiàn)能夠有效評(píng)價(jià)MACS Ⅳ級(jí)和Ⅴ級(jí)兒童雙手活動(dòng)能力的工具，僅納入了MACSⅠ～Ⅲ級(jí)的腦癱兒童。