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臨床資料

患者，男性，60歲，反復(fù)咳嗽、咳痰、氣短多年，近年來每年4~5次發(fā)作，多次在日喀則市人民醫(yī)院呼吸科住院治療。其患有以下基礎(chǔ)疾病：慢性支氣管炎；支氣管擴張；肺動脈高壓；肺源性心臟病；乙型病毒性肝炎（為小三陽，即乙型肝炎病毒表面抗原、e抗體、核心抗體均陽性）；CE4型肝包蟲?。▓D1）等。

2020年12月至2021年3月間因咳黃膿痰癥狀較重而兩次住院，期間一系列CT檢查先后發(fā)現(xiàn)肝內(nèi)膽管積氣（圖2）、肝包蟲囊感染伴膿腫形成（圖3）、膿腫破潰入肺底并可能與支氣管系統(tǒng)相通（圖4），以及膿腔經(jīng)支氣管引流后明顯縮?。▓D5）。

2021年3月16日，支氣管鏡檢查見右肺下葉支氣管大量黃色膽汁樣分泌物，確診膽管支氣管瘺。患者無明顯黃疸癥狀，但總膽紅素和直接膽紅素有增高（表1），考慮膽道系統(tǒng)感染所致。2021年3月兩次痰細菌培養(yǎng)結(jié)果：大腸埃希菌。

表1 患者在病程中的膽紅素指標 單位：μmol/L

由于存在手術(shù)禁忌證，經(jīng)抗感染、化痰、平喘等對癥治療后，患者癥狀好轉(zhuǎn)出院。

討 論

膽管支氣管瘺臨床上較少見，對其影像學(xué)描述也較少［1］。各種病因所致膽管梗阻和感染（膈下和肝膿腫）是膽管支氣管瘺基本原因，可見于肝包蟲病（肝囊型包蟲病為主）、阿米巴肝膿腫，膽道梗阻性疾?。懝芙Y(jié)石、膽管良性或惡性狹窄）、肝臟手術(shù)、外傷、結(jié)核感染等［2］。王繼濤等［3］在2014年統(tǒng)計了國內(nèi)膽管支氣管瘺的文獻，肝包蟲病引起的膽管支氣管瘺占31%，為其第二原發(fā)病因（第一病因為膽管結(jié)石，占41.8%）。Liao等［4］2011年對主要英文數(shù)據(jù)庫中膽管支氣管瘺病例的分析結(jié)果表明肝包蟲病只占12%。

然而，肝包蟲病并發(fā)膽管支氣管瘺具有一定的特殊性。肝囊型包蟲病病程中可與膽管系統(tǒng)相通，形成膽瘺。膽瘺是肝囊型包蟲病最常見、最嚴重的并發(fā)癥之一，占復(fù)雜病例的60%［5］。較大膽瘺時包蟲內(nèi)容物破入膽總管，可表現(xiàn)為梗阻性黃疸、膽管炎等；而較小的膽瘺常癥狀不明顯［5］。膽瘺也是肝包蟲囊腫感染的主要原因，存在膽瘺合并感染的包蟲囊腫侵蝕、穿入肺組織，導(dǎo)致鄰近肺部炎癥和/或胸腔積液，形成肺膿腫并破潰于支氣管，形成膽管-肝包蟲囊腫/膿腫-支氣管瘺［6］。此外，膈肌隨著呼吸運動與肝頂部包蟲堅硬的外壁摩擦造成壓迫及局部損傷也是誘發(fā)肝囊型包蟲病膽管支氣管瘺的重要因素之一［6］。

膽管支氣管瘺最常見的臨床表現(xiàn)為膽色素痰和刺激性咳嗽，其他癥狀有發(fā)熱、腹痛、胸悶、胸痛、梗阻性黃疸、呼吸困難等［3-4］。膽管支氣管瘺的診斷應(yīng)選擇內(nèi)鏡逆行胰膽管造影（ERCP）或經(jīng)皮肝穿刺膽道引流（PTCD），見造影劑進入支氣管可確診，可直觀顯示瘺管的位置以及膽管下端有無梗阻，也可同時進行膽汁引流。通過引流可以顯著減少膽汁進入支氣管的量，從而減少或消除膽汁對肺部的刺激，有些患者可因此而治愈［7-8］。支氣管鏡檢查也可明確診斷［6］。

本例患者由于有長期咳嗽、咳痰病史，一定程度上了掩蓋了膽管支氣管瘺的癥狀。因CT提示右膈下包蟲囊腫感染累及右肺，臨床亦懷疑患者黃膿痰癥狀較重與此有關(guān)，并行支氣管鏡確診。該患者的一系列CT檢查，反映了肝囊型包蟲病并發(fā)膽管支氣管瘺的典型病程，該患者肝囊型包蟲病符合CE4型［9］，生物學(xué)無活性，但發(fā)生了膽道系統(tǒng)的感染之后，通過隱匿的膽瘺，引起位于肝右葉及膈下的包蟲囊腫感染并形成膿腫，并進一步累及肺部，最終引起膽管-肝包蟲囊腫/膿腫-支氣管瘺，包蟲囊內(nèi)容物也經(jīng)支氣管排出。

綜上所述，右膈下區(qū)肝囊型包蟲病灶發(fā)生膽源性感染時，須警惕會造成膽管支氣管瘺，應(yīng)注意觀察其影像學(xué)的變化。