岑瑞祥 趙凱 萬浪

中耳膽脂瘤是角化的鱗狀上皮和上皮下結締組織以及角蛋白碎片在中耳進行性累積而成，伴或不伴有周圍組織的炎性反應[1]。膽脂瘤的發(fā)生是一個持續(xù)破壞性過程，侵蝕周圍骨結構，可引起嚴重的顱內外并發(fā)癥[2]，如腦膜炎、腦膿腫、骨膜下膿腫等，嚴重影響患者的生活質量。

Citespace是用于科學文獻可視化分析的軟件，既能體現(xiàn)科學知識在空間上的靜態(tài)結構關系，又能展示科學知識在時間上的動態(tài)發(fā)展規(guī)律[3]，目前已應用于多個領域[4]。本研究嘗試從文獻計量和情報分析角度，探討中耳膽脂瘤領域的研究熱點、動態(tài)前沿和知識基礎的發(fā)展趨勢，為今后深入開展相關研究提供理論參考。

1 材料與方法

以Web of Science Core Collection數(shù)據(jù)庫為數(shù)據(jù)來源，檢索“cholesteatoma AND middle ear”，時間范圍為2008年1月1日～2017年12月31日。利用Citespace V對所得文獻進行可視化分析。

2 結果

2.1 檢索結果 2008年1月1日～2017年12月31日收錄的相關文獻共949篇，其中論著類文獻822篇、綜述類文獻68篇、會議類文獻28篇、社論材料14篇、快訊13篇、會議摘要3篇、再版論文1篇。

2.2 國家和機構分布 用Citespace V軟件分別生成國家合作圖譜（見圖1）和機構合作圖譜（見圖2）。圖譜中的節(jié)點表示發(fā)文量，節(jié)點大小與發(fā)文量成正比。中心性用來衡量文獻的重要性，用紫色圈標注。由合作圖譜可知，共有34個國家和117個機構參與相關研究，發(fā)文量排名前5的國家為美國（144篇）、日本（114篇）、意大利（99篇）、土耳其（76篇）、韓國（68篇）。中心性排名前5的國家為意大利（0.32）、美國（0.21）、比利時（0.19）、西班牙（0.19）、英國（0.17）。從發(fā)文量及中心性推斷：美國、意大利、日本為該領域主要研究力量，且美國、意大利、日本、土耳其、德國和英國在該領域合作密切，集體優(yōu)勢明顯。

圖1 國家合作圖譜

發(fā)文量排名前5的機構為摩德納大學附屬醫(yī)院（28篇）、多倫多大學（14篇）、范德堡大學（8篇）、南大河聯(lián)邦大學（7篇）、麻省眼耳科醫(yī)院（7篇）。從圖2看，摩德納大學附屬醫(yī)院與多倫多大學合作密切；麻省眼耳科醫(yī)院與哈佛大學、哈佛大學醫(yī)學院有合作；東京慈惠醫(yī)科大學、比亞威斯托克醫(yī)科大學和埃斯基謝希爾奧斯曼加齊大學三所研究機構在2016年和2017年合作密切，而摩德納大學附屬醫(yī)院中心性為0.01，其余均為0，說明研究機構之間合作力度不足。

圖2 機構合作圖譜

2.3 期刊共被引分析 一般而言，引用量高的期刊代表該學科發(fā)展的核心動態(tài)，也是該學科的主要研究陣地。用Citespace V軟件生成期刊共被引圖譜（見圖3），圖譜中節(jié)點表示被引頻次，連線的顏色表示首次共被引的時間，節(jié)點大小與被引量成正比。由圖可知，共有142種期刊出版了相關文獻。頻次排名前5的共被引期刊依次為Laryngoscope（745）、Otol Neurotol（604）、J Laryngol Otol（511）、Otolaryng Head Neck（510）、Acta Oto-Laryngol（487）。中心性排名前5的期刊為Orl J Oto-Rhino-Lary（0.33）、Clin Exp Otorhinolar（0.13）、J Otolaryngol-Head N（0.12）、Rev Laryngol Otol Rhinol（Bord）（0.11）、Pediatrics（0.11）。綜合考慮，Laryngoscope、Otol Neurotol、J Laryngol Otol和Otolaryng Head Neck期刊在中耳膽脂瘤領域影響較大。

圖3 期刊共被引圖譜

2.4 作者分布 用Citespace V軟件分別生成作者合作圖譜（見圖4）和作者共被引圖譜（見圖5）。合作圖譜中的節(jié)點表示發(fā)文量；共被引圖譜中的節(jié)點表示被引頻次，連線的顏色表示首次共被引的時間，圖中節(jié)點大小與量成正比。由圖4、圖5可知，949篇文獻共由251位作者完成，發(fā)文量排名前5的作者依次為Presutti L（32篇）、Marchioni D（31篇）、Alicandri-Ciufelli M（24篇）、DE Foer B（11篇）和Vercruysse JP（10篇）。閱讀相關文獻后，綜合分析，發(fā)文量較多作者主要為意大利學者，尤其以Mattioli F團隊較突出，其注重合作交流，與Alicandri-Ciufelli M、James AL、Mattioli F、Kakehata S、Genovese E、Nogueira JF等建立合作關系。

圖4 作者合作圖譜

圖5 作者共被引圖譜

作者共被引頻次排名前5為Tos M（144）、De FB（118）、Vercruysse JP（103）、Sade J（101）和Marchioni D（91）。中心性排名前5為Kojima H（0.17）、Badr-el-dine M（0.12）、Sheehy JL（0.12）、Dornhoffer JL（0.12）和Vercruysse JP（0.12）。綜合分析，Vercruysse JP、Tos M、De FB等是中耳膽脂瘤領域核心研究力量，其研究成果具有重要影響力。

2.5 關鍵詞分析 研究熱點是在某一時間段內，有內在聯(lián)系、數(shù)量相對較多的一組論文所探討的科學問題，關鍵詞往往代表該研究領域內某段時期的研究熱點。用Citespace軟件生成關鍵詞聚類圖譜（見圖6），圖譜中的節(jié)點表示出現(xiàn)頻次，節(jié)點越大出現(xiàn)頻次越高。用模塊值Q和平均輪廓值S判斷圖譜的繪制效果。Q值＞0.3表示聚類顯著，S值＞0.5表示聚類合理[3]。以log-likelihood ratio（LLR）命名，將關鍵詞聚合得出10個聚類群，聚類8、9的S值＜0.5，表明同質性差，不做分析。其他聚類的S值為0.62～0.98，表明同質性較好。通過關鍵詞聚類及文章摘要分析，可歸納出5個研究熱點：中耳膽脂瘤的手術治療（聚類群0、1、7）、磁共振在中耳膽脂瘤中的應用（聚類群2、3）、中耳膽脂瘤的基礎研究（聚類群4）、先天性膽脂瘤（聚類群5）、中耳膽脂瘤的臨床研究（聚類群6、10）。

圖6 關鍵詞聚類圖譜

用Citespace V軟件對關鍵詞進行突現(xiàn)分析，可以尋找某一研究領域的前沿，基本原理是統(tǒng)計論文詞匯頻率，根據(jù)這些詞匯的增長率來確定研究前沿的熱點詞匯。在關鍵詞突現(xiàn)分析中，可發(fā)現(xiàn)中耳膽脂瘤的研究前沿是手術療效評估、耳內鏡應用、磁共振應用，見圖7。

圖7 突現(xiàn)分析排名前10的關鍵詞

2.6 共被引文獻分析 共被引文獻可反映研究領域的知識基礎。用Citespace V軟件生成文獻共被引聚類圖譜，圖譜中節(jié)點表示被引頻次，連線的顏色表示首次共被引的時間。以LLR命名，通過關鍵詞聚合得出9個聚類群（見圖8），由圖可知，中耳膽脂瘤領域的知識基礎大致可分為三類：中耳膽脂瘤的手術治療（聚類群1、2、4、6、7、9）、中耳膽脂瘤的影像學特點（聚類群0、8）、中耳膽脂瘤病理機制的研究（聚類群3）。

圖8 文獻共被引聚類圖譜

用Citespace V軟件對共被引文獻進行突現(xiàn)分析（見圖9），可發(fā)現(xiàn)研究領域的知識轉折點。通過閱讀文獻，發(fā)現(xiàn)排名前10的突現(xiàn)文獻中有5篇文獻是關于不同影像學技術在中耳膽脂瘤診斷方面的應用；2篇文獻是關于內窺鏡技術在中耳膽脂瘤手術中的應用；其余3篇文獻分別是關于中耳膽脂瘤發(fā)病機制的綜述、中耳膽脂瘤手術技巧的薈萃分析、開放式鼓室成形術中軟組織重建耳道后壁的益處。

圖9 突現(xiàn)分析排名前10的共被引文獻

3 討論

關鍵詞是反映文獻主題內容的主要指標，體現(xiàn)文獻的學術思想和觀點。關鍵詞的高頻出現(xiàn)，說明此問題得到了學術界的高度關注，在很大程度上是該領域的研究熱點。本研究通過對關鍵詞聚類分析，認為目前關于中耳膽脂瘤的研究主要集中在以下5個方面：①中耳膽脂瘤的手術治療：目前研究主要集中在不同手術方式治療中耳膽脂瘤的區(qū)別和耳內鏡應用等方面。中耳膽脂瘤的經(jīng)典手術方式是顯微鏡下開放式或完壁式乳突切除和鼓室成形，但顯微鏡的光學特性使手術存在盲區(qū)，尤其是上鼓室前隱窩、鼓室竇、面神經(jīng)隱窩、咽鼓管鼓室口等部位，從而造成膽脂瘤組織殘留和復發(fā)[5]。耳內鏡可以自由調整方向，較易探查到上鼓室各個部位，在直視下切除病變組織，且術后膽脂瘤殘留率和復發(fā)率明顯降低[6]，彌補了顯微鏡的不足。耳內鏡下開放鼓峽，清理病變相對容易，有利于修復中耳的通氣引流功能[7]；還可幫助部分患者避免顯微鏡下行開放式乳突切除手術[8]。②磁共振應用：目前的研究主要集中在磁共振檢查對中耳膽脂瘤的診斷價值和隨訪研究等方面。病理檢查是診斷中耳膽脂瘤的“金標準”，但其為一種有創(chuàng)性檢查，所以臨床上常首選計算機斷層掃描和（或）磁共振輔助診斷[9]。擴散加權成像（DWI）特異性較高，為中耳膽脂瘤診斷提供了新方法[10]。研究表明，非平面回波成像（Non-EPI）技術與平面回波成像（EPI）技術相比，不僅能減少偽影，還能降低圖像變形程度，所以有更高的診斷價值[11]。③基礎研究：近年來對中耳膽脂瘤的基礎研究主要集中在病理機制方面，如細胞增殖[12～14]、凋亡[15，16]、分化異常[17～19]和骨質破壞[20～22]等。隨著研究的不斷深入，未來有望闡明中耳膽脂瘤的病理機制，進而研發(fā)出有效的非手術治療方案，為中耳膽脂瘤的預防和診治提供新的方向。④臨床研究：目前對中耳膽脂瘤的臨床研究主要是關于中耳膽脂瘤的臨床特征分析[23，24]。⑤先天性膽脂瘤：目前對先天性膽脂瘤的研究主要集中在膽脂瘤的早期診斷和手術治療。先天性膽脂瘤的進展與患者的年齡和病程關系較為密切，如果延誤診療，將會加劇病情發(fā)展，所以早期診斷和手術干預十分必要[24，25]。Prasad等[26]指出行完壁式乳突切除并鼓室成形術后，5年隨訪中患兒可以穩(wěn)定地維持良好的聽力。近年來，有學者推薦借助耳內鏡對早期先天性膽脂瘤進行手術[27]。文獻報道膽脂瘤術后復發(fā)與先天性膽脂瘤病變分期有密切聯(lián)系[28]，對于Ⅲ期或Ⅳ期患者，聯(lián)合使用耳內鏡和顯微鏡可降低術后復發(fā)率[29]。

突現(xiàn)詞可以反映某一領域的研究前沿，通過對關鍵詞突現(xiàn)分析，我們認為中耳膽脂瘤的研究前沿是手術療效評估、耳內鏡應用、磁共振應用。Chen等[30]將常規(guī)2D單眼內窺鏡配合新型計算機三維成像系統(tǒng)成功應用于耳科手術，不僅獲得了立體視覺，還可縮短復雜手術的操作時間。Tan等[31]將耳內鏡和顯微鏡聯(lián)合應用于側顱底手術，解決了乙狀竇前—迷路后手術入路的局限性。Doerfer等[32]報道與開放式乳突根治鼓室成形相比，改良乳突切除鼓室成形和外耳道重建術后，患者聽力恢復更好，耳漏發(fā)生率更低，上皮化更快。Laske等[33]研究發(fā)現(xiàn)非平面回波擴散加權成像可作為診斷原發(fā)性膽脂瘤和隨訪研究的輔助檢查手段。Gouda等[34]研究表明，DWI用于診斷復發(fā)性膽脂瘤，可以取代部分不必要的二次手術探查。

共被引文獻可反映研究領域的知識基礎。中耳膽脂瘤領域的知識基礎主要集中在以下三個方面：①中耳膽脂瘤的手術治療：從圖中節(jié)點顏色的變化規(guī)律可知，2010年以前，中耳膽脂瘤手術主要是關于完璧式或開放式乳突切除、鼓室成型術；隨后兩年的研究主要集中在人工聽骨植入方面；2013～2014年開始關注后鼓室病變和術后聽力評估；2017年以來，耳內鏡在膽脂瘤手術中的應用開始流行。②磁共振在中耳膽脂瘤中的應用：2010年以前，磁共振主要用于膽脂瘤的診斷，隨后，研究主要集中于通過多種影像學技術提高膽脂瘤診斷的可靠性。③中耳膽脂瘤病理機制的研究。通過對共被引文獻進行突現(xiàn)分析，可以發(fā)現(xiàn)該領域的知識轉折點，排名前10的突現(xiàn)文獻中有一半是關于不同影像學技術在診斷膽脂瘤方面的應用，如彌散加權磁共振成像[35]、延遲對比增強T1加權磁共振成像[36]、單次激發(fā)平面回波SE序列擴散加權成像（EPI-DWI）[37]等；2篇文獻是關于耳內鏡在膽脂瘤手術中的應用，其中1篇文獻的突現(xiàn)開始時間是2014年，這可能與耳內鏡的興起有關。

綜上所述，Citespace V作為一種可視化文獻分析軟件，具有較好的文獻處理功能，便于科研工作者尋找研究熱點、研究前沿、知識基礎和合作伙伴。本研究的文獻計量與可視化分析結果可為科研人員開展相關課題提供新的視角，為今后中耳膽脂瘤的研究提供參考。