曹娟，周洋，陳一心

孤獨癥譜系障礙(autism spectrum disorder,ASD)是起病于兒童早期(一般為3歲前)的一系列嚴(yán)重的神經(jīng)發(fā)育障礙，以社會交往及語言交流障礙、重復(fù)刻板的行為模式及狹窄的興趣為兩大主要表現(xiàn)[1-2]。有關(guān)ASD的核心癥狀治療以教育訓(xùn)練、行為干預(yù)為主，如圖片交換溝通系統(tǒng)(picture exchange communication system，PECS)與應(yīng)用行為分析 (applied behavior analysis,ABA)等。

關(guān)于聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練(auditory integration training,AIT)效果的研究方法，國內(nèi)外大多采用將AIT與傳統(tǒng)行為訓(xùn)練同步進(jìn)行并觀察訓(xùn)練效果的研究方法，由此得出的研究結(jié)論不一致。國內(nèi)外部分研究認(rèn)為AIT對ASD患兒有效[3-5]，它可以作為ASD的輔助干預(yù)方法，能夠改善ASD患兒的語言、聽覺過敏、社會交往能力等。但也有研究指出AIT對于不同個體治療療效反應(yīng)有差異[6-7]。Mudford等[8]則認(rèn)為AIT對有些患兒近期療效并不顯著。綜合以往研究結(jié)果的薈萃分析提示，這可能與研究對照的設(shè)置及有效目標(biāo)人群選擇不同有關(guān)[9]，尚需要進(jìn)一步深入的研究。本研究結(jié)合AIT康復(fù)訓(xùn)練要求，驗證AIT對ASD兒童的康復(fù)效果并尋求可行的訓(xùn)練內(nèi)容安排方式。

1 對象和方法

1.1 對象

使用方便抽樣法，于2016年6月至2017年5月在南京腦科醫(yī)院兒童心理衛(wèi)生中心門診選取確診為ASD的患兒84例。入組標(biāo)準(zhǔn)：所有患兒均經(jīng)由兩名兒童精神?？聘敝魅渭耙陨下毞Q的醫(yī)師，依據(jù)美國《精神障礙診斷和統(tǒng)計手冊》第5版(DSM-5)中ASD的診斷標(biāo)準(zhǔn)[10]，分別獨立診斷；年齡2～5歲；確診患兒需排除外周聽力障礙、器質(zhì)性腦病及其他共患精神障礙。在取得兒童監(jiān)護(hù)人知情同意、簽署書面知情同意書后入組。其中試驗組42例,男32例,女10例；年齡(3.13±0.92)歲。對照組42例，男34例，女8例；年齡(3.38±0.65)歲。兩組性別(χ2=0.283，P>0.05)、年齡(F=1.261，P>0.05)差異無統(tǒng)計學(xué)意義，具有可比性。

1.2 方法

1.2.1 訓(xùn)練方法 試驗組入組后接受2個療程AIT，療程結(jié)束后接受3個月ABA訓(xùn)練；對照組入組后接受3個月ABA訓(xùn)練。①AIT：使用由廣州市憶明科學(xué)儀器有限公司研發(fā)的“數(shù)碼聽覺統(tǒng)合訓(xùn)練”儀器，頭戴式無線耳機在安靜的房間內(nèi)聆聽訓(xùn)練音樂，每次訓(xùn)練30 min，每天2次(上、下午各1次，間隔3 h以上)，每周訓(xùn)練5 d，每個療程共計20次訓(xùn)練，為期2周。本研究中試驗組ASD兒童共接受2個療程AIT，共4周。②ABA：指基于應(yīng)用行為分析理論發(fā)展出的的幾種訓(xùn)練方式的統(tǒng)稱。早在20世紀(jì)60年代洛瓦斯將ABA訓(xùn)練應(yīng)用于孤獨癥兒童的治療，經(jīng)過不斷地發(fā)展和完善，至今仍廣泛應(yīng)用于ASD康復(fù)。目前國內(nèi)的ABA訓(xùn)練以回合式操作教學(xué)法訓(xùn)練(discrete trial training,DTT)為主，訓(xùn)練高度個體化，以刺激-反應(yīng)-強化為基本原理，把任務(wù)的內(nèi)容分解成細(xì)小的單元，逐一、分步驟地教授，通過長期、個體化的訓(xùn)練，讓患兒獨立完成相應(yīng)任務(wù)水平，從而塑造合適的行為模式，以此減少患兒過度行為，培養(yǎng)其生活技能[11]。本研究ABA訓(xùn)練采用DTT訓(xùn)練內(nèi)容，兩組接受一對一ABA個體訓(xùn)練干預(yù)。

1.2.2 療效評價 ①兒童孤獨癥評定量表(autism behavior checklist,ABC)：1978至1980年Krug編制，包含57項條目，如孤獨癥的感覺、運動、怪異行為、情緒、社會交往、語言發(fā)育和特殊才能等方面。分?jǐn)?shù)越高，表示其癥狀嚴(yán)重程度越高。②孤獨癥治療評定量表(autism treatment evaluation checklist,ATEC)：包含語言、社交、感知覺、行為4個分量表，分值范圍為0～179分。用于評價孤獨癥治療在各個維度上的療效，分?jǐn)?shù)越高，癥狀嚴(yán)重程度越高。所有患兒入組后及訓(xùn)練結(jié)束后，分別進(jìn)行ABC及ATEC評估，由?？漆t(yī)師按照量表指導(dǎo)語指導(dǎo)患兒的照顧者完成填寫。

1.2.3 質(zhì)量控制 試驗組及對照組患兒均由經(jīng)統(tǒng)一規(guī)范培訓(xùn)的康復(fù)訓(xùn)練師，進(jìn)行規(guī)范化的個體訓(xùn)練，在接受ABA訓(xùn)練的3個月期間，不接受其他任何形式的ASD干預(yù)治療和教育訓(xùn)練，以確保兩組兒童訓(xùn)練內(nèi)容、訓(xùn)練強度一致；訓(xùn)練前后量表評估由同一患兒照顧者完成；研究人員使用規(guī)范一致的指導(dǎo)語，以保證量表評估結(jié)果的可靠性。

2 結(jié)果

2.1 兩組訓(xùn)練前ABC、ATEC評分比較

兩組在訓(xùn)練前ABC分值及ATEC語言、感知覺、行為分量表評分差異無統(tǒng)計學(xué)意義(P>0.05)，兩組ATEC社交分量表評分差異具有統(tǒng)計學(xué)意義(P<0.05)。見表1。

2.2 兩組訓(xùn)練前后量表減分值比較

訓(xùn)練后試驗組的各量表減分值較對照組高，差異有統(tǒng)計學(xué)意義(P<0.05或P<0.01)。進(jìn)一步計算Cohen'sd值，兩組ATEC語言分量表減分值差異效應(yīng)較大(d>0.8)，ABC量表減分值及ATEC感知覺、行為分量表減分值的差異具有中等效應(yīng)(0.5≤d<0.8)，ATEC社交分量表減分值差異效應(yīng)較小(0.2≤d<0.5)。見表1。

表1 兩組各量表減分值的比較及差異的效應(yīng)量(Cohen's d )

2.3 試驗組與對照組各量表減分值的協(xié)方差分析

由于入組時兩組ATEC社交分量表基線分值差異具有統(tǒng)計學(xué)意義，因此以入組基線分值為協(xié)變量的協(xié)方差分析顯示，組別效應(yīng)對ABC減分值、ATEC語言、感知覺及行為分量表減分值的影響具有統(tǒng)計學(xué)意義(P均<0.01)，對ATEC社交分量表減分值的影響無明顯統(tǒng)計學(xué)意義(P>0.05)；量表基線分值對各量表減分值的影響具有統(tǒng)計學(xué)意義(P均<0.01)。見表2。

表2 兩組各量表減分值的協(xié)方差分析

3 討論

AIT的假設(shè)機制是讓受訓(xùn)者聆聽一組經(jīng)過調(diào)制的音樂，濾去過度敏感的頻率，來矯正聽覺信號異常，從而提高患兒的聽覺信息處理能力和語言理解能力，為患兒學(xué)習(xí)周圍環(huán)境及事件的關(guān)系創(chuàng)造條件，進(jìn)而改善ASD患兒的語言障礙、交往障礙、感知覺異常等核心癥狀。國內(nèi)多個研究認(rèn)為，AIT治療可有效改善孤獨癥兒童的語言交流障礙、聽覺傳導(dǎo)功能異常和部分行為特征，減輕孤獨癥癥狀，促進(jìn)患兒智力發(fā)育，近期療效可靠[12-14]。國外最新研究從生理學(xué)的角度，探索AIT對血漿膠質(zhì)細(xì)胞源性神經(jīng)營養(yǎng)因子(GDNF)水平的影響，結(jié)果顯示AIT能夠顯著提高血漿GDNF水平，從而改善患兒異常的感覺加工[15]。本研究中，兩組患兒在接受干預(yù)后癥狀均有改善，試驗組癥狀嚴(yán)重程度評分及語言、社交、感知覺、行為方面癥狀改善均好于對照組，提示AIT結(jié)合ABA訓(xùn)練的干預(yù)方式療效較單純ABA訓(xùn)練顯著。結(jié)合AIT的原理假設(shè)，推測其對于ASD兒童聽覺信息處理的能力有提高，且能改善ASD兒童的聽覺敏感，從而減少其在感知覺、行為方面的異常表現(xiàn)。這與以往研究結(jié)論基本一致。

協(xié)方差分析結(jié)果顯示，對于語言、感知覺、行為方面的癥狀，試驗組與對照組的不同干預(yù)方式對癥狀改善程度有影響，入組時的癥狀嚴(yán)重程度對干預(yù)后的癥狀改善程度亦有影響，且其影響不隨干預(yù)方式的不同而變化。這進(jìn)一步提示AIT與ABA訓(xùn)練結(jié)合的干預(yù)方式對ASD兒童的癥狀改善效果要好于單純的ABA訓(xùn)練。統(tǒng)計結(jié)果同時顯示，對于社交方面的癥狀，兩組干預(yù)方式的改善作用差異不明顯，提示在短期內(nèi)AIT對社會交往能力無明顯的改善作用。這可能是由于人際交往能力受多方面因素影響，如需語言能力的提升、交往環(huán)境的改善等，提示ASD患兒的機構(gòu)訓(xùn)練要與家庭、幼兒園和學(xué)校相互配合。另外在今后的研究中可進(jìn)行更長時期的追蹤觀察以進(jìn)一步明確。

本研究經(jīng)過家長及治療師觀察，ASD患兒在AIT后其模仿發(fā)音的頻率明顯增多，配合程度明顯提高，對指令的辨別能力增強，而且不當(dāng)行為減少、情緒控制能力有所提升，多數(shù)患兒未觀察到以往研究報道的煩躁、發(fā)脾氣等情緒不良反應(yīng)，考慮可能與本研究將AIT與ABA訓(xùn)練相互獨立、分別進(jìn)行有關(guān)。根據(jù)AIT的訓(xùn)練要求，訓(xùn)練需在未同時接受其他訓(xùn)練干預(yù)的條件下進(jìn)行，在既往有關(guān)AIT的研究中較少有研究者將其單獨進(jìn)行，推測訓(xùn)練不良反應(yīng)可能與此相關(guān)。

綜上所述，AIT配合ABA訓(xùn)練可改善ASD癥狀，對于語言、社交、感知覺、行為等各項能力發(fā)展有促進(jìn)作用，可引入ASD綜合康復(fù)治療體系。為減少訓(xùn)練不良反應(yīng)，AIT不宜與其他干預(yù)訓(xùn)練同時進(jìn)行，其療程較短，可在訓(xùn)練結(jié)束后進(jìn)一步接受其他干預(yù)訓(xùn)練。本研究樣本量納入較少，干預(yù)時間較短，沒有追蹤長期療效，在今后的研究中可以擴大樣本量，增加干預(yù)時長，進(jìn)一步探索AIT的優(yōu)勢與不足。