劉澤平，范哲源，牛仁銳，饒少雄，柳萬(wàn)國(guó)，顧 銳

(吉林大學(xué)中日聯(lián)誼醫(yī)院 脊柱外科，吉林 長(zhǎng)春130033)

強(qiáng)直性脊柱炎(AS)是一種可引起中軸骨和骶髂關(guān)節(jié)融合破壞的炎癥性自身免疫性疾病[1]。AS累及脊柱時(shí)可導(dǎo)致頸椎融合僵硬及畸形，同時(shí)增加了脊柱脆性[2]，因此，AS患者發(fā)生脊柱骨折的風(fēng)險(xiǎn)較正常人顯著增加，即使是輕微的創(chuàng)傷也會(huì)導(dǎo)致不穩(wěn)定骨折,以及出現(xiàn)脊髓損傷。脊髓硬膜外血腫(SEH)是一種罕見(jiàn)的可導(dǎo)致神經(jīng)功能損害和永久殘疾的疾病，然而目前關(guān)于AS患者頸椎骨折合并SEH的病例鮮有報(bào)道，為此，本文報(bào)道1例AS頸椎骨折合并硬膜外血腫患者的診治過(guò)程。

1 臨床資料

1.1 一般資料患者男性，46歲，以“外傷后頸部疼痛伴活動(dòng)障礙1天”入院?；颊哂?0年前確診強(qiáng)直性脊柱炎，后未行系統(tǒng)治療。?？撇轶w：患者平車推入病房，自帶導(dǎo)尿管，強(qiáng)迫高枕臥位，頸椎僵直，頸、胸椎后凸畸形，活動(dòng)明顯受限。頸7棘突壓痛、叩擊痛陽(yáng)性。雙上肢主要肌力Ⅲ級(jí)，雙下肢肌力0級(jí)。未見(jiàn)感覺(jué)平面。雙側(cè)肱二頭肌和肱三頭肌等生理反射均未引出。

1.2 輔助檢查C反應(yīng)蛋白10.68 mg/L、HLA-B27檢測(cè)陽(yáng)性。頸椎CT示(圖1)：頸椎順列整齊，曲度變直，椎體相互融合，部分椎間隙顯示不清；頸7椎體及雙側(cè)椎弓根骨質(zhì)見(jiàn)骨折線。頸椎MR示(圖2)：頸5-胸1節(jié)段于T2W1可見(jiàn)椎管后緣低密度影，呈連續(xù)性壓迫硬膜囊。相應(yīng)節(jié)段髓內(nèi)見(jiàn)高信號(hào)。結(jié)合病史、查體及相關(guān)影像學(xué)診斷為：強(qiáng)直性脊柱炎、頸部脊髓損傷、頸椎骨折(頸7)和硬膜外血腫、Frankel C級(jí)。

A:CT可見(jiàn)椎板骨折;B:CT可見(jiàn)椎休骨折 A:頸椎MR矢狀位見(jiàn)硬膜外血腫；B.頸椎MR軸位見(jiàn)硬膜外血腫，壓迫脊髓

1.3 術(shù)前準(zhǔn)備患者入院后行手術(shù)治療，推入手術(shù)室后，測(cè)量體溫為39.1℃，痰多無(wú)法排出，纖支鏡因體位無(wú)法吸痰，面罩高流量吸氧狀態(tài)下血氧92%左右，麻醉師建議暫停手術(shù)。于病房監(jiān)護(hù)高流量吸氧，后血氧下降至80%，征求患者家屬同意及簽字后，急行氣管切開(kāi)術(shù)，術(shù)后轉(zhuǎn)至急危重癥監(jiān)護(hù)病房行進(jìn)一步治療。

1.4 手術(shù)過(guò)程待患者病情穩(wěn)定后，行后入路頸胸椎全椎板切除血腫清除+椎弓根螺釘內(nèi)固定植骨融合手術(shù)。術(shù)中于頸4-7節(jié)段雙側(cè)椎弓根螺釘內(nèi)固定，以咬骨鉗咬除C4棘突下緣、C5-T1棘突及T2棘突上緣。于C4-T1雙側(cè)關(guān)節(jié)突內(nèi)緣以磨鉆打磨椎板，形成凹槽，擴(kuò)大骨窗，槍鉗摘除黃韌帶后，可見(jiàn)暗紅色凝血塊覆蓋于脊髓表面。以神經(jīng)剝離子將凝血塊與硬膜分離，使用吸引器吸除凝血塊后，沖洗并于雙側(cè)植骨床內(nèi)植入適量自體骨。術(shù)中見(jiàn)硬膜完整。

1.5 隨訪情況術(shù)后繼續(xù)給予抗炎、霧化、吸痰、營(yíng)養(yǎng)神經(jīng)等相關(guān)對(duì)癥支持治療，復(fù)查見(jiàn)內(nèi)固定位置良好，術(shù)后一周患者主動(dòng)要求出院，返回當(dāng)?shù)蒯t(yī)院繼續(xù)治療?，F(xiàn)已術(shù)后三個(gè)月，復(fù)查頸椎MR，如圖3所示。隨訪患者家屬，述患者現(xiàn)一般狀態(tài)良好，已可自主咳痰，雙下肢肌力無(wú)，上肢主要肌力Ⅳ級(jí)，仍在恢復(fù)中。目前仍在隨訪過(guò)程中。

A:頸椎MR矢狀位;B:頸椎MR軸位

2 討論

AS是一種慢性炎癥性脊柱關(guān)節(jié)病，以骶髂炎和軸向關(guān)節(jié)病變?yōu)樘卣?，并逐漸導(dǎo)致脊柱椎間融合和后凸。同時(shí)，由于廣泛的韌帶骨化使頸椎的彈性和適應(yīng)性下降，骨性強(qiáng)直使椎骨骨量和骨質(zhì)量下降，骨的脆性增加。因此骨折的閾值降低[3]，輕微的力即可引起骨折，其骨折發(fā)生率是正常人的7-8倍，AS中的脊柱骨折在影像學(xué)上可以大致分為三種類型：剪切性骨折、應(yīng)力性骨折(或假關(guān)節(jié))和椎體壓縮性骨折。由于脊柱生物力學(xué)特性的改變，強(qiáng)直性脊柱炎脊柱骨折常累及脊柱三柱，但椎管內(nèi)的游離骨碎片很少[3]。下頸椎和上胸椎交界處是正常頸椎前突和胸椎后突的移行區(qū)，當(dāng)整個(gè)脊柱發(fā)生骨性強(qiáng)直后，頭頸部外傷時(shí)該處承擔(dān)的應(yīng)力最大，致C6-7節(jié)段骨折脫位高發(fā)[4]，繼而引起脊髓損傷、癱瘓乃至死亡等。AS患者脊髓損傷的患病率是普通人群的11倍以上[5]。幾項(xiàng)研究表明，胸腰椎骨折的神經(jīng)系統(tǒng)并發(fā)癥發(fā)生率明顯較高，從33%到58%不等，頸椎發(fā)病率甚至更高[6]。脊髓損傷可表現(xiàn)為脊髓挫傷、血腫、橫斷、骨折壓迫脊髓或硬膜外血腫。而本例患者自述受傷經(jīng)過(guò)為平地上不慎摔倒扭傷頸部(頭頸部無(wú)外傷)，隨即引起相應(yīng)癥狀。同時(shí)，后凸畸形是AS患者的主要表現(xiàn)之一，嚴(yán)重的脊柱后凸，將導(dǎo)致上半身彎曲類似字母C，這類患者發(fā)生頸椎骨折時(shí)，基于其畸形的嚴(yán)重程度和骨折的不穩(wěn)定性，處理起來(lái)將具有一定的挑戰(zhàn)性[7]。獲得AS患者良好診斷質(zhì)量的磁共振圖像在技術(shù)上也十分具有挑戰(zhàn)性，嚴(yán)重的胸椎后凸會(huì)導(dǎo)致AS患者難以仰臥，甚至難以適應(yīng)近距離磁共振掃描儀[3，8]。本例患者于我院行核磁共振掃描時(shí)，需由其他人托起下肢，方能使頸胸椎貼附于核磁共振床體上。其保守治療方法包括軸向牽引、halo支架及支具治療等，但頸胸支具及軸向牽引較易產(chǎn)生相關(guān)并發(fā)癥乃至引起死亡，臨床上應(yīng)用較少[9]。AS患者的手術(shù)治療目的為減壓脊髓、復(fù)位、穩(wěn)定脊柱等，通常選擇頸椎前路或后路內(nèi)固定術(shù)。

SEH是一種罕見(jiàn)的可導(dǎo)致神經(jīng)功能缺損和殘疾的疾病，每年發(fā)病率為0.1/10萬(wàn)人，而AS患者由于意外或醫(yī)源性創(chuàng)傷致硬膜外血腫的發(fā)生率為10%-50%，高于普通人群[10]。AS合并SEH大部分位于背側(cè)，通?？缭蕉鄠€(gè)層面[3]。MRI示硬膜外血腫矢狀面上大多呈梭形或橢圓形，T2WI示血腫與脊髓之間常可由一低信號(hào)線分隔[11]。尚不清楚為什么AS患者在脊柱外傷后容易出現(xiàn)硬膜外血腫的風(fēng)險(xiǎn)更高。一種理論認(rèn)為，較硬的脊柱伴有彈性較低的椎旁脈管系統(tǒng)，容易破裂。此外，AS患者通常通過(guò)橫向伸展?fàn)恳龣C(jī)制維持骨折，椎旁血管系統(tǒng)很容易因這種高度不穩(wěn)定的損傷模式而破裂[12]。AS合并硬膜外血腫的病例較為少見(jiàn)，Albert Sii Hieng Wong等人曾報(bào)道過(guò)一例AS患者摔傷致頸椎骨折伴C2-T9脊髓硬膜外血腫，本例與之較為相似[13]。當(dāng)AS患者發(fā)生脊髓損傷后出現(xiàn)神經(jīng)系統(tǒng)癥狀時(shí)，合理的影像學(xué)如MRI等對(duì)硬膜外血腫的診斷有較大幫助，因此建議入院后完善相關(guān)MRI檢查[14]。SEH確診后，則需根據(jù)患者病情決定治療策略。既往文獻(xiàn)建議對(duì)脊髓壓迫癥狀嚴(yán)重或脊髓壓迫癥狀進(jìn)行性加重的患者盡早實(shí)行手術(shù)治療[11]。首選方法是手術(shù)清除血腫，解除脊髓致壓因素，及時(shí)的診斷和手術(shù)可以使患者獲得良好的預(yù)后效果[15]。同時(shí)建議在術(shù)前或術(shù)中糾正患者的凝血障礙，以防止脊髓硬膜外血腫術(shù)后復(fù)發(fā)并可改善長(zhǎng)期預(yù)后[16]。該患者因合并硬膜外血腫，首要的治療目的為血腫清除解除脊髓壓迫。MRI抑脂相證實(shí)于C3-T1存在硬膜外血腫，且C7椎體骨折。MRI可檢測(cè)到脊髓受壓后的缺血狀態(tài)及提高血腫的清晰度，這種缺血改變預(yù)示預(yù)后較差[17]。根據(jù)患者體位情況，硬膜外血腫及頸椎融合狀態(tài)，經(jīng)過(guò)會(huì)診后選擇后入路椎板切除清除血腫、植骨融合內(nèi)固定術(shù)。長(zhǎng)期AS患者的頸椎在生物力學(xué)上非常脆弱，故選擇了長(zhǎng)節(jié)段固定增強(qiáng)穩(wěn)定性，于C5-T1椎弓根螺釘固定[18]。

AS患者圍手術(shù)期應(yīng)注意多方面的問(wèn)題[15]，如：①氣管插管困難：AS患者因體位受限致插管風(fēng)險(xiǎn)顯著增加。本患者入院后，因AS伴脊髓損傷，致呼吸肌乏力，體位受限，致呼吸費(fèi)力，痰多，血氧濃度下降。②神經(jīng)監(jiān)測(cè)：脊柱手術(shù)中，監(jiān)測(cè)患者術(shù)中的神經(jīng)系統(tǒng)狀態(tài)是非常重要的[19]。由于AS患者存在明顯的脊柱不穩(wěn)，以及手術(shù)操作可能導(dǎo)致的嚴(yán)重并發(fā)癥，因此對(duì)這類患者進(jìn)行神經(jīng)監(jiān)測(cè)至關(guān)重要。③術(shù)中體位：無(wú)論是對(duì)于不穩(wěn)定骨折的患者，還是對(duì)于所有AS患者，在手術(shù)室或ICU中正確放置AS患者的體位都是非常重要的，可以降低醫(yī)源性損傷的風(fēng)險(xiǎn)。本患者擺放術(shù)中體位時(shí)因脊柱后凸嚴(yán)重，遂墊高胸腹部，同時(shí)手術(shù)臺(tái)取頭高腳低位固定，方能開(kāi)展手術(shù)。④醫(yī)源性骨折：由于AS患者嚴(yán)重的脊柱僵直，畸形矯正很大程度上依賴于椎體截骨術(shù)。而其脊柱周圍缺乏支撐韌帶結(jié)構(gòu)，易導(dǎo)致醫(yī)源性骨折[20-21]。

綜上所述，AS合并SEH是一種臨床上罕見(jiàn)的疾病，發(fā)病率低，預(yù)后較差。在診斷時(shí)，應(yīng)先完善全脊柱CT檢查和三維重建，以發(fā)現(xiàn)隱匿骨折。若存在神經(jīng)癥狀，則應(yīng)繼續(xù)完善核磁共振檢查，除此之外，若為下頸椎骨折同樣應(yīng)完善核磁共振檢查，因其神經(jīng)損傷和硬膜外血腫的發(fā)生率較高。掌握其臨床及影像學(xué)特點(diǎn)，有助于早期診斷及治療。在選擇治療方法時(shí)，應(yīng)充分考慮骨折嚴(yán)重程度和累及范圍、畸形評(píng)估、脊柱穩(wěn)定性及術(shù)前、術(shù)后影像特征這4個(gè)關(guān)鍵性因素。其治療方法尚需更多臨床病例及統(tǒng)計(jì)學(xué)數(shù)據(jù)加以指導(dǎo)，相信隨著對(duì)AS合并SEH報(bào)道的增多和了解，對(duì)其的認(rèn)識(shí)會(huì)更加完善，可以在臨床上取得進(jìn)一步的治療進(jìn)展。