尚 越，常精華，宋 海

1江漢大學商學院，湖北武漢，430056；2江漢大學武漢城市圈制造業(yè)發(fā)展研究中心，湖北武漢，430056;3北京大學人口研究所，北京，100871; 4河北省唐山市人民醫(yī)院，河北唐山，063001

臨床醫(yī)生是醫(yī)藥衛(wèi)生體制改革的主力軍，是保障人民健康、推進“健康中國”建設(shè)的重要力量。2019年末我國醫(yī)療衛(wèi)生機構(gòu)1007545家，執(zhí)業(yè)醫(yī)師386.7萬人，公立醫(yī)院診療人次32.7億人次(占醫(yī)院總數(shù)的85.2%)[1]。與此同時，盡管罕見病發(fā)病率較低，但龐大的人口基數(shù)使得我國罕見病患者數(shù)量較大。按照中華醫(yī)學會遺傳學分會罕見病界定標準(我國大陸地區(qū)尚無罕見病官方定義)，罕見病為患病率小于1/500000或新生兒發(fā)病率小于1/10000的疾病。目前我國罕見病患者總?cè)藬?shù)超過2500萬，且每年新增患者人數(shù)超過20萬[2]。罕見病種類多、病情重、致殘率高、干預(yù)手段不充分并涉及多個學科[3]，而康復(fù)科、兒科、急診科、精神科等短板學科臨床醫(yī)生數(shù)量相對較少，導(dǎo)致罕見病臨床診療面臨“高誤診、高漏診”難題，以至于給患者帶來了沉重的經(jīng)濟負擔[4]，患病帶來的不平等進一步剝奪了罕見病患者的生存和發(fā)展權(quán)利。如何通過提高臨床醫(yī)生罕見病診療水平，保障罕見病患者的健康權(quán)益，成為目前亟待解決的難題[5]。以往研究表明，醫(yī)生的收入期望、執(zhí)業(yè)風格、工作負擔、心理壓力[6]、醫(yī)療水平和人文素質(zhì)[7]，患者的年齡、性別、文化程度、經(jīng)濟狀況、醫(yī)療保險類型、社會地位、病史、就診便利性等特征能夠顯著影響臨床醫(yī)生診療行為[8]。另外醫(yī)患關(guān)系[9]、醫(yī)院醫(yī)療儀器設(shè)備水平、醫(yī)療規(guī)程的規(guī)范程度、對防御性診療行為和過度診療的態(tài)度同樣會對臨床醫(yī)生診療行為產(chǎn)生影響[10]?？偟膩碚f，現(xiàn)有研究大多為生物醫(yī)學和公共衛(wèi)生領(lǐng)域的定性研究，很難準確把握“健康中國”戰(zhàn)略背景下臨床醫(yī)生診療行為的新變化，也就難以捕捉影響臨床醫(yī)生診療行為的新因素。更重要的是，以上研究并未重點關(guān)注臨床醫(yī)生的罕見病診療行為，也就忽視了相關(guān)因素的影響。基于此，本研究調(diào)查唐山市臨床醫(yī)生罕見病診療狀況，利用計量模型分析相關(guān)因素對臨床醫(yī)生罕見病診療行為的影響，并提出有針對性的對策建議，為提高臨床醫(yī)生罕見病診療水平，保障罕見病患者的健康權(quán)益提供參考。

1 資料來源與方法

1.1 研究對象

于2017-2018年從唐山市5個行政縣、2個行政縣級市以及7個行政區(qū)區(qū)域內(nèi)各選擇一家該區(qū)域所屬的最大公立綜合醫(yī)院，采用整群抽樣法對該院內(nèi)所有臨床科室在崗醫(yī)生進行一對一問卷調(diào)查。參與調(diào)查的公立綜合醫(yī)院共14家，其中二級醫(yī)院12家、三級醫(yī)院2家。共發(fā)放問卷2536份，實際收回問卷2102份，其中有效問卷2073份，有效回收率98.6%。

1.2 研究方法

1.2.1 問卷調(diào)查法。采用自行設(shè)計的唐山市臨床醫(yī)生罕見病診療現(xiàn)狀調(diào)查問卷，調(diào)查公立綜合醫(yī)院臨床科室在崗醫(yī)生基本特征及其罕見病診療行為，包括人口學特征、疾病知曉水平、疾病診療行為、所在醫(yī)院規(guī)模等。本研究中，問卷的Cronbach's alpha為0.877。臨床醫(yī)生罕見病診療行為通過詢問“您診斷或治療過罕見病嗎？”來調(diào)查。本研究還進一步詢問了臨床醫(yī)生2016年接診、治療、隨訪罕見病患者的數(shù)量。在分析臨床醫(yī)生罕見病診療行為影響因素時，從個人特征、工作特征和所在醫(yī)院特征3個維度進行探討。

1.2.2 個人特征。臨床醫(yī)生的個人特征包括文化程度、職稱、行醫(yī)年數(shù)和心理健康狀況?？紤]到臨床醫(yī)生和患者常常是助人與被助的關(guān)系，在幫助患者尋找病因、治療疾病的過程中，臨床醫(yī)生可能在情緒上受到正面或負面的影響[11]。在借鑒常用心理健康量表基礎(chǔ)上，問卷通過20個問題有針對性地調(diào)查了臨床醫(yī)生過去30天受到負面情緒影響的頻次，相應(yīng)選項分別是“從未有過”、“很少”、“有些時候”、“經(jīng)常如此”和“總是如此”，總分即為該臨床醫(yī)生的心理健康得分，得分越低表明心理健康狀況越差。

1.2.3 工作特征。臨床醫(yī)生的工作特征包括2016年的周門診天數(shù)、年門診和住院診療量、診療信息獲取頻繁程度、罕見病認知水平以及所在科室。問卷中診療信息獲取渠道包含“大眾媒體/醫(yī)學媒體/網(wǎng)絡(luò)媒體”、“醫(yī)學界同仁信息交流平臺”、“專業(yè)醫(yī)學期刊/網(wǎng)絡(luò)媒體/培訓班/課程/學術(shù)會議”和“病人組織自媒體以及與病人當面交流/網(wǎng)絡(luò)平臺交流”，相應(yīng)頻次選項分別為“從不”“偶爾”“有時”“經(jīng)?！薄翱偸恰?，依次計0-4分，加總后即為該臨床醫(yī)生的診療信息獲取頻繁程度得分，得分越高表明診療信息獲取越頻繁。問卷還包括罕見病發(fā)病、診斷、治療、保障等方面的10個題目，要求臨床醫(yī)生給出正誤判斷以測量其罕見病認知水平。針對每個題目，判斷正確得1分，判斷錯誤或無法判斷得0分，加總后即為該臨床醫(yī)生的罕見病認知水平得分，得分越高表明罕見病認知水平越高。根據(jù)《醫(yī)療機構(gòu)診療科目名錄》，受訪臨床醫(yī)生來自二十多個科目，為了簡化分析，本研究僅細分占比超過5%科目的臨床醫(yī)生，包括內(nèi)、外、婦(產(chǎn))、腫瘤、急診及兒科6個科目，其余科目臨床醫(yī)生的科室歸為其他。

1.2.4 所在醫(yī)院特征。從類型和等級兩方面衡量臨床醫(yī)生所在醫(yī)院特征。如前文所述，參與此次調(diào)查的唐山市公立綜合醫(yī)院包括市級/地區(qū)級醫(yī)院、區(qū)級醫(yī)院和縣級/縣級市醫(yī)院三個類型，覆蓋二級醫(yī)院和三級醫(yī)院兩個醫(yī)院等級。

1.3 統(tǒng)計學方法

全部數(shù)據(jù)通過EpiData 3.0錄入，采用Stata 15.0進行統(tǒng)計學分析。采用均數(shù)、標準差、頻數(shù)、百分比進行描述統(tǒng)計；利用Logit回歸分析唐山市臨床醫(yī)生罕見病診療行為的影響因素。以P<0.05為差異有統(tǒng)計學意義。

2 結(jié)果

2.1 臨床醫(yī)生特征與罕見病診療行為狀況

本次調(diào)查的臨床醫(yī)生以本科學歷以及主治醫(yī)師職稱為主，相應(yīng)比例分別為71.4%和41.4%。有近兩成臨床醫(yī)生具有碩士研究生及以上學歷，不足8.0%的大專畢業(yè)；有22.4%和25.2%的臨床醫(yī)生具有醫(yī)師和副主任醫(yī)師職稱。有35.5%和21.8%的臨床醫(yī)生行醫(yī)11-20年、6-10年，超過1/4的從醫(yī)20年以上，另有120名臨床醫(yī)生從醫(yī)30年以上。受訪臨床醫(yī)生的心理健康狀況相對較好，平均心理健康得分為(52.7±12.3)分，得分低于40分的占比不足14%。

有近三成臨床醫(yī)生2016年全年沒有門診，余下受訪臨床醫(yī)生的周門診工作量分布相對平均，分別有23.0%、21.0%和24.4%的周門診天數(shù)在0.5-1天、2-4天以及5-6天。有近四成受訪臨床醫(yī)生的年門診和住院診療量在501-2000人次，分別有21.2%、17.4%和12.2%的年門診和住院診療量在200-500人次、不足200人次以及2001-5000人次，5000人次以上占比不足一成。本次調(diào)查中臨床醫(yī)生診療信息獲取頻繁程度的平均得分為(22.4±7.7)分，臨床醫(yī)生利用最頻繁的是“與病人當面交流”、“醫(yī)學界同仁信息交流平臺(醫(yī)生微信群等)”以及“專業(yè)醫(yī)學網(wǎng)絡(luò)媒體(如丁香園、醫(yī)學公眾號等)”，而最少利用“專業(yè)醫(yī)學學術(shù)會議(境外) ”以及“病人或病人組織的自媒體(如病人或病人組織的公眾號和網(wǎng)站等)”。在罕見病認知水平上，受訪臨床醫(yī)生整體水平有待提高，有超過15%的受訪臨床醫(yī)生10題全部判斷錯誤，判斷正確5題以上的占比不足兩成。

有24.4%、29.3%和46.3%的受訪臨床醫(yī)生分布在區(qū)級醫(yī)院、市級/地區(qū)級醫(yī)院和縣級/縣級市醫(yī)院，其中有超過七成來自二級醫(yī)院。臨床醫(yī)生來自二十多個科室，分別有32.4%和23.1%的來自內(nèi)科和外科，其中內(nèi)科以內(nèi)分泌、呼吸和消化科醫(yī)生為主，外科以普外、泌尿和骨科醫(yī)生為主?？傮w上看，約有45%的受訪臨床醫(yī)生曾經(jīng)有診療過罕見病患者的經(jīng)歷，分別有超過41%和32%的臨床醫(yī)生在2016年接診和治療過罕見病患者，診療過多名罕見病患者的比例相對較低。見表1。

表1 臨床醫(yī)生特征與罕見病診療行為情況的描述統(tǒng)計

2.2 臨床醫(yī)生罕見病診療行為的影響因素分析

本研究分別從個人特征、工作特征和所在醫(yī)院特征3個維度分析臨床醫(yī)生罕見病診療行為的影響因素，表2的模型1、模型2和模型3報告了3個特征對臨床醫(yī)生罕見病診療行為的影響結(jié)果，模型4報告了上述特征共同作用的結(jié)果。模型4結(jié)果顯示，文化程度、職稱、行醫(yī)年數(shù)等個人特征是臨床醫(yī)生罕見病診療行為的影響因素(P<0.05)。文化程度高、職稱高、行醫(yī)年數(shù)長的臨床醫(yī)生診療罕見病的概率更高，負面情緒并未顯著影響臨床醫(yī)生罕見病診療概率。門診和住院診療量、診療信息獲取頻繁程度、罕見病認知水平等工作特征是臨床醫(yī)生罕見病診療行為的影響因素(P<0.01)。門診和住院診療量越多、診療信息獲取越頻繁與罕見病認知水平越高的臨床醫(yī)生罕見病診療概率更高，周門診天數(shù)對臨床醫(yī)生罕見病診療行為無顯著影響。臨床醫(yī)生罕見病診療行為受所在醫(yī)院的類型和等級影響(P<0.01)。來自區(qū)級醫(yī)院和市級/地區(qū)級醫(yī)院的臨床醫(yī)生比來自縣級/縣級市醫(yī)院的臨床醫(yī)生診療罕見病概率更低。隨著醫(yī)院等級的提高，臨床醫(yī)生罕見病診療概率增加。

表2 臨床醫(yī)生罕見病診療行為的影響因素分析

3 討論

3.1 文化程度高、職稱高、行醫(yī)年數(shù)長的臨床醫(yī)生罕見病診療概率更高

研究結(jié)果顯示，文化程度、職稱和行醫(yī)年數(shù)是影響唐山市臨床醫(yī)生罕見病診療行為的重要因素。隨著文化程度、職稱和行醫(yī)年數(shù)的增加，臨床醫(yī)生診療罕見病患者的概率分別顯著增加67.8%、19.0%和14.9%，學歷高、資歷深、經(jīng)驗足的醫(yī)生在臨床上更有可能診療罕見病患者。本次調(diào)查的唐山市臨床醫(yī)生學歷高于我國臨床醫(yī)生的平均水平，同時他們的職稱更多集中在主治醫(yī)師和副主任醫(yī)師。與高學歷和高職稱相對應(yīng)，總體來看，受訪臨床醫(yī)生的行醫(yī)年數(shù)較長、經(jīng)驗相對豐富。專業(yè)知識和接診經(jīng)驗相對更豐富的臨床醫(yī)生對罕見病有一定了解，能夠更敏銳地識別罕見病，這與《2018中國罕見病調(diào)研報告》的結(jié)果一致。

本研究中臨床醫(yī)生的心理健康狀況并未顯著影響其罕見病診療行為，負面情緒得分越高的臨床醫(yī)生接診罕見病患者的概率未發(fā)生顯著變化。受訪臨床醫(yī)生負面情緒集中表現(xiàn)在“我覺得自己深陷于制度中”、“我感覺不到快樂”、“我不是一個成功的助人者”、“我因為工作感到精疲力竭”以及“我的工作任務(wù)似乎沒完沒了”，正面情緒集中表現(xiàn)在“我是一個非常有愛心的人”、“幫助人讓我有滿足感”以及“我很高興自己能夠跟得上工作技巧和流程的更新”。由此可以看出，他們的負面情緒大多與所在醫(yī)院性質(zhì)和超負荷工作相關(guān)，盡管目前這些負面情緒并未引發(fā)諸如睡眠障礙、食欲減退、思考困難、生活空虛等常見抑郁傾向，但從長期來看超負荷工作很可能會影響臨床醫(yī)生的工作效率，還有待于長期的跟蹤研究。

3.2 門診和住院診療量多、頻繁獲取診療信息、罕見病認知水平高的臨床醫(yī)生罕見病診療概率更高

研究結(jié)果顯示，隨著年門診和住院診療量的增加，受訪臨床醫(yī)生在日常工作中接診和治療患者數(shù)量增加，診療罕見病患者概率隨之顯著上升16.9%。疾病相關(guān)診斷和治療信息獲取越頻繁、對罕見病認知程度越高的受訪臨床醫(yī)生工作中更有能力及時準確地識別罕見病，減少誤診和漏診的概率，診療罕見病患者概率分別增加2.1%和19.0%。醫(yī)療信息技術(shù)和社交媒體平臺的發(fā)展，使得與疾病相關(guān)的診斷和治療信息的獲取成為臨床醫(yī)生提高診療水平的有效途徑，尤其是特殊疾病的診療信息[12]?？赡苁怯捎诤币姴》N類多，患者散見于不同科目，從而導(dǎo)致臨床醫(yī)生所在科室對其罕見病診療概率未產(chǎn)生顯著影響[13]。

3.3 來自縣級/縣級市醫(yī)院以及三級醫(yī)院的臨床醫(yī)生罕見病診療概率更高

研究結(jié)果顯示，三級醫(yī)院受訪臨床醫(yī)生診療罕見病患者的概率約是二級醫(yī)院受訪臨床醫(yī)生的2.5倍，這與已有研究的結(jié)果基本一致[14]。相比于縣級/縣級市醫(yī)院，區(qū)級醫(yī)院和市級/地區(qū)級醫(yī)院受訪臨床醫(yī)生診療罕見病患者的概率顯著降低34.8%。雖然臨床醫(yī)生所在科室并未顯著影響其罕見病診療概率，但值得注意的是，不同科目臨床醫(yī)生的罕見病診療經(jīng)歷不同，其中兒科、腫瘤科、重癥科、內(nèi)科和外科受訪臨床醫(yī)生診斷或治療過罕見病患者的概率相對較高[15]，均超過50%。由于罕見病多在出生時或兒童期發(fā)病[16]，受訪兒科醫(yī)生診療罕見病患者的概率相對較高。

3.4 本研究的局限性

本研究在調(diào)查樣本抽樣上存在局限，唐山市路南區(qū)和路北區(qū)沒有區(qū)屬的公立綜合醫(yī)院，替換性選擇了該區(qū)域內(nèi)市屬的最大公立綜合醫(yī)院列為調(diào)研目標醫(yī)院，同時臨床醫(yī)生的樣本量也有待增加。另外，本研究在指標選取上存在局限，關(guān)于臨床醫(yī)生的個人特征、工作特征和所在醫(yī)院特征的界定有待規(guī)范、指標有待增加。以上方面在今后的研究中均有待進一步調(diào)整和完善。

4 建議

針對上述臨床醫(yī)生罕見病診療行為的影響因素，為了改善罕見病患者臨床診療狀況，著力保障罕見病患者健康權(quán)益，本文提出如下建議：第一，大力培養(yǎng)急需學科臨床醫(yī)生，提高罕見病的臨床診療水平。罕見病診斷涉及多個學科，建議以需求為導(dǎo)向，擴大數(shù)量相對較少的急需學科臨床醫(yī)生規(guī)范化培訓的規(guī)模，鼓勵相關(guān)學科臨床醫(yī)生培訓轉(zhuǎn)崗，提高臨床醫(yī)生的職業(yè)素養(yǎng)和整體診療水平。第二，出臺罕見病臨床醫(yī)學和社會保障等方面的相關(guān)法律法規(guī)，規(guī)范罕見病診斷、治療、康復(fù)等多元管理流程。近年來，罕見病相關(guān)政策陸續(xù)出臺，包括中國罕見病發(fā)展中心發(fā)布的《中國罕見病參考名錄》、國家5部門聯(lián)合發(fā)布的《第一批罕見病目錄》以及國家衛(wèi)生健康委正式發(fā)布的《罕見病診療指南(2019年版)》，但仍缺乏適用于罕見病的官方法律法規(guī)。建議出臺規(guī)范罕見病鑒別、診斷、治療等方面的相關(guān)條例和文件，規(guī)范罕見病臨床診療流程，建立罕見病保障專門機構(gòu)，推動罕見病相關(guān)立法。