陸志斌 肖志超 何思東 周存榮 黃陳軍

骨血管瘤的發(fā)病率占全部骨腫瘤的0.6%～1%，是較為少見的發(fā)生于骨內(nèi)的良性腫瘤，能夠在任何骨骼中發(fā)生，超過52%的骨腫瘤發(fā)生在顱骨、脊柱以及其他扁骨，很少發(fā)生于肋骨[1-3]。骨血管瘤可以分為靜脈血管瘤、海綿狀血管瘤、毛細血管瘤及混合型血管瘤[4-5]。肋骨海綿狀血管瘤起病隱匿，生長較慢，患者一般無明顯癥狀，多為偶然在胸部放射檢查中發(fā)現(xiàn)[6-7]。本文報道 1例男性單發(fā)肋骨海綿狀血管瘤。

資料與方法

患者，男，52歲，因“左側胸部間斷疼痛2月余”入院，夜間突發(fā)左側胸部持續(xù)性鈍性疼痛，無外傷史，口服止痛藥未緩解。在當?shù)蒯t(yī)院行胸部CT提示左側第9肋骨溶骨性骨折破壞伴病理性骨折。就診時疼痛自行緩解，患者未再關注。近期患者自覺左側胸部隱痛，來院復診，行胸部CT示，左側第9肋骨可見溶骨性骨質破壞，邊緣骨質密度增高，內(nèi)緣骨皮質不連續(xù)，內(nèi)見大小20 mm×15 mm×10 mm軟組織密度影突破骨皮質向胸腔內(nèi)突出，診斷左側第9肋骨腫瘤，行全身PET-CT檢查：左側第9肋骨局部骨質膨脹，密度欠均勻，F(xiàn)DG（18F-脫氧葡萄糖）代謝輕微增高，全身其余部位未見異常高代謝征象，考慮原發(fā)性病變（軟骨肉瘤）可能性大。既往高血壓病史，控制良好。余無特殊病史。入院后完善檢查血常規(guī)、大生化及常規(guī)腫瘤標志物普查未見異常?；颊咝g前CT及術后病理見圖1～4，患者模擬手術時右側臥位，術前胸部CT體表定位肋骨病變處，劃好手術區(qū)域，約5 cm×2 cm長方形?；颊唧w型較胖，不能觸及肋骨表面異常。全身麻醉下在手術區(qū)域肋骨表面切開皮膚長5 cm，逐層切入至肋骨表面見局部骨質膨脹隆起，沿著肋骨長軸向兩側較均勻生長，長度約1.8 cm，腫物與周圍組織無粘連，界限清楚，腫物質硬不易碎，沿著肋骨的上下緣將肋間肌完整剝離，在腫物兩端肉眼可見正常骨組織2 cm以上切斷肋骨，未進入胸膜腔，肋骨兩斷端骨蠟填塞，電凝止血。碘伏水沖洗創(chuàng)面后，逐層縫合關閉切口。光鏡下見骨小梁之間成于大量擴張的薄壁血管，管腔大而不規(guī)則，大小懸殊。病理結果：左側第9肋骨海綿狀血管瘤。

圖2 縱隔窗CT所示

圖3 病理示骨小梁之間成于多量擴張的薄壁血管，管腔大而不規(guī)則，大小懸殊（HE，×100）

圖4 病理示管壁內(nèi)襯一層扁平的內(nèi)皮細胞，細胞無明顯異型性，管腔內(nèi)充滿血液（HE，×400）

討 論

溶骨性改變的疾病以轉移性骨腫瘤和原發(fā)的骨惡性腫瘤多見，其次為單發(fā)或多發(fā)性的骨髓瘤、老年骨質疏松、甲狀旁腺功能亢進；少見于慢性粒細胞白血病、特殊的腦膜瘤、單純?nèi)芄切怨蔷藜毎觥⑶忠u性深部酵母菌感染和馬爾尼菲青霉病等[8-9]。肋骨溶骨性改變的疾病可見于癌或肉瘤引起的轉移性肋骨腫瘤、骨纖維異常增殖癥、內(nèi)生軟骨瘤、骨囊腫、肋骨結核、肋骨單發(fā)或多發(fā)骨髓瘤、骨髓炎、嗜酸性肉芽腫等[10-11]。肋骨海綿狀血管瘤屬于一種良性病變，可在任何年齡發(fā)生，與性別關系不大，起病隱匿，生長緩慢，臨床癥狀不明顯，多數(shù)患者因體檢發(fā)現(xiàn)，可以通過胸部MRI以及CT檢查確定腫瘤的大小以及骨質的破壞程度。其CT平掃表現(xiàn)為瘤體內(nèi)出血網(wǎng)眼狀高密度骨紋影，偏心性膨脹性骨質破壞，瘤體內(nèi)血流緩慢，因而病變周圍出現(xiàn)高密度硬化環(huán)。盡管有報道稱部分肋骨海綿狀血管瘤呈侵襲性生長且破壞周圍骨質，但是經(jīng)過手術后，大多數(shù)患者瘤體均完整切除，且可治愈[12-13]。本例肋骨海綿狀血管瘤實屬罕見，在PET-CT檢查排除身體其他部位骨病變可能后患者選擇手術治療，術后病理明確理診斷。

海綿狀血管瘤在中樞神經(jīng)系統(tǒng)多發(fā)，由血管成分、結締組織間隔以及圍繞病變的膠質增生組成的海綿狀異常血管團，是一種先天性血管畸形，臨床上主張對無癥狀的中樞神經(jīng)系統(tǒng)海綿狀血管瘤采取保守治療，尤其是位于腦干、深部及功能區(qū)無癥狀病灶[14]。發(fā)生在骨的海綿狀血管瘤的以顱骨和脊柱為主，臨床多無癥狀或疼痛就診。本例腫瘤沿著肋骨長軸膨脹性生長，伴有溶骨性骨質破壞，與周圍組織界限清楚，在肋骨床將腫物完整切除，未進入胸膜腔?；颊呋謴土己?，術后3 d出院。筆者認為臨床在遇到單發(fā)肋骨溶骨性改變時，需做好相關疾病的鑒別診斷后再考慮手術治療。