劉軍，李雪源，馮雷

1 濟寧市第一人民醫(yī)院，山東濟寧272000；2 濟寧醫(yī)學院臨床醫(yī)學院

中腦周圍蛛網(wǎng)膜下腔出血如果未發(fā)現(xiàn)動脈瘤， 被稱為中腦周圍非動脈瘤性出血。其可能發(fā)病原因為靜脈或毛細血管破裂出血、基底動脈穿支破裂、隱匿性血管畸形、毛細血管擴張癥或小節(jié)段動脈夾層［1］。然而，有時即便進行細致的影像學檢查和開顱探查，仍不能發(fā)現(xiàn)出血原因?；讋用}穿支動脈瘤多因自發(fā)性蛛網(wǎng)膜下腔出血（SAH）發(fā)病，約占顱內(nèi)動脈瘤的0.1%［2-3］。此類病變常規(guī)腦血管造影有時很難發(fā)現(xiàn)，可能需要重復(fù)的腦血管和3D旋轉(zhuǎn)造影才能明確診斷［4］。截至2017 年6 月，研究報道的破裂基底動脈穿支動脈瘤接受介入治療的患者僅7例［5］?；讋用}穿支動脈瘤保守治療再出血率為15%，平均再出血時間為21.6 d，開顱夾閉或介入治療未有再出血發(fā)生［6-7］。由于位置深，解剖復(fù)雜，基底動脈穿支動脈瘤的外科手術(shù)夾閉或介入栓塞治療都有較大難度。此類動脈瘤發(fā)病率低，學界對自然病史和最佳治療方案仍存在爭議［8］?，F(xiàn)就3 例雙支架套疊治療成功的基底動脈穿支動脈瘤病例報告如下。

1 資料分析

病例1，男，67 歲，因突發(fā)劇烈頭痛伴意識不清3 h 于2017 年6 月18 日入院。顱腦CT 示廣泛SAH，腦室內(nèi)積血，腦室系統(tǒng)擴大（圖1a）。查體：淺昏迷，疼痛刺激睜眼，可發(fā)聲，肢體有屈曲，GCS 8 分（2+2+4）。右側(cè)瞳孔直徑4 mm、對光反射消失，左側(cè)瞳孔直徑3 mm、對光反射遲鈍。四肢肌張力正常，雙側(cè)巴氏征陰性，頸抵抗。Hunt-Hess分級Ⅳ級。入院當日行腦血管造影未見明顯異常（圖1b），4 d后再次腦血管造影發(fā)現(xiàn)基底動脈穿支動脈瘤，直徑約2.5 mm（圖1c），動脈瘤經(jīng)3D 旋轉(zhuǎn)造影證實（圖1d）。擬行介入手術(shù)治療。術(shù)前4 h 給予阿司匹林300 mg、氯吡格雷300 mg 頓服。同時，選擇LVIS D 支架（3.5 mm×15 mm）2 枚在基底動脈內(nèi)重疊釋放覆蓋動脈瘤。即刻造影動脈瘤顯影模糊（圖1f）。術(shù)后給予拜阿司匹林100 mg/d，氯吡格雷75 mg/d 口服。術(shù)后患者情況穩(wěn)定，予以臥床休息、脫水降顱壓、鎮(zhèn)痛、鎮(zhèn)靜、預(yù)防血管痙攣等對癥支持治療。術(shù)后第2 天行引流血性腦脊液，術(shù)后第12天行腦血管造影證實動脈瘤仍有造影劑充盈。患者癥狀好轉(zhuǎn)后出院。術(shù)后3 個月行DSA 檢查示動脈瘤消失，基底動脈通暢（圖1e）。

病例2，男，45 歲，因開車時突發(fā)劇烈頭痛頭暈伴惡心嘔吐于2018 年1 月22 日入院。顱腦CT 示前縱裂池、雙側(cè)側(cè)裂池、環(huán)池、鞍上池高密度影（圖2a）。查體：嗜睡，呼喚睜眼，簡單對答，可按指令動作，GCS 13 分（3+4+6）。Hunt-Hess 分級Ⅱ級。改良Fisher 分級4 級。入院當日行全腦血管常規(guī)造影及3D 旋轉(zhuǎn)造影未見明顯異常（圖2b）。8 d后再次給予全腦血管造影及3D 旋轉(zhuǎn)造影、DSA 檢查，發(fā)現(xiàn)基底動脈穿支動脈瘤延遲顯影。側(cè)位造影發(fā)現(xiàn)直徑約2.8 mm 囊性動脈瘤，起自基底動脈中段右側(cè)壁（圖2c）。穿支動脈直徑細小，微導管超選動脈瘤失敗，僅能微導絲超選入瘤腔，考慮行電凝閉塞瘤腔。經(jīng)3 次給予solitaire 電解脫器電凝失敗，動脈瘤仍顯影。決定行雙支架套疊術(shù)，先后置入兩枚LVIS 支架，支架定位滿意后釋放，支架打開貼壁良好，復(fù)查造影，動脈瘤顯影延遲（圖2d）。支架釋放后用替羅非班（5 mg/100 mL）5 mL 靜脈推注，術(shù)后以4 mL/h靜脈泵入。術(shù)后神經(jīng)功能檢查發(fā)現(xiàn)患者左側(cè)外展神經(jīng)麻痹，復(fù)視，言語緩慢。左側(cè)上下肢偏癱，肌力4 級。術(shù)后第1 天患者運動性失語，左側(cè)上肢肌力1級、下肢肌力2級。復(fù)查顱腦CT 示腦內(nèi)血腫吸收，腦干未見明顯梗死，繼續(xù)泵入替羅非班5 mL/h維持24 h。術(shù)后第3 天，運動性失語消失，左側(cè)上肢肌力2 級、下肢肌力3 級。術(shù)后第10 天復(fù)查顱腦CT 提示橋腦穿支梗死。1 月后復(fù)查DSA 提示動脈瘤消失，基底動脈支架重建后通暢（圖2e）。左側(cè)上肢肌力3級、下肢肌力4級。

病例3，男，42 歲，因突發(fā)劇烈頭痛頭暈、惡心嘔吐、咳粉紅色泡沫痰于2018 年3 月14 日入院。顱腦CT 示橋前池、基底池、雙側(cè)側(cè)裂池、環(huán)池廣泛SAH，四腦室積血（圖3a）。入院查體：淺昏迷，無言語，疼痛刺激睜眼，GCS 評分8 分（2+1+5）。Hunt-Hess 分級Ⅳ級。入院常規(guī)DSA 檢查示基底動脈前壁穿支動脈瘤（圖3b）。考慮到動脈瘤體積小、寬頸，給予重疊支架輔助彈簧圈栓塞。LVIS D 支架（4.5 mm×20 mm）1 枚半釋放，彈簧圈Hypersoft 2 mm×4 cm、1 mm×4 cm 各1 枚在動脈瘤頸處做塞子填塞，完全釋放支架后，再次選擇LVIS D支架（4.5 mm×20 mm）1 枚在基底動脈內(nèi)重疊釋放覆蓋動脈瘤。即刻造影顯示動脈瘤不顯影（圖3c）。術(shù)后復(fù)查CT 未見新發(fā)梗死灶?；颊甙Y狀好轉(zhuǎn)后出院。隨訪9 個月，動脈瘤未見復(fù)發(fā)。

2 討論

前循環(huán)穿支動脈瘤多位于大腦中動脈M1 段的外側(cè)豆紋動脈［5］。有關(guān)基底動脈穿支動脈瘤疾病發(fā)展史、分級和治療的文獻報道很少。該病最初由GHOGAWALA 等［9］于1996 年描述，截至2020 年，在英文文獻中報道的病例數(shù)少于50 例?；讋用}穿支動脈分為3 組，即尾段、中段、頭段。尾段有2～5個穿支，直徑80～600 μm，約50% 與周圍穿支有側(cè)支吻合。中段穿支豐富，有5～9 支，血管直徑210～940μm，約66.6% 與周圍穿支吻合。頭段有1～5 支穿支，直徑190～800 μm，約41.6% 與周圍穿支吻合［10］。最近，SATTI等［5］提出了基于基底動脈穿支動脈解剖起源的三分類法，其中Ⅰ型動脈瘤起源于基底動脈干，毗鄰穿支動脈，但不累及穿支；Ⅱ型動脈瘤起源于穿支動脈基底部，Ⅱa 型動脈瘤和穿支動脈從基底動脈合并發(fā)出、Ⅱb 型穿支動脈起源于動脈瘤穹隆；Ⅲ型為累及穿支動脈遠端的梭形動脈瘤。

圖1 病例1手術(shù)前后顱腦影像學檢查結(jié)果

圖2 病例2手術(shù)前后顱腦影像學檢查結(jié)果

圖3 病例3手術(shù)前后顱腦影像學檢查結(jié)果

基底動脈穿支動脈瘤為男性好發(fā)，研究報道該病男女發(fā)病比例為3∶1［3］。該類病變均為破裂出血的動脈瘤，是引起廣泛中腦前、橋腦前SAH 的主要原因，第1 次DSA 檢查假陰性率約33%［3］。由于此類動脈瘤體積小，穿支血管管徑纖細，有周圍血管遮蔽，顱底骨影響顯影，以及動脈瘤內(nèi)血栓的形成，導致動脈瘤顯影淡且延遲，發(fā)現(xiàn)比較困難。因此，對于橋前池有血腫的患者，行高分辨率DSA 有重要價值。對于第1 次DSA 檢查陰性的患者，可結(jié)合顱腦CT 出血的部位判斷動脈瘤位置，多角度造影結(jié)合3D 動態(tài)觀察，避免遺漏微小病變。必要時可適當增加造影劑的劑量和壓力泵的注射壓力。高度懷疑顱內(nèi)動脈瘤破裂出血的，可等待1～2 周后再行DSA 檢查。DSA 檢查應(yīng)包括完整的動脈期、毛細血管期和靜脈期?；颊呷绻荒芘浜希瑧?yīng)全麻抑制呼吸后造影，避免患者頭部活動或呼吸運動對造影結(jié)果的影響。

由于基底動脈穿支動脈瘤位置深，血管解剖復(fù)雜，無論是對開顱夾閉或是介入栓塞均有難度［11-12］。保守治療是一種治療選擇，先前的報道表明基底動脈穿支動脈瘤有約50% 的自發(fā)消退率［13］，但是動脈瘤破裂早期有10% 的再次破裂率［14］。顯微夾閉后循環(huán)動脈瘤病死率為7.2%～10.5%［15］。動脈瘤通常發(fā)生在基底動脈遠端，外科顯微操作相對困難。同時手術(shù)夾閉有閉塞穿支血管的風險，報道中穿支血管僅有25%的保有率［5］。

隨著介入材料和技術(shù)的進步，介入治療已成為基底動脈穿支動脈瘤的首選治療手段。CHEN 等［16］在2012 年最早用血管內(nèi)治療的方法治療基底動脈穿支動脈瘤。介入治療主要包括彈簧圈栓塞、Onyx液體膠栓塞、電凝、雙支架套疊、覆膜支架和血流導向裝置等。有50% 的基底動脈穿支動脈瘤的介入治療選擇支架重疊，未發(fā)現(xiàn)明確的穿支缺血并發(fā)癥［5］。介入治療失敗的原因多為基底動脈分支位置遠、血流量低，穿支動脈直徑細小，穿支血管銳角發(fā)自基底動脈，無法決定是否閉塞血管，動脈瘤頸窄，微導管超選置入困難等［5，16］。近年來，血流導向裝置介入治療經(jīng)驗不斷積累，單純支架置入治療的報道越來越多。血流導向裝置血管覆蓋率在50% 以上，由于存在潛在致死性缺血或出血并發(fā)癥，目前對其應(yīng)用仍存在爭議［5，12］。PHILLIPS 等［17］報道血流導向裝置治療后循環(huán)動脈瘤有14% 的穿支梗死發(fā)生率，因此不作為首選。LVIS D 支架金屬覆蓋率約17%，理想釋放情況下，金屬覆蓋率最高為34%，低于單個Pipeline。支架置入后，可以降低動脈瘤內(nèi)血流速度，促進血栓的形成，保留穿支動脈通暢。一項關(guān)于側(cè)壁動脈瘤模型的血流動力學研究發(fā)現(xiàn)，置入1 個或多個支架覆蓋瘤頸，可以顯著降低動脈瘤內(nèi)血流速度、渦流和血管壁的剪切力［18］。因此，選擇非血流轉(zhuǎn)向支架重疊釋放，既可以達到需要的金屬覆蓋率，又可以最大程度降低穿支閉塞的風險?；讋用}相鄰的穿支血管之間可能存在自然吻合，如果一根血管被犧牲，潛在的代償血流可能開放，但是基底動脈尖丘腦穿通支除外［19］。

本研究3 例患者的臨床及影像學表現(xiàn)、治療及預(yù)后均與其他后顱窩造影陰性的SAH 患者有所不同。本組病例發(fā)病形式及臨床表現(xiàn)中突發(fā)頭痛、惡心嘔吐、頸項強直等SAH 癥狀和體征與一般動脈瘤性SAH 病例相似，但一過性意識障礙、呼吸循環(huán)功能障礙發(fā)生率較高，程度較重，Hunt-Hess分級Ⅱ～Ⅳ級。頭顱CT顯示后顱窩廣泛SAH，尤其是橋前池血腫，第三、四腦室積血。我們體會，對這類患者，介入治療后嚴密的影像學監(jiān)測是至關(guān)重要的，可以評估治療是否有效或是否需要進一步治療。本組患者3個月內(nèi)基底動脈穿支動脈瘤均閉塞，提示支架重疊釋放是治療難治性基底動脈穿支動脈瘤的有效方法。

綜上所述，基底動脈穿支動脈瘤發(fā)病率低，診斷困難，治療經(jīng)驗少，無統(tǒng)一治療標準。對于首次造影陰性、高度懷疑后循環(huán)顱內(nèi)動脈瘤的患者，應(yīng)積極復(fù)查高質(zhì)量的DSA 和3D 旋轉(zhuǎn)造影，以免漏診或誤診。該病自然病史不明確，介入治療是一種有效的治療手段。