唐蓓 王揚 王虎 游夢

口腔疾病研究國家重點實驗室 國家口腔疾病臨床醫(yī)學研究中心四川大學華西口腔醫(yī)院放射科 成都610041

1942年，Stafne[1]報告了35例無癥狀、單側下頜骨透射影、下頜骨舌側骨皮質內(nèi)陷的病例，并將其命名為“下頜角附近的骨腔”，后來人們將此種病變命名為Stafne骨腔（Stafne bone cavity，SBC）。

SBC又被稱為靜止性骨腔、特發(fā)性骨腔、涎腺迷走性缺損、下頜骨異位涎腺等[2-3]。SBC常發(fā)生在下頜骨后份，是一種罕見的、非進行性的下頜骨內(nèi)表面的凹陷，在臨床上極易被誤診為頜骨囊腫或腫瘤而進行不必要的手術治療[3]。

本文通過回顧國內(nèi)外研究，對SBC的病因、臨床表現(xiàn)、影像學特點進行綜述，為臨床診療提供進一步的指導。

1 病因及患病率

關于SBC的患病率，各項研究報道間的差異較大。SBC患者多無臨床癥狀，常于拍片時偶然發(fā)現(xiàn)，因此文獻中報道的患病率多為其影像患病率。研究[4]表明，SBC影像學患病率為0.10%~0.48%，但尸檢患病率高達6.6%。Sisman等[5]對34 221張全景片進行回顧性分析，在0.8%的影像學資料中發(fā)現(xiàn)了SBC。

目前，SBC的病因和發(fā)病機制尚不明確。在對SBC的研究過程中，提出了各種病因假說[6-7]：先天性、創(chuàng)傷性、血管性、發(fā)育性、腺源性等。部分學者提出是在胚胎時期下頜骨發(fā)育過程中，骨形成不足而導致缺損形成；然而，該學說無法解釋SBC在成年人中的患病率遠高于兒童及青少年這一特點。隨著進一步研究發(fā)現(xiàn)，骨腔中常常存在異位的頜下腺，越來越多的學者[8-9]傾向于腺源性學說——來自于腺體組織施加在下頜骨舌側骨皮質上的壓力造成下頜骨舌側骨質的缺損。此外，研究認為，SBC的發(fā)生部位與造成壓力的不同腺體相關，發(fā)生在下頜骨體后份、下頜骨體前份、下頜升支的SBC分別對應下頜下腺、舌下腺和腮腺，當然，后兩者的患病率較前者明顯較低。近年來，一些學者[10-11]提出由于獲得性血管損傷引起的骨吸收，可能是導致下頜骨SBC形成的另一種原因。其研究發(fā)現(xiàn)，高血壓患病率隨年齡增長而增加，且與SBD患病率較為一致?；颊呙鎰用}及其分支因高血壓而扭曲，下頜骨受到的動脈搏動的壓力增加，從而導致骨質缺損。

為了明確SBC的病因機制，骨腔內(nèi)容物成為研究的熱點之一。最常見的內(nèi)容物是唾液腺組織，少數(shù)研究[12]中報道了肌肉、纖維結締組織、血管、脂肪等，也有研究在手術探查時發(fā)現(xiàn)SBC是空腔，這可能與手術過程中原有組織意外移位有關。

2 臨床表現(xiàn)

多項研究[13]均表明，SBC好發(fā)于40~60歲的男性，20歲以下的青年人罕見報道。SBC患者常無臨床癥狀，多因口腔其他疾病或體檢行影像學檢查時無意中發(fā)現(xiàn)，偶爾伴有疼痛[9]。當病變范圍較大，導致頜骨膨隆時，可能引起患者面型不對稱。

3 影像學表現(xiàn)

目前，關于SBC的X線片影像學特點研究較多。在全景片中（圖1），典型的SBC常表現(xiàn)為：1）多位于下頜第三磨牙區(qū)，下頜神經(jīng)管與下頜下緣之間；2）下頜圓形或卵圓形的透射影；3）其內(nèi)密度均勻，邊緣硬化；4）可能與周圍結構重疊，但能夠與鄰近牙齒明確區(qū)別開來[4]。

圖1 全景片F(xiàn)ig 1 Panormic radiograph image

下頜第三磨牙區(qū)是SBC的好發(fā)部位，但下頜前磨牙區(qū)及下頜升支頰側也偶有發(fā)生，但后二者的患病率較低。Hisatomi等[13]的研究表明，97%的SBC位于下頜骨體后份。在其納入的91例病變中，有2例位于前磨牙區(qū)，僅有1例位于升支區(qū)。Lee等[14]報道了1例位于右下頜升支的病變，患者右面部腫脹，面型不對稱，未伴有疼痛等癥狀。Hisatomi等[15]在2017年也報道了1例發(fā)生在右下頜升支的病例?；颊咭蝻D下頜關節(jié)紊亂而進行影像學檢查，全景片顯示在右下頜升支區(qū)孤立的單房透射影像，進一步行磁共振成像（magnetic resonance imaging，MRI）發(fā)現(xiàn)，骨腔內(nèi)充滿腺體組織，結合臨床及影像學表現(xiàn)，診斷為SBC。

SBC常常被描述為單房、邊緣硬化的透射影像，但無硬化邊緣病變、多房病變以及雙側病變也偶有報道。在針對91例患者的全景片研究中，有11例患者的全景片影像中完全看不到硬化邊緣[13]。多房SBC則更為少見，在全景片上的多房病變可能是由于結構重疊導致的“假性多房”，通過三維影像學檢查可以判斷病變的真實情況。Et?z等[16]報道了1例多房SBC，病變在全景片中表現(xiàn)為多房的低密度影，并且由計算機體層掃描（computed tomography，CT）證實病變中分隔的存在。Kim等[17]報道了1例發(fā)生在雙側前磨牙區(qū)的罕見SBC病例。患者無臨床不適癥狀，全景片表現(xiàn)為雙側下頜骨體部單房低密度透射影，同時伴有左下頜第一前磨牙牙根吸收，這與典型SBC的X線片特點相距甚遠，但患者活檢病理提示病變區(qū)為唾液腺組織，因此結合臨床、影像、病理結果，診斷為SBC。此外，更為罕見的病例，如一側下頜骨同時發(fā)生體部及下頜角區(qū)的SBC[18]；一例患者出現(xiàn)了3處舌側骨質缺損[19]，其中兩處對稱性地位于雙側下頜骨體部，一處位于右下頜角區(qū)。

關于全景片中SBC與下頜神經(jīng)管的關系，學者們也進行了相關分析。主要將其分為以下幾種情況：1）SBC位于下頜神經(jīng)管下方；2）SBC與下頜神經(jīng)管部分重疊，位于其上壁下方；3）SBC與下頜神經(jīng)管完全重疊；4）位于下頜神經(jīng)管上壁的上方。在有些研究中，分類可能更加詳細，但全景片中SBC與下頜神經(jīng)管的關系以位于下頜神經(jīng)管下方最為常見，即使相互重疊，下頜神經(jīng)管的管壁也清晰、連續(xù)，很少因SBC導致下頜神經(jīng)管管壁受到破壞。

隨著CT和MRI應用的普及，關于SBC的研究中常常應用CT及MRI對其三維形態(tài)及內(nèi)容物進行進一步的研究（圖2）。CT及錐形束計算機斷層掃描（cone beam computed tomography，CBCT）可以更加直觀、準確的觀察SBC的范圍與邊界，如SBC與下頜神經(jīng)管的關系（圖3），SBC對應的頰側骨壁的膨隆情況（圖4）。隨著三維影像診斷技術的深入應用，越來越多頰側膨隆的病變被觀察到。Ariji等[20]根據(jù)SBC與下頜骨頰側骨壁的關系，將其分為3種類型（遠離、接觸、膨隆）。然而，SBC在CT或者CBCT中的影像特點多為個案報道，缺乏大樣本的研究，以及與X線片的對比研究。

圖2 SBC與下頜神經(jīng)管的位置關系Fig 2 The relationship of SBC and the mandibular nerve canal

圖3 右下頜SBC的三維影像Fig 3 Three-dimensional images of SBC

MRI可以在t2和t1加權成像上確認唾液腺組 織的存在，或者顯示其他軟組織填充SBC骨質缺陷，這在SBC的病因學研究中發(fā)揮了重要的作用。

由此可見，典型的SBC的影像學特點較為明確，但其發(fā)生部位、形態(tài)均可能存在較大變異，對于發(fā)生在少見部位的病變，臨床醫(yī)生應提高警惕。

圖4 CBCT圖像Fig 4 CBCT radiography

4 診斷和治療

典型的SBC，結合臨床表現(xiàn)與特征性的影像學特點，明確診斷并不困難。但隨著SBC個案報道的增加，SBC的多樣性逐漸凸顯，對于邊界欠清、無硬化邊緣、多房等“不規(guī)則”SBC，需要與頜骨囊腫（根尖囊腫、殘余囊腫、角化囊腫），頜骨良性腫瘤（成釉細胞瘤），唾液腺疾病，巨細胞肉芽腫等疾病相鑒別。CBCT對于頜骨骨質改變的顯示較為出色，且輻射劑量較低，對SBC和其他頜骨囊性病變的鑒別診斷有一定幫助。MRI能夠判斷骨腔內(nèi)容的性質，也越來越廣泛地應用于SBC的診斷中。

SBC患者多無臨床癥狀，往往因其他口腔疾病拍片而發(fā)現(xiàn)，學者們也多認為SBC并非病理狀態(tài)，不需要處理。因此，選擇正確的治療方式需要準確的診斷。影像檢查學在SBC的診斷中起決定性作用[21]，可以避免不必要的手術。但患者應定期進行影像學檢查，根據(jù)骨缺損的范圍、病變發(fā)展情況及臨床癥狀等決定是否手術。綜上所述，影像學檢查在SBC的診斷中起了至關重要的作用，目前關于SBC的X線片影像特征總結較為完善，關于其CT及CBCT的影像學特征仍需進一步研究。

利益沖突聲明：作者聲明本文無利益沖突。