鐘美玲 崇青青 陳 丹

先天性肌性斜頸（congenital muscular torticollis，CMT）是一種常見的姿勢畸形，出生后不久即可發(fā)現(xiàn)，通常以生后7 ～10 d 頸部捫及一肌性、無痛性腫塊為特征，并伴頭向患側偏斜，下頜向健側偏斜的特征性面部體征［1］。目前CMT 發(fā)生率為0.3%～16%［2，3］。CMT 如治療效果不好，易造成面部、下頜等大小不對稱，甚至繼發(fā)頸椎側彎等，嚴重影響兒童的成長［1］。然而，對于CMT 的治療，尚無統(tǒng)一定論，目前對于早期病例多采用在家中或專業(yè)康復中心進行按摩、牽拉、支具固定等物理治療，若保守治療失敗則選擇手術治療［4］。在早期保守治療中，被動牽拉患側胸鎖乳突肌是目前最常使用的方法，然而對于是否需要局部按摩包塊尚存在爭論，有部分專家認為其可以加快腫塊周圍血液循環(huán)，促進腫塊消失，但國外也有研究發(fā)現(xiàn)局部按摩對治療并無顯著作用，在臨床中也發(fā)現(xiàn)部分患者經過局部包塊按摩后包塊消失慢，后期仍需要手術治療［5，6］。目前尚缺乏前瞻性研究對此作出定論，故本研究對2017年1月至2018年6月南京醫(yī)科大學附屬兒童醫(yī)院收治的242例CMT 患者進行隨機分組，分析局部按摩包塊與否對CMT 的治療效果。

材料與方法

一、臨床資料

本研究全部病例來自南京醫(yī)科大學附屬兒童醫(yī)院2017年1月至2018年6月門診就診，經體格檢查和頸部B 超確診為CMT 的患者。本研究通過南京醫(yī)科大學附屬兒童醫(yī)院倫理委員會審核批準。病例納入標準： ①初次就診年齡＜3月齡； ②頸部有胸鎖乳突肌包塊； ③患者未經治療； ④隨訪時間＞15個月。病例排除標準： ①初診年齡＞3月齡；②有斜頸但頸部無胸鎖乳突肌包塊； ③已有外院治療史； ④主動退出或失訪者。根據(jù)納入與排除標準，共242例CMT 患者納入本研究，其中男性139例，女性103例，初診平均年齡36.4 d（7 ～90 d）。左側127例，右側115例。根據(jù)SPSS23.0 軟件生成的隨機數(shù)表，將入院患者隨機分為：局部按摩組和非局部按摩組。最終局部按摩組118例，非局部按摩組124例。對兩組患者性別、年齡、側別、治療前頸部包塊大小等一般臨床資料進行統(tǒng)計學分析，其結果兩組間差異均無統(tǒng)計學意義（P＞0.05），具有可比性，見表1。

表1 兩組CMP 患者一般資料比較Table 1 Comparisons of general information for two groups

二、研究方法

納入研究患者的父母經同一名康復師培訓，包括拉伸動作、力量控制等，達標后在家按照指定要求完成所有操作。除此以外，家長每周需帶患者到醫(yī)院2 次，由專業(yè)康復師協(xié)助家長完成操作，并對家長治療動作進行反復的標準化校正。具體方法如下：

1.局部按摩組：從3月齡開始用食指和中指指腹對患側胸鎖乳突肌腫塊明顯處按揉，時間5 min。隨后行胸鎖乳突肌牽拉運動，使患者頭頸向健側傾斜，下頜轉向患側，枕部轉向健側，每次15 min。以上動作每天重復3 次。

2.非局部按摩組：行胸鎖乳突肌牽拉運動，手法使患者頭頸向健側傾斜，下頜轉向患側，枕部轉向健側。每天3 次，每次15 min。

3.記錄方式：所有患者超聲檢查由同1 名超聲科醫(yī)生完成?；颊?月齡首次治療前采用彩色多普勒超聲診斷儀（Philips IU22）檢查頸部包塊直徑大小，隨后患者在6月齡、9月齡、12月齡、15月齡以及18月齡時復診，觀察并記錄包塊有無消失及消失時間。18月齡時根據(jù)B 超檢查結果和體格檢查，記錄兩組需要手術治療的病例數(shù)。具體手術治療指征為［7］： ①病史、體征符合斜頸診斷標準； ②頸部被動活動受限度（passive range of motion，PROM），即被動將頸部向患側旋轉與向健側旋轉對比活動受限角度的差值＞15°； ③超聲檢查，發(fā)現(xiàn)不同程度的胸鎖乳突肌病變，并行影像學檢查排除頸椎骨骼畸形和眼科就診排除斜視。

三、統(tǒng)計學處理

對于初診年齡、3月齡時包塊最大直徑等計量資料采用均數(shù)加減標準差（±s）表示，組間比較采用獨立樣本t 檢驗。對于性別、側別、6月齡和9月齡時頸部包塊消失的病例數(shù)、18月齡時需要手術治療的病例數(shù)采用頻數(shù)分析，兩組間比較采用χ2檢驗，以P＜0.05 為差異有統(tǒng)計學意義。

結 果

一、比較兩組患者隨訪時B 超下頸部包塊消失病例數(shù)

根據(jù)隨訪結果，6月齡時兩組患者患側B 超下頸部包塊消失的比例分別為41.53%（49／118）和79.61%（95／124），差異有統(tǒng)計學意義（χ2＝30.891，P＜0.001）；9月齡時兩組患者患側B 超下頸部包塊消失的比例分別為76.67%（102／118）和99.19%（123／124），差異有統(tǒng)計學意義（χ2＝13.167，P＜0.001），見表2。

表2 兩組患者在6月齡、9月齡時患側B 超下頸部包塊消失的病例數(shù)［n（%）］Table 2 Comparisons of mass disappearing case at an age of 6 ／9 months between two groups［n（%）］

二、比較兩組患者18月齡時具有實施胸鎖乳突肌松解術指征的比例

根據(jù)手術指征，18月齡時兩組患者需要行手術治療的比例分別為58.47% （69／118）和30.65%（38／124），差異有統(tǒng)計學意義（χ2＝18.895，P＜0.001），見表3。

表3 兩組患者18月齡時需要手術治療的病例數(shù)比較［n（%）］Table 3 Comparisons of necessity for surgery at 18 months of age between the two groups［n（%）］

討論

直至目前，對于CMT 的發(fā)病機制和治療方案均存在爭議［8］。有一部分學者認為CMT 可以自愈，手法矯正和按摩對CMT 的治療是有害無益的［9］。然而，近年來，國內外更多的學者認為CMT 需要及早行保守治療，其中手法被動拉伸是研究最多也是被證明最安全有效的保守治療方法［1，8，10－17］。盡管如此，對手法被動拉伸訓練的標準化流程尚存在一定爭議，包括治療開始年齡、頻次、力度、是否需要結合局部包塊按摩等。

目前一些研究發(fā)現(xiàn)應該盡早行被動拉伸訓練，開始治療年齡越小效果越好［15，16］。本研究治療從3月齡開始，主要從安全性方面考慮，因為1 ～2月齡患者腫塊在早期膠原成分少，細胞成分多，失去了肌肉原有的伸展收縮功能，脆性增加，容易在被動活動中拉斷胸鎖乳突?。?3］。盡管也有研究認為胸鎖乳突肌拉斷后并不影響治療效果［18］，但本研究認為其給患者帶來的痛苦太大，不值得推薦。

關于被動拉伸訓練的頻次同樣缺乏統(tǒng)一標準［14，19－21］。本研究認為治療頻次標準的制定和由誰進行治療操作以及在哪進行治療有關，如果治療在醫(yī)院或專門的康復中心，由專業(yè)的康復醫(yī)生或骨科醫(yī)生完成，那么每周的次數(shù)勢必會減少，因為CMT 的保守治療一般需要長達6個月，患者家庭很難在6個月內每天去醫(yī)院進行治療。導致每周去醫(yī)院治療的次數(shù)只能為2 ～3 次，而每次僅僅15 次的拉伸一定能起到作用嗎？ 本科室早期是由專業(yè)的康復醫(yī)師對患者家長進行培訓，培訓達標后由家長在家完成被動拉伸訓練，但隨訪時發(fā)現(xiàn)很多家長不能保質保量的完成，3個月后復診時家長動作已經和標準動作相差甚遠。因此，近年來本科室要求培訓達標后的家長除在家完成被動拉伸訓練外，每周需要到醫(yī)院2 次，由專業(yè)康復醫(yī)師協(xié)助家長完成操作，相當于對家長治療動作進行反復的標準化校正，這可以大大提高治療效果。本研究即采用此方法，盡管不同的家長完成操作時在頻次、力量方面仍存在一定差異，但在保證治療效果，減少時間成本和經濟成本的前提下最大程度的控制了研究的均一性和同質化。

傳統(tǒng)中醫(yī)學在CMT 的治療方面占據(jù)主要地位，對包塊的局部按摩更是中醫(yī)治療中不可或缺的一個環(huán)節(jié)。中醫(yī)認為在保守治療過程中需要局部按摩包塊，局部按摩和整體調節(jié)相結合的治療效果更好［22］。推、揉、拿、捏患側胸鎖乳突肌，能舒筋活血，改善局部血運供給，促進腫物消散［13，23］。但在臨床工作中，卻發(fā)現(xiàn)局部包塊按摩似乎并不能降低CMT最終需要手術的比例，反而在最終需要手術的患者術中常常見到胸鎖乳突肌與深部大血管鞘膜粘連嚴重，不能將胸鎖乳突肌單獨完整分離，給手術帶來巨大風險。同樣由兒童理療協(xié)會（Academy of Pediatric Physical Therapy，APPT）2018年制定的最新CMT 臨床操作指南（clinical practice guideline ）中也提醒治療師和家長應該意識到軟組織按摩這些方法目前并沒有任何具有同行評議的出版物描述或研究其對CMT 療效的影響，目前不推薦這種方法用于CMT 的治療［20］。因此，本研究通過對242例CMT 患者進行前瞻性研究，比較保守治療過程中對包塊局部按摩與否對治療效果的影響。先天性肌性斜頸患者自然病程為出生2 周發(fā)現(xiàn)頸部包塊，1 ～2個月內腫塊增大，3 ～4個月后腫塊逐漸變小，大多數(shù)在6 ～9個月時包塊消失，對于這種病例是有自愈的可能。因此本研究只統(tǒng)計比較了6月齡、9月齡時包塊消退的比例。盡管如此，本研究仍發(fā)現(xiàn)在6月齡和9月齡時頸部包塊消失的比例，非局部按摩組均優(yōu)于局部按摩組，局部按摩組包塊消失比例更低。此外，本研究結果顯示18月齡時兩組患者需要行手術治療的比例分別為58.47%（69／118）和30.65%（38／124），這比目前一些研究中保守治療失敗需要手術的概率偏高［7，18，24，25］，尤其是對包塊進行局部按摩組，分析原因可能有： ①治療開始年齡不一樣，本研究從3月齡時開始，治療效果可能比更早年齡開始的病例稍差； ②手術指征可能存在差異； ③選取病例可能存在差異，本研究選擇的均為有明顯包塊的病例。有無腫塊是CMT 患者胸鎖乳突肌纖維化部位和程度的臨床和超聲表現(xiàn)，纖維化越嚴重捫及的包塊就越大越硬，頸部旋轉受限越明顯，這種發(fā)病的嚴重程度決定了疾病的最終預后［13，24］。本研究更重要的結果是發(fā)現(xiàn)對包塊的局部按摩反而延長了包塊自行消退的時間，最終需要手術的比例亦較單純牽拉組更高。因此，在CMT 的保守治療過程中不建議對包塊進行局部按摩。分析原因可能是先天性肌性斜頸是由于各種原因致胸鎖乳突肌血運障礙而出現(xiàn)肌肉水腫、變性，最后纖維化［23］。而對胸鎖乳突肌局部做按摩，極易導致包塊出血，進而粘連、纖維化攣縮，形成固定性的斜頸畸形，從而需要手術治療。

盡管本研究采用單盲、隨機分組的方法，但仍然存在以下缺陷： ①樣本量偏小，隨訪時間偏短，后期可采取多中心研究，擴大樣本量； ②本研究中治療操作基本由家長在家完成，盡管接受了正規(guī)的培訓以及后期的監(jiān)督，但很難控制所有家長操作的一致性，后期研究中可安排同一康復治療師進行操作，以提高研究對象的同質性； ③研究分組存在一定缺陷：由于考慮到患者家長不愿意接受完全期待自愈，不采取任何治療。因此，本研究缺少陰性對照組。此外，本研究目的為對比局部按摩包塊與否對CMT 的治療效果，分為局部按摩組和非局部按摩組，但實際上局部按摩組和非局部按摩組都增加了手法運動治療。因此也缺少了單純局部包塊按摩治療的對照組； ④盡管B 超檢測經濟方便，但B 超檢測方法的誤差較大，后期研究可考慮行MRI 等其他影像學檢查，甚至利用血流成像等技術評估胸鎖乳突肌血供情況； ⑤其他一些治療方法（如使用肉毒桿菌毒素注射、超聲波治療等也需要考慮，不同頻次拉伸訓練的治療效果比較也將是后期研究的重點［13］。

總而言之，先天性肌性斜頸患者保守治療時對包塊進行局部按摩會延遲包塊自行消退時間，降低患者自愈率，增加后期需手術治療比例。兒童骨科醫(yī)生、保健醫(yī)生以及兒童康復醫(yī)生需要聯(lián)合制定CMT 規(guī)范化治療方案，使患者以最佳的方式得到治療。