劉智敏，李祎娉，林宏城，任東林

中山大學附屬第六醫(yī)院肛腸外科 廣東廣州 510655

直腸陰道瘺（rectovaginal fistula，RVF）是指直腸與陰道之間相互連通的由上皮組織覆蓋的病理性通道。該病發(fā)病率低，約占肛門直腸周圍瘺管性疾病的5%[1-4]。根據病因、病變位置、累及部位及聯合損傷程度的不同，患者表現為不同程度的陰道排氣和（或）排糞，可伴膿液排出及性功能障礙，甚至出現炎癥引起的全身性癥狀，嚴重地影響患者的生活質量。一般情況下直腸陰道瘺無法自愈，大部分需要手術干預。自Steel TH在1860年[5]報道直腸陰道瘺手術治療效果至今，已發(fā)展出多種外科修補術式治療本病，但現行指南中仍未有一種手術方式擁有高級別證據，也不能保證手術成功率。對于高位、復雜性直腸陰道瘺來說，手術方式一般推薦經腹修補術或行結腸肛管吻合術、結腸拖出術，但因其病變部位的局部解剖和功能復雜，手術修復難度較大，處理不當會導致反復感染，復發(fā)率高[1]。本文通過報告1例直腸陰道隔巨大缺損患者的治療過程，為該疾病的臨床治療思路及處理方式提供新的參考。

1 臨床資料

患者青年女性，因“發(fā)現陰道囊腫3年，術后直腸陰道瘺1年余”就診，患者自訴3年前經陰道分娩時行陰道側切縫合術，產后一個半月行常規(guī)婦科檢查發(fā)現陰道囊腫未予處理，一年余前復查發(fā)現囊腫較前增大，約4 cm大小，遂于當地醫(yī)院行“經陰道壁囊腫切除術”，術中當即發(fā)現有直腸破損，遂請普外科行直腸修補術。術后當天發(fā)現直腸瘺并腹腔感染，出現感染性休克，急診行乙狀結腸單腔造口術。造口半年后患者到另一家醫(yī)院就診，擬經腹行直腸陰道瘺修補術，術中探查發(fā)現瘺口過大無法修補，直接關腹。出院半年后，患者來我院就診，以“直腸陰道瘺”收入我科。既往體健，已婚已育，無飲酒吸煙史，對青霉素過敏。

入院體格檢查：腹軟，下腹部可見陳舊性手術瘢痕，左下腹見乙狀結腸造口，未見皮疹、條紋及曲張靜脈，無腹部壓痛、反跳痛，腸鳴音正常。直腸肛門探查：患者左側臥位，肛門周圍皮膚未見異常，肛門括約肌張力正常，距肛緣約4 cm處可觸及直腸前壁缺損，伴觸痛，缺損大小約為4 cm×4 cm，未能完全觸及缺損上段，直腸后壁黏膜光滑，腸壁軟，表面平，無觸痛，未捫及結節(jié)或隆起樣病變，退出指套無染血。雙合診可觸及陰道缺損，與直腸相通。

我院輔助檢查結果如下。（1）肛管增強MRI提示：直腸—陰道瘺，橫截面顯示缺損幾乎占據整個陰道后壁及直腸前壁，占陰道壁及直腸約1/3周，缺損直徑約4 cm，見圖1A、圖1C；矢狀面顯示距肛門3.8 cm處直腸前壁見巨大缺損，最寬徑約2.4 cm，最長徑為5.9 cm，缺損頂端為陰道后穹隆，底端在陰道中部，距陰道口約4.2 cm，與陰道后穹隆及子宮頸下段后上壁相通，見圖1B、圖1D。（2）腹部CT提示：左下腹乙狀結腸造口術后改變，直腸呈殘端封閉狀態(tài)；直腸中段前壁不連續(xù)，局部腸腔與陰道相通。（3）術前腸鏡檢查提示：進鏡15 cm見盲端，距肛緣5 cm直腸前壁見疑似瘺口，直腸前方有一巨大缺損，宮頸口凸出至腸腔內，宮頸黏膜充血水腫伴糜爛，表面附著較多分泌物，見圖2。（4）直腸肛管測壓提示：肛門收縮均勻，肛管括約肌收縮力減弱，直腸黏膜敏感性增加，見圖3。

圖1 術前MRI檢查結果

圖2 術前腸鏡檢查結果

2 治療過程

2.1 手術方式

麻醉方式采取插管全麻，麻醉滿意后取截石位，先行經膀胱輸尿管鏡放置雙側輸尿管臨時支架作預防性保護用。接著縫合關閉左下腹造口，取下腹正中繞臍切口（原經腹探查手術切口）進腹腔，探查腹腔見下腹部乙狀結腸系膜與回腸系膜粘連，余臟器未見明顯異常；探查會陰，用Lonestar拉鉤牽拉開陰道口，見陰道后壁巨大缺損，可容納一拳頭大小，缺損上方為陰道后穹窿和宮頸下段后方上壁，下方距離陰道口約4 cm，缺損周圍組織質地硬，呈瘢痕攣縮改變。經過充分考慮后，決定執(zhí)行術前擬定的手術方案——經腹經肛直腸代陰道后壁直腸陰道缺損修補術+直腸后乙狀結腸經肛拖出吻合術+乙狀結腸造口關閉術。具體手術步驟：（1）經腹完成游離乙狀結腸單腔造口，將乙狀結腸造口用無菌紗布包裹后置入腹腔，充分游離乙狀結腸降結腸內側及背側Toldt’s間隙，經左結腸旁溝分離結腸與左側腹壁，與中間入路會師，向頭側進一步完成脾曲松解游離。（2）辨認盆腔直腸殘端，游離直腸后間隙及松解直腸兩側側方韌帶，保留直腸系膜完整以保證其近端血供。（3）見直腸前壁與子宮陰道連接處后方瘢痕僵硬，結合會陰組指引，考慮為直腸陰道缺損最上方。會陰組予陰道充分消毒，辨認陰道瘺口后將直腸反方向經瘺口拖出，將直腸黏膜與陰道瘺口縫合，關閉陰道與直腸遠端的通道，完成直腸代部分陰道后壁缺損修補。（4）會陰組牽拉開肛門，用電刀破壞并剝離遠端直腸黏膜，減少直腸黏膜分泌腸液，同時腹部組于肛提肌上方直腸后間隙切開直腸后壁，將已游離好的乙狀結腸造口遠端自直腸后方拖出肛門，將乙狀結腸拖出段與肛門做縫合固定。檢查明確直腸陰道瘺口已關閉，未見輸尿管、肛門括約肌等重要解剖組織損傷，逐層縫合腹壁腹膜、皮下組織及皮膚。手術步驟簡要示意圖見圖4。

圖4 手術步驟簡要示意圖（圖片為作者團隊原創(chuàng)）

2.2 術后管理

患者術后禁食1周，經中心靜脈予腸外營養(yǎng)支持、預防感染、消腫鎮(zhèn)痛等對癥支持治療，同時注射黃體酮推后月經來潮；會陰部處理包括每日予陰道內填塞藻酸鹽濕性敷料換藥，使用凡士林紗塊包裹拖出段腸管保持漿膜濕潤、避免摩擦出血。術后1周逐漸恢復流質飲食，觀察拖出乙狀結腸血運良好，腸管與肛管粘連緊密，期間拖出段腸管開始排糞，陰道并未出現異常分泌或排氣、排糞。出院后繼續(xù)維持流質飲食并間斷口服少量緩瀉劑，保持排出稀便軟便，減少固便形成，為直腸陰道黏膜縫合生長、直腸后壁與拖出結腸粘連生長提供無壓力狀態(tài)。

2.3 二期手術

患者出院后1個月返院擬行二期手術。術前查體見拖出段腸管活力良好，較一期術后當時輕度回縮，長約4 cm，腸管漿膜及系膜與肛緣粘連緊密，肛周未見瘺管或異常開口。囑患者收縮肛門，見收縮力正常，收縮持續(xù)時間可，指檢未及腸管與陰道相通或腸管狹窄；距陰道口4 cm處可見腸黏膜完全覆蓋原陰道缺損，腸管黏膜色稍紅，陰道黏膜色稍白，黏膜過渡處未見縫線、異常瘺口或缺損，提示黏膜生長緊密完整。術前輔助檢查MRI提示：矢狀面可見直腸陰道缺損處已被近端直腸黏膜反折下拉后完全覆蓋，與陰道下段連接緊密，原直腸陰道缺損已消失，提示直腸陰道缺損已修補成功，直腸陰道間未見異常通道，同時乙狀結腸經直腸后壁套入遠端直腸，并從直腸肛管處拖出肛門體外，見圖5。完善術前準備后，在腰硬聯合麻醉下行肛門拖出段腸管切除+肛門成形術，術中探查情況見圖6。手術過程：使用超聲刀在距肛緣1 cm處切除拖出段腸管，在腸管與肛緣粘連處外0.5 cm行肛周皮膚與腸管全層間斷縫合8針（12、3、6、9點及兩針之間），3-0倒刺線做連續(xù)縫合一周加固，完成肛門成形。

圖5 二期手術前MRI檢查結果

圖6 二期手術術中所見

2.4 治療結果

患者肛門成形后恢復正常飲食，同時口服小麥纖維素顆粒，保持成形軟便。肛門外觀在術后2周恢復正常，腸管回縮至肛管內，見圖7。3個月后患者從起初每日排糞5～8次減少到每日1～3次。術后1個月復查肛管增強MRI提示：覆蓋原直腸陰道缺損的直腸黏膜兩側融合完好、無水腫，與陰道下段黏膜的連續(xù)性完整，直腸陰道缺損已修補成功，無可疑或潛在瘺管，同時見拖出段結腸已被切除，套入直腸的結腸未見與直腸及陰道相通，直腸與拖出結腸之間粘連可，局部未見積液信號，見圖8。肛門功能失禁評分及SF-36生活質量評分正常。術后隨訪至今，患者未開始性生活，經期月經排出正常。

圖7 二期術后肛門外觀

圖8 二期術后 1個月MRI檢查結果

3 討論

直腸陰道瘺患者常主訴表現為陰道內糞便排出或間斷排氣，其他癥狀還包括化膿、惡臭的陰道分泌物、性交困難、肛周疼痛、陰道刺激感和泌尿生殖道反復感染，部分患者還可伴隨大便失禁，往往提示合并肛門括約肌損傷。根據病因不同，RVF產生的原因可分為先天性畸形、創(chuàng)傷（產傷、婦科手術、結直腸肛門手術、暴力、異物等）、炎性腸病（潰瘍性結腸炎、克羅恩病）、感染（憩室炎、隱窩膿腫）、腫瘤及盆腔放療等[1,6-7]，其中產傷是RVF最常見病因[2-3,8]，據報道88%的RVF由產傷引起[6,9]。根據瘺口與直腸、陰道及直腸陰道隔的解剖關系可將RVF分為高、中、低三類：低位瘺是直腸側瘺口位于或低于齒狀線，而陰道側瘺口位于或低于陰唇系帶；高位瘺是陰道側瘺口位于或高于宮頸平面；中位瘺介于兩者之間[3,9]。Rothenberger等[1]在1983年提出將RVF分為“單純”和“復雜”兩類，單純性RVF位于陰道的下部或中部1/3處，直徑≤2.5 cm，多由創(chuàng)傷或感染引起；而復雜性RVF位于直腸陰道隔上部，直徑＞2.5 cm，多繼發(fā)于炎性腸病、放療或癌癥，以及反復修復失敗的瘺管。

由于直腸陰道瘺治療方案的選擇取決于諸多因素，如瘺管的形成時間、大小、位置、病因、癥狀、局部組織情況、既往手術史以及患者的合并癥，常需要婦產科、泌尿外科和結直腸外科等多學科參與。除了詳細詢問病史了解患者有無產科病史、感染、外傷、炎性腸病、惡性腫瘤、放療等病因，還需行直腸指檢了解括約肌肌力和會陰體寬度，評估肛門括約肌功能；可通過指檢及肛門鏡直接觀察瘺口，如遇到微瘺或高位瘺等難以明確的瘺口，還需借助影像學檢查輔助診斷，包括鋇灌腸造影（泛影葡胺）或反復多次美藍棉塞染色試驗驗證[1,10]。此外，肛管MRI可評估瘺口位置、肌肉連續(xù)性及周圍毗鄰器官情況，直腸腔內超聲（transrectal ultrasound，TRUS）可評估低位瘺口[11]，腸鏡可獲取瘺口大小及位置的直觀圖像及評估有無合并炎性腸病等，全腹CT檢查可明確有無腫瘤等病因存在。

明確直腸陰道瘺診斷及評估其瘺口特點后，臨床醫(yī)師需要決定是行保守治療抑或手術治療。在直腸陰道瘺的初始評估和治療中，必須首先了解其病理學特點，例如有無感染、克羅恩病或惡性腫瘤等，在疾病活動期或感染狀態(tài)時，修補經常失敗[1,3,12-13]。此外還應注重對肛門括約肌功能的評價，肛門功能將影響治療方式的選擇[6]。對于大部分產傷所致的RVF可先通過保守治療3～6個月后再進行修復[1]；在感染急性期時可選擇掛線治療，減輕急性炎性反應、水腫以及感染從而提高修復的成功率[13]。盡早行腸造口有助于控制感染、提高局部修補成功率[12]。據報道，直腸陰道瘺患者平均經歷至少3次修補手術[7,14]。手術入路有經肛、經陰道、經會陰、經腹入路[1]。婦科醫(yī)師常選擇經陰道入路，外科醫(yī)師則多用經肛入路。經肛門入路的優(yōu)點是可以直接進入和修復直腸陰道瘺的直腸開口，而直腸瘺是直腸陰道瘺的高壓側。目前手術方法總體來說可歸納為瘺管切除/會陰切開分層縫合法、推移瓣修補法（直腸瓣）、轉移組織瓣修補術【股薄肌或球海綿體肌瓣（Martius瓣）轉移修補術】、生物材料修復法、脂肪組織移植術、內鏡技術以及直腸切除結腸拖出術或結腸肛管吻合術。瘺管切除縫合相對簡單，適用于低位單純RVF的修補，可同時行肛門成形術，但此法僅在原位修補，未充分游離周圍組織，若切除范圍較大會造成修補的局部組織張力大且血運較差，則復發(fā)率較高[8,12-13]。直腸皮瓣推移術是目前大多數單純RVF的首選修補術式[12-13]，但對于瘺口直徑＞1 cm、克羅恩病及放療所致RVF的修補成功率不高[7]。外陰直腸切開術是經會陰將瘺管切開，轉變?yōu)轭愃脾舳葧幩毫褌?，再依次縫合直腸黏膜、肛門括約肌、陰道黏膜及會陰皮膚，可治療伴有肛門括約肌損傷和大便失禁的RVF[3,6,9]。對克羅恩病及放療所致RVF，可選Martius瓣轉移修補術，成功率約50%，但第二次股薄肌轉移皮瓣修補術失敗后必須經腹手術修補[3,14]。直腸切除結腸拖出術或結腸肛管吻合術可用于修補放療所致或復發(fā)性、復雜性直腸陰道瘺。結直腸手術吻合后出現的直腸陰道瘺一般為高位瘺，需經腹手術修補，首要治療措施是行回腸造口糞便轉流以促使急性炎性反應和感染消退[1,13,15]。

由此可見，每種手術方式有其相應的適應證及選擇的特點，結合本例患者，由于醫(yī)源性損傷（陰道后壁囊腫手術后）出現直腸陰道瘺，其病情有以下特殊性決定了無法參考以上的手術方式作修補：（1）瘺口巨大（縱徑近6 cm，橫徑2.4 cm），可容三指順利通過，遠大于2.5 cm，定義為復雜性直腸陰道瘺；由于缺損過大，難以用直接縫合的方式修補，且采用直接縫合陰道側及直腸側均難以避免縫合張力大，創(chuàng)面無法順利愈合，最終導致修補失敗。（2）瘺口所在位置跨越兩個水平，同時屬中位及高位直腸陰道瘺；單獨采用其中一個水平位置的直腸陰道瘺修補方式均無法達到理想效果。若使用高位直腸陰道瘺的手術方式，如陰道側及直腸側分別縫合，中間填充自體（如網膜組織）或生物材料（如補片），無法規(guī)避縫合張力問題；若采取中/低位瘺的處理方式，如直腸黏膜瓣推移或其他肌肉組織填充，也難以在會陰區(qū)/直腸側，完成血供完整并寬大的組織瓣的游離。（3）瘺口周圍已形成炎性瘢痕，血供較差，結合患者病史（出現直腸陰道瘺后合并感染性休克）及外院兩次經腹手術情況（直腸子宮陷凹瘢痕增生，局部明顯增厚），可判斷患者既往出現嚴重感染及炎性反應，恢復期組織呈病理性愈合，瘢痕攣縮，最后瘺口逐漸增大。因此缺損處的瘺口與放療后損傷組織類似，均為與周圍粘連緊密、質地硬而脆、血供差、無生長愈合能力的組織，若采用常規(guī)縫合修補方式，既無法使瘺口愈合，又增加手術創(chuàng)傷[1]。

以上3點情況使本例患者無法使用常規(guī)的手術方式進行手術，經肛、經會陰局部修補手術滿足不了縫合的條件、張力的要求及巨大組織瓣填充的要求；而經腹手術難度巨大，患者已有一次經腹修補失敗手術史，存在腹腔粘連，組織間隙難以分離，且和經肛、經會陰手術同樣無法解決縫合及張力的問題。術前經聯合婦產科、盆底外科及結直腸肛門外科等多學科討論，制定出全新的手術方式——經腹經肛直腸代陰道后壁直腸陰道缺損修補術+直腸后乙狀結腸經肛拖出吻合術+乙狀結腸造口關閉術。該手術方式具有以下優(yōu)勢：（1）傳統(tǒng)、單一的直腸陰道瘺手術入路難以滿足修補如此大缺損的需求，故聯合入路的優(yōu)勢在本例病例中得到充分體現，經腹入路可以很好地完成直腸陰道隔的探查，可以充分游離近端直腸和直腸骶骨間隙，經陰道入路可輕松完成直腸代陰道后壁的縫合，經肛入路能直視下完成遠端直腸黏膜剝離以及乙狀結腸經直腸后拖出術。（2）陰道瘺直接修補需滿足充分的游離，無張力的縫合，豐富的血供等要求，本例患者瘺口處嚴重瘢痕增生，預示其組織血供差，局部生長條件欠佳，直接修補失敗率高。組織瓣（直腸）修補后壁能一并解決以上要求，同時避免直接縫合帶來后續(xù)問題，如陰道瘢痕、陰道腔縮窄，影響患者后續(xù)性生活及生育等功能。（3）高位直腸陰道瘺修補手術在完成直腸和陰道修補后，往往推薦使用自體組織（如大網膜）作為隔開直腸和陰道之間的填充物，本病例使用直腸作為陰道修補組織，既能完成巨大缺損的無張力縫合，又能作為自體組織達到較好的組織相容性，從而保證了修補的成功率。（4）患者術前表達了對關閉乙狀結腸單腔造口的強烈意愿，目前尚未有明確證據證實保護性造口可提高直腸陰道瘺修補手術的成功率[4]，故尋找一種能一期同時解決造口還納和直腸陰道瘺修補的手術方式具有個體化治療的臨床意義。（5）沒有吻合口就不會有吻合口漏：本術式不存在腸道的吻合，將結腸經直腸后壁拖出于肛門外固定，作為改良Bacon術的一種變異術式，既能保證患者完好的肛門收縮功能，又能規(guī)避低位結腸肛管吻合術式帶來的吻合口漏問題，是保證陰道瘺修補成功的關鍵要素。

直腸陰道瘺是結直腸肛門外科、婦產科醫(yī)師的噩夢，一直是臨床治療上的難題。盡管近年來手術方式不斷革新，但目前外科治療方式仍過度依賴于手術醫(yī)師自身的臨床經驗和技術，并且需要根據患者的瘺管特點和病因來制定個體化的治療方案，本病例所采用的手術方式在既往的文獻中未見同樣或類似的報道，屬創(chuàng)新性手術方式。由于直腸陰道瘺的發(fā)病率低，目前仍缺少針對該病的前瞻性研究、多中心隊列研究，治療效果受限于各個臨床醫(yī)師的經驗及手術技巧，尚無高級別證據的標準治療方案。本病例經過術后半年的隨訪，已證實患者肛門功能完好、無復發(fā)，患者更遠期的生活質量及排糞情況將繼續(xù)進行跟蹤隨訪。