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        合并偏頭痛的肺動(dòng)靜脈瘺1例報(bào)告

        2020-06-08 06:23:50楊焱董博劉麗黃若蘭李方明
        中國卒中雜志 2020年5期

        楊焱,董博,劉麗,黃若蘭,李方明

        1 病例介紹

        患者女性,52歲,因“反復(fù)頭痛20年,再發(fā)1周”于2019年7月4日入院?;颊?0年前開始反復(fù)出現(xiàn)頭痛,多于睡眠或情緒不佳時(shí)出現(xiàn),頭痛為雙側(cè)額顳部搏動(dòng)樣脹痛,每次頭痛發(fā)作前伴有視物變形和閃光先兆,持續(xù)15~20 min后出現(xiàn)頭痛,頭痛每次持續(xù)數(shù)小時(shí)至1 d,可服用止痛藥物緩解或自行緩解,過程中伴有畏光畏聲。

        既往史:無高血壓、糖尿病、卒中、心臟病等慢性病史。

        入院查體:血壓:右上肢120/60 mm Hg,左上肢116/57 mm Hg;心率72次/分。神志清楚,言語流利,顱神經(jīng)查體無陽性體征,四肢肌力、肌張力正常,無共濟(jì)失調(diào)及感覺障礙,腱反射對(duì)稱存在,雙側(cè)病理征陰性,腦膜刺激征陰性。視覺模擬評(píng)分法(visual analogue scale,VAS)評(píng)分6分。

        實(shí)驗(yàn)室檢查:血常規(guī)、肝功能、腎功能、凝血功能、甲狀腺功能、血糖、糖化血紅蛋白均正常。

        影像學(xué)檢查:頭顱CT(2019-07-04)未見異常。

        入院診斷:

        先兆性偏頭痛

        診療經(jīng)過:患者入院后進(jìn)一步完善相關(guān)檢查。頭顱MRI(2019-07-06):雙側(cè)額、頂葉皮層下多發(fā)缺血灶;頭顱MRA(2019-07-06):未見明顯異常(圖1);TCD發(fā)泡試驗(yàn)(2019-07-06):平靜呼吸狀態(tài)下推泡后第4秒見大量雨簾狀微栓子信號(hào),栓子持續(xù)時(shí)間約90 s(圖2),鑒于患者靜息狀態(tài)下出現(xiàn)大量且持續(xù)較長的栓子雨,未進(jìn)一步行Valsalva動(dòng)作加強(qiáng)試驗(yàn),發(fā)泡試驗(yàn)結(jié)束約5 min,患者自訴出現(xiàn)視物變形及閃光先兆,遂輪椅送入病房;經(jīng)食道右心超聲造影(2019-07-07):房間隔原發(fā)隔與繼發(fā)隔之間未見明顯連續(xù)回聲中斷,第5個(gè)心動(dòng)周期左心房見少量微泡信號(hào);心臟超聲(2019-07-07):三尖瓣輕度反流,收縮功能未見明顯異常;頸部血管超聲(2019-07-07):右側(cè)鎖骨下動(dòng)脈后壁探及5.3×1.8 mm2低回聲扁平斑塊;雙下肢超聲(2019-07-10):雙下肢動(dòng)脈超聲未見異常,雙下肢靜脈超聲見雙側(cè)股總靜脈瓣功能不全,未見血栓;肺動(dòng)脈數(shù)字血管造影(2019-07-10):右肺動(dòng)靜脈瘺(圖3)。

        圖1 頭顱MRI+MRA

        圖2 對(duì)比增強(qiáng)經(jīng)顱多普勒(TCD發(fā)泡試驗(yàn))

        完善相關(guān)檢查后確診為右肺動(dòng)靜脈瘺,告知患者及家屬病情后,患者要求藥物保守治療。結(jié)合頭顱MRI提示皮層下多發(fā)缺血灶,TCD發(fā)泡試驗(yàn)提示大量右向左分流,右側(cè)鎖骨下動(dòng)脈超聲提示單發(fā)斑塊,給予利伐沙班口服抗凝、阿托伐他汀抗動(dòng)脈粥樣硬化治療。

        最終診斷:

        先兆性偏頭痛

        右肺動(dòng)靜脈瘺

        靜息性腦梗死

        右側(cè)鎖骨下動(dòng)脈斑塊形成(單發(fā))

        2 討論

        肺動(dòng)靜脈瘺是肺血管結(jié)構(gòu)發(fā)育異常導(dǎo)致的疾病,肺臟的動(dòng)脈和靜脈不經(jīng)過肺毛細(xì)血管直接吻合,導(dǎo)致肺源性右向左分流,進(jìn)而出現(xiàn)一系列病理生理改變和臨床癥狀[1]。該病發(fā)病率低,約0.03%,性別之間無明顯差異。日本曾在大范圍CT篩查中報(bào)道其發(fā)病率為0.038%[2]。病理上根據(jù)肺動(dòng)靜脈瘺的供血?jiǎng)用}和引流靜脈的數(shù)量可分為:①彌漫型,為多發(fā)的微小動(dòng)靜脈瘺,可伴肺外的毛細(xì)血管擴(kuò)張;②囊狀型,由一條或多條供血?jiǎng)用}與引流靜脈直接相通。病理解剖基礎(chǔ)是肺動(dòng)靜脈瘺出現(xiàn)右向左分流的根本原因,部分靜脈血不經(jīng)過肺泡毛細(xì)血管過濾、代謝及交換,直接匯入動(dòng)脈血到全身體循環(huán)中[3]。

        圖3 肺動(dòng)脈數(shù)字減影血管造影

        肺動(dòng)靜脈瘺臨床表現(xiàn)多樣,可以咯血、發(fā)紺、缺血性卒中、腦膿腫等不同的表現(xiàn)就診于呼吸、循環(huán)、神經(jīng)等各個(gè)科室,但輕者也可毫無臨床癥狀。在神經(jīng)科就診的肺動(dòng)靜脈瘺患者,其發(fā)病機(jī)制主要與右向左分流有關(guān)[4]。既往文獻(xiàn)報(bào)道,肺動(dòng)靜脈瘺與缺血性卒中具有相關(guān)性[5],但與偏頭痛相關(guān)的報(bào)道相對(duì)較少。

        根據(jù)世界衛(wèi)生組織和2017年全球疾病負(fù)擔(dān)調(diào)查,偏頭痛是第二位全球性致殘疾病[6]。迄今為止,偏頭痛病因不明,發(fā)病機(jī)制眾說紛紜。近來文獻(xiàn)報(bào)道偏頭痛尤其是伴有先兆的偏頭痛與右向左分流相關(guān)(如卵圓孔未閉或肺動(dòng)靜脈瘺),這種理論認(rèn)為:靜脈血液中的一些物質(zhì),如一氧化氮、激肽、5-羥色胺或微栓子本應(yīng)在肺的毛細(xì)血管過濾或被相關(guān)的酶代謝滅活,存在右向左分流時(shí),這些物質(zhì)避開了肺毛細(xì)血管而直接混入動(dòng)脈血,如果濃度足夠,隨體循環(huán)到達(dá)顱內(nèi)后觸發(fā)偏頭痛及先兆出現(xiàn)[7]。卵圓孔封堵術(shù)后[8]或肺動(dòng)靜脈瘺栓塞術(shù)后患者偏頭痛減輕或緩解支持這種理論。但該理論也有爭議,因?yàn)槟承┗颊唧w內(nèi)無右向左分流,同樣深受偏頭痛折磨,文獻(xiàn)推測這部分患者靜脈血液內(nèi)的物質(zhì)可能超過肺毛細(xì)血管過濾及代謝滅活的飽和能力,剩余的未被代謝滅活的到達(dá)顱內(nèi)同樣觸發(fā)偏頭痛及先兆出現(xiàn),這種過飽和的理論與減壓病的機(jī)制類似,潛水員由深海向淺海的上潛過程中,血液中的氣體含量超過了血液的氣體溶解飽和度,未被溶解的氣體導(dǎo)致潛水員出現(xiàn)氣體栓塞[7,9]。

        本例先兆偏頭痛患者,顱腦MRI見雙側(cè)額、頂葉皮層下多發(fā)靜息性梗死灶,經(jīng)檢查最后證實(shí)為肺動(dòng)靜脈瘺,復(fù)習(xí)文獻(xiàn)后考慮偏頭痛、顱內(nèi)靜息性腦梗死均與肺動(dòng)靜脈瘺相關(guān)。在TCD發(fā)泡試驗(yàn)靜息狀態(tài)下推完微泡(微栓子)后大約5 min患者自訴出現(xiàn)偏頭痛發(fā)作前的先兆,輪椅送入病房后患者開始自覺偏頭痛發(fā)作,該患者發(fā)泡試驗(yàn)誘發(fā)的先兆偏頭痛經(jīng)歷,也高度符合前述的偏頭痛“右向左分流”相關(guān)的理論。期待在未來的研究中,能找到“右向左分流”相關(guān)機(jī)制中觸發(fā)偏頭痛發(fā)作的血液生物標(biāo)志物。

        但迄今為止仍不清楚偏頭痛的主要發(fā)病機(jī)制,各種發(fā)病機(jī)制均不能一元論地解釋偏頭痛,或許其本身就是多因素疾病,或者也有可能在未來會(huì)認(rèn)為偏頭痛只是一種癥狀,就像腹痛一樣,各種病因及不同機(jī)制最終表現(xiàn)為偏頭痛,其背后的機(jī)制因人而異。

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