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        腹膜播散性平滑肌瘤病二例

        2020-01-09 11:25:37何靜媛黃興華魏琴
        海南醫(yī)學(xué) 2020年3期
        關(guān)鍵詞:充質(zhì)附件平滑肌

        何靜媛,黃興華,魏琴

        德陽(yáng)市人民醫(yī)院婦產(chǎn)科,四川 德陽(yáng) 618000

        腹膜播散性平滑肌瘤病(leiomyomatosis peritonealis dissenminata,LPD)是一種罕見的良性腫瘤性疾病,以突出于盆腹腔腹膜表面呈多發(fā)性結(jié)節(jié)樣生長(zhǎng)的平滑肌瘤為主要特征。臨床病例少,多見于育齡婦女,2015年統(tǒng)計(jì)文獻(xiàn)報(bào)道病例不足200例[1]。本病術(shù)前一般無(wú)特異性的臨床癥狀和體征,極易誤診,術(shù)前難以明確診斷。本院2008—2018僅發(fā)現(xiàn)2例,現(xiàn)報(bào)道如下:

        1 病例簡(jiǎn)介

        1.1 病例一 患者女性,41歲,因“下腹部脹痛4個(gè)月”于2018年7月4日入院?;颊呷朐呵?個(gè)月無(wú)明顯誘因出現(xiàn)下腹脹痛,無(wú)其他伴隨癥狀,于我院行陰道彩超提示:右側(cè)附件區(qū)探及7.7 cm×6.0 cm×4.6 cm、4.6 cm×4.3 cm×3.7 cm的弱回聲團(tuán),內(nèi)回聲不均。左側(cè)附件區(qū)到子宮左上方探及7.7 cm×7.2 cm×6.0 cm、6.4 cm×6.6 cm×4.7 cm、3.8 cm×3.5 cm×2.8 cm弱回聲團(tuán)塊,內(nèi)回聲不均。超聲提示:雙側(cè)附件區(qū)多發(fā)性實(shí)質(zhì)非均質(zhì)團(tuán)塊(附件區(qū)腫瘤?其他?)。婦科檢查:外陰、陰道、宮頸、宮體均未捫及明顯異常;右附件區(qū)可捫及6 cm×7 cm大小包塊,質(zhì)地硬,活動(dòng)度差;左附件區(qū)可捫及直徑約7 cm大小包快,質(zhì)地硬,無(wú)明顯壓痛。入院后查腫瘤標(biāo)志物正常范圍。入院行手術(shù)探查:見盆腹腔內(nèi)有大小不等數(shù)十個(gè)結(jié)節(jié)狀實(shí)性腫物,位于側(cè)腹膜、大網(wǎng)膜、子宮膀胱反折腹膜、左側(cè)骨盆漏斗韌帶鞘膜處,最大直徑約6 cm,最小直徑約1 cm,每個(gè)結(jié)節(jié)呈球形、質(zhì)硬、光滑、有假包膜,子宮正常大小、水平后位、形態(tài)正常,雙側(cè)附件外觀正常。術(shù)中冰凍病理報(bào)告提示“梭形細(xì)胞腫瘤”。行盆腔包塊剝除術(shù),術(shù)后病理報(bào)告提示腹膜、大網(wǎng)膜彌漫性腹膜平滑肌瘤,細(xì)胞豐富,可見核分裂(3個(gè)/10 HP)。免疫組化檢測(cè)提示:CD34(-)、CD117(-)、DOG-1(-)、S-100(-)SMA(+)、Desmin(+)、Vimentin(+)、CD99(灶性+)、CD10(-)、CK(-)、EMA(-),a-inhibin(-)、Ki-67指數(shù)15%。

        1.2 病例二 患者女性,40歲,因“體檢發(fā)現(xiàn)盆腔包塊1 d”于2018年12月23日入院?;颊呷朐呵?天在我院門診體檢行彩超提示盆腔內(nèi)多發(fā)實(shí)質(zhì)非均質(zhì)團(tuán)塊(來(lái)源于腹膜的平滑肌瘤?附件區(qū)腫瘤?),團(tuán)塊最大8.6 cm×7.6 cm×4.0 cm。婦科檢查:外陰、陰道、宮頸、宮體均未見明顯異常;子宮后方捫及直徑約8 cm大小包塊,質(zhì)地硬、表面凹凸不平、活動(dòng)度欠佳、無(wú)壓痛;左附件區(qū)捫及直徑約5 cm大小包塊,質(zhì)地硬,與子宮關(guān)系密切,無(wú)壓痛;右附件區(qū)捫及增厚感,局部無(wú)壓痛。既往4年前外院行腹腔鏡下子宮肌瘤剝除手術(shù)史。入院后查腫瘤標(biāo)志物正常范圍。手術(shù)探查:子宮呈水平位、正常大小,雙側(cè)附件外觀正常;膀胱腹膜上見直徑約5 cm大小肌瘤樣腫瘤;乙狀結(jié)腸系膜上見直徑約6 cm大小腫瘤,與乙狀結(jié)腸及系膜廣泛致密包裹黏連;直腸及盆底腹膜見直徑約9 cm大小腫瘤,與直腸廣泛黏連。術(shù)中冰凍提示梭形細(xì)胞腫瘤。行盆腔包塊剝除術(shù),術(shù)后病理報(bào)道提示:盆腔平滑肌瘤,細(xì)胞增生活躍,偶見核分裂。免疫組化檢測(cè)提示:Vimentin(+)、Desmin(+)、SMA(+)、S-100(-)、Bcl-2(灶 性+)、CD99(灶性+)、CD117(-)、DOG-1(-)、CD34(-)、Ki-67指數(shù)10%。

        2 討論

        2.1 病理特點(diǎn)及發(fā)病機(jī)制 LPD多發(fā)生于生育年齡婦女。在臨床上表現(xiàn)為大小不等的多發(fā)性小結(jié)節(jié),外表與肌瘤相似,彌漫地分布于大網(wǎng)膜、子宮、卵巢、腸管等盆腹腔臟器及盆腹腔腹膜的表面,影像學(xué)表現(xiàn)及手術(shù)所見均酷似惡性腫瘤的腹膜種植和轉(zhuǎn)移,故術(shù)前極易誤診。結(jié)節(jié)在顯微鏡下顯示為梭形平滑肌細(xì)胞構(gòu)成。與良性平滑肌瘤形態(tài)結(jié)構(gòu)一致,結(jié)節(jié)亦由交錯(cuò)的平滑肌束組成,細(xì)胞較豐富,細(xì)胞異型性及核分裂相較少見[2]。該病免疫組化表現(xiàn)亦與良性平滑肌瘤一致,SMA、Desmin、Vimentin的表達(dá)呈陽(yáng)性。本文中2例患者的病理報(bào)告均與良性平滑肌瘤一致。

        LDP病因尚不清楚,目前發(fā)病機(jī)制有多種假說(shuō)。有學(xué)者認(rèn)為L(zhǎng)PD可能是由腹膜下間充質(zhì)干細(xì)胞分化形成。間充質(zhì)干細(xì)胞可能在雌激素的作用下進(jìn)一步分化為成纖維細(xì)胞、肌纖維細(xì)胞、蛻膜細(xì)胞等,當(dāng)腹膜下的間充質(zhì)干細(xì)胞向肌纖維細(xì)胞方向分化時(shí)即形成了播散性平滑肌瘤結(jié)節(jié)。LPD多發(fā)生于育齡期婦女,有研究證明,妊娠、口服避孕藥、卵巢顆粒細(xì)胞瘤、激素替代治療、卵巢過(guò)度刺激癥等促使雌激素水平增高的情況都與LPD的發(fā)生有關(guān),而隨著激素水平的下降,LPD的發(fā)生率顯著下降,部分LPD隨著激素水平下降自然消退,故證明雌激素可能在LPD的發(fā)生中可能起到了重要作用[3]。有部分研究報(bào)道LPD病灶中同時(shí)檢查出成熟平滑肌細(xì)胞以及肌纖維母細(xì)胞,這被認(rèn)為是間充質(zhì)干細(xì)胞向平滑肌細(xì)胞分化的一個(gè)證明。近年來(lái)LPD與子宮內(nèi)膜異位癥的相關(guān)報(bào)道逐漸增多,有學(xué)者認(rèn)為腹膜下間充質(zhì)干細(xì)胞向平滑肌纖維細(xì)胞方向分化,即形成LPD;向蛻膜細(xì)胞方向分化,即形成子宮內(nèi)膜異位癥。有報(bào)道在LPD同一病灶中發(fā)現(xiàn)了平滑肌纖維細(xì)胞及內(nèi)膜樣細(xì)胞,這表示LPD可能和子宮內(nèi)膜異位癥一樣,可能由腹膜下間充質(zhì)干細(xì)胞分化形成[4],故被認(rèn)為L(zhǎng)PD是由腹膜下間充質(zhì)干細(xì)胞分化而成的另一證明。

        最近一段時(shí)間越來(lái)越多的文獻(xiàn)表明LPD的發(fā)病與醫(yī)源性的因素相關(guān)。目前為止經(jīng)腹子宮肌瘤剝除術(shù)或全子宮切除術(shù)后出現(xiàn)LPD的報(bào)道極少,而現(xiàn)在已有多篇文獻(xiàn)報(bào)道腹腔鏡下子宮肌瘤剝除術(shù)或全子宮切除術(shù)后出現(xiàn)LPD[5]。這可能與目前腹腔鏡手術(shù)中廣泛使用的肌瘤粉碎器后殘留肌瘤碎片有關(guān)。因此有學(xué)者認(rèn)為L(zhǎng)PD的發(fā)病機(jī)制之一為肌瘤碎片的種植生長(zhǎng)[6]。盆腹腔內(nèi)殘留的肌瘤碎片可植入正常組織,逐漸在正常組織中形成新生血管從而支持肌瘤碎片的繼續(xù)生長(zhǎng)。本文報(bào)道的第2例患者,既往4年前曾有腹腔鏡下子宮肌瘤剝除術(shù)病史,支持這一假說(shuō)。

        2.2 診斷與治療 LPD無(wú)典型臨床表現(xiàn),目前報(bào)道的病例中多數(shù)患者沒有明顯的臨床癥狀,部分患者表現(xiàn)為腹痛、腹脹、尿潴留等盆腔壓迫癥狀以及月經(jīng)改變、進(jìn)行性痛經(jīng)等。本文報(bào)道的2例患者,第1例以盆腔壓迫癥狀為主要表現(xiàn),第2例為體檢發(fā)現(xiàn)盆腔包塊而沒有明顯臨床癥狀。LPD的超聲檢查亦無(wú)特異性,只能提示包塊的大小及部位,而不能明確包塊性質(zhì),故LPD在術(shù)前難以明確診斷,需要依靠術(shù)中探查以及術(shù)后病理報(bào)告確診。

        LPD目前尚無(wú)規(guī)范的治療方案,目前的治療原則以手術(shù)為主。

        因?yàn)槎鄶?shù)報(bào)道LPD的發(fā)生與雌激素水平有關(guān),故而首先應(yīng)該降低雌激素對(duì)腫瘤生長(zhǎng)的刺激,例如終止妊娠、停服避孕藥、停止激素替代治療、切除卵巢功能性腫瘤等。對(duì)于年齡較大且沒有生育要求的患者,應(yīng)行全子宮切除術(shù)+雙側(cè)附件切除術(shù)+大網(wǎng)膜切除術(shù),以減少惡變率。目前臨床上多采用全子宮切除術(shù)+雙側(cè)附件切除術(shù)+腫瘤細(xì)胞減滅術(shù)(切除盆腹腔內(nèi)肉眼可見的、可切除的肌瘤)的手術(shù)方案[7]。對(duì)于年齡小于40歲或希望保留生育功能的年輕婦女,可以切除肉眼可見并且可以切除的子宮外腫瘤,保留生育功能[8],術(shù)后使用促性腺激素釋放激素激動(dòng)劑(GnRH-a)或達(dá)那唑等抗雌激素藥物輔助治療。

        2.3 醫(yī)源性LPD的預(yù)防 子宮肌瘤的腹腔鏡手術(shù)應(yīng)嚴(yán)格把握手術(shù)指征,術(shù)中輕柔操作,避免碰觸到周圍正常的組織。若肌瘤較大需要使用肌瘤粉碎器切碎后拿出時(shí),手術(shù)中可將標(biāo)本置于無(wú)菌袋中再進(jìn)行旋切,防止肌瘤碎片飛濺而遺留腹腔,同時(shí)盡可能將粉碎的肌瘤取干凈,并緩慢充分沖洗出細(xì)小的肌瘤碎片[9]。

        2.4 預(yù)后 腹膜播散性平滑肌瘤病為非轉(zhuǎn)移性的良性腫瘤,惡變率低,預(yù)后一般較為良好,本文2例患者術(shù)中未見腹水、無(wú)周圍組織浸潤(rùn)及破壞現(xiàn)象,冰凍切片及術(shù)后病理檢查確診各結(jié)節(jié)為良性平滑肌瘤,術(shù)后隨訪至今未見復(fù)發(fā)。

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