米弘瑛,顧美群,徐凡晴,黎 陽,朱鴻玲

(云南省第一人民院兒科，昆明 650032)

Amyand疝是兒童少見病，早產(chǎn)兒腹股溝疝內闌尾炎更加少見，目前無統(tǒng)一診療指南，如診斷延遲，發(fā)生穿孔，病死率較高[1]?，F(xiàn)將本院新生兒科收治的1例以崁頓疝為首發(fā)表現(xiàn)的早產(chǎn)兒Amyand疝報道如下。

1 臨床資料

患兒，男，因“早產(chǎn)窒息復蘇后29 min” 于2016年8月25日轉入本科室。母親孕2次、產(chǎn)2次(G2P2),本次孕31周，剖宮產(chǎn)娩出本患兒，初生體質量1.4 kg，Apgar′s評分1-1-2分，羊水、胎盤、臍帶無特殊，母親患慢性高血壓合并子癇前期。入院后給予保暖、氣管插管接呼吸機輔助呼吸(A/C模式)、豬肺磷脂0.12 g氣管內注入，靜脈營養(yǎng)支持、抗菌藥物抗感染對癥治療，病情平穩(wěn)。2016年9月26日(生后31 d，矯正胎齡35+3周)出現(xiàn)吐奶、腹脹(質軟)、陣發(fā)性哭鬧、右側腹股溝及陰囊出現(xiàn)約2 cm×2 cm包塊，給予水合氯醛灌腸鎮(zhèn)靜后，包塊能回納。2016年9月27日再次出現(xiàn)腹股溝區(qū)包塊，不能回納，皮膚稍發(fā)紅，肢端暖，肌張力正常，原始反射正常引出，患兒哭鬧不能安撫。查體：體溫(T)37.9 ℃，脈搏(P)152次/min，呼吸頻率(R)44次/min，Wt 1.82 kg，早產(chǎn)兒貌，反應尚可，前囟平軟，雙肺呼吸音清，未聞及干濕啰音，心律齊，心音有力，未聞及雜音，腹脹明顯，最大腹圍33.5 cm，平臍腹圍31.0 cm,腸鳴音2次/min，降鈣素原83.99 ng/mL。立即請外科會診，考慮右側腹股溝疝伴崁頓可能，立即行外科手術治療。

術中見疝囊內為闌尾，長約12 cm,直徑約0.5 cm,其遠端長約3.0 cm呈壞死發(fā)黑，疝囊內有膿液量約5 mL,診斷“右側腹股溝嵌頓斜疝合并闌尾壞疽”。行松解疝環(huán)口，切除壞疽闌尾(圖1)，將闌尾殘端包埋入回盲部，近端闌尾系膜雙重結扎，分離疝囊壁，呈炎性水腫，質地較碎易破。關閉腹橫筋膜缺損容一指尖精索通過，探查疝囊遠端及睪丸鞘膜腔，有少許膿苔將其取出。用聚維酮碘沖洗術野，再于鞘膜腔內放置一負壓引流管，經(jīng)切口外側另戳孔引出。術后予以抗感染、傷口換藥等處理，于2016年10月9日拆除切口縫線，傷口愈合好，術后13 d出院。術后病理報告：腹股溝疝內急性壞疽闌尾炎。診斷：(1)右側腹股溝嵌頓疝松解術;(2)闌尾切除術;(3)疝囊高位結扎;(4)右側腹股溝管引流術?；純弘S訪至1歲，生長發(fā)育正常。

圖1 壞疽的闌尾

2 討 論

Amyand疝是腹股溝疝伴有正常的或是發(fā)炎的闌尾在疝囊中,臨床可表現(xiàn)為崁頓疝相關的癥狀及膿毒癥的全身癥狀。該病由Claudius AMYAND于1735年對1例11歲男孩進行了成功的闌尾切除術并在疝囊中發(fā)現(xiàn)了闌尾而首次報道。 Amyand疝伴急性闌尾炎在兒童中很少見，屬兒童罕見病，尚無統(tǒng)一的診療指南，如診斷延遲，發(fā)生穿孔時，有較高病死率[1]。早產(chǎn)兒腹股溝疝內闌尾炎十分罕見，大多數(shù)早產(chǎn)兒發(fā)生的腹股溝疝不易出現(xiàn)嵌頓[2]，但其解剖學特征可能使早產(chǎn)兒闌尾易崁頓[3]。新生兒一旦發(fā)生腹股溝疝，由于陰囊進行性腫脹和炎癥進展，睪丸扭轉和嵌頓腹股溝疝較易發(fā)生，應警惕Amyand疝的可能性[4]。

LOSANOFF等[5]對4種類型的Amyand疝進行了分類，并提出了不同的手術建議。分類如下，1型：腹股溝疝內正常闌尾；2型：腹股溝疝內急性闌尾炎，其中膿毒性改變局限于疝囊；3型：闌尾炎并發(fā)腹壁或腹膜炎癥；4型：附睪伴腹部病變[5]，本文所報道的病例特點符合2型表現(xiàn)。

近10年的病例報道見表1，從病例報道的術前診斷中可以看出，男性患兒多于女性患兒，8例(50.0%)患兒闌尾穿孔，至少5例(31.2%)有陰囊膿腫形成，2例(12.5%)出現(xiàn)腹膜炎。手術前無醫(yī)生對該病作出明確的診斷，常被誤診為睪丸扭轉[13]、軟組織感染[15]、睪丸-附睪炎[16]，因此須與睪丸扭轉、睪丸-附睪炎、腹股溝淋巴結炎鑒別。病例中在沒有腸梗阻的情況下，術前診斷沒有特異性，手術探查的決定也是困難的，超聲檢查有時表現(xiàn)出管狀結構延伸至腹股溝管并與帶有充氣的盲腸連通，可以診斷該病，然而該表現(xiàn)并不容易看到[16]。

表1 文獻中僅報道了少數(shù)患有急性闌尾炎的嬰兒Amyand疝

-：無數(shù)據(jù)

本病例中，因患兒腹股溝區(qū)包塊手法復位后包塊不能回納，故采取了早期手術探查，術中發(fā)現(xiàn)闌尾已出現(xiàn)壞疽，但未穿孔。因此，對于該病的處理策略，作者建議：(1)加強對罕見疾病的學習，提高認識；(2)早產(chǎn)兒腹股溝疝、陰囊腫塊的鑒別診斷中應考慮Amyand疝可能，對疑似病例需盡早行手術探查；(3)早產(chǎn)兒發(fā)生腹股嵌頓溝疝時，需考慮闌尾炎的可能，需早期進行手術探查，以降低該病導致的并發(fā)癥及死亡的風險。