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(1.西安交通大學醫(yī)學部，陜西 西安 710061；2.西安市婦幼保健院，陜西 西安 710002；3.陜西中醫(yī)藥大學，陜西 咸陽 712046；4.西安市兒童醫(yī)院，陜西 西安 710002)

孤獨癥譜系障礙(autism spectrum disorder，ASD)是一類以不同程度的社交交流、互動缺陷，受限、重復的行為模式為主要特征的神經(jīng)發(fā)育性疾病[1]，近年來發(fā)病率逐漸升高。由于該病的嚴重程度不同，同時又缺乏客觀診斷手段，故低齡輕中度ASD兒童很容易被漏診。這些兒童就讀于正常主流幼兒園中，常表現(xiàn)為注意力缺陷、多動等被家長及老師貼上“問題兒童”的標簽[2]。ASD患兒的智力水平也呈譜系分布，約30%～50%的ASD兒童智力落后[3]，而智力水平是重要的干預指導和效果預測因素[4]，所以了解幼兒園就讀的輕中度ASD兒童的智力水平和結(jié)構(gòu)特點，對針對性的干預及幫助教師和家長制訂適合其學習目標非常重要。

我國目前廣泛應用Gesell發(fā)育診斷量表和韋氏智力量表(第2版)對ASD兒童進行智力評估，然而這兩種方法版本陳舊，對應答條件限定嚴格，較難用來測試學齡前(3～6歲)ASD兒童的智力結(jié)構(gòu)，不能全面地反映他們的智力發(fā)育水平[5]。Griffiths發(fā)育評估量表已在全球廣泛使用，可用來評估正常兒童和神經(jīng)發(fā)育障礙兒童的智力水平。Griffiths發(fā)育評估量表-中文版(The Griffiths Mental Develop￣ment Scales-Chinese，GDS-C)于2011至2013年在中國完成修訂[6]，其能全面評估0～8歲兒童運動、個人-社會、語言、手眼協(xié)調(diào)、表現(xiàn)及實際推理6個領域的表現(xiàn)。

本研究采用GDS-C對幼兒園輕中度ASD兒童智力進行評估，旨在探索一種適用于ASD兒童的智力評估方法，以幫助制定合適水平的教育計劃。

1研究對象與方法

1.1研究對象

孤獨癥組：2017年12月至2018年1月項目組在西安市6城區(qū)隨機抽取的12所幼兒園共5 178名兒童中進行調(diào)查，采用讓家長填寫孤獨癥行為評定量表、教師報告及2名發(fā)育行為副主任?？漆t(yī)生現(xiàn)場行為觀察的方法篩查出可疑ASD兒童，進一步至醫(yī)院確診ASD兒童36人，其中21人滿足納入標準且簽字知情同意參加本次研究。納入標準：①兒童孤獨癥評定量表(childhood autism rating scale，CARS)評分總分<36分，并且>3分項目不到5項；②符合《精神障礙診斷與統(tǒng)計手冊》第5版(DSM-5)診斷標準，且癥狀分度為輕度或中度；③年齡范圍3歲0天至6歲11月29天；④性別、民族不限。排除標準：合并視聽障礙。

健康對照組：按照和孤獨癥組患兒同性別、年齡相差6個月以內(nèi)、同幼兒園同班級1:1配對收集21名健康兒童為健康對照組。排除標準：①存在軀體、精神疾?。虎谟芯襁\動發(fā)育遲緩史；③家庭成員被診斷為ASD或智力障礙。

智力障礙對照組：在西安市兒童醫(yī)院康復訓練中心按照和孤獨癥組患兒同性別、年齡相差6個月以內(nèi)1∶1配對選擇21名智力障礙兒童為智力障礙對照組。納入標準：①經(jīng)發(fā)育行為兒科主治及以上醫(yī)師診斷為智力障礙；②能完成Gesell發(fā)育診斷量表評估，1個及以上能區(qū)發(fā)育商<75。排除標準：①存在視、聽障礙；②患急性疾病。

1.2研究方法

1.2.1智力評估

對三組兒童均進行GDS-C測評。GDS-C分為0～2歲和3～8歲部分；0～2歲部分由5個分量表組成，分別為運動、個人-社會、語言、手眼協(xié)調(diào)、表現(xiàn)，3～8歲部分加上實際推理領域，6個領域得分的均值即為發(fā)育總商，每個領域及總商的得分均可根據(jù)自己的常模標準轉(zhuǎn)換為百分數(shù)值和標準值z值，其中z值≥-1為智力水平正常，-2≤z值<-1為輕度遲緩，z值<-2為重度遲緩[7]。

3～8歲部分的分量表可合成結(jié)構(gòu)模式；其中，運動分量表可合成6個結(jié)構(gòu)模式，包括體能與力量、敏捷性與靈活性、深度感覺、身體粗大協(xié)調(diào)能力、粗大視覺運動協(xié)調(diào)性和平衡；個人-社會分量表包括自我概念、交際技巧、做家務技巧、穿衣、吃喝和自我照顧6個結(jié)構(gòu)模式；語言分量表包括接受性語言、基本概念、知識、記憶、詞語推理和表達性語言6個結(jié)構(gòu)模式；手眼協(xié)調(diào)分量表包括認識形狀、創(chuàng)造性和雙側(cè)協(xié)調(diào)性3個結(jié)構(gòu)模式；表現(xiàn)分量表分為型號辨別、低難度形狀辨別、高難度形狀辨別、定時手靈活性、不定時手靈活性、記憶建造和視覺空間推理7個結(jié)構(gòu)模式；實際推理分量表包括社會推理、順序推理、比較推理、概念信息和綜合5個結(jié)構(gòu)模式。

1.2.2 CARS評估

CARS評估共15項，每項按1～4級評分，總分≥36分并且至少有5項的評分>3分，則評為重度孤獨癥；總分≥30分且<36分，并且>3分項目不到5項，則評為輕至中度孤獨癥[5]。

1.3質(zhì)量控制

對4名測評醫(yī)生均統(tǒng)一培訓并獲得測評資質(zhì)證書。在測評之前招募1名健康兒童進行現(xiàn)場統(tǒng)一測評，測試完后討論施測方法、得分不一致項目，明確正確方法及評分標準。每名兒童的量表得分、百分數(shù)值和z值轉(zhuǎn)化均經(jīng)過2名施測醫(yī)生核對。

1.4統(tǒng)計學方法

2結(jié)果

2.1一般情況

孤獨癥組和兩個對照組均為17名男孩，4名女孩，男∶女=4.25∶1，年齡無統(tǒng)計學差別，見表1。孤獨癥組CARS得分范圍為25～35分，均為輕中度ASD。

表1孤獨癥組與兩對照組兒童一般情況的比較結(jié)果

Table 1 Comparison of basic demographic characteristics between children in ASD group and control group

組別 性別(n) 男女 年齡(月) 范圍均值(χ±S)FP孤獨癥組17445.97～83.0061.10±11.370.1310.877智力障礙對照組17441.00～81.5660.41±12.21健康對照組17445.83～80.6759.31±10.79

2.2智力水平情況

孤獨癥組智力總商分級顯示正常8名(38.09%)，輕度遲緩3名(14.29%)，重度遲緩10名(47.62%)；其中總商分級正常的8名ASD兒童分量表評估顯示2名兒童在運動領域、3名在手眼協(xié)調(diào)領域、1名在表現(xiàn)領域、2名在實際推理領域發(fā)育輕度或重度遲緩。

GDS-C各分量表及總商的得分顯示除手眼協(xié)調(diào)領域外，其余各領域孤獨癥組兒童得分均低于健康對照組兒童，但高于智力障礙對照組兒童，差異均有統(tǒng)計學意義(均P<0.05)，見表2、表3。

表2 孤獨癥組與兩個對照組GDS-C得分的比較結(jié)果

表3 孤獨癥組與兩個對照組GDS-C得分的組間比較結(jié)果

注：*表示孤獨癥組與智力障礙對照組相比P<0.05；#表示孤獨癥組與健康對照組相比P<0.05。

2.3智力結(jié)構(gòu)模式情況

孤獨癥組6個分量表的結(jié)構(gòu)模式得分與智力障礙對照組、健康對照組比較，其中5個分量表組間比較差異均有統(tǒng)計學意義(均P<0.05)，見表4；手眼協(xié)調(diào)領域各結(jié)構(gòu)模式組間比較差異均無統(tǒng)計學意義(均P>0.05)。

表4 三組GDS-C分量表結(jié)構(gòu)模式得分差異有統(tǒng)計學意義的項目

(轉(zhuǎn)下表)

(轉(zhuǎn)上表)

分量表結(jié)構(gòu)模式孤獨癥組(n=21)智力障礙組(n=21)健康對照組(n=21)FPP孤獨癥-智力P孤獨癥-健康語言接受性語言15.24±9.096.57±7.0821.81±9.1220.51<0.0010.001?0.009#基本概念15.24±9.096.57±7.0821.81±9.1220.51<0.0010.001?0.009#知識37.52±14.8319.81±15.8945.72±15.3118.39<0.001<0.001?0.068記憶8.95±4.594.10±3.879.43±4.1513.73<0.001<0.001?0.675詞語推理14.86±8.287.33±6.7320.67±8.4217.57<0.0010.002?0.014#表達性語言40.19±15.9621.24±17.2749.14±16.2118.17<0.001<0.001?0.065表現(xiàn)型號辨別6.38±1.204.57±2.387.05±1.968.060.0010.007?0.302形狀辨別-低難度6.00±1.104.10±2.236.10±1.959.120.0010.001?0.858形狀辨別-高難度3.33±1.591.33±1.933.90±2.0513.910.001<0.001?0.271定時手靈活5.14±2.143.62±1.966.00±2.288.210.0010.01?0.212不定時手靈活3.90±0.443.14±1.493.81±0.873.550.0380.019?0.761記憶建造5.90±2.933.43±2.987.90±3.0615.56<0.0010.006?0.025#實際推理社會推理4.00±2.102.76±2.865.81±2.0910.73<0.0010.0690.009#順序推理3.33±4.212.76±4.406.00±5.484.340.0200.6290.029#比較7.52±1.406.10±2.727.62±1.753.400.0430.035?0.885概念信息15.71±5.2310.10±7.1818.86±5.2412.29<0.0010.003?0.087綜合15.14±5.4310.86±6.8918.00±6.038.770.0010.017?0.104

注：*表示孤獨癥組與智力障礙對照組相比P<0.05；#表示孤獨癥組與健康對照組相比P<0.05。

3討論

3.1關(guān)于ASD兒童的智力水平

目前我國關(guān)于學齡前期(3～6歲)ASD兒童智力分析的文獻較少，而ASD兒童智力評估對準確制定早期干預方案，改善預后非常重要。Griffiths發(fā)育評估量表通過標準化的方式，評估0～8歲兒童6個智力發(fā)展領域的程度，評估項目設計生動，有一定靈活性，對注意力不宜集中的輕中度ASD兒童較易執(zhí)行，所以本研究利用GDS-C分析輕中度幼兒園ASD兒童智力結(jié)構(gòu)情況，為制訂個體化干預方案提供客觀、易操作的評估結(jié)果。

國外有學者使用英文版Griffiths發(fā)育評估量表較好地評價了ASD患兒的智力結(jié)構(gòu)并用于教育指導[8]。本研究顯示入園就讀的這些輕中度ASD兒童智力總商正常的僅占38.09%，分量表顯示除手眼協(xié)調(diào)領域外，運動、個人-社會、語言、表現(xiàn)及實際推理5個領域ASD兒童得分均低于健康對照兒童，高于智力障礙兒童。即便是智力總商在正常范圍的ASD兒童，其分領域智力水平仍低于正常，提示輕中度ASD兒童具備學習的基礎能力，但仍需加強對其多方面能力的培養(yǎng)。

3.2智力各領域結(jié)構(gòu)模式

GDS-C各領域的結(jié)構(gòu)模式顯示在運動方面，孤獨癥兒童體能與力量比健康兒童差，比智力障礙兒童好，在身體粗大協(xié)調(diào)、粗大視覺協(xié)調(diào)方面比健康兒童差，在平衡方面比智力障礙兒童好，這與孫慧珍等[9]、Pusponegoro等[10]、Holloway等[11]的研究結(jié)果一致，考慮與ASD兒童感覺感受器的異常發(fā)育有關(guān)，也有研究顯示其與小腦發(fā)育不良及功能欠缺相關(guān)[12]。本研究顯示通過GDS-C測評可量化評估運動領域的問題，針對性地制訂干預內(nèi)容并可評估干預前后的變化。

盡管輕中度的ASD能基本適應幼兒園生活，但其個人-社會領域的結(jié)構(gòu)模式顯示，交際技巧仍比健康兒童差，自我概念和生活自理能力較智力障礙兒童好。神經(jīng)認知學的“心靈理論”[13]認為ASD兒童不能推測和較高水平地預見他人的心理狀態(tài)和想法，不能建立有意義的社交聯(lián)系。GDS-C可量化評估ASD兒童與人交流技能的程度，推導其預見他人心理狀態(tài)的能力，從而設計針對性的情景游戲進行干預。

在言語方面，孤獨癥兒童接受性語言、基本概念、詞語推理能力得分均低于健康兒童，高于智力障礙兒童。知識、記憶和表達性語言高于智力障礙兒童，說明幼兒園輕中度ASD兒童具備學習的基礎能力，也能使用句子進行簡單交流，但仍有言語高級能力的受損。神經(jīng)生理學的研究發(fā)現(xiàn)ASD“鏡像神經(jīng)元”受損[14]，難以學習他人語言，模仿他人動作，揣摩他人意圖，感受他人情緒，導致交流難以共情及深入。Fogassi等[15]的研究還發(fā)現(xiàn)受損的“鏡像神經(jīng)元”與大腦語言功能區(qū)Broca區(qū)重疊也揭示了表達性語言受損的機制。這些均提示ASD的語言受損機制較復雜，語言與社交缺陷、推理能力密切相關(guān)。

在表現(xiàn)領域方面，幼兒園孤獨癥兒童在型號、形狀辨別、手靈活程度上較智力障礙兒童好，用記憶建造得分低于健康兒童，高于智力障礙兒童，其提示ASD患者視覺工作記憶能力比智力障礙兒童具有學習優(yōu)勢。這與潘寧等[16]、Funabiki等[17]的研究結(jié)果一致。雖然ASD兒童有視覺優(yōu)勢，然而他們視覺記憶的再現(xiàn)能力易受到影響，GDS-C的測試可以體現(xiàn)視覺記憶再現(xiàn)的障礙程度，從而指導干預計劃的制訂。

在實際推理領域顯示社會推理、順序推理方面ASD兒童表現(xiàn)差于健康兒童，這些缺陷可被“弱中央統(tǒng)合”[18]理論解釋，該理論認為孤獨癥認知模式是偏好局部多于整體的信息處理，不能根據(jù)前后聯(lián)系綜合處理信息作出判斷。行為分析療法(applied behavioral analysis，ABA)為基礎的教育干預是孤獨癥的主要治療方式[19]，社會推理能力應在正常的社會環(huán)境中學習，故提倡將ABA用在隨班就讀的ASD兒童的日常幼兒園生活中。

本研究中手眼協(xié)調(diào)領域三組未發(fā)現(xiàn)異常，考慮與幼兒園、康復訓練中心手眼協(xié)調(diào)訓練內(nèi)容較多有關(guān)，表明了ASD兒童在幼兒園接受手眼協(xié)調(diào)的干預，可以提高其這方面的能力，進一步說明干預的重要意義。

綜上所述，幼兒園就讀的輕中度ASD兒童和正常健康兒童、智力障礙兒童的智力水平、結(jié)構(gòu)存在差異，可采用GDS-C進行評估，制訂適合其發(fā)育水平的干預內(nèi)容。此外，樣本量較小是本次研究不足之處，期待后期納入更多病例進一步驗證結(jié)果的可靠性。