錢會杰，韓樹峰，賈二龍

跗骨聯(lián)合是一種由于胚胎期間質(zhì)細(xì)胞分化失敗所導(dǎo)致的異常跗骨間連接，因其病情的隱匿性與稀少性，真正的發(fā)病率并不為人所知［1］。相關(guān)文獻(xiàn)記載，跗骨聯(lián)合發(fā)病率不足1%，然而鑒于部分聯(lián)合無臨床癥狀，嚴(yán)重低估了真正的流行病學(xué)發(fā)病率，有文獻(xiàn)記載其發(fā)病率高達(dá)13%［2-4］。跗骨聯(lián)合按其發(fā)生部位分為：跟距聯(lián)合、跟舟聯(lián)合、跟骰聯(lián)合、距舟聯(lián)合、舟楔聯(lián)合等，其中跟舟聯(lián)合（48.9%）與跟距聯(lián)合（43.6%）最為常見［5］，且兩者發(fā)病率無明顯性別差異［1，6］。但CONWAY等［7］在回顧性分析報(bào)道中認(rèn)為，男性發(fā)病率是女性的4倍。

本文創(chuàng)新點(diǎn)/局限性：

（1）跟舟聯(lián)合的發(fā)病率較低，對其認(rèn)識模糊，國內(nèi)外文獻(xiàn)報(bào)道較少，本文通過系統(tǒng)的檢索文獻(xiàn)，從跟舟聯(lián)合的多個(gè)角度進(jìn)行綜述，提高診斷率。（2）跟舟聯(lián)合的影像學(xué)診斷與手術(shù)治療參考文獻(xiàn)較少，且部分是病例報(bào)道，仍需要大量研究提供理論依據(jù)。

跟舟聯(lián)合可發(fā)生于各年齡段人群，初始癥狀因聯(lián)合類型和骨化程度不同而不同。通常患者在9～13歲開始出現(xiàn)疼痛和功能障礙［8］。按照聯(lián)合性質(zhì)可分為骨性、軟骨性、纖維性聯(lián)合，軟骨性及纖維性聯(lián)合又稱非骨性聯(lián)合［9］。隨著大眾就診意識及診斷技術(shù)的提升，跟舟聯(lián)合的診斷率明顯提高，其治療方式發(fā)生了顯著轉(zhuǎn)變，通過回顧分析歷年文獻(xiàn)，本文將對跟舟聯(lián)合的病因?qū)W及臨床特點(diǎn)、影像學(xué)特點(diǎn)、治療等進(jìn)行總結(jié)報(bào)道。

1 病因?qū)W與臨床特點(diǎn)

跟舟聯(lián)合的形成可能與胚胎期間質(zhì)細(xì)胞的異常分化有關(guān)，LEONARD［10］認(rèn)為跟舟聯(lián)合是一種常染色體顯性遺傳性疾病，對確診跟舟聯(lián)合的一級親屬研究發(fā)現(xiàn)，其遺傳模式的復(fù)雜程度遠(yuǎn)超過孟德爾遺傳學(xué)定律。文獻(xiàn)記載創(chuàng)傷、關(guān)節(jié)炎性改變、手術(shù)、腫瘤與感染均可導(dǎo)致跟舟聯(lián)合的發(fā)生和發(fā)展［11-12］。

跟舟聯(lián)合最早癥狀為足部疼痛，常發(fā)生在跗骨竇前方，疼痛可向周圍彌散，在劇烈運(yùn)動后加劇，休息后緩解［5］。KUMAI等［13］認(rèn)為疼痛與骨膜神經(jīng)纖維傳導(dǎo)有關(guān)，由于韌帶緊張、跗骨竇綜合征、腓骨肌攣縮，聯(lián)合與跗骨關(guān)節(jié)面發(fā)生細(xì)微骨折和骨組織重建，導(dǎo)致疼痛的產(chǎn)生和彌漫性擴(kuò)散。跟舟聯(lián)合的患者中后足關(guān)節(jié)活動度下降，關(guān)節(jié)僵硬，而遠(yuǎn)端關(guān)節(jié)過度代償，使內(nèi)側(cè)縱弓塌陷［14］，出現(xiàn)跟骨外翻畸形和“外八”步態(tài)［10］。有些患者合并存在腓骨肌攣縮、跟骨外翻、前足外展畸形，使腓骨肌攣縮性平足成為跟舟聯(lián)合的特殊體征，但骨樣骨瘤、風(fēng)濕性關(guān)節(jié)炎、后足創(chuàng)傷也是腓骨肌攣縮性平足的原因，查體應(yīng)注意雙足對比，避免雙足患病的可能［15］。這類患者后足僵硬易扭傷，跗骨竇前方的壓痛、骨性突起、跟骨外翻畸形、腓骨肌攣縮性平足等體征有助于跟舟聯(lián)合的診斷與鑒別診斷，但跟舟聯(lián)合的最終診斷還需要借助影像學(xué)檢查。

2 影像學(xué)特點(diǎn)

2.1 普通X線 懷疑跟舟聯(lián)合的患者，拍攝普通X線負(fù)重正位片和后足45°斜位片顯示，45°斜位片可發(fā)現(xiàn)90%～100%的臨床病例［16］。由于跗骨間重疊，關(guān)節(jié)面傾斜及非骨性聯(lián)合（10%為骨性聯(lián)合）更為常見［5，16］，X線影像學(xué)征象對隱匿性跟舟聯(lián)合的發(fā)現(xiàn)充滿挑戰(zhàn)。

跟舟聯(lián)合X線影像學(xué)特征分為直接征象和間接征象。跟舟間肉眼可見的骨性聯(lián)合可直接證明跟舟聯(lián)合的存在。間接征象包括：穿山甲鼻征（靈敏度=72%，特異度=94%）、距骨喙（靈敏度=50%，特異度=91%）、短距骨頸（靈敏度=30%，特異度=94%）、舟骨橫向錐形（靈敏度=80%，特異度=100%），因形成原因不同，對跟舟聯(lián)合診斷的靈敏度和特異度各異［17］。對于年齡未滿12周歲的兒童，聯(lián)合處于未骨化狀態(tài)，穿山甲鼻征很難發(fā)現(xiàn)［5］。

LYSACK等［18］系統(tǒng)性回顧分析460例患者，納入標(biāo)準(zhǔn)：（1）年齡〉12歲；（2）足部急性疼痛、扭傷、骨折、副骨等原因入院；（3）影像學(xué)資料包括足正位片，45°斜位片。根據(jù)足45°斜位片所示跟舟間隙是否正常、跟舟骨表面光滑度以及形狀是否規(guī)則，將460例患者分為A（間隙正常）、B（間隙狹窄，跟骨扁平而寬大，舟骨表面光滑，形狀規(guī)則）、C（間隙狹窄，跟骨扁平寬大，舟骨形狀不規(guī)則）、D（肉眼可見聯(lián)合完全形成）4組。結(jié)果顯示，大部分患者屬于A組（94.3%）無聯(lián)合形成，B、C組發(fā)病率相同（2.8%），D組無患者出現(xiàn)。A組骨骼完全正常，由于軟骨性聯(lián)合與纖維性聯(lián)合形態(tài)學(xué)表現(xiàn)與上述描述相同，已得到大量學(xué)者認(rèn)可驗(yàn)證［16，19-20］，B組考慮跟舟軟骨性聯(lián)合，C組考慮纖維性聯(lián)合。同時(shí)此項(xiàng)研究驗(yàn)證了跟舟聯(lián)合發(fā)病率超過1%的觀點(diǎn)。診斷跟舟聯(lián)合還需要提高醫(yī)生對X線的認(rèn)識水平，但當(dāng)患者存在跟舟聯(lián)合癥狀時(shí)，僅依靠X線正斜位片診斷非骨性聯(lián)合依據(jù)不足，需進(jìn)一步行電子計(jì)算機(jī)斷層掃描（CT）或磁共振成像（MRI）影像學(xué)檢查。

2.2 CT檢查 CT是當(dāng)前診斷跟舟聯(lián)合的金標(biāo)準(zhǔn)，常規(guī)足部CT掃描對跟舟聯(lián)合臨床診斷具有重要意義，尤其三維重建技術(shù)的發(fā)展，使跟舟聯(lián)合的診斷檢出率進(jìn)一步提高［21］。

UPASANI等［22］對69例跟舟聯(lián)合（37例患者）進(jìn)行回顧性分析，其中32例（86%）患者為雙側(cè)跟舟聯(lián)合。患者均行足部CT軸向掃描及三維重建，根據(jù)跗骨關(guān)系及外觀表現(xiàn)，將聯(lián)合分為4型。其中Ⅰ型19例（28%）為不完全聯(lián)合，Ⅱ型16例（23%）為纖維性聯(lián)合，Ⅲ型31例（45%）為軟骨性聯(lián)合，Ⅳ型3例（4%）為骨性聯(lián)合。跟舟聯(lián)合多數(shù)為弧狀楔形，分別對跟舟骨足背足底聯(lián)合寬度、深度以及聯(lián)合長度進(jìn)行測量。在三維重建基礎(chǔ)上，醫(yī)生通過術(shù)前測量數(shù)據(jù)，指導(dǎo)術(shù)中做到完全切除，減少復(fù)發(fā)的可能，同時(shí)避免醫(yī)源性跟骨、距骨頭及骰骨的損傷。

HOCHMAN等［23］對14例跟舟聯(lián)合（8例患者）進(jìn)行CT軸向掃描，均可見跟舟聯(lián)合的存在，且側(cè)向聯(lián)合與距骨頭前凸兩項(xiàng)特征中，至少一項(xiàng)在14例跟舟聯(lián)合中體現(xiàn)。認(rèn)為CT掃描的三維重建對聯(lián)合診斷有重大意義，但CT增加輻射暴露風(fēng)險(xiǎn)且對纖維性聯(lián)合靈敏度較低，仍需借助MRI行進(jìn)一步 診斷。

2.3 MRI檢查 MRI檢查可發(fā)現(xiàn)纖維性聯(lián)合及跗骨關(guān)節(jié)病變，其中矢狀位與軸向位圖像是發(fā)現(xiàn)跟舟聯(lián)合的最佳方式。NALABOFF等［24］認(rèn)為MRI能更好地觀察跟舟聯(lián)合的細(xì)微跡象（如反食蟻獸征），同時(shí)能詳細(xì)描述跟舟聯(lián)合的密度，對診斷軟組織病理改變及骨髓水腫、關(guān)節(jié)退變，較CT有更好的價(jià)值。EMERY等［25］對可疑跗骨聯(lián)合患者，使用CT與MRI進(jìn)行雙盲對比診斷，即CT與MRI掃描與閱片均在盲法下進(jìn)行，數(shù)據(jù)結(jié)果與術(shù)中診斷及臨床隨診進(jìn)行比較，兩組均漏診同1例非典型不完全跟舟聯(lián)合患者，盡管MRI對此例患者診斷失敗，但與CT有較高的一致性，CT成本效益優(yōu)于MRI，MRI診斷周圍骨性關(guān)節(jié)炎及骨髓水腫有更大的優(yōu)勢。

3 治療

3.1 保守治療 保守治療是治療跗骨聯(lián)合的第一步，主要治療措施包括：減少活動、非甾體類抗炎藥（NSAIDs）、小腿管型石膏、矯形鞋將患足固定于中立位。文獻(xiàn)報(bào)道，小腿管型石膏固定3～6周，約30%的患者疼痛癥狀可有效緩解［26］。

3.2 手術(shù)治療 對于癥狀性跟舟聯(lián)合、保守治療失敗的患者，可采用手術(shù)切除聯(lián)合，選用其他介質(zhì)填充聯(lián)合切除后的間隙［27］。手術(shù)方式包括：傳統(tǒng)跟舟聯(lián)合切除術(shù)與微創(chuàng)跟舟聯(lián)合切除術(shù)。

3.2.1 傳統(tǒng)跟舟聯(lián)合切除術(shù) 傳統(tǒng)跟舟聯(lián)合切除術(shù)主要適用于青少年患者，采用足背外側(cè)入路，切開皮膚及皮下組織，分離腓骨肌和趾長伸肌間隙，暴露跗骨竇和跟舟聯(lián)合，確定聯(lián)合邊緣后用骨刀將跟舟聯(lián)合呈矩形切除，跟骨側(cè)水平切除，為了防止聯(lián)合切除后新骨形成，可將趾短伸肌起點(diǎn)填入空腔內(nèi)，縫合固定，或臀部另取脂肪組織填充，術(shù)中注意保護(hù)跟舟關(guān)節(jié)囊，防止術(shù)后出現(xiàn)舟骨半脫位。COHEN等［28］回顧分析13例跟舟聯(lián)合患者，平均年齡為33歲。其中退變性關(guān)節(jié)炎10例，經(jīng)CT、MRI評估后，將退變性關(guān)節(jié)炎分為輕、中、重度3級，2例患有中度及重度退變性關(guān)節(jié)炎。術(shù)后平均隨訪36個(gè)月，11例患者術(shù)后癥狀明顯緩解，2例中度及重度退變性關(guān)節(jié)炎患者癥狀無明顯變化，繼而進(jìn)行性加重，后續(xù)行關(guān)節(jié)融合術(shù)。余患者距下關(guān)節(jié)活動度有明顯改善，在末次隨訪中，患者日?；顒幽芰謴?fù)至病前水平。3例患者切口裂開，去除趾短伸肌，改用骨蠟與明膠海綿填充聯(lián)合切除間隙后愈合良好，無慢性感染及聯(lián)合復(fù)發(fā)發(fā)生。

MASQUIJO等［29］對聯(lián)合切除術(shù)后移植物材料進(jìn)行對比分析。23例跟舟聯(lián)合切除術(shù)后行自體脂肪移植（自體脂肪組），18例進(jìn)行骨蠟干預(yù)（骨蠟干預(yù)組），15例進(jìn)行趾短伸肌的移位填充（趾短伸肌移植組），患者年齡、性別、聯(lián)合類型及癥狀體征無差異。采用疼痛視覺模擬評分量表（VAS）、美國矯形足踝協(xié)會評分量表（AOFAS）對術(shù)后疼痛及功能恢復(fù)情況進(jìn)行評分。3組患者術(shù)后疼痛均有較大改善，自體脂肪組、骨蠟干預(yù)組、趾短伸肌移植組AOFAS評分由術(shù)前59、50、48分上升至術(shù)后98、98、75分。聯(lián)合復(fù)發(fā)8例（自體脂肪組1例，骨蠟干預(yù)組2例，趾短伸肌移植組6例），趾短伸肌移植組中5例患者術(shù)后癥狀進(jìn)行性加重，即自體脂肪組及骨蠟干預(yù)組較趾短伸肌移植組能更好地緩解疼痛和避免術(shù)后聯(lián)合復(fù)發(fā)。MUBARAK等［30］進(jìn)行聯(lián)合切除術(shù)后脂肪填塞（自體脂肪移位組）與趾短伸肌干預(yù)（趾短伸肌干預(yù)組）的臨床療效分析，同樣認(rèn)為自體脂肪移位組優(yōu)于趾短伸肌干預(yù)組。

目前常用聯(lián)合切除術(shù)后間隙填塞材質(zhì)包括：自體脂肪、骨蠟、趾短伸肌。部分文獻(xiàn)報(bào)道闊筋膜張肌移植技術(shù)［31］及側(cè)踝皮瓣翻轉(zhuǎn)技術(shù)［32］，但均限于個(gè)案報(bào)道，仍缺乏大規(guī)模臨床對比研究。

3.2.2 微創(chuàng)跟舟聯(lián)合切除術(shù) 隨著關(guān)節(jié)內(nèi)鏡發(fā)展及微創(chuàng)理念的深入，微創(chuàng)跟舟聯(lián)合切除術(shù)得到更多醫(yī)生與患者的重視，主要包括：關(guān)節(jié)鏡下跟舟聯(lián)合切除術(shù)、經(jīng)皮跟舟聯(lián)合切除術(shù)。關(guān)節(jié)鏡下跟舟聯(lián)合切除術(shù)以足背外側(cè)置入關(guān)節(jié)鏡，借助透視確定關(guān)節(jié)鏡置入跟骨前突背側(cè)，骨橋近端外側(cè)，同時(shí)應(yīng)注意趾內(nèi)側(cè)器械難以到達(dá)的部位［33］。KN?RR等［34］報(bào)道3例關(guān)節(jié)鏡下聯(lián)合切除術(shù)，年齡均在11～15歲，隨訪1年，無聯(lián)合復(fù)發(fā)、血腫、慢性感染的發(fā)生，術(shù)后后足AOFAS評分得到明顯改善。同時(shí)NEHME等［33］運(yùn)用關(guān)節(jié)鏡技術(shù)切除1例兒童雙側(cè)跟舟聯(lián)合，術(shù)后患兒疼痛及功能明顯改善。兩者均利用關(guān)節(jié)鏡技術(shù)進(jìn)行少量病例研究，傳統(tǒng)術(shù)式與關(guān)節(jié)鏡技術(shù)切除跟舟聯(lián)合的優(yōu)劣，仍缺乏大宗臨床數(shù)據(jù)對比研究，但在關(guān)節(jié)鏡下，能更徹底切除聯(lián)合，并可在術(shù)中檢查聯(lián)合切除的完整性及距下關(guān)節(jié)的活動度［35］。由于關(guān)節(jié)鏡技術(shù)學(xué)習(xí)曲線較長，術(shù)中難以行切除間隙軟組織填充，且跟舟聯(lián)合發(fā)病率較低，關(guān)節(jié)鏡下跟舟聯(lián)合切除術(shù)很難廣泛開展。

經(jīng)皮跟舟聯(lián)合切除術(shù)，主要應(yīng)用于無距下關(guān)節(jié)退變的患者，手術(shù)切口選擇跗骨竇部位，在術(shù)中透視的幫助下，將克氏針鉆入骨橋中央，再以空芯鉆頭順導(dǎo)針鉆孔，繼而拔出克氏針，借助高速運(yùn)轉(zhuǎn)的骨鑿在透視下切除骨橋，置入不可吸收的合成材料［5］。EL SHAZLY等［36］對12例跟舟聯(lián)合患者實(shí)施經(jīng)皮跟舟聯(lián)合切除術(shù)，平均隨訪（26.4±1.5）個(gè)月，末次隨訪后足AOFAS評分（90.22±5.26）分?；颊咝g(shù)后平均（7.4±0.9）周返回至日常生活中，無聯(lián)合復(fù)發(fā)及腓淺神經(jīng)分支損傷發(fā)生。雖然患者可術(shù)后早期下地活動，但謹(jǐn)防術(shù)中高速運(yùn)轉(zhuǎn)骨鑿對皮膚軟組織損傷，最新的沖洗裝置旨在解決該問題，使損傷最小化［5，36］。

微創(chuàng)跟舟聯(lián)合切除術(shù)滿足創(chuàng)傷小、恢復(fù)快的要求，但仍缺乏大量臨床應(yīng)用報(bào)道，目前仍以開放手術(shù)多見。跟舟聯(lián)合切除術(shù)后建議非負(fù)重狀態(tài)下小腿管型石膏固定3周，術(shù)后6周負(fù)重功能鍛煉尤為重要，可加快功能恢復(fù)［36］。周圍的距下關(guān)節(jié)、跗中關(guān)節(jié)中重度退變是引起手術(shù)失敗的主要原因，手術(shù)失敗行距舟或跟骰關(guān)節(jié)融合術(shù)，雙關(guān)節(jié)融合術(shù)甚至三關(guān)節(jié)融合術(shù)可改善患者癥狀［28］。

4 小結(jié)

跟舟聯(lián)合由于發(fā)病率低，臨床少見，使得跟舟聯(lián)合的診斷及治療技術(shù)發(fā)展緩慢。但隨著生活水平及醫(yī)療技術(shù)的發(fā)展，人們對跟舟聯(lián)合的病因?qū)W及臨床特征有了全新的認(rèn)識與了解，使診斷與治療更加精準(zhǔn)化、微創(chuàng)化。跟舟聯(lián)合切除術(shù)后自體組織移植與合成材料干預(yù)，預(yù)防跟舟聯(lián)合復(fù)發(fā)仍需長期研究。微創(chuàng)切除術(shù)學(xué)習(xí)曲線較長、病例少、發(fā)展緩慢，同時(shí)對跟舟聯(lián)合骨折、腓骨肌攣縮性平足的跟舟聯(lián)合治療存在爭議。

本文文獻(xiàn)檢索策略：

以“tarsal coalition”“calcaneonavicular coalition”“跗骨聯(lián)合或跗骨骨橋”“跟舟聯(lián)合或跟舟骨橋”為關(guān)鍵詞，檢索PubMed、EBSCO數(shù)據(jù)庫、中國知網(wǎng)（CNKI）、萬方數(shù)據(jù)知識服務(wù)平臺，同時(shí)通過文獻(xiàn)追蹤，借助醫(yī)知網(wǎng)、山西醫(yī)科大學(xué)圖書館進(jìn)行文獻(xiàn)傳遞，不設(shè)置檢索時(shí)間范圍。文獻(xiàn)納入標(biāo)準(zhǔn)：跗骨聯(lián)合及跟舟聯(lián)合相關(guān)的綜述、臨床研究報(bào)道；由于本病發(fā)病率較低，臨床對其認(rèn)識不足，所以本次文獻(xiàn)納入病例報(bào)道及文獻(xiàn)回顧，技術(shù)報(bào)道及尸體研究；在期刊上出版的中英文全文或摘要。排除標(biāo)準(zhǔn)：質(zhì)量較差或重復(fù)的文獻(xiàn)。

作者貢獻(xiàn)：錢會杰進(jìn)行文獻(xiàn)/資料收集、整理，撰寫論文；錢會杰、韓樹峰、賈二龍進(jìn)行論文的修訂，對文章整體負(fù)責(zé)，監(jiān)督、管理；韓樹峰、賈二龍負(fù)責(zé)文章的質(zhì)量控制及審校。

本文無利益沖突。