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        15例肺動(dòng)脈發(fā)育不良的肺動(dòng)脈閉鎖合并室間隔缺損的臨床預(yù)后分析

        2018-10-31 01:24:32周志明陳建超陳紅領(lǐng)
        心肺血管病雜志 2018年2期
        關(guān)鍵詞:手術(shù)

        王 軻 楊 斌 周志明 陳建超 陳紅領(lǐng)

        肺動(dòng)脈閉鎖合并室間隔缺損(pulmonary artery atresia with ventricular septal defect,PA-VSD)是一類復(fù)雜的發(fā)紺型先天性心臟病。肺血來(lái)源于固有肺動(dòng)脈、動(dòng)脈導(dǎo)管或者大的體肺動(dòng)脈側(cè)枝血管(majoraorta pulmonary collateral arteries,MAPCAs),或者兼有之, 通常根據(jù)肺動(dòng)脈發(fā)育情況選擇手術(shù)方式,對(duì)于肺動(dòng)脈發(fā)育不良的患者選擇分期手術(shù),首先接受一期姑息手術(shù)促進(jìn)肺動(dòng)脈發(fā)育,緩解紫紺,待肺動(dòng)脈發(fā)育良好再行二期根治手術(shù)。本組回顧性分析了15例肺動(dòng)脈發(fā)育不良的接受分期手術(shù)的PA-VSD 患者,總結(jié)治療經(jīng)驗(yàn),探討手術(shù)策略,手術(shù)方法以及預(yù)后影響的因素。

        資料與方法

        1. 一般資料 收集2011年4月至2017年8月,同一手術(shù)組治療的15例肺動(dòng)脈發(fā)育不良的PA-VSD,其中男性6例,女性9例,體質(zhì)量7.2~51.5kg,經(jīng)皮氧飽和度SaO2:56%~88%。根據(jù)肺血主要來(lái)源分為兩組,導(dǎo)管依賴組6例:男性2例,女性4例,年齡4~252個(gè)月。非導(dǎo)管依賴組9例:男性4例,女5性例,年齡16~96個(gè)月。

        2.實(shí)驗(yàn)室檢查 術(shù)前常規(guī)行心臟彩超,心臟CTA檢查,計(jì)算Nakata指數(shù),對(duì)于合并MAPCAs者可行右心導(dǎo)管檢查,以明確MAPCAs供應(yīng)肺血的情況及其供血肺段壓力,Nakata指數(shù):全組:39~140 mm2/m2,平均(99±37)mm2/m2,其中:導(dǎo)管依賴組39~140,平均(110±47)mm2/m2,非導(dǎo)管依賴組46~117,平均(96±29)mm2/m2。9例接受二期手術(shù)根治術(shù),與初期手術(shù)手術(shù)間隔9~13個(gè)月,二期根治術(shù)時(shí)Nakata指數(shù):151~285mm2/m2,平均(231±67)mm2/m2。15例患者合并其他心內(nèi)畸形有:動(dòng)脈導(dǎo)管未閉6例,完全性心內(nèi)膜墊缺損 2例,永存左上腔3例,無(wú)脾綜合征1 例,右心室雙出口3例。

        3.手術(shù)方式 (1)Sano手術(shù):胸骨正中切口,戊二醛固定心包。阻斷主動(dòng)脈以后,部分疏通流出道,根據(jù)主肺動(dòng)脈形態(tài)選擇合適的流出道重建方式,盡量減少對(duì)左右肺動(dòng)脈的游離,新生主肺動(dòng)脈直徑為正常值的75%。本組流出道重建材料1例為牛心包管,10例為自體心包管/片,2例為格爾人工血管。術(shù)后根據(jù)飽和度情況選擇保留動(dòng)脈導(dǎo)管或者加做體肺分流。關(guān)胸時(shí)在胸骨后放置防黏連膜,在心包內(nèi)盡量少使用止血材料,以減少二次手術(shù)黏連。

        (2)改良BT分流/中心分流 采用正中開(kāi)胸,非體外循環(huán)下進(jìn)行,根據(jù)患者年齡體重選擇不同型號(hào)的Gore-tex血管,7-0滑線將右肺動(dòng)脈與鎖骨下動(dòng)脈或?qū)⑸鲃?dòng)脈與主肺動(dòng)脈連接。本組1例19d嬰兒PA-VSD合并右心室雙出口、完全心內(nèi)膜墊缺損,一期行改良BT分流術(shù)。另一例21歲成年女性行中心分流術(shù)。

        (3)MAPCAs處理 對(duì)合并MAPCAS者,術(shù)前需明確MAPCAs的走形,與周圍結(jié)構(gòu)的位置關(guān)系,制定手術(shù)策略。對(duì)于雙源供血者可以選擇姑息術(shù)前側(cè)枝栓堵(本組2例),或姑息術(shù)中結(jié)扎(本組4例)等方式。對(duì)單源供血者,在姑息手術(shù)中行對(duì)MAPCAs進(jìn)行單源化(本組3例),如果側(cè)枝存在局限性狹窄,使用自體心包片加寬。對(duì)于MAPCAs鄰近無(wú)固有肺動(dòng)脈者,使用人工血管,一般選擇格爾血管延長(zhǎng)。單源化完成行肺動(dòng)脈測(cè)壓實(shí)驗(yàn),肺動(dòng)脈灌注流量3.0L·m-2·min-1,肺動(dòng)脈平均壓力<25mmHg(1mmHg=0.133kPa)提示吻合口通暢,術(shù)后右心室壓不高。

        4.二期根治手術(shù) 常規(guī)放置體外除顫電極片,消毒鋪巾時(shí)暴露出股動(dòng)脈插管位置備用。常規(guī)使用血液回收機(jī),搖擺鋸開(kāi)胸,仔細(xì)游離出主動(dòng)脈,上下腔靜脈,修補(bǔ)VSD,一期為Sano分流者,將一探子塞入管道,在其引導(dǎo)下切開(kāi)分流管道,并向兩端延長(zhǎng),疏通流出道,使用牛頸靜脈補(bǔ)片加寬重建流出道。

        5.統(tǒng)計(jì)學(xué)分析 用EXCEL 錄入數(shù)據(jù),SPSS19.0 進(jìn)行統(tǒng)計(jì)學(xué)分析。正態(tài)分布計(jì)量資料以均數(shù)±標(biāo)準(zhǔn)差表示,比較采用t檢驗(yàn)。非正態(tài)分布資料采用中位數(shù)(M)及四分位數(shù)間距(P25,P75)表示。以P<0.05為差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義。

        結(jié) 果

        1.全組15例患者全部接受分期手術(shù),術(shù)后早期死亡2例。余13例患者截止目前有9例已接受二期根治術(shù),術(shù)后無(wú)死亡,另有4例仍在等待二期手術(shù)。

        2.全組患者SaO2由術(shù)前(62±16)%升至術(shù)后(89±10)%,術(shù)后均合并不同程度的肺部滲出,右心功能不全,早期出現(xiàn)呼吸機(jī)相關(guān)感染3例,經(jīng)治療后痊愈。死亡2例,1例Sano加單元化,年齡33個(gè)月,固有肺動(dòng)脈Nakata:46 mm2/m2,術(shù)中將兩側(cè)枝血管使用gore血管延長(zhǎng)與固有肺動(dòng)脈連接,肺動(dòng)脈灌注測(cè)壓顯示平均圧37mmHg,停CPB后飽和度難以維持,后加做中心分流,體外循環(huán)時(shí)間384min,術(shù)后出現(xiàn)低心排,最終死亡。另外1例,21歲女性,行中心分流術(shù),術(shù)后第5天出現(xiàn)消化道大出血,保守治療無(wú)效死亡。

        3.非導(dǎo)管依賴組在手術(shù)時(shí)間、主動(dòng)脈阻斷時(shí)間、帶氣管插管時(shí)間、ICU住院時(shí)間等方面均高于導(dǎo)管依賴組(P>0.1,表1)。其中手術(shù)時(shí)間分別為(409±187)h;(241±92)h,反應(yīng)出非導(dǎo)管依賴組手術(shù)操作更復(fù)雜耗時(shí)。帶氣管插管時(shí)間中位數(shù)分別為72h,20h,反應(yīng)出非導(dǎo)管依賴組術(shù)后肺部管理更加困難。

        一期手術(shù)后存活的13例患者中,目前有9例完成二期根治術(shù),與初期手術(shù)平均間9~13個(gè)月,Nakata指數(shù)由39~140mm2/m2,平均(99±37)mm2/m2,上升至151~285mm2/m2,平均(231±67)mm2/m2。

        4.隨訪11例, 隨訪率 93%(8/9), 隨訪時(shí)間3個(gè)月~5年, 隨訪期間無(wú)死亡患者,心功能I級(jí)9例,心功能II級(jí)2例。1例PA-VSD sano分流術(shù)后1年發(fā)現(xiàn)牛心包分流管道堵塞,再次行中心分流術(shù)。 1例PA-VSD DORV患者,Sano術(shù)后6個(gè)月出現(xiàn)左肺動(dòng)脈狹窄,行左肺動(dòng)脈球囊擴(kuò)張,3個(gè)月后行雙心室矯治術(shù),術(shù)后2年復(fù)查出現(xiàn)左心室流出道狹窄,再次手術(shù),術(shù)中切除室缺與內(nèi)隧道連接處纖維化組織后痊愈。全組隨訪期間無(wú)死亡。

        表1 兩組患兒早期臨床結(jié)果比較

        討 論

        Tchervenkov 等[1]根據(jù)固有肺動(dòng)脈發(fā)育情況及肺血來(lái)源提出的分型為:①有固有肺動(dòng)脈, 導(dǎo)管依賴型,無(wú)MAPCAs;②有固有肺動(dòng)脈及MAPCAs 雙重供血;③無(wú)固有肺動(dòng)脈, MAPCAs為惟一供血方式。對(duì)于導(dǎo)管依賴型,由于這類患者沒(méi)有大的主肺側(cè)枝,肺循環(huán)主要依賴導(dǎo)管供血,患兒出生后有導(dǎo)管痙攣或閉合引起缺氧發(fā)作或者猝死風(fēng)險(xiǎn),因此一旦發(fā)現(xiàn)需及早手術(shù),手術(shù)方式主要根據(jù)肺血管發(fā)育情況決定,我們主要根據(jù)固有肺動(dòng)脈Nakata指數(shù)評(píng)估肺動(dòng)脈發(fā)育情況,如果Nakata指數(shù)≥150 mm2/m2可考慮根治術(shù),術(shù)后需監(jiān)測(cè)右心室壓,右心室壓/左心室壓<0.7提示術(shù)后血流動(dòng)力學(xué)較穩(wěn)定,如果不能滿足上述標(biāo)準(zhǔn)則需行姑息手術(shù)。

        對(duì)于非導(dǎo)管依賴型PA-VSD,肺血主要由MAPCAs供應(yīng),對(duì)MAPCAs與固有肺存在交通者可以對(duì)MAPCAs結(jié)扎或栓堵,如果不存在交通者需行單源化手術(shù)將側(cè)枝與固有肺動(dòng)脈融合。單源化后能否關(guān)閉VSD行雙心室矯治,需要綜合考慮以下指標(biāo):①固有肺動(dòng)脈Nakata指數(shù)>150mm2/m2或新生肺動(dòng)脈指數(shù)(TNPI)>180mm2/m2。②CT或右心導(dǎo)管檢查,肺血管無(wú)高阻力的表現(xiàn)。③術(shù)中肺動(dòng)脈血流檢測(cè),灌注流量3.0L5min-15m-2,肺動(dòng)脈平均壓力低于25mmHg。④雙心室矯治術(shù)后測(cè)壓右心室壓/左心室壓<0.7。如果右心室壓與左心室壓比值過(guò)高則提示需要保持VSD開(kāi)放。

        目前常用的增加肺血的姑息方式有多種,包括BT分流、中心分流、墨爾本分流以及右心室肺動(dòng)脈連接術(shù)(Sano分流)等。BT分流早期嚴(yán)重并發(fā)癥的發(fā)生率較高,分流量受影響因素較多,且容易出現(xiàn)管道扭曲,管道堵塞等[2]。早期我們?cè)诜窝獪p少的患者中應(yīng)用BT分流術(shù),有過(guò)類似經(jīng)驗(yàn),后逐漸減少應(yīng)用。目前多選擇Sano分流術(shù),該術(shù)式提供血流向左右肺動(dòng)脈的自然分布,為兩側(cè)肺動(dòng)脈的對(duì)稱生長(zhǎng)提供了很好的機(jī)會(huì);其來(lái)自右心室的搏動(dòng)性壓力比從主動(dòng)脈分流的壓力更適合肺動(dòng)脈的生長(zhǎng)。不影響主動(dòng)脈的舒張壓,不影響心臟的冠狀動(dòng)脈血流量,防止心肌缺血導(dǎo)致的各種并發(fā)癥的發(fā)生[3]等優(yōu)點(diǎn),逐漸成為PA-VSD姑息手術(shù)的主要術(shù)式。術(shù)中需注意盡量減少對(duì)左右肺動(dòng)脈的操作,避免術(shù)后形成瘢痕組織影響肺動(dòng)脈發(fā)育,疏通右心室流出道僅切斷右心室肥厚肌束,盡量保護(hù)右心室功能。但是對(duì)于部分合并MAPCAs患者,如果存在側(cè)枝狹窄或末梢肺血管阻力升高, Sano分流可能無(wú)法克服過(guò)高的壓力為肺段供血,需選擇加做體肺分流,本組一例患者行sano+單源化手術(shù),停CPB后飽和度難以維持,加做中心分流,但轉(zhuǎn)機(jī)時(shí)間過(guò)長(zhǎng),術(shù)后出現(xiàn)低心排死亡。如果合并有PDA同樣可根據(jù)術(shù)后飽和度情況選擇結(jié)扎或保留,一般脫離體外循環(huán)后飽和度在85%以上可以結(jié)扎導(dǎo)管。

        對(duì)于固有肺動(dòng)脈發(fā)育極差合并MAPCAs的患者,固有肺動(dòng)脈較細(xì)小難以吻合,且容易出現(xiàn)肺動(dòng)脈高壓,行Sano分離困難,可以選擇中心分流術(shù)或者墨爾本分流。本組1例21歲患者,肺血來(lái)源于縱膈雜亂細(xì)小側(cè)枝,無(wú)PDA無(wú)大的體肺側(cè)枝,行中心分流術(shù),術(shù)后早期恢復(fù)平穩(wěn),術(shù)后第五天患者進(jìn)食硬質(zhì)食物后出現(xiàn)上消化道大出血,經(jīng)保守治療無(wú)效死亡??紤]可能由于患者年齡大,長(zhǎng)期缺氧引起消化道側(cè)枝血管豐富,加上中心分流術(shù)后使用肝素抗凝增加了出血風(fēng)險(xiǎn)所致。

        Sano分流管道材料多用自體心包經(jīng)戊二醛處理后縫制而成,也可使用格爾人工血管代替。本組早期1例使用牛心包補(bǔ)片縫制成管道,1年后復(fù)查發(fā)現(xiàn)管道閉塞,再次行中心分流術(shù),探查發(fā)現(xiàn)原牛心包管道鈣化,成條索狀。而我們?cè)谄渌褂米泽w心包的患者中未發(fā)現(xiàn)過(guò)此類現(xiàn)象,可能是牛心包材料本身容易鈣化,后期未再使用該材料。另外1例Sano分流術(shù)后隨訪1年后出現(xiàn)左肺動(dòng)脈狹窄,行肺動(dòng)脈球囊擴(kuò)張,3個(gè)月后行二期根治術(shù),術(shù)中發(fā)現(xiàn)左肺動(dòng)脈狹窄處與周圍組織黏連形成瘢痕,考慮是初次手術(shù)中分離左肺動(dòng)脈后逐漸形成瘢痕,最終引起狹窄。隨訪11例于術(shù)后9~12個(gè)月后完成二期根治手術(shù),Nakata指數(shù)較一期術(shù)前平均增加了(170±10)mm2/m2。

        非導(dǎo)管依賴組的ICU時(shí)間及帶氣管插管時(shí)間明顯高于導(dǎo)管依賴組(表1,P>0.1),反應(yīng)出MAPCAs越豐富其肺血管發(fā)育越不均衡,術(shù)后更容易出現(xiàn)肺部并發(fā)癥,導(dǎo)致難以脫離呼吸機(jī),增加ICU住院時(shí)間。術(shù)后早期積極使用減少肺血的措施,提高二氧化碳分壓,降低吸入氧濃度,選擇稍低潮氣量和呼吸頻率,適當(dāng)增加呼吸機(jī)呼氣末正壓(PEEP),術(shù)后避免容量超負(fù)荷,出現(xiàn)少尿及早放置腹膜透析,適當(dāng)提高心率,維持左房壓在較低水平,及時(shí)糾正貧血,維持血紅蛋白在較高的水平。

        非導(dǎo)管依賴組在手術(shù)時(shí)間、主動(dòng)脈阻斷時(shí)間等方面明顯要高于導(dǎo)管依賴組(表1,P>0.1)。主要是術(shù)中對(duì)MAPCAs的處理耗時(shí)較多,目前單源化手術(shù)仍存在爭(zhēng)議,有人認(rèn)為應(yīng)積極進(jìn)行單源化手術(shù),因?yàn)閶雰浩诘墓逃蟹蝿?dòng)脈有很好的發(fā)育能力,及早行單源化手術(shù)可以很好的促進(jìn)肺血管發(fā)育,同時(shí)避免遠(yuǎn)期出現(xiàn)肺動(dòng)脈高壓[5]。也有學(xué)者認(rèn)為MAPCAs 在實(shí)行單源化手術(shù)后發(fā)生梗阻或者不能夠繼續(xù)生長(zhǎng)的概率很高,不建議進(jìn)行單源化[7]。Melbourne報(bào)道了一組病例,初期手術(shù)采用Melbourne分流促進(jìn)肺血管發(fā)育,不處理側(cè)枝,后期采用多次介入封堵或者結(jié)扎等方式處理MAPCAs,待患兒肺血管發(fā)育達(dá)到標(biāo)準(zhǔn)后行根治術(shù),約62%的患者完成了根治手術(shù)[8]。但該組病例中位年齡僅4個(gè)月,遠(yuǎn)低于本文患者年齡。治療策略上我們?nèi)孕韪鶕?jù)實(shí)際情況,選擇個(gè)體化治療,對(duì)肺段雙重供血的病例采用術(shù)前介入栓堵與術(shù)中結(jié)扎結(jié)合的方式,減少手術(shù)時(shí)間[4]。對(duì)于與固有肺動(dòng)脈無(wú)交通,肺段單一由MAPCAs供血的患者,仍需進(jìn)行單源化手術(shù)。對(duì)固有肺動(dòng)脈發(fā)育極差者固有肺動(dòng)脈Nakata<40mm2/m2,年齡>2歲,MAPCAs存在狹窄,缺氧癥狀不嚴(yán)重者,我們認(rèn)為手術(shù)意義不大,不建議手術(shù)[6]。

        本研究是回顧性分析研究,病例數(shù)尚少,隨訪時(shí)間尚短,部分統(tǒng)計(jì)學(xué)結(jié)果只能作為臨床應(yīng)用的參考,尚存在局限性,還有待于進(jìn)一步研究。

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