李 娟 谷建琦 程鳳霞 郝 偉 張 棟

作者單位：050000石家莊，河北省人民醫(yī)院口腔頜面外科

成釉細胞纖維瘤1891年由Kruse首先報道,口腔頜面部常發(fā)于上頜骨、下頜骨等部位[1]。國內(nèi)外曾有報道位于下頜骨內(nèi)、顳骨、頸深部、硬腭等處[1～5]，發(fā)生在軟組織的成釉細胞纖維瘤十分罕見。我院近期收治1例，現(xiàn)報告如下。

一、病例報告

患者，男，58歲，因發(fā)現(xiàn)左下頜骨腫物五年入院。

查體：神清，精神可，查體合作，心肺未見明顯異常。雙側(cè)面部基本對稱，開口度、開口型基本正常。34、35、36對應舌側(cè)可觸及一約3.0cm×2.5cm×2.0cm大小腫物，有蒂，蒂位于36對應固有齦，質(zhì)中偏硬，無壓痛，表面粘膜色澤正常，活動差。36松Ι°，叩（-），頰側(cè)齦緣腫大隆起，可觸及波動感，刺破后有少量膿血性分泌物流出，可探及粗糙骨面及根分叉。舌側(cè)骨質(zhì)尚完整。34、35松（-），叩（-）。

輔助檢查：下頜骨CT示左下頜骨內(nèi)側(cè)可疑橢圓軟組織影，骨質(zhì)無明顯破壞，性質(zhì)待定。術前診斷：左下頜骨牙齦腫物性質(zhì)待查：考慮：1牙齦瘤，2其他來源腫瘤。

二、結果

完善相關術前準備工作后，于2015年8月18日在局麻下行“左下頜牙齦腫物切除術”。沿左下頜牙齦腫物外0.5cm完整切除腫物，下方切至骨面，見腫物大小約3.0cm×2.5cm×2.0cm，蒂位于36舌側(cè)固有齦及其近遠中齦乳頭，大小約2.0cm×1.5cm。腫物質(zhì)中偏硬，界清，與周圍組織無粘連，下方骨質(zhì)未見明顯侵犯及壓迫性吸收。搔刮創(chuàng)面，電刀燒灼創(chuàng)面止血。分離36牙齦，完整拔除36，搔刮拔牙創(chuàng)，見36頰側(cè)牙槽骨吸收至根中1/2，舌側(cè)骨壁完整，高度無明顯降低，去除腫物對應舌側(cè)部分牙槽骨。切除牙齦腫物送病理檢查，術后病檢證實為左下頜成釉細胞纖維瘤。術后第7天拆線，傷口一期愈合，痊愈出院。

三、討論

成釉細胞纖維瘤由類似牙乳頭的牙源性外胚間充質(zhì)和類似牙板和成釉器的上皮條索及巢團構成[1]，但沒有成牙本質(zhì)細胞，不含牙釉質(zhì)和牙本質(zhì)等牙齒硬組織，是一種真性、混合性牙源性良性腫瘤。成釉細胞纖維瘤的發(fā)病年齡從2周到42歲，據(jù)報道最小的年齡是2周。平均年齡為14.6～15.5歲，沒有性別差異[2～4]。下頜骨為好發(fā)部位，約占80%，其中下頜骨前磨牙和磨牙區(qū)域尤為好發(fā)，僅有4例報告發(fā)生于上頜骨前牙區(qū)[5]。大多數(shù)成釉細胞纖維瘤早期沒有自覺癥狀，部分患者最初表現(xiàn)為頜骨局部腫塊，逐漸出現(xiàn)頜骨腫脹膨隆以及牙齒松動才被發(fā)現(xiàn)，部分病例是在常規(guī)X線檢查時偶然發(fā)現(xiàn)。也有報道少數(shù)病例可伴疼痛以及下唇麻木等癥狀。報道外周性成釉細胞纖維瘤的文章很少。Nakamura and Tamai[6]曾報道一例2歲男孩下頜前牙區(qū)的病例，臨床表現(xiàn)類似于牙瘤。Harada[7]曾報道一例發(fā)生于下頜磨牙區(qū)牙齦的1歲女性病例。Sabina Langer[3]曾報道一例2周的女性病例。差別是Harada和Sabina Langer報道的病例是天生的。Kusama[8]曾報道過發(fā)生于右下頜前磨牙區(qū)的一例40歲女性患者。本文患者為一名發(fā)生于左下頜磨牙區(qū)的58歲男性患者，因自覺異物感口腔自檢時發(fā)現(xiàn)腫物，表現(xiàn)為外生性腫物，相對于常見的下頜成釉細胞纖維瘤而言更易早期發(fā)現(xiàn)。

圖1 CT示左下頜骨內(nèi)側(cè)可疑橢圓軟組織影

成釉細胞纖維瘤的X線表現(xiàn)為界限清楚有骨硬化線的多房或單房囊性透射影， 頜骨皮質(zhì)骨變薄，囊內(nèi)可含埋伏牙。易被誤診為囊腫。兩者不易通過影像學鑒別。成釉細胞纖維瘤多伴有牙齒的萌出障礙[2]。但本例患者為病變部位的牙齒無缺失，且無明顯骨質(zhì)破壞表現(xiàn)。CT示示左下頜骨內(nèi)側(cè)可疑橢圓軟組織影，骨質(zhì)無明顯破壞。因此臨床上極易誤診為纖維性牙齦瘤[9，10]。

圖2 病理示左下頜成釉細胞纖維瘤

圖3 病理示左下頜成釉細胞纖維瘤

四、治療原則

對成釉細胞纖維瘤的治療，盡管WHO分類中不支持最初采取擴大切除[11]其治療方法還存在一定爭議。一部分學者如陶謙等[12]認為從減少術后復發(fā)和避免惡性轉(zhuǎn)變的角度出發(fā)，應該按“臨界瘤”處理原則對成釉細胞纖維瘤進行治療:根據(jù)腫瘤大小，在安全范圍內(nèi)進行頜骨方塊切除或部分節(jié)段切除，對于復發(fā)或突破骨皮質(zhì)者應行包括周圍組織在內(nèi)的頜骨和腫瘤擴大切除，以減少復發(fā)可能和降低惡性變的風險。而Philipsen等[13]認為在初次治療時只需行刮除或摘除術，可能復發(fā)，但仍不支持最初就采取擴大的手術方法?？稍趶桶l(fā)后再行頜骨的擴大切除術。因為在腫塊表面存在顆粒狀突起，我們認為成釉細胞纖維瘤可能對周圍的骨質(zhì)存在微小的侵蝕，所以單純的囊腫摘除術易導致復發(fā)。在少見情況下，成釉細胞纖維瘤可發(fā)展為惡性（成釉細胞纖維肉瘤）。從保存面容和功能考慮，我們同意Philipsen等的觀點，認為在首次手術時應只行摘除術，但同時應對周圍的骨質(zhì)進行磨削，如果復發(fā)再行頜骨的擴大切除術。同時Gupta A等[14]明確指出，該類患者應注意長期隨訪，定期復查，因其易復發(fā)且可惡變?yōu)槌捎约毎w維肉瘤。