史 惟

粗大運動功能測試量表(GMFM)由Russell等人編制出版，用于測量腦癱患者粗大運動功能隨時間或干預而產生的改變狀況，是目前腦癱粗大運動功能評估中使用最廣泛的量表[1、2]，評估內容主要集中于ICF-CY框架中的活動成分，尤其是活動成分中的改變和保持身體姿勢、步行和移動部分，與身體功能有關聯(lián)的GMFM項目主要涉及手臂的支撐功能部分[3]。GMFM量表可以用來觀察腦癱患者粗大運動功能發(fā)育狀況，分析和預測不同類型、不同分級腦癱患者粗大運動發(fā)育軌跡和結局[4]，同時還可以判斷各種干預和治療方法對腦癱患者粗大運動的影響，以及各種方法之間的療效對比[5、6]。

GMFM量表目前包括GMFM-88和GMFM-66兩個通用版本[7]，GMFM-88包括88個項目，5個分區(qū)，其中A區(qū)(17項)臥位與翻身；B區(qū)(20項)坐位；C區(qū)(14項)爬與跪；D區(qū)(13項)站立；E區(qū)(20項)行走與跑跳，每個項目4個評分點，評估結果包括各分區(qū)的完成百分率和總百分率。GMFM-88使用Rasch分析刪除了22個項目形成GMFM-66版[8]，建立了項目難易度與被測試者的能力之間的關系。

由于GMFM-66大量刪除了更為適宜嬰幼兒腦癱的項目[8,9]，僅提供了項目的整體難度值，沒有提供每個評分點的具體難度值，給臨床康復治療師通過評估精確確定嬰幼兒腦癱干預目標帶來諸多不便。

本文通過回顧性分析接受兒童康復評估和干預的腦癱患兒的GMFM數據，重新確定復旦中文版GMFM的項目難度順序，并與GMFM-66進行反應度和精確度比較，希望重新確定的項目難度順序可以更好地適宜所有年齡段腦癱患兒，為臨床康復干預目標的制定提供更多的便利。

1 方法

1.1 參與研究機構及質量控制 本研究用于分析的數據均來自于復旦大學附屬兒科醫(yī)院(我院)康復中心以及上海兒童康復合作群中的21家合作單位，其中包括3家二級醫(yī)院兒童康復科、9家社區(qū)衛(wèi)生服務中心兒童康復基地、1家民營兒童康復機構和8家特殊教育學校。

我院康復中心為國內GMFM量表的主要培訓機構，參與數據收集醫(yī)療單位的評估醫(yī)生和治療師均在我院康復中心或培訓學習班接受過GMFM評估培訓，熟練掌握評估和計分方法，可以保障評估數據的準確性。在8所特殊教育學校接受康復治療和教育的腦癱兒童和青少年均由我院康復中心派員進行評估。定期開展數據復核評估質量監(jiān)控，評估數據納入同一數據庫，由專人進行統(tǒng)一管理。本課題組驗證了GMFM評估在上述機構中的各項心理測量學指標[10、11]。

1.2 腦癱及分級診斷標準 診斷符合2006年國際腦癱會議制定的標準，腦癱分型采用歐洲腦癱監(jiān)測組織推薦的方法[14]；采用中文版腦癱粗大運動功能分級系統(tǒng)(GMFCS)進行分級[15]。

1.3 納入與排除標準 ①2001至2017年在上述機構接受康復治療和教育(運動治療、作業(yè)治療、感覺統(tǒng)合訓練、力量訓練、針灸、推拿、引導式教育以及特殊教育課程等)[12、13]的腦癱兒童和青少年；②每例患兒至少具有1次18個月以后的評估數據，同一患兒每2次評估數據的測試時間至少間隔3個月以上；③排除伴有其他顯著影響粗大運動功能疾患(臂叢神經損傷、脊柱裂、脊肌萎縮癥、進行性肌營養(yǎng)不良等)的患兒；④排除測試前1年內接受過手術者、6個月內接受過肉毒毒素注射者。

1.4 評估方法 采用復旦中文版GMFM-88進行粗大運動功能評估，GMFM每項采用4級評分法，0分：動作還沒有出現的跡象，1分：動作開始出現，2分：部分完成動作，3分：全部完成動作。當無法確定分數時，按照較低的等級給分。除非評估者明確且清晰觀察到患兒自發(fā)地能夠(3分)或不能(0分)完成某個測試項目，其余難以明確觀察到的項目均需實施評估，每個項目最多可以做3次嘗試。將評估結果輸入由GMFM配置的軟件GMAE(version1.0)得出GMFM-66分值。

評定由指定治療師或醫(yī)師進行，環(huán)境設定為安靜、獨立、采光較好的房間，室溫控制在20～30℃，患兒衣服為1～2層，每個評估時間約30 min。

1.5 分析方法

1.5.1 復旦中文版GMFM量表轉化方法 為了精確地分析每個項目評分點難度值，分別將每個GMFM-88項目轉化為3個小項，分別對應原來項目中的(1、2、3)三個評分點，小項計分方式為(0、1)，例如：GMFM-88原來項目E區(qū)第69項4級評分轉換為(69e1、69e2、69e3)三個小項，如果原來得分為2分的話，轉換后計為69e1(1分)、69e2(1分)、69e3(0分)。依此GMFM-88被轉化為具有264個測試小項，每項1個評分點(0、1)的構成,簡稱為GMFM-264。

1.5.2 Rasch分析 采用Rasch分析中的等級量表模型進行分析，對GMFM-264采用內聚擬合度(Infit)的均方(MnSq,mean-square values)來確定量表的單維性，標準為MnSq在0.6～1.4，MnSq值不在上述區(qū)間的項目被判定為不適合項目，經Rasch分析篩選，要求最終確立項目中不適合項目的比例控制在5%以下[7]，在確定單維性后，可以得出包括信度、分離指數、MnSq均值等多項分析結果，項目難度尺度原始單位為logit(從正值到負值排列)，為了便于臨床使用，將這些原始尺度通過Bigsteps軟件轉換為百分刻度，其中項目難度尺度即為改良后的復旦中文版GMFM量表項目難度順序，同時也生成了與264個原始分相對應的能力值轉換表。

1.5.3 反應度 反應度是反映在變化狀況下量表的應變性，常使用效應尺度評價，效應尺度=(后次得分-前次得分)/前次得分的標準差[15]，效應尺度越高，表示反應度越佳。

1.5.4 精確度 精確度是指某種評估方法在不同人群或測試狀況下區(qū)分被測者水平的能力，其高低依賴于兩方面因素：①區(qū)分不同人群和不同測試狀況的程度，②測試結果的組內和組間差異水平。相對精確度可以提示某種測試方法與標準方法或原方法相比，精確度的增減狀況。相對精確度是成對F檢測值的比值[9]，精確度越高表明區(qū)分能力越佳。

采用分層隨機抽樣方法確定納入反應度和精確度分析的研究對象，在至少具有3次以上符合納入條件的GMFM評估結果的納入對象中，分為<3歲和～6歲組，按照GMFCS五個級別，每個級別通過計算機軟件隨機抽取5例研究對象，兩組共計50例。每例納入對象取前3次評估結果進行分析，通過分析各次評估結果間的GMFM-264與GMFM-66的分值差異比較兩種計分方法的反應度和精確度。

1.5.4 統(tǒng)計學方法 使用Microsoft Access和Mcirosoft Excel進行數據輸入、整理和轉化，Rasch分析采用Bigsteps(v2.82版)軟件，計算機隨機采集的樣本和其他分析采用SPSS19.0軟件。

2 結果

2.1 納入對象一般情況 符合本文納入排除標準的1 198例腦癱患兒作為本文研究對象，男801例(66.9%)，女397名，首次評估時平均年齡(4.5±3.8)歲，最小2個月，最大19歲；其中痙攣型四肢癱324例(27.0%)、痙攣型雙癱506例(42.2%)、痙攣型偏癱255例(21.3%)、徐動型45例(3.8%)，肌張力障礙型40例(3.3%)，共濟失調型28例(2.3%)。GMFCSⅠ級348例(29.0%)、Ⅱ級273例(22.8%)、Ⅲ級213例(26.0%)、Ⅳ級182例(15.2%)、Ⅴ級182例(15.2%)。

2.2 GMFM數據樣本的年齡分組與分級、分型分布情況 共計3498次GMFM評估結果被納入分析，平均(2.9±4.0)次，有2人評估次數最多，為27次，見表1。

表1 GMFM數據樣本的年齡分組與分級、分型分布情況(n)

2.3 Rasch分析 Rasch分析結果顯示，264小項中Infit MnSq值>1.4的只有6項，分別為05-a-03、04-a-03、04-a-02、05-a-02、01-a-03、57-d-03，沒有<0.6的項目，因此不適合項目占總項目的比例僅為2.3%(6/264)，表明GMFM-264中的絕大多數項目具有良好的單維性。

項目難度尺度的標準誤均數(mean standard error)為0.32(區(qū)間為0.25～1.83)，項目信度為1.00，表明這些項目具有良好的信度。項目分離系數(item separation values)為55.12，表明這些項目具有較好的難度分層。樣本能力尺度的標準誤均數為1.16(區(qū)間為0.83～4.39)，樣本信度為1.00，樣本分離系數為15.07，說明GMFM-264具有良好的內在信度和良好的難度分層。經Rasch分析后得出的項目和樣本的各項參數見表2。最終確立的樣本能力值與項目分布情況見圖1，GMFM 264個小項的項目難度值和納入分析的樣本能力值之間對應關系見表3。

表2 Rasch分析后得出的項目和樣本的各項參數

注 1)：按Rasch要求，除去29個滿分(原始分滿分為264分)樣本

2.4 GMFM-264與GMFM-66的反應度和精確度比較 比較GMFM-264和GMFM-66前后3次評估分值發(fā)現，GMFM-264和GMFM-66的效應尺度<3歲組明顯高于～6歲組，而在<3歲組中，GMFM-264的效應尺度又高于GMFM-66，尤其在第2次與第3次(0.33vs0.18)以及第1次與第3次(0.96vs0.75)比較中更為明顯。在～6歲組中，GMFM-264與GMFM-66的效應尺度非常接近，差異均在0.02。

圖1 樣本能力值與項目難度的分布情況

注 左側#表示5個樣本數,.表示1～4之間個樣本數，右側為264個GMFM小項的難度分布，01a1表示為GMFM-A區(qū)第1項的1分小項

表3 GMFM原始分、能力和項目難度值對應關系舉例

由于GMFM-264和GMFM-66在～6歲組的各次評估分值間，以及GMFM-66在<3歲組的第2和第3次的配對方差檢驗均無顯著性差異，因此不能計算相對精確度，在<3歲組中，第1次與第2次的分值比較兩種計分方法的相對精確度比較接近，但是第1次與第3次分值比較后，GMFM-264的精確度明顯高于GMFM-66(1.57vs1.00)。

3 討論

GMFM量表自從1988年發(fā)布以來，原著者和相關研究者不斷地推進各種改良工作，除了推出GMFM-66以外，其他改良工作主要聚焦于縮短評估時間和提高針對各類腦癱患兒的適應性兩方面。史惟等2008年基于GMFM量表設計了腦癱患者粗大運動功能問卷(CP-GMFQ)[16]，包括56個圖文并茂的測試項目，通過家長問卷的方式，平均4.7min就能完成測試，與GMFM-66和GMFM-88的相關性均>0.90。2010年Russell等提出了GMFM項目組集測試法(GMFM-66-IS)[17]，評估者通過被試者的特征從預先確定的項目組集中選擇合適項目組進行測試，以縮短測試時間。2011年Bartlett等提出了第二種GMFM縮短測試方法地板和天花板法(GMFM-66-B&C)[18],借鑒發(fā)育測試中常用的切入點方式(例如Peabody Developmental Motor Scales)，快捷地測試與腦癱患兒當前能力相關的項目，以推測患兒的整體粗大運動功能。Wilson等人開發(fā)的GMFM挑戰(zhàn)模塊(Challenge Module，CM)，旨在提升高功能腦癱患兒(GMFCSⅠ級)測試的有效性[19]。Hielkema針對GMFM在嬰幼兒腦癱中的測試中的不確定性提出了相關改進意見[20]。Salavati等針對伴有視覺障礙腦癱患兒在接受GMFM測試時各種困難，提出了改良方案[21]。Marois等人提出的GMFM演變比率計算法，為腦癱患者粗大運動功能自然發(fā)展提供對照性指標[22]。

表4 GMFM-66與GMFM-264的反應度和精確度比較

注 1)：與前次比較t檢驗，P<0.05；2)：與前次比較t檢驗，P>0.05；3)：與前次比較配對方差檢驗，P<0.05；4)：與前次比較配對方差檢驗，P>0.05，不能計算相對精確度

GMFM-66采用了項目反應理論中的Rasch分析，傳統(tǒng)項目分析理論是從原始數據中直接推斷出項目的難易度、信度和效度，確定原始數據與項目難易度之間的關系；而Rasch分析是通過對樣本總體進行評價后，在被測試者的全部測試結果中確定被測試者的能力和項目的難易度以及它們之間的關系，Rasch分析得出的項目與樣本之間的關系具有更高的精度和更強的穩(wěn)定性，通過樣本與項目的關聯(lián)，GMFM-66項目難度順序成為臨床康復目標的設定有效工具。目標設定是臨床康復干預最為重要的環(huán)節(jié)，所以與其他GMFM改良方案相比，GMFM-66得到更為廣泛的認可，但是由于Avery等人確立GMFM-66時所選樣本的局限性，被動地刪除了更為適宜嬰幼兒腦癱的低難度項目[8]，盡管本課題組當初證實了GMFM-66在嬰幼兒腦癱中的具有良好的心理測量學指標[9]，但是并沒有解決GMFM-66低難度項目減少給嬰幼兒康復干預目標選定所帶來的困擾。

Avery等確立GMFM-66時使用樣本的平均年齡為6.4歲，最終刪除的22項目中A區(qū)被刪除了13項[8]，本課題組曾經以平均年齡1.6歲的<3歲的腦癱患兒為樣本[9]，進行與Avery類似的Rasch分析，最終形成的GMFM-73保留了A區(qū)所有的項目，刪除了難度相對較高而被GMFM-66所保留的E區(qū)的5個項目，可見用于Rasch分析的數據樣本構成在很大程度上影響最終納入項目的組成。從臨床角度出發(fā)，盡可能多地保留GMFM-88的項目，維持一定規(guī)模的適合不同年齡腦癱的項目池，可能便于臨床制定更為精確的干預目標和多樣的干預方法。

本課題組從2003年起在上海通過兒童康復合作群的方式，整合了包括早期篩查、社區(qū)康復、醫(yī)教結合的資源[23]，通過腦癱登記、標準化功能評估與干預等多樣化措施為腦癱患者提供康復服務[24～27]，同時也積累了大量生活在上海腦癱患者的GMFM數據，與本課題組前期研究相比，納入本研究的樣本獲得了巨大擴展的同時，年齡、級別、類型的分布更為均衡。

確定每個GMFM項目中小項的難度可以更加細化項目難度順序，提升制定干預目標的精確性，Rasch分析中局部評分模型(Partial Credit Moder，PCM)可應用于項目間步驟數目相同但各自對應步驟難易程度不同的各種類型項目或項目間步驟數目不同的項目[28]，但是不能生成與原始分相對應的能力值轉換表，因此本文將GMFM-88轉化為GMFM-264，采用等級效應模型(RSM)開展建模，RSM應用于具有相同應答模式并且可以認為項目間相同步驟或類級的變化不大的各種類型項目，比如態(tài)度類型的問卷評估(喜歡、有些喜歡、無所謂、有些不喜歡、不喜歡),因此針對GMFM-264采用RSM是比較適宜的，同時比較了這兩種不同模型在本研究被納入數據中分別建模后得到的264個小項難度順序的一致性，ICC值為0.995，兩種建模方式得出的結果高度一致的。

Rasch分值模型擬合度的主要評價指標為包括內聚擬合度(Infit)和發(fā)散擬合度(Outfit)，其中Infit用來描述項目對測試者進行評估的能力與項目的接近程度，Outfit描述能夠評估出人們遠高于或低于項目難度功能水平的能力，GMFM-66采用的是Infit進行分析，評價擬合度的指標可以采用MnSq或ZSTD，相關研究認為采用MnSq指標建模更穩(wěn)定[29]，鑒于上述情況，本文采用了Infit的MnSq評價指標來構建模型，篩選GMFM-264中的不適合項目，首輪篩選結果顯示，264個小項中只有6個小項為不適合項目，占總項目比例<5%，所以可以保留全部小項，同時能夠建立起包括GMFM-264個所有小項在內的項目難度順序表，由于Rasch分析將項目難度值與被試者的能力值建立起緊密的關聯(lián)，因此能夠更加精確地判斷被評估腦癱患兒運動功能狀態(tài)的“最新發(fā)展區(qū)”，例如(表3)如果被試腦癱患兒最終GMFM-88的原始總分為169分，通過分值轉換表可以得出GMFM-264的能力值為56.97，對應最接近的項目為69-e-01(E區(qū)第69項中1分小項：站立位：向前走< 3 步)，該項難度值為56.96，表明該患兒獲得此項能力的可能性為50%，圍繞該難度值附近沒有通過的那些小項即為該患兒的“最新發(fā)展區(qū)”，也就是最可能達成的功能干預目標。

Rasch分析結果顯示GMFM-264具有良好的項目和樣本信度，由于GMFM-264并沒有改變GMFM-88的評分原則，所以沒有必要驗證外在信度(重測信度和評估者間信度)，但是因為改變了計分方式，因此有必要比較兩種計分方式的反應度和精確度。由于基于GMFM的發(fā)育研究提示不同級別腦癱患兒存在發(fā)育平臺期[3、30]，運動功能障礙越輕，平臺期出現得越晚，最輕的GMFCSⅠ級患兒在5～6歲以后出現平臺期，進入平臺期就難以測定反應度，反之3歲以前是發(fā)育速率相對較快的階段，鑒于上述因素本文選定了<3歲和～6歲兩個年齡組腦癱兒童分別進行反應度比較，結果顯示，<3歲組中，GMFM-264的效應尺度大于GMFM-66，～6歲組中，GMFM-264和GMFM-66的效應尺度是相似的，主要原因在于GMFM-264還原了更為適宜嬰幼兒的項目從而提升了在<3歲年齡階段的反應度。<3歲組中，間隔較短時間GMFM-264與GMFM-66的精確度差異不甚顯著，隨著時間的延伸，GMFM-264的精確度明顯高于GMFM-66，與反應度相似，～6歲組兩種方法的精確度也明顯下降。

本研究基于擴展與標準化評估相結合的腦癱患兒粗大運動干預目標制定項目池，提升了GMFM在腦癱患兒尤其是嬰幼兒腦癱兒童中的反應度和精確度，為研發(fā)中的智能化腦癱患兒粗大功能評估與干預系統(tǒng)(Gross Motor Assessment and intervention，GMAI)提供基礎模型與數據，隨著與目標達成測量(Goal Attainment Scaling，GAS)以及家庭干預體系的相結合，以推動改善腦癱兒童和家庭的生活質量[31]。

致謝：謹以此文紀念2016年11月辭世的劉湘云老師，同時感謝多年來共同工作的復旦大學附屬兒科醫(yī)院康復科同事及上海兒童康復合作群機構的同道，感激參與研究的腦癱兒童和家庭的支持。

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