1.福建省福州肺科醫(yī)院

(福建 福州 350008)

2.福建醫(yī)科大學附一醫(yī)院醫(yī)學影像科 (福建 福州 350005)

官紅蓮1 曹代榮2

肺良性轉移性平滑肌瘤的CT診斷及鑒別

1.福建省福州肺科醫(yī)院

(福建 福州 350008)

2.福建醫(yī)科大學附一醫(yī)院醫(yī)學影像科 (福建 福州 350005)

官紅蓮1曹代榮2

目的探討肺良性轉移性平滑肌瘤(pulmonary benign metastasizing leiomyoma,PBML)的CT特征，提高對該病的認識。方法回顧性分析經(jīng)病理證實的6例PBML患者的CT平掃及增強表現(xiàn)，分析病灶的大小、數(shù)目、部位、形態(tài)、邊緣、內(nèi)部結構及增強表現(xiàn)、CT伴隨征象等。結果6例均為女性，有子宮肌瘤手術史。6例CT表現(xiàn)均是雙肺多發(fā)散在隨機分布結節(jié)，雙肺下葉分布為著，結節(jié)可為實性結節(jié)、薄壁空洞型結節(jié)或結節(jié)伴空洞，所有結節(jié)邊界清楚，可有分葉，無毛刺，內(nèi)密度均勻或伴低密度液化壞死，無鈣化及支氣管充氣征，增強掃描大部分病灶呈中重度強化。所有病例均未見縱隔及雙肺門淋巴結腫大、胸腔積液及心包積液。結論PBML是一種罕見疾病，多有子宮平滑肌瘤手術史，CT掃描肺部出現(xiàn)多發(fā)邊緣清楚的結節(jié)，同時不伴縱隔及雙肺門淋巴結腫大、胸腔積液及心包積液時需考慮PBML的可能。

良性轉移性平滑肌瘤；腫瘤轉移；體層攝影術，X線計算機

肺是腫瘤細胞的濾過器官，是發(fā)生轉移性腫瘤最常見的部位，大多有惡性腫瘤病史，而肺外良性腫瘤發(fā)生肺內(nèi)轉移極為罕見，組織學上仍為良性，常來自子宮肌瘤、葡萄胎、骨巨細胞瘤或軟骨細胞瘤[1-2]。其中肺良性轉移性平滑肌瘤(pulmonary benign metastasizing leiomyoma,PBML)一直在醫(yī)學界存有爭議，多發(fā)生在有子宮平滑肌瘤病史的女性患者，有“良性組織，惡性行為”之稱[3]。目前關于PBML的報道，內(nèi)容多為該病的臨床及病理表現(xiàn)，影像學表現(xiàn)探討很少，多為個案報道。現(xiàn)報道我院收治的六例女性患者，回顧其臨床、影像及病理，并結合相關文獻復習，旨在提高對本病的認識，在鑒別診斷中加以重視。

1 材料與方法

1.1 臨床資料6例患者均為女性，年齡45～57歲，平均年齡50歲。6例PBML經(jīng)胸腔鏡活檢病理證實，其中1例術后2年因余肺結節(jié)病灶增大而行二次手術。在臨床表現(xiàn)上：4例無明顯的相關癥狀，1例因無明顯誘因出現(xiàn)咳嗽、咳痰，行胸部CT發(fā)現(xiàn)肺內(nèi)多發(fā)結節(jié)，1例咳嗽、咳痰、時感胸痛半月余而行胸部CT發(fā)現(xiàn)雙肺多發(fā)結節(jié)。6例均有既往因子宮肌瘤病而行子宮全切病史，肺良性轉移性平滑肌瘤發(fā)生在子宮平滑肌瘤術后5年至17年，平均為10年。臨床隨防2年至9年，全部病例均存活，無法切除的肺結節(jié)無明顯變化，亦未發(fā)現(xiàn)其它部位轉移。

1.2 檢查方法6例均行胸部多排螺旋C T檢查，采用PrestoHITACHI4排螺旋CT，常規(guī)層厚10mm，層距10mm，病灶區(qū)域1.5mm掃描，或采用Siemens Somotom Sensation 64排螺旋CT常規(guī)層厚7mm，重建增量7mm，薄層重建2mm，增量2mm，肺部自肺尖至肺底連續(xù)掃描。其中5例行增強掃描，采用高壓注射器經(jīng)肘靜脈注射非離子型對比劑碘海醇(300mgI/ml)，依據(jù)體型和體重選擇劑量80～100ml，注射速度3～4ml/s。

1.3 圖像分析由2位高年資胸部放射診斷專業(yè)醫(yī)師分別閱片，對影像資料進行分析，評價病灶部位、大小、數(shù)目、形態(tài)、邊緣、內(nèi)部結構、鄰近改變、強化類型及程度、縱隔及雙肺門有無淋巴結腫大、有無胸腔積液/心包積液等，意見不一致時，協(xié)商后達成一致意見。

2 結 果

平掃CT征象：(1)病灶數(shù)目、大小及分布：6例患者中，共計709個病灶。左肺上葉121個，左肺下葉172個，右肺上葉135個，右肺中葉104個，右肺下葉177個。直徑＜10mm病灶共計374個,10～19mm病灶共計306個，＞20mm病灶共計29個(表1)，最大者直徑為3.0cm。(2)形態(tài)：呈類圓形者656個，伴有分葉者53個，其中深分葉者15個。(3)邊緣：所有病灶邊緣均光整清楚，未見毛刺。(4)內(nèi)部結構：伴有空洞形成35個，厚壁空洞14個，薄壁空洞21個；伴液化壞死60個；所有病灶均未見鈣化及支氣管充氣征。(5)鄰近改變：所有病灶均未見衛(wèi)星灶、血管集中征及胸膜反應。(6)縱隔及雙肺門淋巴結腫大：所有病例未見縱隔及雙肺門淋巴結腫大。(7)有無胸腔積液或心包積液：所有病例均未見胸腔積液及心包積液。6例患者所有病灶的平掃CT征象，見表2。

增強CT征象：6例患者中有5例行CT增強掃描，其中呈均勻強化者2例，不均勻強化3例。將病灶的強化程度分輕、中、重三度，輕度強化指CT凈增值＜20HU，中度強化指CT凈增值在20-60HU之間，重度強化指CT凈增值超過60HU。本組病例重度強化者4例，中度強化者1例，見圖1-11。

5例經(jīng)胸腔鏡活檢證實，1例經(jīng)CT引導下肺穿刺活檢證實，13例標本均做了免疫組化檢查，其中3例平滑肌抗原(SMA)陽性，所有病例均表達平滑肌結蛋白(Desmin)陽性，1例病例雌激素受體(ER)陰性、孕激素受體(PR)陰性，余病例雌激素受體(ER)陽性、孕激素受體(PR)陽性。

3 討 論

3.1 概述肺良性轉移性平滑肌瘤(pulmonary benign metastasizing leiomyoma,PBML)是一種罕見的肺內(nèi)轉移性良性腫瘤。1939年由Steiner等[4]報道第一例肺良性轉移性平滑肌瘤。WHO(2006)定義為臨床病理不明確的情況，其特征為組織學上良性的平滑肌腫瘤“轉移到”肺、淋巴結或腹部。大多發(fā)生在有子宮平滑肌瘤病史的女性，子宮平滑肌瘤切除術與出現(xiàn)肺內(nèi)結節(jié)的時間間隔為3個月至20年[5]，本組患者均有子宮肌瘤切除術病史，發(fā)生在子宮平滑肌瘤術后6年至13年。文獻報道[6]好發(fā)年齡23～77歲，多發(fā)生在育齡期，臨床上一般沒有癥狀，多是體檢或因其它疾病檢查時發(fā)現(xiàn)，少部分患者出現(xiàn)咳嗽、咳痰、胸痛等非特異性癥狀，本組六例患者中四例無臨床相關癥狀，與文獻報道相符。

表1 6例患者病灶各肺葉分布情況（個）

表2 6例患者所有病灶的平掃CT征象（個）

該病起源和性質目前尚存在爭議，主要有以下幾種解釋：1、來源于轉移的良性子宮平滑肌瘤[7]。Patton等[8]的研究支持子宮肌瘤通過血行轉移至肺部后進行單克隆生長形成這一觀點。2、來自低度惡性的平滑肌肉瘤轉移[3]，宮外轉移病灶有的可以表現(xiàn)為良性，有的可以表現(xiàn)為惡性。3、原發(fā)的子宮肌瘤發(fā)生靜脈內(nèi)平滑肌瘤栓塞，經(jīng)脈管轉移[9-10]。4、大部分患者有子宮手術(包括刮宮術、子宮肌瘤切除術和子宮切除術等)病史，增加了外科誘導的血行播散的可能性，通過靜脈播散到肺部，本組患者均有子宮肌瘤切除術病史，提示其與血行轉移至肺部的相關性。也有報道[11]肺部病灶發(fā)生在子宮肌瘤術前。5、來自多中心生長的平滑肌瘤。1977年Horstmann等[7]將平滑肌性錯構瘤、纖維平滑肌瘤性錯構瘤等改稱為良性轉移性平滑肌瘤。大多數(shù)學者認為腫瘤來源于轉移的良性子宮平滑肌瘤，支持這一觀點的證據(jù)是：1、子宮與肺腫瘤均表達雌、孕激素受體。2、文獻報道[12]其對抗雌激素治療有效。3、子宮原發(fā)平滑肌瘤和PBML有相同的分子遺傳學改變。

3.2 CT表現(xiàn)影像學檢查是診斷肺部轉移瘤的主要措施。CT上常見表現(xiàn)與其它惡性腫瘤肺轉移表現(xiàn)相似，表現(xiàn)為雙肺多發(fā)結節(jié)，結節(jié)數(shù)個或多至難以計數(shù)，少數(shù)為孤立性結節(jié)[13]，極少數(shù)為彌漫粟粒結節(jié)[14,18]，本文病例肺部結節(jié)分布是散在或多發(fā)，兩例多發(fā)結節(jié)分布以雙肺下葉為主，余病例結節(jié)分布無明顯好發(fā)部位，散在隨機分布。2013年羅澤如等[15]報道39例PBML的臨床特征分析中提及PBML的胸片或CT表現(xiàn)，30例表現(xiàn)為雙肺多發(fā)結節(jié)，6例為單發(fā)結節(jié)或腫塊，2例囊性結節(jié)或囊實性結節(jié)，1例結節(jié)并空洞；1977年Horstamann等[7]回顧性總結了23例PBML的影像學檢查，雙側多發(fā)16例，單側多發(fā)16例，孤立性病變僅3例，粟粒樣彌漫性病變罕見。

結節(jié)大小不等，自數(shù)毫米至數(shù)厘米，張雯月等[16]報道最大者5.2cm×6.5cm×7.6cm，也有報道最大可達15cm[17]。大部分呈散在隨機分布，無好發(fā)部位[5,17]；苗英等[18]報道的雙肺彌漫粟粒狀結節(jié)，以中下肺野居多。本文結節(jié)大小自0.3～3.0cm不等，按結節(jié)大小分為三組，大部分結節(jié)直徑＜20mm。

圖1-4 患者女，48歲，子宮肌瘤術后6年，體檢發(fā)現(xiàn)肺部結節(jié)半年。CT示左肺上葉見三個實性結節(jié)，最大結節(jié)位于左肺上葉舌段（圖1-4），直徑為1.6cm，內(nèi)部密度均勻，無鈣化，平掃CT值約為23-52Hu，增強后病灶明顯均勻強化，CT值可達103Hu左右，病灶邊界清楚，無分葉、毛刺，周邊可見血管貼邊征，無肺門、縱隔淋巴結腫大，無胸水征。圖3、4血管貼邊征（增強后病灶邊緣可見線樣強化血管影）。圖5-7 患者女，48歲，子宮肌瘤術后10年，體檢發(fā)現(xiàn)肺部結節(jié)二月余。CT示雙肺上下葉各見一實性結節(jié)，直徑分別為0.2cm、0.4cm、0.3cm、1.6cm，內(nèi)密度均勻，無鈣化，平掃CT值31Hu左右，此例患者未行增強掃描，病灶邊界光整，無分葉、毛刺，無肺門、縱隔淋巴結腫大，無胸水征。左肺上葉結節(jié)術后2年，右肺下葉結節(jié)較前增大，直徑由0.4cm增大至0.9m，余無明顯變化。圖5、6為2011年9月14日檢查圖片，圖7 為2013年9月25日檢查圖片 顯示右肺下葉結節(jié)較前增大。圖8-11 患者女，54歲，17年前子宮肌瘤行全子宮切除術，體檢發(fā)現(xiàn)肺部結節(jié)半月余。CT示雙肺為多發(fā)大小不等實性結節(jié)、結節(jié)伴空洞，以雙肺下葉分布為主，大小0.3～3.0cm不等，大部分實性結節(jié)密度不均勻，內(nèi)可見低密度壞死區(qū)，所有結節(jié)均無鈣化，平掃CT值約為-15～31Hu，增強后病灶不均勻強化，低密度壞死區(qū)未見強化，實質期CT值約為-15～115Hu，病灶邊界清楚，部分結節(jié)可見分葉，無毛刺，無肺門、縱隔淋巴結腫大，無胸水征。圖10 顯示大部分實性結節(jié)伴低密度壞死區(qū)。

實性結節(jié)內(nèi)大部分密度均勻[19]，無鈣化，較大結節(jié)可伴有低密度液化壞死，也可表現(xiàn)薄壁空洞型結節(jié)或結節(jié)伴偏心性空洞[13]。本文6例中4例表現(xiàn)多發(fā)實性結節(jié)，內(nèi)密度均勻，無鈣化，1例表現(xiàn)雙肺為多發(fā)大小不等實性結節(jié)、結節(jié)伴空洞及薄壁空洞型結節(jié)，1例表現(xiàn)為雙肺多發(fā)大小不等實性結節(jié)內(nèi)伴有低密度度壞死區(qū)及結節(jié)伴偏心空洞， PBML的薄壁空洞型結節(jié)或結節(jié)伴空洞中的空洞發(fā)生機制尚未明確，可能與病例太少有關，或者在病灶空洞形成的早期而患者往往無相關臨床表現(xiàn)未及時行影像檢查有關，筆者在兩例患者的隨防過程中未發(fā)現(xiàn)病灶內(nèi)的低密度壞死與空洞的形成有直接關系，也未發(fā)現(xiàn)薄壁空洞型結節(jié)的變化特征，鑒于本文有一例PBML影像表現(xiàn)(圖3)為雙肺多發(fā)大小不等結節(jié)，結節(jié)伴低密度壞死及偏心空洞，筆者傾向于空洞的形成可能與病灶內(nèi)壞死的排出有關，因此本文在平掃CT征象中將以往報道[15]中提及的PBML囊性結節(jié)、囊實性結節(jié)歸類為薄壁空洞及厚壁空洞；病灶增強掃描的特征在大部分報道中未見描述，部分個案報道實性結節(jié)無強化[11,19]，譚國強等[20]報道兩例PBML，雙肺囊性或囊實性病變，增強掃描均可見強化，朱富新等[21]報道1例PBML，雙肺多發(fā)實性結節(jié)增強后可見強化，本文6例中5例有行增強掃描，4例病變均有明顯重度強化，其中1例PBML因病灶明顯強化，實質期CT值可達103Hu左右，且伴有血管貼邊征，而誤診為硬化型血管瘤，另1例雙肺多發(fā)實性結節(jié)增強掃描明顯強化，而誤診肺上皮樣血管內(nèi)皮細胞瘤；1例病變明顯不均勻強化，病灶內(nèi)見無強化的低密度壞死區(qū)，壞死區(qū)與周邊明顯強化的實性部分分界清晰；1例病灶增強掃描呈中度均勻強化誤診為惡性腫瘤肺部轉移結節(jié)。

所見報道病灶邊界均清楚、光整，較大結節(jié)可見分葉，無毛刺，周圍無暈征及衛(wèi)星灶，本文病例均符合上述征象，丁娟等[22]報道1例PBML病灶周圍呈暈狀，本文6個病例共709個病灶均未見暈征。一般不累及支氣管內(nèi)膜和胸膜，且無縱隔淋巴結腫大[23]。大部分無胸水征，僅見李靜等[24]報道兩側胸腔內(nèi)大量積液，本文6例均未見胸水征，與大部分報道相符。

PBML進展緩慢，本文1例在左肺上葉結節(jié)術后2年，右肺下葉結節(jié)較前增大。

3.3 鑒別診斷PBML臨床癥狀及影像表現(xiàn)上均無特異性，需與肺部多發(fā)結節(jié)疾病相鑒別。一般來說，肺內(nèi)的多發(fā)結節(jié)大多考慮為惡性轉移結節(jié)，首先結節(jié)的良惡性鑒別診斷非常重要，兩者的結節(jié)在CT上表現(xiàn)十分相似，根據(jù)本文病例中結節(jié)的表現(xiàn)及相關文獻報道，PBML的結節(jié)邊緣較惡性轉移結節(jié)更清楚和光整，可分葉，但無毛刺，結節(jié)分布更隨機，而惡性轉移結節(jié)分布在肺周邊及雙下肺野較多，并常有胸水和縱隔淋巴結腫大，而且病變進展較快。

以薄壁空洞型結節(jié)或結節(jié)伴薄壁空洞表現(xiàn)為主的PBML，需與淋巴管肌瘤病鑒別，后者也常見于育齡期女性，其特征為雙肺多發(fā)彌漫薄壁氣囊，?？梢姎庑睾腿槊有?，能見結節(jié)影者少見，僅5%左右[25-26]。

本文6例病例中5例做了增強掃描，4例增強后病灶均明顯強化，其中1例表現(xiàn)為左肺上葉三個實性結節(jié)，增強后病灶明顯均勻強化，CT值可達103Hu左右，最大結節(jié)周邊可見血管貼邊征，需與硬化型血管瘤鑒別，硬化型血管瘤也是一種良性腫瘤，好發(fā)于女性，結節(jié)邊界清楚，部分病灶增強掃描明顯強化，可見血管貼邊征[27]，表現(xiàn)為增強掃描后病灶邊緣可見線樣強化血管影，與部分PBML的CT表現(xiàn)也有相似之處，但硬化型血管瘤大約96%為孤立的病灶[28]，大部分病灶密度不均勻，可見鈣化和壞死。雙肺實性結節(jié)明顯強化的PBML，需與肺上皮樣血管內(nèi)皮細胞瘤鑒別，肺上皮樣血管內(nèi)皮細胞瘤是一種低度惡性腫瘤，也以女性多見，影像學表現(xiàn)為雙肺散在多發(fā)小結節(jié)影，分布主要以兩肺下葉多見，本文1例CT表現(xiàn)也是雙肺多發(fā)結節(jié)，增強掃描結節(jié)明顯強化，但肺上皮樣血管內(nèi)皮細胞瘤的多發(fā)結節(jié)內(nèi)出現(xiàn)鈣化被認為是其特點[29]，而PBML的結節(jié)大部分密度均勻，無鈣化。

總之，PBML少見，本院近8年才收集6例，多見于有子宮肌瘤病史患者，大部分患者有子宮手術(包括刮宮術、子宮肌瘤切除術和子宮切除術等)史，無典型臨床表現(xiàn)，多為偶然發(fā)現(xiàn)。CT上若表現(xiàn)為雙肺多發(fā)邊緣光整、清楚的實性結節(jié)、薄壁空洞型結節(jié)或結節(jié)伴空洞，同時不伴縱隔及雙肺門淋巴結腫大需考慮到PBML的可能，應仔細詢問子宮肌瘤病史，本文最近1例患者的CT報告在總結了前面五例PBML的影像表現(xiàn)后，結合患者子宮肌瘤手術史，做出了考慮PBML的可能性報告，最終確診仍依賴于普通病理學檢查和免疫組化。

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(本文編輯: 劉龍平)

CT Diagnosis and Differential Diagnosis of Pulmonary Benign Metastasizing Leiomyoma

GUAN Hong-lian, CAO Dai-rong． Department of CT, Fuzhou Pulmonary Hospital of Fujian Province, Fuzhou 350008, Fujian Province, China

ObjectiveTo analyze the CT characteristics of pulmonary benign metastasizing leiomyoma (PBML) and improve the recognition of this disease．MethodsCT imaging features of 6 patients with PBML confirmed by histopathology were retrospectively reviewed． Imaging findings of the number, location, morphology, size,margin, inner structure and accompanying signs were assessed．ResultsAll cases were female with a history of hysteromyomectomy． The imaging of PBML manifest multiple and welldefined nodules． The distribution was random with a preference of inferior lobes．Nodules may appear as solid, cave with thin-wall or cystic-solid lesions and lobular types could appear on some instances． No burr was seen．Tumors revealed homogeneous or inhomogenous density and showed moderate to intense enhancement after administrating contrast agent while calcification and air bronchogram were rarely seen． Neither the swelling of mediastinum/hilar lymph nodes nor the dropsy of the pericardium/thorax was presented in any cases．ConclusionPBML is a rare disease with a history of hysteromyomectomy． When multiple well-defined nodules without swelling of the mediastinum/hilar lymph nodes or dropsy of the pericardium/thorax were manifested, a possibility of PBML should be considered ．

Benign Metastasizing Leiomyoma; Neoplasm Metastasis; Tomography; X-ray Computed; Angiography

R734.2；R445.3

A

10.3969/j.issn.1672-5131.2017.11.004

官紅蓮

2017-09-18