徐文睿，李忱，邵暇荔，趙雪，張偉宏*

SAPHO綜合征患者骶髂關(guān)節(jié)病變的MRI表現(xiàn)

徐文睿1，李忱2，邵暇荔1，趙雪3，張偉宏1*

目的回顧性分析13例SAPHO綜合征患者的骶髂關(guān)節(jié)MRI圖像，旨在提高臨床醫(yī)師對(duì)此病的認(rèn)識(shí)，提高診斷的準(zhǔn)確性。材料與方法納入2014年11月至2015年8月于北京協(xié)和醫(yī)院就診的13例伴骶髂關(guān)節(jié)受累的SAPHO綜合征患者，其中女9例，男4例，平均年齡(45.9±8.9)歲，總結(jié)其骶髂關(guān)節(jié)病變的影像學(xué)特征。結(jié)果13例患者中雙側(cè)骶髂關(guān)節(jié)受累者有11例，單側(cè)者2例，因此，共24個(gè)骶髂關(guān)節(jié)受累。16個(gè)關(guān)節(jié)以骶骨側(cè)病變?yōu)橹鳎?0個(gè)關(guān)節(jié)病變同時(shí)累及滑膜部和韌帶部。一些骶髂關(guān)節(jié)鄰近骨質(zhì)出現(xiàn)異常MRI信號(hào)，包括骨髓水腫信號(hào)(16/24)、脂肪沉積信號(hào)(24/24)、骨質(zhì)破壞(18/24)、骨質(zhì)硬化(19/24) 。關(guān)節(jié)間隙增寬者占8.3%(2/24)，關(guān)節(jié)間隙狹窄者占16.7%(4/24)，關(guān)節(jié)強(qiáng)直者占20.8%(5/24)。25%(6/24)的病變關(guān)節(jié)出現(xiàn)關(guān)節(jié)腔積液，8.3% (2/24)的病變關(guān)節(jié)出現(xiàn)周邊軟組織水腫。結(jié)論SAPHO綜合征患者的骶髂關(guān)節(jié)病變多為雙側(cè)受累、骶骨側(cè)病變?yōu)橹?，且具有新老病灶并存的特點(diǎn)，較少引起關(guān)節(jié)強(qiáng)直。上述特征可從影像學(xué)上提示SAPHO綜合征，結(jié)合患者的皮膚病變，綜合評(píng)估做出診斷。

SAPHO綜合征；骶髂關(guān)節(jié)；磁共振成像

SAPHO綜合征是一組較為罕見(jiàn)的臨床綜合征，病變主要累及皮膚和骨骼[1]。其發(fā)病率各家報(bào)道不一，為0.00144/100000～1/10000[2]，我國(guó)目前尚無(wú)準(zhǔn)確的發(fā)病率統(tǒng)計(jì)。由于此病的發(fā)病率較低，在過(guò)去較長(zhǎng)時(shí)間內(nèi)，學(xué)者們未能對(duì)其達(dá)成統(tǒng)一的認(rèn)識(shí)。因此，SAPHO綜合征曾被命名為膿皰病性關(guān)節(jié)炎骨炎、獲得性骨肥厚綜合征、前胸壁炎癥綜合征、胸肋鎖骨骨肥厚、慢性復(fù)發(fā)性多灶性骨髓炎、慢性下頜骨骨炎、硬化性骨髓炎、痤瘡相關(guān)脊柱關(guān)節(jié)炎等50多種名稱(chēng)[3]。直到1987年，Chamot等[4]首次提出了SAPHO綜合征的概念，用其作為滑膜炎(synovitis)、痤瘡(acne)、掌趾膿皰病(palmplantar pustulosis)、骨肥厚(hyperostosis)及骨炎(osteitis)的簡(jiǎn)稱(chēng)。該名稱(chēng)得到了廣泛的認(rèn)可，并得以沿用至今。

SAPHO綜合征的病因及發(fā)病機(jī)制至今尚未明確。鑒于其較高的脊柱及骶髂關(guān)節(jié)受累比例及其典型的皮膚病變，有學(xué)者提出應(yīng)將其歸類(lèi)為脊柱關(guān)節(jié)炎(spondyloarthritis，SpA)的范疇[3，5-6]。SAPHO綜合征患者的皮膚病變主要包括掌趾膿皰病和重度痤瘡[7-8]；骨骼病變主要包括無(wú)菌性骨炎、骨肥厚、滑膜炎、關(guān)節(jié)炎及附著點(diǎn)炎，其最常累及的部位為前胸壁(主要包括胸鎖關(guān)節(jié)、胸肋關(guān)節(jié)及胸骨柄胸骨關(guān)節(jié))，其次為脊柱和骶髂關(guān)節(jié)[3，9]。影像學(xué)檢查在骨骼病變的明確診斷及監(jiān)測(cè)治療過(guò)程中起著至關(guān)重要的作用。目前，99mTc全身骨顯像所提示的前胸壁病變“牛頭征”已成為診斷SAPHO綜合征的特異性征象[10]。

然而，關(guān)于SAPHO綜合征患者的骶髂關(guān)節(jié)病變，目前國(guó)內(nèi)外文獻(xiàn)鮮有報(bào)道。本文回顧性地分析13例SAPHO綜合征患者的臨床資料及骶髂關(guān)節(jié)MRI圖像，總結(jié)其骶髂關(guān)節(jié)病變的影像學(xué)特征，旨在提高對(duì)此病的認(rèn)識(shí)，提高診斷的準(zhǔn)確性。

1 材料與方法

1.1 一般資料

納入2014年11月至2015年8月于北京協(xié)和醫(yī)院門(mén)診就診的13例SAPHO綜合征患者，其中女9例，男4例，年齡31～62歲，平均年齡(45.9±8.9)歲，平均發(fā)病年齡(39.7±11.6)歲，病程為(5.6±5.9)年。納入標(biāo)準(zhǔn)：(1)滿(mǎn)足由Kahn于1994年提出并于2003年修改的SAPHO綜合征診斷標(biāo)準(zhǔn)[11]；(2)骶髂關(guān)節(jié)MRI檢查提示骶髂關(guān)節(jié)受累。

1.2 影像學(xué)設(shè)備及檢查方法

上述13例SAPHO綜合征患者均于北京協(xié)和醫(yī)院放射科行雙側(cè)骶髂關(guān)節(jié)MRI檢查，使用Siemens MAGNETOM Skyra 3.0 T超導(dǎo)磁共振儀。沿骶骨長(zhǎng)軸行斜冠狀位掃描，掃描序列包括T1WI、T2WI、壓脂T2WI及壓水T2WI序列。具體參數(shù)如下：(1) T1WI：TE=11 ms，TR=514 ms，層厚 3 mm，F(xiàn)OV 260 mm×260 mm；(2) T2WI：TE=95ms，TR=3000 ms，層厚 3 mm，F(xiàn)OV 260 mm×260 mm；(3)壓脂T2WI：TE=39 ms，TR=2000 ms，層厚3 mm，F(xiàn)OV 260 mm×260 mm；(4)壓水T2WI：TE=2 ms，TR=501 ms，層厚 3 mm，F(xiàn)OV 260 mm×260 mm。

1.3 影像學(xué)評(píng)估

由兩名放射科醫(yī)師共同閱片，評(píng)估上述13例SAPHO綜合征患者骶髂關(guān)節(jié)病變的影像學(xué)特征，包括：(1)對(duì)稱(chēng)性：?jiǎn)蝹?cè)受累、雙側(cè)不對(duì)稱(chēng)受累、雙側(cè)對(duì)稱(chēng)受累；(2)病變主要累及的部位：髂骨側(cè)為主、骶骨側(cè)為主、兩側(cè)同等受累；(3)關(guān)節(jié)受累的具體部位：滑膜部、韌帶部；(4)鄰近骨質(zhì)異常MRI信號(hào)：骨髓水腫信號(hào)、脂肪沉積信號(hào)、骨質(zhì)破壞、骨質(zhì)硬化；(5)關(guān)節(jié)間隙的改變：增寬、狹窄、無(wú)變化、關(guān)節(jié)腔積液；(6)病變周邊軟組織的水腫。

2 結(jié)果

2.1 人口統(tǒng)計(jì)學(xué)特點(diǎn)、主要臨床特征及實(shí)驗(yàn)室檢查結(jié)果

本研究納入的13例SAPHO綜合征患者中，9例患者皮膚病變表現(xiàn)為單獨(dú)的掌趾膿皰病，2例表現(xiàn)為掌趾膿皰病合并尋常型銀屑病，1例表現(xiàn)為重度痤瘡，1例無(wú)皮膚病變。13例患者均有前胸壁受累，11例合并脊柱病變。實(shí)驗(yàn)室檢查提示C反應(yīng)蛋白(C-reaction protein，CRP)為(21.2±18.7) mg/L(正常值范圍：0～20 mg/L)，紅細(xì)胞沉降率(erythrocyte sedimentation rate，ESR)為(44.5±24.4) mm/h(正常值范圍：0～30 mm/h)，兩者均輕度升高。13例患者中無(wú)人白細(xì)胞抗原B27(HLA-B27)陽(yáng)性者。

2.2 骶髂關(guān)節(jié)病變的MRI表現(xiàn)(見(jiàn)圖1、2)

圖1 SAPHO綜合征患者，男性，33歲。右側(cè)骶髂關(guān)節(jié)受累。病變特征：?jiǎn)蝹?cè)受累、以骶骨側(cè)為主。A～C示：脂肪沉積(A、B粗箭)、骨質(zhì)硬化(A、B細(xì)箭)、骨髓水腫(C粗箭)、軟組織水腫(C細(xì)箭) 圖2 SAPHO綜合征患者，女性，36歲，雙側(cè)骶髂關(guān)節(jié)受累。病變特征：雙側(cè)關(guān)節(jié)不對(duì)稱(chēng)性受累、以髂骨側(cè)為主。A～C示：骨質(zhì)硬化(A、B粗箭)、骨髓水腫(C粗箭)、軟組織水腫(C細(xì)箭)Fig. 1 Sacroiliac joint involvement in a SAPHO patient (male, 33 years):unilateral involvement with predilection on the sacrum. Fat deposition (A, B thick arrows), sclerosis (A, B thin arrows), bone marrow edema (C thick arrows) and soft tissue involvement (C thin arrow) were shown. Fig. 2 Sacroiliac joint involvement in a SAPHO patient (female, 36 years): bilateral and asymmetric involvement with predilection on the ilium. Sclerosis (A, B thick arrows), bone marrow edema (C thick arrow) and soft tissue involvement (C thin arrow) were shown.

本組研究13例SAPHO綜合征患者中，雙側(cè)骶髂關(guān)節(jié)受累者有11例(84.6%)，包括雙側(cè)對(duì)稱(chēng)受累者4例(4/13，30.8%)，雙側(cè)不對(duì)稱(chēng)受累者7例(7/13，53.8%)，單側(cè)受累者2例(2/13，15.4%)。因此，以骶髂關(guān)節(jié)計(jì)數(shù)，則共24個(gè)骶髂關(guān)節(jié)受累。

上述24個(gè)受累的骶髂關(guān)節(jié)中：(1)髂骨側(cè)及骶骨側(cè)均受累，按受累嚴(yán)重程度不同，可將其總結(jié)為16個(gè)關(guān)節(jié)(16/24，66.7%)以骶骨側(cè)病變?yōu)橹鳎?個(gè)關(guān)節(jié)(2/24，8.3%)以髂骨側(cè)病變?yōu)橹鳎?個(gè)關(guān)節(jié)(6/24，25.0%)則骶骨及髂骨同等受累。(2)關(guān)節(jié)滑膜受累情況：有2個(gè)關(guān)節(jié)(2/24，8.3%)病變單獨(dú)累及前下方滑膜部，另有2個(gè)(2/24，8.3%)關(guān)節(jié)單獨(dú)累及后上方韌帶部，其余20個(gè)關(guān)節(jié)(20/24，83.4%)同時(shí)累及滑膜部和韌帶部。(3)受累關(guān)節(jié)鄰近的骨質(zhì)均出現(xiàn)脂肪沉積信號(hào)(24/24，100%)，16 個(gè)關(guān)節(jié)(16/24，66.7%)鄰近的骨質(zhì)出現(xiàn)骨髓水腫信號(hào)。骨髓水腫信號(hào)表現(xiàn)為關(guān)節(jié)面下的點(diǎn)狀、片狀異常信號(hào)，邊界不清，T1WI上呈低信號(hào)，T2WI及壓脂T2WI上呈高信號(hào)。脂肪沉積信號(hào)表現(xiàn)為關(guān)節(jié)面下的片狀異常信號(hào)，T1WI及T2WI上呈高信號(hào)，壓脂T2WI上呈低信號(hào)。18個(gè)(18/24，75%)受累關(guān)節(jié)鄰近的骨質(zhì)出現(xiàn)骨質(zhì)破壞，19個(gè)(19/24，79.2%)關(guān)節(jié)鄰近骨質(zhì)出現(xiàn)骨質(zhì)硬化。骨質(zhì)破壞表現(xiàn)關(guān)節(jié)面下低信號(hào)的骨皮質(zhì)線(xiàn)不連續(xù)，關(guān)節(jié)面不規(guī)則。骨質(zhì)硬化則表現(xiàn)為片狀、邊界不清的異常信號(hào)，于各個(gè)序列上均表現(xiàn)為低信號(hào)。(4)關(guān)節(jié)間隙正常者占54.2%(13/24)，關(guān)節(jié)間隙增寬者占8.3%(2/24)，關(guān)節(jié)間隙狹窄者占16.7%(4/24)，另外5個(gè)關(guān)節(jié)出現(xiàn)關(guān)節(jié)強(qiáng)直(5/24，20.8%)。僅有6個(gè)關(guān)節(jié)(6/24，25%)出現(xiàn)骶髂關(guān)節(jié)腔積液。(5)僅有2個(gè)(2/24，8.3%)病變關(guān)節(jié)周邊出現(xiàn)軟組織水腫。

3 討論

SAPHO綜合征是一組累及皮膚和骨骼的臨床癥候群，全面地認(rèn)識(shí)和理解其各種骨骼病變及其影像學(xué)特征，對(duì)于此類(lèi)罕見(jiàn)疾病的早期診斷和及時(shí)正確的治療有著至關(guān)重要的作用。骶髂關(guān)節(jié)是SAPHO綜合征患者較常受累的部位之一，發(fā)生率約為13%～52%，臨床癥狀主要表現(xiàn)為臀部疼痛[12-14]。然而，目前尚無(wú)文獻(xiàn)對(duì)其影像學(xué)特征進(jìn)行相關(guān)報(bào)道。本研究共納入13例伴骶髂關(guān)節(jié)受累的SAPHO綜合征患者，對(duì)其臨床特征及骶髂關(guān)節(jié)的MRI表現(xiàn)進(jìn)行分析總結(jié)。本組患者的ESR及CRP均呈輕度升高，提示該疾病可能存在潛在性炎癥性改變[1，14-21]。

本組患者中，骶髂關(guān)節(jié)雙側(cè)受累者11例，所占比例高達(dá)84.6%。若以骶髂關(guān)節(jié)計(jì)數(shù)，共有24個(gè)骶髂關(guān)節(jié)受累，其中16個(gè)(66.7%)病變關(guān)節(jié)以骶骨側(cè)病變?yōu)橹?。上述兩?xiàng)特征與之前文獻(xiàn)報(bào)道的“單側(cè)受累為主”及“髂骨側(cè)硬化性病變?yōu)橹鳌庇兴煌琜3，13，22-23]。分析其原因如下：既往對(duì)于SAPHO綜合征患者骶髂關(guān)節(jié)病變的報(bào)道僅限于個(gè)案報(bào)道及綜述類(lèi)文獻(xiàn)，病例數(shù)較少，且均為基于X線(xiàn)平片及CT檢查的診斷[3，13，22-23]。相對(duì)比于X線(xiàn)平片而言，本研究所采取的斜冠狀MRI檢查可不受骶髂關(guān)節(jié)前方腸道內(nèi)容物、軟組織重疊等影響，極為清晰地顯示骶髂關(guān)節(jié)的解剖結(jié)構(gòu)及病變。此外，骶髂關(guān)節(jié)病變過(guò)程復(fù)雜多變，相比于CT而言，MRI檢查具有更高的軟組織分辨率，對(duì)于骨髓水腫、脂肪沉積、關(guān)節(jié)腔積液等病變的檢出明顯優(yōu)于CT。因此，筆者認(rèn)為，本研究的結(jié)果更為客觀(guān)準(zhǔn)確地評(píng)價(jià)骶髂關(guān)節(jié)的受累情況。

受累的24個(gè)骶髂關(guān)節(jié)中，83.4%的病變關(guān)節(jié)滑膜部及韌帶部同時(shí)受累。與之不同的是，強(qiáng)直性脊柱炎的患者，其早期骶髂關(guān)節(jié)病變較多累及關(guān)節(jié)滑膜部[24]。因此，骶髂關(guān)節(jié)病變?cè)缙诘钠瘘c(diǎn)有助于疾病的鑒別，而當(dāng)病變進(jìn)展、發(fā)生以骨質(zhì)硬化及關(guān)節(jié)強(qiáng)直為主的影像學(xué)改變時(shí)，單純通過(guò)MRI表現(xiàn)則較難鑒別。本組患者中，病變關(guān)節(jié)鄰近的骨質(zhì)出現(xiàn)骨髓水腫(66.7%)、脂肪沉積(100%)、骨質(zhì)破壞(75%)及骨質(zhì)硬化(79.2%)的發(fā)生率均較高，骨髓水腫代表病變的急性期，脂肪沉積及骨質(zhì)破壞代表病變向慢性期轉(zhuǎn)化，骨質(zhì)硬化代表病變的慢性期或最終狀態(tài)，故從MRI圖像上可以推測(cè)出SAPHO綜合征具有“復(fù)發(fā)-緩解”的特點(diǎn)，與患者的臨床癥狀相吻合[1]。

SAPHO綜合征較為罕見(jiàn)，臨床醫(yī)師對(duì)此病認(rèn)識(shí)不足，在臨床工作中，SAPHO綜合征的骶髂關(guān)節(jié)病變易被誤診為其他疾病，如強(qiáng)直性脊柱炎、感染等。本組13例伴骶髂關(guān)節(jié)受累的SAPHO綜合征患者以中青年女性為主，且無(wú)HLA-B27陽(yáng)性，這些與常見(jiàn)的強(qiáng)直性脊柱炎的臨床特征不同。強(qiáng)直性脊柱炎多累及青年男性，且多為HLA-B27陽(yáng)性，影像學(xué)檢查揭示其骶髂關(guān)節(jié)病變多為雙側(cè)對(duì)稱(chēng)受累、關(guān)節(jié)面下骨質(zhì)出現(xiàn)蟲(chóng)蝕狀骨質(zhì)破壞、關(guān)節(jié)間隙明顯狹窄、易發(fā)生關(guān)節(jié)強(qiáng)直[25-27]。盡管本組SAPHO病例MRI提示雙側(cè)骶髂關(guān)節(jié)受累多見(jiàn)(占84.6%)，骶骨側(cè)骨質(zhì)受累更為嚴(yán)重，出現(xiàn)水腫、破壞、脂肪變及硬化的信號(hào)變化，但是骶髂關(guān)節(jié)面的蟲(chóng)蝕狀改變及間隙的增寬/狹窄不明顯， 故筆者推測(cè)SAPHO與強(qiáng)直性脊柱炎的致病的靶點(diǎn)不一致。強(qiáng)直性脊柱炎首先引發(fā)關(guān)節(jié)軟骨的改變。而SAPHO可能引發(fā)的韌帶附著點(diǎn)炎，進(jìn)而累及鄰近骨質(zhì)出現(xiàn)水腫、骨質(zhì)破壞、骨質(zhì)硬化[25]。本組患者受累的24個(gè)骶髂關(guān)節(jié)中，25%(6/24)出現(xiàn)關(guān)節(jié)腔積液，8.3%(2/24)出現(xiàn)病變關(guān)節(jié)周邊軟組織水腫，極易被誤診為感染性病變。然而，相比于感染性病變，本組SAPHO綜合征患者的軟組織水腫程度較輕，骨質(zhì)破壞較輕，以水腫信號(hào)為主。此外，感染性病變通常有較為明確的病因，全身癥狀明顯，且病變以骨質(zhì)破壞為主，可蔓延至骶骨及髂骨正常輪廓之外，常伴周?chē)浗M織受累，疾病早期常導(dǎo)致關(guān)節(jié)間隙增寬[28]。

4 結(jié)論

綜上所述，SAPHO綜合征患者的骶髂關(guān)節(jié)病變多為雙側(cè)受累、骶骨側(cè)病變?yōu)橹?，病變很少累及關(guān)節(jié)面、且具有新老病灶并存的特點(diǎn)，較少引起關(guān)節(jié)強(qiáng)直。上述影像表現(xiàn)雖然缺乏特異性，但結(jié)合患者具有前胸壁受累或脊柱異常的改變，可以從影像學(xué)上提示SAPHO綜合征，只有結(jié)合患者的皮膚病變可以確診。故SAPHO的診斷需要臨床醫(yī)生和影像醫(yī)生聯(lián)合會(huì)診，綜合評(píng)估做出診斷。

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Sacroiliac joint MRI findings in SAPHO syndrome

XU Wen-rui1, LI Chen2, SHAO Xia-li1, ZHAO Xue3, ZHANG Wei-hong1*1Department of Radiology, Peking Union Medical College Hospital, Peking Union Medical College and Chinese Academy of Medical Sciences, Beijing 100730, China
2Department of Traditional Chinese Medicine, Peking Union Medical College Hospital,Peking Union Medical College and Chinese Academy of Medical Sciences, Beijing 100730, China
3Department of Radiology, Beijing Huairou Hospital, Beijing 101400, China

Objective:To retrospectively evaluate the MRI features of sacroiliac joint (SIJ) disorders in 13 SAPHO patients, thus increasing the awareness of SAPHO syndrome among clinicians and improving its diagnostic accuracy.Materials and Methods:13 SAPHO patients with SIJ involvement (female: male, 9:4; mean±SD age, 45.9±8.9 years) who presented to Peking Union Medical College Hospital between November 2014 and August 2015 were enrolled. MR images of the SIJs were evaluated.Results:In our study, 11 SAPHO patients were involved with SIJ disorders bilaterally and 2 unilaterally. Therefore, a total of 24 SIJs were affected. Among the involved 24 SIJs, lesions in 16 SIJs predominantly affected the sacrum, and lesions in 20 SIJs involved both the synovial proportion and ligamentous proportion. Several abnormal MRI signal intensities in the bone adjacent to SIJs were detected, including bone marrow edema(16/24), fatty deposition(24/24), bony erosion(18/24) and sclerosis (19/24). Joint space widening was present in 8.3%(2/24) of SIJs, joint space narrowing in 16.7%(4/24) and articular ankylosis in 20.8%(5/24). Articular effusions were observed in 25%(6/24) of SIJs. Edema in the surrounding soft tissue was detected in 8.3%(2/24) of SIJs.Conclusion:SIJs were more bilaterally involved in SAPHO patients, with predilection on the sacrum. Active lesions and chronic lesions usually coexist, with a lower prevalence of ankylosing. These MRI features could provide certain information of SAPHO syndrome. Consultation of skin lesions should be taken into consideration for a comprehensive evaluation and definite diagnosis.

SAPHO syndrome; Sacroiliac joint; Magnetic resonance imaging

14 Mar 2017, Accepted 19 Apr 2017

作者單位：
1.中國(guó)醫(yī)學(xué)科學(xué)院北京協(xié)和醫(yī)學(xué)院北京協(xié)和醫(yī)院放射科，北京 100730
2.中國(guó)醫(yī)學(xué)科學(xué)院北京協(xié)和醫(yī)學(xué)院北京協(xié)和醫(yī)院中醫(yī)科，北京 100730
3.北京懷柔醫(yī)院放射科，北京 101400

張偉宏，E-mail：zhangweihong@pumch.cn

2017-03-14

接受日期：2017-04-19

R445.2；R684

A

10.12015/issn.1674-8034.2017.06.008

徐文睿, 李忱, 邵暇荔, 等. SAPHO綜合征患者骶髂關(guān)節(jié)病變的MRI表現(xiàn). 磁共振成像, 2017, 8(6): 441-445.

*Correspondence to: Zhang WH, E-mail: zhangweihong@pumch.cn