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        腹膜假黏液瘤1例報告并文獻復(fù)習(xí)

        2017-05-12 09:02:18高普均
        臨床肝膽病雜志 2017年3期
        關(guān)鍵詞:膠凍腹水黏液

        潘 萌, 王 樂, 李 旭, 高普均

        (吉林大學(xué)白求恩第一醫(yī)院 肝膽胰內(nèi)科, 長春 130021)

        腹膜假黏液瘤1例報告并文獻復(fù)習(xí)

        潘 萌, 王 樂, 李 旭, 高普均

        (吉林大學(xué)白求恩第一醫(yī)院 肝膽胰內(nèi)科, 長春 130021)

        假黏液瘤, 腹膜; 病例報告

        1 病例資料

        患者男性,63歲,因“進行性腹脹半年,食欲減低、四肢消瘦1個月,加重1周”入本院。既往有“結(jié)核性胸膜炎”病史31年,應(yīng)用異煙肼、利福平、吡嗪酰胺、乙胺丁醇等藥物系統(tǒng)規(guī)律抗結(jié)核治療1年后治愈。5年前于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院診斷為“急性心肌梗死”,給予溶栓治療(具體藥物不詳),平素?zé)o心前區(qū)疼痛。12年前因“闌尾囊腫”行闌尾切除。吸煙史20余年,20支/d。飲酒史30余年,2~3次/月,折合酒精100~200 g/次。查體:慢性面容,四肢消瘦,輕度貧血貌,腹部膨隆,右下腹部可見一長約8 cm瘢痕和腹腔引流管,引流出紅棕色膠凍樣液體。移動性濁音陽性。血常規(guī):WBC 5.8×109/L,中性粒細胞百分比0.82,Hb 110 g/L,PLT 243×109/L;CRP 145.9 mg/L,紅細胞沉降率74 mm/h。糖化血紅蛋白6.50%,空腹血糖9.2 mmol/L。甲狀腺功能三項:促甲狀腺素7.210 μIU/ml,T3、T4水平正常。男性腫瘤標(biāo)志物檢查:神經(jīng)元特異性烯醇化酶17.35 ng/ml,CA72-4 101.40 U/ml,CA19-9 425.20 U/ml,CEA 514.90 ng/ml。腹水常規(guī):蛋白49.5 g/L, 葡萄糖6.4 mmol/L,雷氏試驗陽性(因腹水較黏稠,腹水乳酸脫氫酶、腺苷脫氨酶、CEA及腹水常規(guī)細胞計數(shù)測不出)。腹水結(jié)核分支桿菌抗體檢測陰性。腹水結(jié)核T淋巴細胞斑點檢測陰性。腹水培養(yǎng)未見細菌、真菌及抗酸桿菌生長。心電圖:陳舊性前間壁心肌梗死,陳舊性下壁心肌梗死。腹水超聲:可見游離性液性暗區(qū),下腹部暗區(qū)最大深度62 mm,其內(nèi)可見分隔。PET-CT:腹腔脂肪間隙模糊,腹盆腔積液,期內(nèi)未見異常代謝高代謝灶。全腹部多排CT平掃+三期增強:肝臟形態(tài)不規(guī)則,肝右葉邊緣不規(guī)整,周圍見條絮狀高密度影。腹腔見彌漫性液體及氣體影,局部見結(jié)節(jié)、斑片樣不規(guī)則稍高密度影,密度不均,與相鄰腹膜分界不清、腹膜增厚、右側(cè)為著(圖1)。綜上,行相關(guān)檢查未明確患者腹腔積液原因,故進一步行腹膜活組織檢查,取右側(cè)腹膜5處病理組織,送檢穿刺組織大部分為無細胞性黏液,僅見少許漂浮的破碎黏液腺體,腺上皮細胞未見明顯異型,其形態(tài)符合腹膜假黏液瘤(pseudomyxoma peritonei,PMP)改變(圖2)。明確診斷為“腹膜假黏液瘤、冠狀動脈粥樣硬化性心臟病——陳舊性心肌梗死、2型糖尿病”。由于年齡偏大,病變范圍較廣,加之基礎(chǔ)心臟病病史,患者拒絕手術(shù)治療,遂規(guī)律給予腹腔灌注洛鉑50 mg、生理鹽水2000 ml,21 d/療程。3個療程后,患者自覺腹脹好轉(zhuǎn),腹圍逐漸減小,食欲逐漸增加。3個月后復(fù)查腹部CT示腹腔積液明顯減少。

        圖1 全腹CT三期增強 a. 肝臟形態(tài)不規(guī)則,肝右葉邊緣不規(guī)整,周圍見條絮狀高密度影;b. 腹腔見彌漫性液體及氣體影,局部見結(jié)節(jié)、斑片樣不規(guī)則稍高密度影,密度不均,與相鄰腹膜分界不清、腹膜增厚

        圖2 腹膜病理學(xué)HE染色結(jié)果(×200)

        2 討論

        該患者老年男性,病程長,近期消瘦明顯,伴有紅棕色膠凍樣腹水,呈滲出性。滲出性腹水最常見病因有結(jié)核、腫瘤,結(jié)合患者既往結(jié)核性胸膜炎病史,多次篩查結(jié)核相關(guān)檢查,結(jié)果均呈陰性,故初步排除結(jié)核源性腹水。另外綜合患者年齡、近期體質(zhì)量、腹水性質(zhì)、腫瘤標(biāo)志物等多種因素,腫瘤源性腹水可能性最大,但因腹腔積液為膠凍樣,并非常見消化道腫瘤,故考慮為腹膜假黏液瘤,且該腫瘤為低度惡性黏液性腫瘤,非“攝糖”性腫瘤,所以PET-CT檢查表現(xiàn)為無高代謝灶,恰好也排除了可引起惡性腹腔積液的高代謝腫瘤的存在。經(jīng)全科醫(yī)師會診后建議行腹膜活組織檢查以明確診斷,病理結(jié)果證實符合PMP改變。由于該病例較為少見,現(xiàn)復(fù)習(xí)PMP的相關(guān)文獻。

        PMP是一種罕見的臨床疾病,1848年首次被Creveilhie報道,以往報道多為良性腫瘤,但近年發(fā)現(xiàn),PMP實際上是惡性程度較低的惡性腫瘤[1],每年發(fā)病率為1/100萬[2-4],女性居多(男女比例為1∶2~1∶3)。PMP多數(shù)情況下起源于闌尾黏液性上皮腫瘤,通常是黏液腺瘤,很少起源于其他部位如卵巢、結(jié)腸、胃、胰腺、臍尿管等[5-6]。該患者既往有闌尾囊腫切除病史,可能與本病情有一定相關(guān)性。

        根據(jù)起病部位可將PMP分為原發(fā)性和繼發(fā)性,以后者多見,主要繼發(fā)于產(chǎn)生黏液的病灶,如卵巢黏液性囊腺瘤或囊腺癌和闌尾黏液囊腫[7]。Ronnett等[8]根據(jù)其臨床發(fā)展過程和組織病理學(xué)表現(xiàn)將其分為3種類型,即偏向于良性病變過程的腹膜腺黏液蛋白沉積病(disseiminated peritoneal adenomucinosis, DPAM)、較惡性的腹膜黏液蛋白癌變(peritoneal mucinous carcinomatosis, PMCA)以及兼有上述兩者特征的混合型。

        PMP的診斷依據(jù):(1)臨床癥狀,通常是非特異性的,即使是在疾病的進展階段,最常見的臨床癥狀是疼痛、腹脹、厭食和惡心,常因有顯著的腹脹、腹部可觸及大小不等的腫塊伴有四肢消瘦而就診。最常見的并發(fā)癥是腸梗阻,往往伴隨較高的發(fā)病率和病死率。(2)血常規(guī)、血生化一般無異常,但并發(fā)幽門梗阻、腸梗阻、阻塞性黃疸者,可有水電解質(zhì)異常和酸堿平衡紊亂、膽紅素升高,晚期營養(yǎng)不良者有低蛋白血癥等。(3)腹部超聲及CT檢查對該病有一定的診斷價值,腹部B超表現(xiàn)[9]:①腹腔大量無回聲暗區(qū),呈蜂窩狀,邊界欠清晰;②常常伴有分隔;③改變體位幾乎無移動性。腹腔穿刺引流出膠凍狀黏液可進一步證實。腹部CT表現(xiàn)[10]:①腹腔囊樣密度腫塊,密度均勻,CT值近似水或略高,邊緣性強化;多囊、囊壁大多厚度一致;②有些可見斑點狀鈣化;③腸管不能到達前壁,改變體位無腹水流動現(xiàn)象;④部分顯現(xiàn)原發(fā)灶及網(wǎng)膜、腹膜及腸系膜浸潤改變,伴有腹膜后淋巴結(jié)腫大。(4)病理學(xué)檢查,因為PMP沒有特定的癥狀,很難在早期確定診斷,往往在術(shù)中偶然發(fā)現(xiàn)腹腔內(nèi)充滿白色透明、半固體狀黏稠液體,有許多均質(zhì)腫瘤或多發(fā)囊性團塊,有些堅固地附著于腹膜,隨后通過切除的腫塊的組織病理學(xué)檢查被證實[3,11-13],因而剖腹探查術(shù)依然是確診該病的主要依據(jù)。本例報道中患者通過增厚的腹膜取組織病理可見破碎黏液腺體而確診。

        PMP術(shù)前確診有相當(dāng)大難度,大多診斷不明,往往至手術(shù)時方能明確其病理性質(zhì),多數(shù)是在其他情況手術(shù)時偶然發(fā)現(xiàn),因此需做好鑒別診斷:(1)結(jié)核性腹膜炎:既往常有結(jié)核病史,多見于青壯年,有低熱、盜汗等全身中毒癥狀,腹水易于抽出,多呈黃綠色,抗酸染色陽性,可找到抗酸桿菌,PMP腹水內(nèi)見網(wǎng)格狀回聲,肝、脾、子宮等周邊腹水呈鋸齒狀或扇貝樣改變,難以抽出,呈膠凍狀黏液。(2)囊性腹膜間皮瘤:該病好發(fā)于中年女性,一般有石棉接觸史,CT上間質(zhì)瘤一般以囊實性為主,完全囊變的少見;囊壁厚薄不均;增強后實性或囊內(nèi)壁結(jié)節(jié)明顯強化,而PMP未見有壁結(jié)節(jié)報道[10]。(3)囊性畸胎瘤及腸系膜囊腫:單發(fā)的PMP與少見的只表現(xiàn)為水樣密度的囊性畸胎瘤及腸系膜囊腫難以鑒別,此時需病理學(xué)檢查進一步明確。

        PMP治療尚未達到共識,大多數(shù)學(xué)者[12,14]報道考慮一期手術(shù),同時伴有腹腔內(nèi)化療以減小腫瘤的大小。輔助治療可以選擇全身化療[15]、局部放療及術(shù)中光動力療法。侵襲性的腫瘤減滅術(shù)及腹腔內(nèi)化療聯(lián)合熱療似乎可以改善預(yù)后。然而,廣泛的手術(shù)切除達到完全消滅腫瘤的目的可能會降低生活質(zhì)量,沒有任何的生存獲益,尤其在廣泛的高級別瘤變的案例中。相反,低侵襲性手術(shù)對廣泛的高級別瘤變的案例是恰當(dāng)?shù)?,倘若生存獲益可以彌補術(shù)后并發(fā)癥。Ronnett等[8]研究指出若3種類型患者采用同樣的手術(shù)治療方式,DPAM的5年生存率為75%,PMCA的僅為14%,而混合型的為50%。最近Joo等[14]統(tǒng)計了18年間16家醫(yī)療機構(gòu)來自世界各地患者的治療結(jié)果,進一步證實了組織病理學(xué)亞型對治療效果的重要性,結(jié)果表明DPAM的5年生存率為81%,PMCA與混合型的分別為59%及78%,多變量分析表明PMCA亞型是總體生存率低的獨立預(yù)測指標(biāo)。無論治療手段如何,該病的進展是致命的,12年內(nèi)復(fù)發(fā)率為76%,復(fù)發(fā)的患者多因腸梗阻或腸外瘺而致命[16-19]。

        對于病史長、頑固性腹水、四肢消瘦,腹部可觸及大小不等的結(jié)節(jié)的患者,若腹腔穿刺發(fā)現(xiàn)腹水難以抽出或抽出物為膠凍狀黏液,腹部B超提示多個液性暗區(qū)且有分隔、改變體位腹水變化不明顯,腹部CT提示腹腔囊樣密度腫塊,密度均勻,CT值近似水或略高,邊緣性強化,應(yīng)高度懷疑本病,需進一步行病理學(xué)檢查證實。

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        引證本文:PAN M, WANG L, LI X, et al. A case of pseudomyxoma peritonei and literature review[J]. J Clin Hepatol, 2017, 33(3): 523-525. (in Chinese)

        潘萌, 王樂, 李旭, 等. 腹膜假黏液瘤1例報告并文獻復(fù)習(xí)[J]. 臨床肝膽病雜志, 2017, 33(3): 523-525.

        (本文編輯:王 瑩)

        A case of pseudomyxoma peritonei and literature review

        PANMeng,WANGLe,LIXu,etal.

        (DepartmentofHepatology,TheFirstHospitalofJilinUniversity,Changchun130021,China)

        pseudomyxoma peritonei; case reports

        10.3969/j.issn.1001-5256.2017.03.027

        2016-10-24;

        2016-11-09。

        潘萌(1989-),女,主要從事肝膽胰內(nèi)科疾病的研究。

        R572.2

        B

        1001-5256(2017)03-0523-03

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