欒景源 李 選

(北京大學(xué)第三醫(yī)院介入血管外科，北京 100083)

·專題論壇·

孤立性腸系膜上動脈夾層國內(nèi)現(xiàn)狀及展望

欒景源 李 選*

(北京大學(xué)第三醫(yī)院介入血管外科，北京 100083)

孤立性腸系膜上動脈夾層(isolated dissection of the superior mesenteric artery，IDSMA)曾被認(rèn)為是一種罕見病。近年來，隨著增強(qiáng)CT的廣泛應(yīng)用，越來越多的IDSMA被報(bào)道，其中來自于中國的病例數(shù)量最多。本文對國內(nèi)報(bào)道的IDSMA的臨床數(shù)據(jù)進(jìn)行匯總、分析，并將部分?jǐn)?shù)據(jù)與國外數(shù)據(jù)進(jìn)行對比，以期反映國內(nèi)診治IDSMA的臨床現(xiàn)狀。

腸系膜上動脈； 夾層； 診斷； 分型； 治療

孤立性腸系膜上動脈夾層(isolated dissection of the superior mesenteric artery，IDSMA)是指單獨(dú)發(fā)生于腸系膜上動脈的夾層，區(qū)別于主動脈夾層累及腸系膜上動脈。一般認(rèn)為IDSMA是罕見病，國外文獻(xiàn)報(bào)道尸檢發(fā)現(xiàn)率僅0.06%[1]。近年來，國內(nèi)外文獻(xiàn)報(bào)道病例數(shù)有增加趨勢。截至2014年，全世界英文文獻(xiàn)共報(bào)道508例，其中70%來自于中國、日本、韓國[2]，我國報(bào)道的病例數(shù)最多。上述數(shù)據(jù)包括我國部分學(xué)者發(fā)表的英文文獻(xiàn)[3～7]，反映了我國的部分國情。但我國IDSMA的實(shí)際情況如何？

1 我國IDSMA的文獻(xiàn)報(bào)道情況

在“萬方數(shù)據(jù)庫”和“CNKI中國知網(wǎng)”內(nèi)，應(yīng)用關(guān)鍵詞“腸系膜上動脈”和“夾層”檢索關(guān)于IDSMA的所有中文文獻(xiàn)。國內(nèi)第1例IDSMA由吳新達(dá)[8]于1984年尸檢發(fā)現(xiàn)。第2例報(bào)道于2006年。2006～2009年共報(bào)道21例。之后IDSMA病例數(shù)越來越多(表1)。截至2014年12月，共有來自81家醫(yī)院的137篇與IDSMA有關(guān)的中文文獻(xiàn)，其中影像學(xué)研究47篇，個(gè)案報(bào)告38篇，臨床研究37篇，護(hù)理文章12篇，文獻(xiàn)綜述3篇。去除來自同一所醫(yī)院的重復(fù)報(bào)道后，截至2014年12月中文文獻(xiàn)共報(bào)道622例IDSMA[9]，其中單中心最大宗病例報(bào)道來自于上海中山醫(yī)院(33例)[10]。上述622例IDSMA來自于81所醫(yī)院，而且多是大型綜合型醫(yī)院，其他醫(yī)院(尤其是廣大基層醫(yī)院)的真實(shí)病例數(shù)量仍未可知。

2 我國IDSMA的流行病學(xué)特點(diǎn)

2.1 地域分布

622例IDSMA主要分布在中國中、東部，尤其以長江流域、北京、廣東較多。這些地區(qū)也正是我國經(jīng)濟(jì)相對發(fā)達(dá)地區(qū)。其中江蘇報(bào)道最多，為153例，之后依次為湖北81例，浙江77例，北京68例，廣東68例，上海58例，四川24例，遼寧22例，河北15例，山東14例，安徽11例，河南7例，福建5例，天津5例，湖南4例，山西4例，云南4例，黑龍江1例，陜西1例。根據(jù)2010年第六次全國人口普查資料，我國人口最多的三個(gè)省廣東、山東、河南所報(bào)道的IDSMA病例數(shù)卻并不多(分別為68例、14例、7例)。相比較而言， 僅我院已診斷46例IDSMA， 因此我們推測，IDSMA的真實(shí)病例數(shù)遠(yuǎn)遠(yuǎn)不止這622例，可能有大量病例被漏診、誤診，這可能與部分醫(yī)生對IDSMA缺乏認(rèn)識有關(guān)。

表1 孤立性腸系膜上動脈夾層的中文文獻(xiàn)報(bào)道情況(截至2014年12月)

2.2 好發(fā)人群

我國報(bào)道IDSMA的年齡28～88歲，平均55.4歲。男性多發(fā)，占88.5%[9]。這些特點(diǎn)與國外文獻(xiàn)[2]報(bào)道相似。

2.3 合并癥

622例IDSMA中合并高血壓42.7%，高脂血癥8.2%，動脈硬化8.2%，糖尿病6.0%，冠心病2.1%，惡性腫瘤1.8%，泌尿系結(jié)石1.6%，消化性潰瘍1.0%，腦梗史0.6%，腦出血史0.4%，免疫疾病0.4%，動脈炎0.2%，胰腺炎0.2%，腎病綜合征0.2%，消化道出血0.2%，膽囊息肉0.2%。19.6%有吸煙史。此外，腹部手術(shù)史13例，腹部創(chuàng)傷史8例[9]。

3 IDSMA的病因

IDSMA的病因可能與血管炎、動脈硬化、肌纖維發(fā)育不良、動脈內(nèi)膜囊性變性、妊娠、結(jié)締組織病(如Ehlers Danlos綜合征[11])等有關(guān)。但僅5例IDSMA進(jìn)行了病理檢查，其中僅有1例病理檢查發(fā)現(xiàn)腸系膜上動脈肌纖維發(fā)育不良[12]，其他4例均無特殊發(fā)現(xiàn)[3]。由于絕大多數(shù)病例未進(jìn)行病理檢查，所以尚無法明確IDSMA的確切原因。但下列因素可能與IDSMA的形成有關(guān)：

3.1 血流動力學(xué)因素

從解剖學(xué)上看，腸系膜上動脈主干可分為三部分：第一部分位于胰腺后，走行向前，相對固定；第二部分呈彎曲狀，為第一、三部分的移行段；第三部分走行向下，可隨腸管蠕動而移動。文獻(xiàn)報(bào)道的IDSMA假腔均累及腸系膜上動脈彎曲部的動脈前壁。計(jì)算機(jī)模擬血流動力學(xué)研究[13]顯示，腸系膜上動脈彎曲部前壁由于血流方向突然改變而承受著異常應(yīng)力，尤其是在高血壓、餐后、合并腹腔干狹窄時(shí)，腸系膜上動脈內(nèi)血流速度加快，壓力升高，其彎曲部前壁所承受的應(yīng)力升高，更易于誘發(fā)內(nèi)膜撕裂，形成夾層。這是IDSMA形成的重要因素。研究表明，國內(nèi)IDSMA中42.7%合并高血壓[9]，高于國外文獻(xiàn)(27.7%[3]，31%[13])，這也許是國內(nèi)IDSMA病例多的一個(gè)原因。

3.2 創(chuàng)傷

包括汽車安全帶勒傷[14]或和醫(yī)源性損傷。血管腔內(nèi)操作可誘發(fā)或加重IDSMA，其機(jī)理與導(dǎo)絲、導(dǎo)管的機(jī)械性損傷，或者造影時(shí)高速噴射的造影劑損傷動脈內(nèi)膜有關(guān)。因此，造影時(shí)應(yīng)選用側(cè)孔導(dǎo)管以減少導(dǎo)管尖端彈跳，避免對動脈內(nèi)膜的損傷[15]。

3.3 基因變異

Jiang等[5]報(bào)道，患有IDSMA的中國叔侄兩人的染色體5q13-14位點(diǎn)均存在變異，而這一變異已被證實(shí)與升主動脈瘤和夾層的發(fā)生有關(guān)。因此推測，此基因變異可能與IDSMA的形成有關(guān)。

4 IDSMA的臨床表現(xiàn)

IDSMA的臨床表現(xiàn)多樣，均缺乏特異性，包括腹痛、惡心、嘔吐、腹瀉、便血等，部分病例無癥狀。其中腹痛最多見，占全部病例的91.1%[9]，高于國外(78.0%[3])。腹痛原因與腸缺血、腸痙攣、夾層本身和繼發(fā)的炎性反應(yīng)刺激腹腔神經(jīng)叢有關(guān)。其他伴隨癥狀包括惡心嘔吐19.7%，腹瀉3.9%，腹脹3.8%，腰背痛2.1%，血便2.0%，厭食1.0%，便秘0.8%，體重減輕0.5%，發(fā)熱0.3%，大汗0.3%，胸骨后疼痛0.2%，胸部束縛感0.2%。IDSMA也可無癥狀，多經(jīng)腹部增強(qiáng)CT偶然發(fā)現(xiàn)。國內(nèi)無癥狀病例占6.7%，低于國外，有可能是國內(nèi)影像科醫(yī)師對IDSMA缺乏足夠認(rèn)識，漏診部分無癥狀病例。

體征方面，多數(shù)IDSMA有上腹或左上腹壓痛，僅5例出現(xiàn)腹膜刺激征。Froment等[16]報(bào)道29例IDSMA中有5例存在臍周血管雜音，因此認(rèn)為臍周血管雜音是一個(gè)有價(jià)值的體征。

輔助檢查可出現(xiàn)外周血白細(xì)胞升高、C反應(yīng)蛋白升高、血清淀粉酶升高等，但發(fā)生率并不高，也缺乏鑒別意義[9]。

5 IDSMA的診斷及影像學(xué)特點(diǎn)

對于假腔未形成血栓的IDSMA，由于真、假腔均有血流，超聲可發(fā)現(xiàn)內(nèi)膜片，具有診斷價(jià)值。但在肥胖或腸管積氣時(shí)，超聲的敏感性降低，易漏診。當(dāng)假腔內(nèi)形成血栓時(shí)，超聲無法與其他原因所致的動脈狹窄相區(qū)別。增強(qiáng)CT對于IDSMA的敏感性和特異性均優(yōu)于超聲檢查。622例國人IDSMA中，有95.2%經(jīng)增強(qiáng)CT確診，其他確診方法包括超聲2.7%、動脈造影1.0%、開腹手術(shù)0.5%、磁共振0.3%和尸檢0.2%[9]。對照手術(shù)結(jié)果，CT診斷IDSMA的敏感性為91.7%，特異性96.2%，陽性預(yù)測值84.6%，陰性預(yù)測值98.1%，準(zhǔn)確性達(dá)95.4%[17]。IDSMA的CT特征性表現(xiàn)為游離內(nèi)膜片、附壁血栓或壁內(nèi)血腫，非特異表現(xiàn)為腸系膜上動脈管腔增寬和周圍脂肪層增厚[18]。增強(qiáng)CT不但可以清楚地顯示動脈夾層的位置和范圍，還有助于判斷腸管缺血(實(shí)質(zhì)期腸管無強(qiáng)化)和壞死(腸系膜上靜脈或門靜脈內(nèi)積氣)[19]，有助于選擇治療方案。增強(qiáng)CT具有方便、可靠、無創(chuàng)的特點(diǎn)，是診斷IDSMA最可靠的方法。

在影像學(xué)特征方面，IDSMA的假腔98.1%位于腸系膜上動脈前壁，其余1.9%位于右側(cè)壁。夾層起始部距主動脈平均20.1 mm(0～65.0 mm)，夾層長度平均63.1 mm(10.7～205.9 mm)。真腔狹窄越重、夾層距主動脈越近、夾層越長，臨床癥狀越嚴(yán)重[18]。

6 IDSMA的影像學(xué)分型

2007年，Sakamoto等[20]首先提出IDSMA夾層的影像學(xué)分型方法：Ⅰ型，假腔有入口和出口，血流通暢；Ⅱ型，假腔有入口無出口，呈囊袋狀；Ⅲ型，假腔形成血栓，伴有潰瘍狀突起；Ⅳ型，假腔形成血栓，無潰瘍狀突起。此方法的不足之處在于僅反映假腔情況，未考慮真腔是否閉塞。因此，Yun等[21]于2009年提出一種新的分型方法：Ⅰ型，假腔有入口和出口，血流通暢；Ⅱa型，血流可經(jīng)入口進(jìn)入假腔，但無出口；Ⅱb型，假腔內(nèi)血栓形成，無血流；Ⅲ型，夾層導(dǎo)致真、假腔均閉塞。Zerbib等[22]在Sakamoto分型基礎(chǔ)上又增加了2個(gè)大型和2個(gè)亞型，共8型。此后，國內(nèi)學(xué)者也提出了自己的分型方法[23,24]。上述各種分型均以假腔是否通暢以及真假腔關(guān)系作為分型依據(jù)，均未涉及夾層的長度和部位。然而，流體力學(xué)Poiseuille定律表明，遠(yuǎn)端血流量與病變長度呈反比。因此，夾層越長，遠(yuǎn)端腸管缺血越重，從而引發(fā)的癥狀越重。Yun等[21]觀察到，IDSMA的癥狀嚴(yán)重程度與其提出的分型無明顯關(guān)系，反而與夾層的長度正相關(guān)(Spearman’s partial correlation analysis，P=0.03)。Park等[13]也報(bào)道，有癥狀病例的夾層明顯長于無癥狀者。因此，我們提出一種基于夾層長度和位置的影像學(xué)分型方法(Luan分型[18])，按夾層的位置和長度分型：局限于腸系膜上動脈彎曲部為B型，向近端延展為A型，向遠(yuǎn)端延展為C型(限于腸系膜上動脈主干)、D型(累及回結(jié)腸動脈或遠(yuǎn)端回腸動脈)。我們研究文獻(xiàn)中提供CT圖像且能用于分型的IDSMA病例，按Yun分型方法，Ⅰ型占27.0%，Ⅱa型21.3%，Ⅱb型45.7%，Ⅲ型6.0%；按我們的分型方法，A型8.3%，B型26.7%，C型38.3%，D型26.7%[9]。但由于文獻(xiàn)對癥狀嚴(yán)重程度評價(jià)標(biāo)準(zhǔn)不統(tǒng)一，無法橫向比較，從而難以確定各亞型與癥狀嚴(yán)重程度之間的關(guān)系。

7 我國IDSMA的治療現(xiàn)狀

IDSMA的治療目的是緩解癥狀，防止腸壞死和動脈破裂。治療方法包括保守治療、開腹手術(shù)和腔內(nèi)治療。

7.1 保守治療

一般認(rèn)為，對未發(fā)生腸壞死或動脈破裂的IDSMA，可給予保守治療，包括禁食、胃腸減壓、控制性降壓、應(yīng)用擴(kuò)血管及抗凝藥物。國外IDSMA保守治療的比例為68.0%%[2]～71.8%[3]，有效率74.6%[3]～86.6%[2]。國內(nèi)IDSMA保守治療的比例為63.2%，有效率僅為66.8%[9]，均低于國外。這一差別的原因可能在于國內(nèi)保守治療時(shí)間較短，側(cè)支循環(huán)尚未充分形成就過早地判定為無效而放棄保守治療。董智慧等[10]報(bào)道，保守治療以5天為限，如腹痛無緩解則轉(zhuǎn)為腔內(nèi)治療。如果能延長保守治療的時(shí)間，有效率或會增加[25,26]。如何掌握保守治療的適應(yīng)證？部分IDSMA由于假腔完全血栓化，繼而血栓吸收，有自我修復(fù)的可能。因此，具有不同影像學(xué)特征的IDSMA的保守治療效果存在差異。如果夾層的真、假腔均通暢(Yun分型Ⅰ型)或夾層局限(Luan分型B型)，對血流影響較小，保守治療效果較好；如果假腔壓迫真腔(Yun分型Ⅱa型)、真假腔均閉塞(Yun分型Ⅲ型)，或夾層長度長、累及多個(gè)分支從而影響側(cè)支循環(huán)形成(Luan分型C或D型)時(shí)，保守治療往往效果較差。因此，應(yīng)根據(jù)影像學(xué)分型來選擇初始治療方案，Yun分型Ⅰ型、Luan分型B型可以保守治療，而Yun分型Ⅱa或Ⅲ型、Luan分型C或D型應(yīng)更積極地腔內(nèi)治療。在保守治療過程中，應(yīng)嚴(yán)密觀察癥狀變化，并定期復(fù)查增強(qiáng)CT。此外，如果出現(xiàn)腹膜炎、假腔形成瘤樣擴(kuò)張或破裂，應(yīng)開腹手術(shù)或腔內(nèi)治療。

7.2 外科手術(shù)

1975年，Sisteron等[27]首先報(bào)道外科手術(shù)治療IDSMA。2006年，許中友等[28]報(bào)道國內(nèi)首例手術(shù)治療。截至2014年12月，國內(nèi)共報(bào)道手術(shù)治療僅16例，具體術(shù)式包括單純?nèi)∷?例[26,29,30]，內(nèi)膜固定1例[31]，取栓+內(nèi)膜固定+成形2例[32]，取栓+內(nèi)膜固定+成形+腹主動脈-腸系膜上動脈轉(zhuǎn)流1例[32]，髂動脈-腸系膜上動脈人工血管旁路1例[33]，腹主動脈-腸系膜上動脈大隱靜脈旁路1例[34]，切除病變段、人工血管間植2例[28,35]，混合手術(shù)2例[36]，術(shù)式不詳3例[37～39]。在開放手術(shù)16例中，8例療效滿意，3例后期發(fā)生腸壞死行腸切除(均為單純?nèi)∷?，其余5例未報(bào)道效果。

7.3 腔內(nèi)治療

IDSMA的腔內(nèi)治療國外始于2000年[40]。國內(nèi)2008年由吳彬[41]最早報(bào)道。腔內(nèi)治療是安全有效的，尤其對于無法耐受開腹手術(shù)者。腔內(nèi)治療可早期恢復(fù)動脈血流，有利于快速緩解癥狀和縮短禁食時(shí)間，具有有效、創(chuàng)傷小、恢復(fù)快的特點(diǎn)，已成為IDSMA的首選治療方法。國內(nèi)有33.6%的IDSMA病例初始接受腔內(nèi)治療，有效率可達(dá)95.2%(表2)[9]。而國外16.2%[3]～20.4%[2]的病例接受腔內(nèi)治療，有效率可達(dá)93.5%[2]～95.7%[3]。國內(nèi)開展腔內(nèi)治療較國外更普遍。

表2 孤立性腸系膜上動脈夾層國內(nèi)治療現(xiàn)狀

目前對于IDSMA腔內(nèi)治療的指征仍存在爭議，一般認(rèn)為下列情況應(yīng)積極腔內(nèi)治療[14]：有腹痛癥狀，或真腔狹窄超過80%，或動脈瘤樣擴(kuò)張直徑>20 mm。

腔內(nèi)治療技術(shù)要點(diǎn)包括：第一，導(dǎo)絲經(jīng)過夾層部位時(shí)避免進(jìn)入假腔、加重夾層，尤其是在真腔完全閉塞時(shí)。如順行無法通過，可考慮混合手術(shù)逆行開通[42]。第二，由于夾層均位于腸系膜上動脈的彎曲部，因此植入支架應(yīng)完全覆蓋彎曲部，以避免夾層復(fù)發(fā)。第三，腸系膜會隨腸蠕動產(chǎn)生不規(guī)律的連續(xù)移位，腸系膜上動脈也會隨之移位、彎曲；同時(shí)，覆膜支架有可能會封閉鄰近的分支，影響腸管供血，所以應(yīng)選用順應(yīng)性好，徑向支撐力強(qiáng)，不易短縮的自膨式裸支架。對于大多數(shù)病例，植入一個(gè)支架覆蓋腸系膜上動脈彎曲部即可封閉假腔，少數(shù)情況需植入2個(gè)甚至3個(gè)支架。這種支架重疊技術(shù)可增加支架網(wǎng)孔密度，使流經(jīng)支架進(jìn)入假腔的血流明顯衰減，有利于破口閉塞和假腔血栓形成，同時(shí)支架的柵欄效應(yīng)有利于新生內(nèi)膜沿著支架攀爬生長。第四，夾層可誘發(fā)遠(yuǎn)端動脈分支發(fā)生痙攣，影響腸管供血。經(jīng)導(dǎo)管動脈內(nèi)區(qū)域性持續(xù)泵入罌粟堿有助于減輕動脈分支痙攣，增加腸管供血，緩解癥狀。如果已經(jīng)發(fā)生腹膜炎，也可在腔內(nèi)治療后行開腹或腹腔鏡探查，可以避免腸切除或縮小腸切除范圍。

8 小結(jié)

IDSMA曾被認(rèn)為是一種罕見疾病。但近年來隨著增強(qiáng)CT的廣泛應(yīng)用，越來越多的IDSMA病例被診斷和報(bào)道。僅我院已診斷46例IDSMA。另一方面，目前國內(nèi)已報(bào)道的IDSMA病例多集中于經(jīng)濟(jì)相對發(fā)達(dá)地區(qū)，81家醫(yī)院報(bào)道，而其他醫(yī)院(尤其是廣大基層醫(yī)院)的真實(shí)病例數(shù)量仍未可知。我們推測，IDSMA的發(fā)病率并不像原來認(rèn)為的那么低，只是由于缺乏認(rèn)識而有大量的IDSMA病例被誤診、漏診。因此有必要普及、提高對IDSMA的認(rèn)識，對于一線臨床及影像科醫(yī)生尤其重要。

對于IDSMA的治療，目前國內(nèi)外均缺乏統(tǒng)一的治療策略或指南，治療方案多根據(jù)醫(yī)生的經(jīng)驗(yàn)和技術(shù)水平、醫(yī)院的設(shè)備條件等確定，因此治療效果也必然存在差異。如何統(tǒng)一診療流程和評價(jià)標(biāo)準(zhǔn)也是亟需處理的。相信隨著IDSMA知識的普及，國內(nèi)的病例數(shù)會越來越多，診療水平也會不斷提高。

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(修回日期：2016-07-18)

(責(zé)任編輯：王惠群)

Domestic Situation and Future Perspective of Isolated Dissection of the Superior Mesenteric Artery

LuanJingyuan,LiXuan.

DepartmentofInterventionalRadiologyandVascularSurgery,PekingUniversityThirdHospital,Beijing100083,China

LiXuan,E-mail: 13701091788@139.com

Superior mesenteric artery; Dissection; Diagnosis; Classification; Treatment

*通訊作者，E-mail：13701091788@139.com

A

1009-6604(2016)10-0865-05

10.3969/j.issn.1009-6604.2016.10.001

2016-04-11)

【Summary】 The isolated dissection of the superior mesenteric artery (IDSMA) was once considered to be a rare disease. In recent years, a growing number of cases of IDSMA have been reported, especially by Chinese authors, because of the increasing use of contrast-enhanced computed tomography scans. To understand the real domestic status of IDSMA, the Chinese-language literatures were searched, and the clinical characteristics and treatment of IDSMA were analyzed.