曹猛 牛露偉 宋軍 徐為

·論 著·(臨床實(shí)踐)

原發(fā)性骶前腫瘤56例臨床診治分析

曹猛 牛露偉 宋軍 徐為

目的 探討原發(fā)性骶前腫瘤的臨床診斷及外科治療方法。方法 回顧性分析1980年1月至2015年7月間收治的56例原發(fā)性骶前腫瘤病人的臨床資料，其中男性21例，女性35例，年齡23～68歲，平均36.9歲。病程10 d至7年。所有病人術(shù)前均經(jīng)過(guò)直腸指檢或影像學(xué)檢查的診斷定位，其中經(jīng)骶尾部入路25例，經(jīng)腹入路24例，經(jīng)腹經(jīng)骶尾部聯(lián)合入路7例。其中6例為腹腔鏡下經(jīng)腹切除。結(jié)果 本組病人良性34例，惡性22例；腫瘤完整切除39例，部分切除10例，未切除7例。術(shù)后發(fā)生骶前膿腫2例，切口感染2例，直腸瘺1例。獲得隨訪的病人中，腫瘤切除者，復(fù)發(fā)4例，死亡1例。腫瘤未切除者全部死亡。結(jié)論 原發(fā)性骶前腫瘤缺乏特異性癥狀，直腸指檢以及B超、CT、MRI等相關(guān)影像學(xué)檢查對(duì)于其術(shù)前診斷及手術(shù)入路的選擇有重要作用。手術(shù)治療是骶前腫瘤的首選治療方法。合理的手術(shù)入路選擇以及對(duì)并發(fā)癥的充分認(rèn)識(shí)和準(zhǔn)備是原發(fā)性骶前腫瘤治療成功的關(guān)鍵。

骶前腫瘤； 診斷； 外科手術(shù)

原發(fā)性骶前腫瘤是一種臨床上少見(jiàn)的疾病，其真實(shí)發(fā)病率尚未有準(zhǔn)確的統(tǒng)計(jì)，但有文獻(xiàn)報(bào)道約4萬(wàn)名住院病人中才會(huì)出現(xiàn)1例[1]。雖然原發(fā)性骶前腫瘤在臨床上少見(jiàn)，但幾乎每位普外科醫(yī)生在其職業(yè)生涯中又都會(huì)不可避免地遇到幾例。匱乏的臨床經(jīng)驗(yàn)、深在的解剖位置以及復(fù)雜的毗鄰關(guān)系使得原發(fā)性骶前腫瘤的早期診治較為困難。因此，總結(jié)回顧以往的病案資料并學(xué)習(xí)前人的經(jīng)驗(yàn)尤為重要?，F(xiàn)回顧性分析筆者所在醫(yī)院收治的56例原發(fā)性骶前腫瘤病人的臨床資料，總結(jié)報(bào)告如下。

資料與方法

一、一般資料

1980年1月至2015年7月期間我院普外科共收治56例原發(fā)性骶前腫瘤病人，其中男性21例，女性35例，年齡23～68歲，平均36.9歲。病程10 d至7年。本組已排除由其他部位腫瘤轉(zhuǎn)移或侵入骶前間隙的病人。初診原發(fā)性骶前腫瘤病人47例，外院曾行手術(shù)(未能切除或復(fù)發(fā))者9例。臨床表現(xiàn)多無(wú)特異性，28例表現(xiàn)為腫瘤局部壓迫癥狀，如大便性狀改變，不同程度的排便困難，會(huì)陰部墜脹，尿急、尿頻，下肢麻木等；12例因下腹包塊就診，5例因骶尾部包塊就診；無(wú)臨床癥狀者11例，為體檢發(fā)現(xiàn)。所有病人均行直腸指檢，于直腸壁外觸及腫塊者47例。病人入院后均行B超檢查，提示骶前間隙占位性病變；36例行CT檢查；4例行MRI檢查；1例于CT引導(dǎo)下行穿刺檢查，病理提示為畸胎瘤。

二、治療方法

本組所有病人均行手術(shù)治療，其中經(jīng)骶尾入路25例，經(jīng)腹入路24例，經(jīng)腹經(jīng)骶尾聯(lián)合入路7例。其中6例為腹腔鏡下經(jīng)腹切除。

1.經(jīng)骶尾部入路 病人取折刀位。切口自骶水平右側(cè)2 cm至左臀中部。逐層分離組織，并注意保護(hù)肛周括約肌。切除尾骨，有利于術(shù)野暴露，必要時(shí)需切除部分骶骨。腫瘤暴露后，再次結(jié)合直腸指診確定腫瘤范圍。先分離腫瘤下緣，注意保護(hù)直腸后壁不受破壞。再依次分離腫瘤側(cè)緣，沿側(cè)緣向上緣分離。分離上緣時(shí)注意結(jié)扎骶前血管，以免造成骶前靜脈出血。腫瘤完整切除后，放置負(fù)壓引流球，關(guān)閉切口。

2.經(jīng)腹入路 病人取膀胱截石位，取下腹正中切口。進(jìn)腹后，根據(jù)腫瘤所在部位切開(kāi)直腸后間隙。分離過(guò)程中盡量不要破壞直腸血管和系膜。骶前分離時(shí)注意保護(hù)骶前靜脈，找到間隙后再分離，切勿以電刀盲目直接切割，以免造成骶前大出血。切除腫瘤后，視切除情況適當(dāng)引流。

3.經(jīng)腹經(jīng)骶尾聯(lián)合入路 同時(shí)使用經(jīng)腹和經(jīng)骶尾部?jī)煞N入路，分別由腫瘤上緣和下緣開(kāi)始分離并最終匯合，具體分離方法同前所述。

結(jié) 果

手術(shù)完整切除39例，部分切除10例，殘余的腫瘤囊壁經(jīng)電刀燒灼處理，未切除7例。合并部分骶骨切除5例；合并直腸切除4例；因侵犯膀胱壁和右側(cè)輸尿管，行右側(cè)輸尿管膀胱再植術(shù)1例。僅做活檢3例；單純行乙狀結(jié)腸造瘺3例；單純行膿腫切開(kāi)引流1例。術(shù)中出血50～2000 ml，>800 ml者15例，經(jīng)相應(yīng)止血治療后效果良好，無(wú)術(shù)中死亡病例。

本組病人術(shù)后發(fā)生直腸瘺1例，經(jīng)保守治療后效果不佳。于術(shù)后40 d行回腸造口，后行直腸修補(bǔ)術(shù)及造口還納術(shù)，術(shù)后恢復(fù)良好；2例術(shù)后發(fā)生骶前膿腫，通暢引流及支持治療后好轉(zhuǎn)；2例發(fā)生切口感染，經(jīng)換藥治療后愈合良好。

術(shù)后病理檢查提示良性畸胎瘤18例，表皮樣囊腫11例，惡性畸胎瘤8例，低分化惡性腫瘤5例，淋巴瘤3例，纖維瘤2例，惡性纖維組織細(xì)胞瘤2例，間質(zhì)瘤2例，脂肪肉瘤2例，神經(jīng)纖維瘤1例，炎性假瘤1例，嗜鉻細(xì)胞瘤1例。

術(shù)后42例病人獲得隨訪，隨訪時(shí)間0.5～25年，定期行B超或CT等檢查。7例未能切除的惡性腫瘤病人，術(shù)后存活時(shí)間13～25個(gè)月，平均為17.3個(gè)月；3例良性腫瘤分別于術(shù)后7個(gè)月、8個(gè)月及11個(gè)月后復(fù)發(fā)，再次手術(shù)切除后治愈，至今未再次復(fù)發(fā)；1例惡性腫瘤于術(shù)后6個(gè)月復(fù)發(fā)并伴肝臟轉(zhuǎn)移，病人拒絕后續(xù)治療，2個(gè)月后死于肝衰竭。隨訪至今的其余病人均未復(fù)發(fā)、轉(zhuǎn)移或死亡。

討 論

原發(fā)性骶前腫瘤發(fā)生于骶前間隙，該間隙位于直腸的上2/3與骶尾骨之間，上方為腹膜折返，下方為直腸骶骨筋膜。骶前間隙是一段多種胚胎結(jié)構(gòu)融合和重構(gòu)的區(qū)域，組織構(gòu)成較為復(fù)雜，因此發(fā)源于該間隙內(nèi)的腫瘤也種類(lèi)繁多[2]，主要分為先天性病變、炎性病變、骨性病變、神經(jīng)源性病變及混合因素所造成的腫瘤等[3]。本組56例病人中，以畸胎瘤最多，共26例(46.4%)，其次為表皮樣囊腫，共11例(19.6%)。

原發(fā)性骶前腫瘤的臨床癥狀主要由其所在位置、腫瘤大小以及是否伴發(fā)感染等因素決定。早期的骶前腫瘤由于位置深在且腫瘤較小，常常難以產(chǎn)生明顯的癥狀，故早期診斷較為困難。直腸指檢是臨床上最簡(jiǎn)便易行且高效的診斷方法[4]，可初步判斷腫塊位置、大小、質(zhì)地、活動(dòng)度以及是否侵犯直腸和骶尾骨等。本組56例病人均行直腸指檢，其中47例可于直腸壁外觸及腫塊，陽(yáng)性率高達(dá)83.9%。有學(xué)者總結(jié)[2,5]，直腸指檢除了可以初步判斷腫瘤的大小、質(zhì)地等基本信息外，對(duì)手術(shù)術(shù)式的選擇也有一定價(jià)值，如果手指能夠觸及腫瘤上緣，即代表腫瘤基本可以通過(guò)經(jīng)骶尾入路切除。B超、CT以及MRI等影像學(xué)檢查均可用于骶前腫瘤的診斷，雖然都具有評(píng)估腫瘤狀態(tài)的作用，但又各有側(cè)重。B超較為經(jīng)濟(jì)實(shí)用，陽(yáng)性率高，對(duì)腫瘤的大小、位置等基本情況也有較好的顯示，可作為骶前腫瘤的常規(guī)基礎(chǔ)檢查[6]。CT和MRI除了可以更精確的定位腫瘤、評(píng)估其與周?chē)M織的關(guān)系，還具有一定的定性作用[7]。通過(guò)顯示腫瘤的內(nèi)部結(jié)構(gòu)、強(qiáng)化特點(diǎn)以及對(duì)于周?chē)鞴俚那址盖闆r，CT和MRI可推斷出部分腫瘤的性質(zhì)及病理特點(diǎn)，為腫瘤的診斷、治療方案的選擇及預(yù)后的評(píng)估提供依據(jù)。CT對(duì)于鈣化的評(píng)判優(yōu)于MRI，且先進(jìn)的CT三維重建技術(shù)可更直觀的顯示腫塊及其周邊組織的關(guān)系，為病變的診斷提供更多的信息。CTA/V對(duì)于腫瘤血流情況的判斷對(duì)于病變的定性和評(píng)估也具有重要意義。較之CT和MRI可更好的顯示腫瘤與周?chē)浗M織對(duì)比的情況，對(duì)脂肪結(jié)構(gòu)、出血及壞死也更為敏感。因其在顯示腫瘤成分以及其細(xì)微組織結(jié)構(gòu)對(duì)比時(shí)更具優(yōu)勢(shì)，MRI應(yīng)該是目前診斷骶前腫瘤敏感性和特異性最高的影像學(xué)檢查。提供術(shù)前穿刺活檢爭(zhēng)議較大，一般不推薦使用[8]。首先，骶前腫瘤位置較深且毗鄰關(guān)系復(fù)雜，穿刺較為困難，易損傷周?chē)苌窠?jīng)。其次，腫瘤性質(zhì)不明，貿(mào)然穿刺可能會(huì)造成嚴(yán)重后果，如穿刺惡性腫瘤有可能造成腫瘤局部或經(jīng)穿刺途徑轉(zhuǎn)移播散；穿刺囊腫可能造成破潰；穿刺炎性腫塊易造成感染擴(kuò)散；若腫塊為前突的脊髓，穿刺則有可能造成神經(jīng)損傷[9]。但也不應(yīng)完全否定穿刺活檢，在某些特殊情況，如無(wú)法手術(shù)切除或已有明確的其他惡性腫瘤診斷需要排除轉(zhuǎn)移可能的病人，可在B超或CT等影像學(xué)設(shè)備的引導(dǎo)下進(jìn)行穿刺，但一定要充分評(píng)估，小心謹(jǐn)慎。本組中即有1例病人于術(shù)前進(jìn)行了CT引導(dǎo)下穿刺，病理結(jié)果顯示為畸胎瘤。在之后的手術(shù)中，筆者認(rèn)為，除了常規(guī)切除腫瘤及周?chē)嚓P(guān)組織外，還應(yīng)對(duì)穿刺道進(jìn)行切除，降低腫瘤經(jīng)穿刺道播散的風(fēng)險(xiǎn)。相較于高風(fēng)險(xiǎn)的術(shù)前穿刺活檢，如果有切除條件，切除后的術(shù)后病理檢查更有價(jià)值[10]。

一旦診斷為原發(fā)性骶前腫瘤，即具有手術(shù)指征，如無(wú)特殊禁忌，均應(yīng)采用手術(shù)治療。具體的手術(shù)方式應(yīng)根據(jù)腫瘤的大小、位置、性質(zhì)以及病人局部皮膚和軟組織的狀況來(lái)決定[11]。合理的手術(shù)入路選擇是治療成功的關(guān)鍵，正確的手術(shù)入路可以使術(shù)野暴露得更為充分，有利于腫瘤的完整切除，并減少術(shù)中損傷和出血，降低并發(fā)癥和術(shù)后復(fù)發(fā)的概率[12]。常用的手術(shù)入路主要有經(jīng)骶尾部入路、經(jīng)腹入路及經(jīng)腹經(jīng)骶尾部聯(lián)合入路。①經(jīng)骶尾部入路：適用于位置較低(S3平面以下)，距肛緣較近的骶前腫瘤。尾骨往往需要切除，首先，可以更好地暴露手術(shù)視野。此外，保留尾骨也是腫瘤復(fù)發(fā)的原因之一[13]。由于與直腸解剖關(guān)系較近，術(shù)前應(yīng)做好充分的腸道準(zhǔn)備，術(shù)中注意避免損傷直腸后壁。②經(jīng)腹入路：適用于位置較高(第三骶椎S3平面以上)的腫瘤骶前腫瘤。其優(yōu)點(diǎn)是有利于盆腔組織結(jié)構(gòu)(如輸尿管和直腸)的暴露[4,14]。由于骶中血管及骶前靜脈叢分布于此，手術(shù)時(shí)應(yīng)注意預(yù)防出血。③經(jīng)腹經(jīng)骶尾部聯(lián)合入路：當(dāng)腫瘤巨大，上緣位置較高，下緣距肛緣較近，單純一種入路難以完成手術(shù)時(shí)，應(yīng)選用經(jīng)腹經(jīng)骶尾部聯(lián)合入路。筆者認(rèn)為一般腫瘤直徑>6 cm且上緣位于S3以上即應(yīng)選擇經(jīng)腹經(jīng)骶尾部聯(lián)合入路。亦有學(xué)者認(rèn)為[13]，腫瘤直徑>5 cm就應(yīng)采用經(jīng)腹經(jīng)骶尾部聯(lián)合入路。對(duì)于普外科醫(yī)生而言，更為熟悉的手術(shù)路徑無(wú)疑是經(jīng)腹入路。但不能因?yàn)閭€(gè)人操作習(xí)慣而輕視術(shù)式的選擇，尤其是對(duì)于一些交界位置的腫瘤，如腫瘤上緣位于S3平面附近，不能機(jī)械地按照S3以上或以下的標(biāo)準(zhǔn)來(lái)選擇。應(yīng)綜合評(píng)價(jià)腫瘤的大小，下極與肛門(mén)的距離，與周邊組織的關(guān)系等，確定最佳的手術(shù)方式。不適當(dāng)?shù)男g(shù)式會(huì)加大腫瘤分離切除的難度，易造成術(shù)中損傷、出血。本組1例病人即由于術(shù)前評(píng)估不足，經(jīng)腹進(jìn)入后發(fā)現(xiàn)腫瘤下極分離困難，嘗試失敗后轉(zhuǎn)為經(jīng)腹經(jīng)骶聯(lián)合手術(shù)。雖然手術(shù)結(jié)果很好，但也給手術(shù)增加了難度，給病人帶來(lái)了痛苦。

對(duì)于骶前腫瘤來(lái)說(shuō)，是否完整切除尤為重要。完整切除不僅更有利于消除臨床癥狀，還可以更為有效地預(yù)防感染的擴(kuò)散和惡性腫瘤的遷移。然而骶前間隙復(fù)雜的結(jié)構(gòu)、狹小的空間一直是手術(shù)完整切除的難點(diǎn)所在。腹腔鏡的出現(xiàn)為骶前腫瘤的手術(shù)提供了新的選擇，具有創(chuàng)傷小、空間大、視野好等優(yōu)點(diǎn)，可有效提高手術(shù)的完整切除率及安全性。近期的許多報(bào)道也證實(shí)了腹腔鏡手術(shù)治療骶前腫瘤確實(shí)是一種行之有效的方法，在單純經(jīng)腹手術(shù)及與經(jīng)骶尾部手術(shù)聯(lián)合使用時(shí)均有良好的效果[2,15-16]。筆者所在醫(yī)院也較早的開(kāi)展了腹腔鏡治療骶前腫瘤，本組56例病人中有6例為經(jīng)腹路徑腹腔鏡下切除，腹腔鏡下切除確實(shí)具有創(chuàng)傷小，術(shù)野暴露充分，出血少，術(shù)后恢復(fù)快等優(yōu)點(diǎn)。

原發(fā)性骶前腫瘤對(duì)于放療和化療相當(dāng)不敏感，骶前間隙內(nèi)的惡性腫瘤對(duì)于放化療往往具有較高的耐受性。對(duì)于無(wú)法切除或無(wú)法完全切除的病人，放化療通常僅僅能起到緩解痛苦的作用。不過(guò)骶前間隙內(nèi)的轉(zhuǎn)移灶可以根據(jù)原發(fā)腫瘤的性質(zhì)，選用相應(yīng)的放化療方案。

骶前間隙位置深在，結(jié)構(gòu)復(fù)雜，手術(shù)時(shí)易損傷毗鄰結(jié)構(gòu)，出現(xiàn)并發(fā)癥。骶前靜脈出血是最常見(jiàn)的并發(fā)癥之一，本組3例出現(xiàn)骶前靜脈出血，1例縫合后噴灑生物蛋白凝膠，2例給予紗布填塞，術(shù)后分次拔除，3例病人均止血效果佳，術(shù)后恢復(fù)良好。直腸損傷為最常見(jiàn)的術(shù)中損傷之一，本組1例由于伴有感染，腫瘤與周?chē)M織粘連不清，分離時(shí)造成直腸損傷，術(shù)中行直腸修補(bǔ)。術(shù)后1周后出現(xiàn)直腸瘺，先予以保守治療，但效果不佳，于術(shù)后40 d行回腸造瘺，8個(gè)月后又行直腸瘺口修補(bǔ)術(shù)及竇道清除術(shù)，最終恢復(fù)良好。因此，術(shù)前應(yīng)做好充分的腸道準(zhǔn)備，分離時(shí)小心鑒別腫瘤囊壁與腸壁，一旦損傷應(yīng)行直腸修補(bǔ)并預(yù)防性造瘺，將損傷減小到最低。感染水腫期的病人應(yīng)避免急性期手術(shù)，行抗炎治療待炎癥改善后再行手術(shù)切除[17]。良性骶前腫瘤完整切除者，預(yù)后很好，但如不做徹底切除，亦有可能復(fù)發(fā)。惡性骶前腫瘤預(yù)后較差，即使是低度惡性，5年生存也較為困難[18]。因此，早期診斷和及時(shí)治療尤為關(guān)鍵。

總而言之，骶前腫瘤由于位置較深，毗鄰結(jié)構(gòu)復(fù)雜，早期的診治難度較大。因此臨床醫(yī)務(wù)工作者應(yīng)加深對(duì)其的認(rèn)識(shí)，從而及時(shí)發(fā)現(xiàn)骶前腫瘤的疑似病人。合理的手術(shù)入路選擇，術(shù)中的完整切除以及對(duì)于并發(fā)癥的充分認(rèn)識(shí)和準(zhǔn)備是原發(fā)性骶前腫瘤治療成功的關(guān)鍵。

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Analysis of clinical diagnosis and treatment of 56 cases of primary presacral tumors

CaoMeng,NiuLuwei,SongJun,XuWei.

DepartmentofGastrointestinalSurgery,theAffiliatedHospitalofXuzhouMedicalCollege,Xuzhou221002,China

XuWei,Email:eryuanxuwei@126.com

Objective To discuss the clinical diagnosis and surgical management of primary presacral tumors．Methods The clinical data of 56 patients with primary presacral tumors from January 1980 to July 2015 were retrospectively analyzed. All patients were diagnosed by digital rectal examination and imaging examination before operation. Twenty-five patients were operated through sacrococcygeal approach, 24 patients through abdominal approach and 7 patients through combined abdominal and sacrococcygeal approach.Results In this series, there were 34 benign and 22 malignant cases. Thirty-nine cases underwent complete resection, 10 cases underwent partial resection and 7 cases failed to be resected. After operation, there were 2 patients with presacral abscesses, 2 patients with incision infections and 1 patient with rectal fistula. In patients who underwent resection, recurrence occurred in 4 cases and there was 1 death.Conclusions Presacral tumors often go undetected because of nonspecific symptoms. Digital rectal examination and imaging examination are main methods for diagnosis of presacral tumors. Treatment of presacral tumors is almost always surgical resection. Reasonable selection of surgical approaches and fully understanding and preparation for complications are the key of a successful treatment.

Presacral tumors; Diagnosis; Surgery

221002 江蘇徐州，徐州醫(yī)學(xué)院附屬醫(yī)院胃腸外科

徐為，Email：eryuanxuwei@126.com。

R739.9

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2015-08-14)