黃胡信

·海外特稿·

以盆腔大囊腫為表現(xiàn)的廣泛型輸卵管內(nèi)膜異位囊腫: 1例報(bào)告

黃胡信*

(香港圣保羅醫(yī)院婦產(chǎn)科，香港999077)

本文報(bào)道一例罕見(jiàn)的廣泛型輸卵管內(nèi)膜異位囊腫?；颊邽榻^經(jīng)后女性，主要表現(xiàn)為卵巢囊腫伴盆腔多個(gè)小囊腫樣病變。有慢性盆腔疼痛病史，超聲診斷為盆腔多囊性病變。由于并未意識(shí)到這種罕見(jiàn)的輸卵管內(nèi)膜異位大囊腫，在行腹腔鏡探查時(shí)才予以明確診斷。只有少數(shù)文獻(xiàn)報(bào)道菜花狀輸卵管內(nèi)膜異位囊腫表現(xiàn)為卵巢或盆腔腫物。本文不僅重點(diǎn)描述這一罕見(jiàn)表現(xiàn)，同時(shí)對(duì)相關(guān)問(wèn)題進(jìn)行探討，包括術(shù)前診斷、腹腔鏡下病灶外觀、病理特點(diǎn)，并討論應(yīng)否在高風(fēng)險(xiǎn)患者中例行輸卵管切除術(shù)，旨在減少高級(jí)別漿液性卵巢腫瘤的發(fā)生。

輸卵管內(nèi)膜異位癥;腹腔鏡;多囊病變;苗勒系統(tǒng)

輸卵管內(nèi)膜異位癥可能無(wú)癥狀，容易被忽視。如果有慢性盆腔疼痛的癥狀，往往與子宮內(nèi)膜異位癥有關(guān)。僅有少量文獻(xiàn)顯示囊性輸卵管內(nèi)膜異位癥表現(xiàn)為大的盆腔囊腫。目前認(rèn)為囊性輸卵管內(nèi)膜異位癥起源于輸卵管上皮，并與漿液性卵巢腫瘤有密切關(guān)系。本文報(bào)道一例表現(xiàn)為大盆腔囊腫的囊性輸卵管內(nèi)膜異位癥，包括囊腫表現(xiàn)、組織學(xué)及腹腔鏡治療方法，并探討其發(fā)展成高級(jí)別漿液性腹膜病變的可能性。

1 臨床資料

患者女，55歲，已絕經(jīng)，下腹痛13個(gè)月。腹痛為鈍性脹痛，不需要止痛劑。2003年行腹腔鏡下右側(cè)卵巢皮樣囊腫切除術(shù)。體格檢查腹部無(wú)壓痛，未及腫物。婦科檢查:子宮大小正常，活動(dòng)度差，穹隆處可及囊性感。經(jīng)腹盆腔超聲檢查:右卵巢單純囊腫，大小4 cm×5 cm;左側(cè)長(zhǎng)形多囊樣結(jié)構(gòu)，提示左輸卵管積水可能;子宮后壁可見(jiàn)較小囊性病變(圖1)。血CA125 11 IU/ml(正常值＜35 IU/ml)。

2015年4月1日行腹腔鏡探查、附件區(qū)病變切除術(shù)。腹腔鏡探查，左側(cè)附件區(qū)多個(gè)囊狀病灶，分布于卵巢和輸卵管周圍(圖2A)，子宮后壁可見(jiàn)20多個(gè)大小不同的囊腫，最大4～5 cm(圖2B、C)。右側(cè)卵巢和輸卵管缺如。盆腔腹膜、膀胱腹膜和道格拉斯陷窩未見(jiàn)囊狀病灶;大網(wǎng)膜、腸管表面和上腹腔均未發(fā)現(xiàn)病灶;未發(fā)現(xiàn)子宮內(nèi)膜異位或內(nèi)膜異位粘連病灶。行腹腔鏡左附件切除術(shù)，同時(shí)切除并電灼所有囊狀病灶。每個(gè)囊腫均電灼蒂部，收集、放置于標(biāo)本袋中并一同取出。在完整切除、取出和電灼所有可見(jiàn)囊狀病變后，沖洗子宮表面和盆腔。

術(shù)后病理提示囊性輸卵管內(nèi)膜異位癥(圖3)。術(shù)后病人恢復(fù)良好。隨訪4個(gè)月，無(wú)不適癥狀，腹部超聲提示無(wú)復(fù)發(fā)。

圖1 盆腔超聲所見(jiàn)A.子宮后壁直徑4cm單純囊腫及多發(fā)小囊腫;B.子宮后壁偏左側(cè)一細(xì)長(zhǎng)囊性結(jié)構(gòu)(箭頭所示)提示左側(cè)輸卵管積水圖2腹腔鏡探查A.左側(cè)卵巢及輸卵管表面多發(fā)囊狀病變;B.蒂部起源于子宮后壁直徑4～5 cm的囊腫，與卵巢囊腫極為相似;C.子宮后壁多發(fā)小囊狀病變圖3病理提示囊性輸卵管內(nèi)膜異位癥(HE染色)A.低倍鏡見(jiàn)大小囊腫(×40);B.高倍鏡見(jiàn)囊腫內(nèi)皮為輸卵管上皮，包含間質(zhì)栓細(xì)胞、纖毛柱狀細(xì)胞和無(wú)纖毛柱狀細(xì)胞(×400)

2 討論

1930年Sampson［1］首次提出“輸卵管內(nèi)膜異位癥”這個(gè)概念，輸卵管切除術(shù)后，一些具有增殖和侵襲活性的輸卵管上皮出現(xiàn)在盆腔腹膜。此病變常伴隨子宮內(nèi)膜異位癥及子宮頸內(nèi)膜異位，因此被稱為苗勒系統(tǒng)非腫瘤病變?nèi)?lián)征。但在本例報(bào)道中，輸卵管內(nèi)膜異位是獨(dú)立存在的，未發(fā)現(xiàn)任何子宮內(nèi)膜異位癥或其他盆腔病變。輸卵管內(nèi)膜異位癥的診斷主要依靠組織學(xué)，常于活檢子宮內(nèi)膜異位病灶或類子宮內(nèi)膜異位病灶時(shí)發(fā)現(xiàn)。一些輸卵管內(nèi)膜異位病變可表現(xiàn)為小的囊狀病變，常被醫(yī)生忽略，未行樣本組織學(xué)診斷而發(fā)生漏診。

輸卵管內(nèi)膜異位癥的自然病程尚不清楚，但在兒童和絕經(jīng)后婦女中屬罕見(jiàn)［2］。一些人認(rèn)為輸卵管內(nèi)膜異位癥的發(fā)病機(jī)制類似于子宮內(nèi)膜異位癥，是一種激素依賴性疾病，此觀點(diǎn)可以為輸卵管內(nèi)膜異位癥在絕經(jīng)后退化作出解釋［2，3］。這是有爭(zhēng)議的，正如本例患者，越來(lái)越多的絕經(jīng)后女性被診斷患有輸卵管內(nèi)膜異位癥［4，5］。也與早期病例報(bào)道不同，本例輸卵管內(nèi)膜異位癥患者存在慢性盆腔疼痛［6～9］。因此，輸卵管內(nèi)膜異位癥可能并不是沒(méi)有癥狀，只是可能被忽視，其癥狀通常可能被相關(guān)的子宮內(nèi)膜異位癥或盆腔炎性疾病所掩蓋。

2014年P(guān)artyka等［10］報(bào)道一例輸卵管內(nèi)膜異位癥患者，經(jīng)腹壁和經(jīng)陰道超聲表現(xiàn)為右附件區(qū)多個(gè)囊狀病變。CT顯示在子宮體表面、宮底、右附件區(qū)存在多個(gè)囊狀病變，與本例超聲表現(xiàn)類似。他們同樣懷疑為卵巢囊腫復(fù)發(fā)，CA125和附睪蛋白4 (HE4)水平均處于正常范圍，無(wú)任何可疑的惡性表現(xiàn)，磁共振也清楚地顯示在子宮表面存在多個(gè)T2期高信號(hào)的囊狀病變，直徑＜1 cm～5.5 cm，最終診斷為良性的輸卵管內(nèi)膜異位癥。因此，當(dāng)臨床高度懷疑為輸卵管內(nèi)膜異位癥時(shí)，磁共振是一個(gè)合適的影像學(xué)檢查方式。相反，如果未考慮到輸卵管內(nèi)膜異位癥，磁共振成像有可能被誤讀為浸潤(rùn)子宮壁的惡性腫瘤［11］。

輸卵管內(nèi)膜異位癥的組織學(xué)診斷報(bào)告主要為輸卵管上皮包含間質(zhì)栓細(xì)胞、纖毛柱狀細(xì)胞和無(wú)纖毛柱狀細(xì)胞，與子宮內(nèi)膜異位癥不同，不含子宮內(nèi)膜腺體及基質(zhì)其他表現(xiàn)可能與良性囊性間皮瘤相混淆。間皮瘤的主要鑒別點(diǎn)為囊壁內(nèi)整齊排列的細(xì)小細(xì)胞及囊壁的炎性浸潤(rùn)［12］。

盡管輸卵管內(nèi)膜異位癥通常通過(guò)組織學(xué)發(fā)現(xiàn)，腹腔鏡下子宮表面和附件區(qū)廣泛多個(gè)囊狀病變覆蓋的特點(diǎn)也可成為診斷依據(jù)。本例未發(fā)現(xiàn)盆腔子宮內(nèi)膜異位癥和子宮腺肌瘤。相關(guān)文獻(xiàn)報(bào)道，輸卵管內(nèi)膜異位病灶可包含臟層腹膜［13］、闌尾［14］和盆腔淋巴結(jié)［9］。本例未包含任何腸管及膀胱等臟層腹膜。

隨著大多數(shù)盆腔高級(jí)別漿液性腫瘤起源于輸卵管這種觀點(diǎn)越發(fā)受到關(guān)注［15］，非典型輸卵管內(nèi)膜異位癥和高級(jí)別漿液性卵巢腫瘤都可能源于輸卵管上皮的異位。盡管大多數(shù)報(bào)道的輸卵管內(nèi)膜異位癥是良性病變，非典型上皮改變也被報(bào)告為“非典型輸卵管內(nèi)膜異位癥”［16］，但是在婦科腫瘤手術(shù)的腹腔沖洗液中，非典型輸卵管內(nèi)膜異位癥已經(jīng)很難與交界性漿液性腫瘤或交界性植入腫瘤相鑒別［17，18］。應(yīng)該考慮輸卵管內(nèi)膜異位癥的惡性轉(zhuǎn)化可能性，如子宮內(nèi)膜異位癥癌變一樣。2014年Esselen等［19］采用免疫組化染色的方法，將輸卵管、卵巢及漿液性腫瘤組織進(jìn)行對(duì)比，證實(shí)與卵巢上皮相比，輸卵管內(nèi)膜異位的免疫組化染色結(jié)果與正常的輸卵管上皮更相近，但其生物標(biāo)志物(Phospho-Smad2、BCL2和FOXJ1)的表達(dá)類似于漿液性腫瘤，因而符合所有Müllerian漿液性腫瘤起源于輸卵管樣上皮這一觀點(diǎn)。2012年P(guān)rentice等［20］的一項(xiàng)110例輸卵管內(nèi)膜異位癥的大樣本回顧性研究分析顯示，絕經(jīng)前患有輸卵管內(nèi)膜異位癥的女性患婦科惡性腫瘤的機(jī)率是無(wú)相關(guān)病史女性的10倍。

輸卵管內(nèi)膜異位癥通常疏于診斷，在臨床上可表現(xiàn)為慢性盆腔疼痛，不易與卵巢贅生物(腫瘤)相鑒別，有惡性轉(zhuǎn)化的可能，因此對(duì)該疾病的認(rèn)識(shí)十分重要。盡管輸卵管內(nèi)膜異位癥的患病率和意義目前尚不清楚，但所有輸卵管內(nèi)膜異位病灶在手術(shù)中應(yīng)全部剔除，電灼破壞腫物殘端，并將標(biāo)本進(jìn)行組織學(xué)評(píng)估。由于無(wú)相關(guān)診治指南可以讓婦科醫(yī)生在術(shù)前將輸卵管內(nèi)膜異位癥與子宮內(nèi)膜異位癥進(jìn)行明確的鑒別診斷，臨床懷疑時(shí)，應(yīng)行磁共振成像以獲得更明確的診斷，并充分告知患者。剔除所有囊狀病變的同時(shí)，行子宮切除術(shù)及雙側(cè)附件切除術(shù)，而并非單純剔除、灼燒所有囊狀病變，可能是目前對(duì)于預(yù)防復(fù)發(fā)及惡性轉(zhuǎn)變的最好治療方法。

致謝:本文由首都醫(yī)科大學(xué)附屬北京天壇醫(yī)院馮力民教授將英文翻譯為中文，特表感謝。

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(修回日期:2015-08-18)

(責(zé)任編輯:王惠群)

Florid Cystic Endosalpingosis with Large Pelvic Cyst:a Case Report

FelixWong.
DepartmentofO＆G，StPaul'sHospital，HongKong999077，China

:FelixWong，E-mail:fwong3@hotmail.com.hk

Endosalpingiosis;Laparoscopy;Multiple cystic lesions;Müllerian system

R737.13

D

:1009-6604(2015)10-0865-03

10.3969/j.issn.1009-6604.2015.10.001

2015-08-17)

*通訊作者，E-mail:fwong3@hotmail.com.hk

【Summary】This paper reports a postmenopausal woman with a rare florid cystic endosalpingosis presenting as an ovarian cyst，with many cystic lesions in the pelvis.She had chronic pelvic pain and ultrasound diagnosed of multiple cystic lesions in the pelvis. Not being aware of this rare condition of endosalpingiosis，she was laparoscopically managed successfully when the condition was diagnosed at the time of operation.There are only a few reports in the literature presenting florid cystic endosalpingiosis as ovarian or pelvic mass.This paper would not only highlight this uncommon presentation，it also raises issues for discussion relating to preoperative diagnosis，laparoscopic appearance，pathological features and the current practice of routine salpingectomy in high risk patients in order to reduce high grade serous ovarian neoplasms.