林碧云 危 曼 邵肖梅, 王來栓 周景新 程國強(qiáng) 周文浩

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·論著·

Alberta嬰兒運(yùn)動(dòng)量表對(duì)新生兒重癥監(jiān)護(hù)室高危兒出院后篩查運(yùn)動(dòng)發(fā)育落后的準(zhǔn)確性研究

林碧云1危 曼2邵肖梅1,2王來栓1周景新2程國強(qiáng)1周文浩1

目的 分析Alberta嬰兒運(yùn)動(dòng)量表(AIMS)在NICU高危兒隨訪中篩查運(yùn)動(dòng)發(fā)育落后的應(yīng)用價(jià)值，為更好解釋患兒病情和盡早合理干預(yù)提供依據(jù)。方法 納入經(jīng)NICU治療后并于2013年11月至2015年1月在上海健高兒科門診部隨訪的高危兒，行AIMS和Peabody運(yùn)動(dòng)發(fā)育量表-第2版(PDMS-2)評(píng)估。將患兒的AIMS總分與PDMS-2的粗大運(yùn)動(dòng)發(fā)育商(GMQ)進(jìn)行百分位數(shù)換算，分析兩者的相關(guān)性。以6月齡后GMQ≥90作為運(yùn)動(dòng)發(fā)育正常的參考標(biāo)準(zhǔn)，繪制AIMS百分位數(shù)的ROC曲線，計(jì)算約登指數(shù)和預(yù)測界值。進(jìn)而根據(jù)所得界值分析AIMS預(yù)測運(yùn)動(dòng)發(fā)育落后的價(jià)值。結(jié)果 70例高危兒進(jìn)入分析，產(chǎn)生170個(gè)AIMS數(shù)據(jù)和70個(gè)6月齡PDMS-2 GMQ數(shù)據(jù)。0～3月齡的AIMS百分位數(shù)與PDMS-2的GMQ百分位數(shù)相關(guān)系數(shù)(r)為0.09(P=0.69)；≥4月齡兩者的r為0.73(P<0.001)。與參考標(biāo)準(zhǔn)比較，形成AIMS百分位數(shù)的ROC曲線，曲線下面積為0.929(95%CI:0.876～0.982)，預(yù)測界值為P17.5。以AIMS百分位數(shù)<17.5預(yù)測運(yùn)動(dòng)發(fā)育落后的敏感度為87.6%(95% CI:68.4%～95.4%)，特異度為88.1%(95%CI:80.6%～93.1%)，陽性預(yù)測值為65.0%(95%CI:48.3%～78.9%)，陰性預(yù)測值為96.3%(95%CI:90.2%～98.8%)。結(jié)論 >3月齡的高危兒行AMIS評(píng)估對(duì)識(shí)別運(yùn)動(dòng)發(fā)育正常有很高的預(yù)測價(jià)值，為避免對(duì)高危兒過度診斷和干預(yù)提供依據(jù)。

高危兒; Alberta； Peabody； 運(yùn)動(dòng)發(fā)育落后

隨著NICU的建立，高危兒的病死率明顯下降，但其遠(yuǎn)期發(fā)生神經(jīng)發(fā)育障礙(NDD)的風(fēng)險(xiǎn)是正常兒童的8～10倍[1]。其中運(yùn)動(dòng)發(fā)育落后作為NDD最為主要的表現(xiàn)之一，嚴(yán)重危害兒童的生命健康和生存質(zhì)量[2]。生后1年的運(yùn)動(dòng)功能可反映中樞神經(jīng)系統(tǒng)發(fā)育情況，運(yùn)動(dòng)發(fā)育落后是其他系統(tǒng)發(fā)育落后的最早期標(biāo)志[3]。發(fā)育中的大腦有很強(qiáng)的可塑性，因此早期識(shí)別運(yùn)動(dòng)發(fā)育落后并盡早進(jìn)行合理干預(yù)可以優(yōu)化患兒的遠(yuǎn)期結(jié)局[4]。Peabody運(yùn)動(dòng)發(fā)育量表-2(PDMS-2)適用于評(píng)估0～72月齡兒童的運(yùn)動(dòng)發(fā)育水平，2006年開始在中國廣泛應(yīng)用，具有較高的信度和效度。PDMS-2包括粗大運(yùn)動(dòng)(GMQ)和精細(xì)運(yùn)動(dòng)(FMQ)兩部分的評(píng)分[5～7]，對(duì)小嬰兒而言，運(yùn)動(dòng)評(píng)估的重點(diǎn)是運(yùn)動(dòng)技能獲得的數(shù)量而非質(zhì)量，所以PDMS-2對(duì)早期發(fā)現(xiàn)運(yùn)動(dòng)異常不敏感[8]，國內(nèi)有研究表明PDMS-2在<6月齡嬰兒中的評(píng)估結(jié)果與遠(yuǎn)期結(jié)局相關(guān)性較低[9]。

Alberta嬰兒運(yùn)動(dòng)量表(AIMS)是評(píng)估0～18月齡嬰幼兒GMQ發(fā)育水平的工具，用于識(shí)別運(yùn)動(dòng)發(fā)育遲緩的嬰幼兒和隨時(shí)間推移評(píng)估運(yùn)動(dòng)的發(fā)育和成熟，信度和效度均較高[10～12]。本研究以NICU高危兒為研究對(duì)象，在隨訪中評(píng)價(jià)AIMS篩查運(yùn)動(dòng)發(fā)育落后的應(yīng)用價(jià)值，以期尋找適用于6月齡以下小嬰兒的運(yùn)動(dòng)發(fā)育評(píng)估方法和更好地利用AIMS評(píng)估結(jié)果制定合理干預(yù)方案。

1 方法

1.1 研究設(shè)計(jì) 采用診斷準(zhǔn)確性研究的方法設(shè)計(jì)，對(duì)經(jīng)NICU治療后并隨訪的高危兒行AIMS評(píng)估，每月1次，至高危兒6月齡以后同時(shí)行PDMS-2評(píng)估，并以PDMS-2中的GMQ≥90作為運(yùn)動(dòng)發(fā)育正常的參考標(biāo)準(zhǔn)[13]，評(píng)估AIMS預(yù)測運(yùn)動(dòng)發(fā)育落后的敏感度、特異度和預(yù)測界值。

1.2 納入標(biāo)準(zhǔn) 同時(shí)滿足以下條件：①NICU出院后患兒；②圍生期存在早產(chǎn)、窒息、缺氧缺血性腦病、顱內(nèi)出血、腦梗死、低血糖和高膽紅素血癥等高危因素；③同時(shí)有AIMS評(píng)估結(jié)果和6月齡后PDMS-2評(píng)估結(jié)果者。

1.3 排除標(biāo)準(zhǔn) 排除遺傳代謝性疾病和先天性畸形，如唐氏綜合征、嚴(yán)重先天性心臟病、先天性骨骼發(fā)育畸形和肌源性疾病等。

1.4 AIMS評(píng)估及計(jì)分方法 由家長陪同情況下，確保被檢者處于清醒、活躍和舒服的狀態(tài)。在普通的醫(yī)療環(huán)境下評(píng)估，沒有人為的刺激或幫助，以觀察的方式評(píng)估嬰兒在不同重力位置下的運(yùn)動(dòng)模式和技巧。評(píng)估4個(gè)體位58個(gè)項(xiàng)目(俯臥位21項(xiàng)，仰臥位9項(xiàng)，坐位12項(xiàng)，站立位16項(xiàng))，每個(gè)項(xiàng)目通過可得1分，不通過得0分，總分58分。每例患兒的實(shí)際得分與加拿大建立的AIMS常模[14]比較，得出該患兒的運(yùn)動(dòng)水平所處的百分位數(shù)。

1.5 PDMS-2評(píng)估及計(jì)分方法 高危兒隨訪至6月齡以上，得到家屬知情同意后分別于6和12月齡行PDMS-2檢查。評(píng)估6個(gè)方面249個(gè)項(xiàng)目(反射8項(xiàng)、姿勢30項(xiàng)、移動(dòng)89項(xiàng)、實(shí)物操作24項(xiàng)、抓握26項(xiàng)和視覺-運(yùn)動(dòng)整合72項(xiàng))。測試結(jié)果以GMQ和FMQ的發(fā)育商來表示，每例患兒的實(shí)際得分與加拿大和美國建立的PDMS-2常模[5]比較，得出該患兒的運(yùn)動(dòng)水平所處的百分位數(shù)。以出生后6個(gè)月時(shí)PDMS-2 GMQ≥90作為運(yùn)動(dòng)發(fā)育正常。

1.6 質(zhì)量控制 AIMS評(píng)估由2名經(jīng)過培訓(xùn)的醫(yī)務(wù)人員共同完成；PDMS-2由1名有經(jīng)驗(yàn)的康復(fù)治療師完成，評(píng)估結(jié)果由1名主任醫(yī)師進(jìn)行審核。

1.7 統(tǒng)計(jì)學(xué)方法 所有數(shù)據(jù)采用SPSS 16.0軟件進(jìn)行統(tǒng)計(jì)分析。對(duì)AIMS和PDMS-2百分位數(shù)行Spearman相關(guān)性分析，計(jì)算相關(guān)系數(shù)(r)；繪制AIMS百分位數(shù)預(yù)測運(yùn)動(dòng)發(fā)育落后的ROC曲線，計(jì)算曲線下面積(AUC)，計(jì)算約登指數(shù)(敏感度+特異度-1)和預(yù)測界值；制作AIMS界值為參考標(biāo)準(zhǔn)預(yù)測運(yùn)動(dòng)發(fā)育落后的四格表，采用χ2檢驗(yàn)對(duì)AIMS的準(zhǔn)確性進(jìn)行分析。

2 結(jié)果

2.1 一般情況 2013年11月至2015年1月在上海健高兒科門診部符合本文納入和排除標(biāo)準(zhǔn)的70例經(jīng)NICU治療后的高危兒進(jìn)入本文分析。男33例，女37例；足月兒39例，早產(chǎn)兒31例；窒息18例，缺氧缺血性腦病7例，顱內(nèi)出血3例，腦梗死1例，低血糖2例，高膽紅素血癥7例，化膿性腦膜炎2例，腦積水2例，新生兒呼吸窘迫3例，新生兒壞死性小腸結(jié)腸炎2例，早產(chǎn)兒腦室周白質(zhì)軟化2例，雙胎輸血1例，敗血癥1例，宮內(nèi)感染2例，18例為單純?cè)绠a(chǎn)(胎齡28～36周)。70例高危兒中共有170個(gè)AIMS數(shù)據(jù)和70個(gè)6月齡PDMS-2數(shù)據(jù)用于統(tǒng)計(jì)分析。

2.2 AIMS與PDMS-2相關(guān)性分析 170個(gè)AIMS總分?jǐn)?shù)據(jù)與70個(gè)PDMS-2的GMQ評(píng)估數(shù)據(jù)依據(jù)不同常模進(jìn)行同齡兒的百分位數(shù)換算，≤3月齡的AIMS百分位數(shù)與PDMS-2的GMQ百分位數(shù)的r為0.09，差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P=0.69)；4～6月齡和>6月齡的AIMS百分位數(shù)與PDMS-2的GMQ百分位數(shù)的r分別為0.68和0.76，差異均有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P均<0.001)；>3月齡AIMS百分位數(shù)與PDMS-2的GMQ百分位數(shù)的r為0.73，差異有統(tǒng)計(jì)學(xué)意義(P<0.001)(圖1)。

2.3 ROC曲線繪制和預(yù)測界值 圖2顯示，以PDMS-2的GMQ≥90作為運(yùn)動(dòng)發(fā)育正常的參考標(biāo)準(zhǔn)，產(chǎn)生AIMS百分位數(shù)的ROC曲線，AUC為0.929(95%CI:0.876～0.982), 標(biāo)準(zhǔn)誤為0.027；預(yù)測界值為P17.5。

2.4 AIMS篩查運(yùn)動(dòng)發(fā)育落后的準(zhǔn)確性 170個(gè)AIMS數(shù)據(jù)中，>P17.5的數(shù)據(jù)有127個(gè)，其中≤3月齡 19個(gè)，>3月齡108個(gè)；3月齡40個(gè)。70個(gè)PDMS-2 GMQ數(shù)據(jù)中，GMQ≥90的有49個(gè)，GMQ<90的有21個(gè)。以AIMS

1 >3月齡AIMS與PDMS-2的GMQ相關(guān)性

Fig 1 Correlation between AIMS and PDMS-2 in infants age over 3 months

2 >3月齡AIMS百分位數(shù)預(yù)測運(yùn)動(dòng)發(fā)育不良的ROC曲線

Fig 2 Percentile ROC curve of AIMS to predict development delay of gross motor skills

3 討論

目前嬰幼兒運(yùn)動(dòng)評(píng)估方法應(yīng)用較為廣泛的是Bayley嬰兒發(fā)育量表(BSID)中的運(yùn)動(dòng)量表(PDI)和PDMS中的GMQ評(píng)估量表，國外相關(guān)研究指出，在正常嬰幼兒中,AIMS與PDMS的相關(guān)系數(shù)為0.99[15]；在高危兒AIMS與BSID-Ⅱ的PDI間相關(guān)系數(shù)為0.93，與PDMS的相關(guān)系數(shù)為0.95[16]；國內(nèi)有研究表明AIMS與PDMS-2在腦損傷高危兒中的相關(guān)系數(shù)為0.6～0.73[8,17]。本研究中>3月齡的高危兒AIMS結(jié)果與PDMS-2結(jié)果具有較好的相關(guān)性，r=0.73，P<0.001。與國內(nèi)研究的數(shù)據(jù)接近，而與國外相關(guān)研究數(shù)據(jù)差別較大。AIMS是以加拿大2 202名健康足月兒的運(yùn)動(dòng)發(fā)育情況制定常模，PDMS-2是根據(jù)加拿大46個(gè)洲的2 003名嬰幼兒和兒童的運(yùn)動(dòng)發(fā)育水平進(jìn)行評(píng)價(jià)制定常模[14]，2個(gè)量表的常模制定均無亞洲人群，可能是造成本研究或國內(nèi)研究AIMS與PDMS-2結(jié)果的相關(guān)性低于國外相關(guān)研究的原因之一。本研究進(jìn)入分析的高危兒中早產(chǎn)兒占44.3%(31/70)，盡管評(píng)估是按其糾正月齡計(jì)算，但是普遍認(rèn)為早產(chǎn)兒運(yùn)動(dòng)發(fā)育較足月兒延遲[10,19,20]。盡管如此，本研究仍提示AMIS在NICU治療的高危兒隨訪中有良好的應(yīng)用價(jià)值，尤其是在>3月齡的高危兒中可以敏感地篩查運(yùn)動(dòng)發(fā)育落后，為早期合理的針對(duì)性干預(yù)提供了基礎(chǔ)。

本研究結(jié)果顯示，嬰幼兒的早期由于中樞神經(jīng)系統(tǒng)成熟度、營養(yǎng)狀況、家屬護(hù)理和疾病等各種因素的不同，運(yùn)動(dòng)技能可能存在個(gè)體差異[20,21]，這也許是造成本研究0～3月齡嬰兒的AIMS百分位數(shù)與PDMS-2的GMQ百分位數(shù)的相關(guān)性差異無統(tǒng)計(jì)學(xué)意義的主要原因。隨著月齡增長，神經(jīng)系統(tǒng)發(fā)育逐漸成熟，各項(xiàng)運(yùn)動(dòng)技能有序出現(xiàn)，因而AIMS與PDMS-2 GMQ的相關(guān)性也增高。

本研究的目的之一是為了尋找適用于<6月齡的小嬰兒的運(yùn)動(dòng)發(fā)育評(píng)估方法。BSID的運(yùn)動(dòng)量表包含的項(xiàng)目數(shù)量不夠且分布不均衡，不能對(duì)嬰幼兒各個(gè)階段的運(yùn)動(dòng)技能做出充分和恰當(dāng)?shù)脑u(píng)估，且該量表著重于一般性的運(yùn)動(dòng)里程碑的獲得，而不是對(duì)特定里程碑的運(yùn)動(dòng)的各個(gè)方面進(jìn)行分析，這可能導(dǎo)致即使被評(píng)估者表現(xiàn)出非典型的姿勢和運(yùn)動(dòng)，卻仍然可能獲得正常的BSID評(píng)分[22～24]。而且，由于BSID評(píng)估時(shí)間較長，需要被評(píng)估者能較好的配合，不適合中國評(píng)估需求量大的現(xiàn)狀，因此應(yīng)用較少。PDMS最早于1974年由Folio和Du Bose提出，于2000年進(jìn)行第2次修訂，稱為PDMS-2，是以神經(jīng)成熟理論為基礎(chǔ)，即運(yùn)動(dòng)技能的出現(xiàn)和成熟程度反映中樞神經(jīng)系統(tǒng)的發(fā)育水平，建立在運(yùn)動(dòng)技能獲取規(guī)律的基礎(chǔ)上，分等級(jí)對(duì)各項(xiàng)運(yùn)動(dòng)技能進(jìn)行評(píng)分[5]。PDMS一開始就是特別為殘障兒童設(shè)計(jì)，因此在腦癱的識(shí)別和康復(fù)指導(dǎo)中有較好的應(yīng)用價(jià)值[6]。該量表包括GMQ評(píng)估量表和FMQ評(píng)估量表2個(gè)相對(duì)獨(dú)立的部分，可以分別對(duì)兒童的GMQ和FMQ發(fā)育水平進(jìn)行評(píng)估。在GMQ的評(píng)估項(xiàng)目中，PDMS-2有較多的項(xiàng)目與站立和行走相關(guān)，因此PDMS被認(rèn)為更適用于評(píng)估年長兒的運(yùn)動(dòng)水平[9,25]。AIMS是加拿大學(xué)者M(jìn)artha C.Piper和治療師Johanna Darrah于1994年結(jié)合神經(jīng)成熟理論體系和動(dòng)態(tài)運(yùn)動(dòng)發(fā)育相關(guān)方面的觀點(diǎn)，從俯臥、仰臥、坐位和站立位4種體位下抗重力肌肉控制的整合與逐漸發(fā)育方面，評(píng)估嬰幼兒從足月出生至能夠獨(dú)立步行期間的運(yùn)動(dòng)里程碑的順序發(fā)育[15]。相對(duì)PDMS-2而言，AIMS更加側(cè)重于從俯臥抬頭、翻身、到坐和爬等運(yùn)動(dòng)能力的發(fā)育，一旦孩子會(huì)扶站和開始行走之后，測試的項(xiàng)目則相對(duì)很少，因此AIMS更適合于小月齡的非殘障兒童的GMQ發(fā)育水平的評(píng)估，彌補(bǔ)了PDMS-2不適合用于小月齡嬰兒運(yùn)動(dòng)發(fā)育評(píng)估的不足，在髙危兒神經(jīng)發(fā)育結(jié)局的隨訪中，兩者可以互補(bǔ)，有助于盡早篩選出運(yùn)動(dòng)發(fā)育落后的高危兒，根據(jù)評(píng)估結(jié)果制定合理的干預(yù)策略。

AIMS是一種觀察性的評(píng)估，因此有效地避免了評(píng)估人員的主觀性偏倚，有較高的組間信度[11]，其操作簡單、便捷，評(píng)估時(shí)間短，適合于中國髙危兒隨訪機(jī)構(gòu)評(píng)估需求量大的情況。本研究結(jié)果顯示AIMS預(yù)測運(yùn)動(dòng)發(fā)育落后的特異度(88.1%)和陰性預(yù)測值(96.3%)都較高，有助于在隨訪早期篩查出運(yùn)動(dòng)發(fā)育正常者，并可以防止因肌張力增高或異常姿勢而判斷其有腦癱傾向的過度診斷，既可盡早的解除患兒家長的思想負(fù)擔(dān)，又可避免孩子因不必要的康復(fù)干預(yù)而傷害心理。

本研究的不足之處：①進(jìn)入分析的病例70例,因各種疾病經(jīng)過NICU治療，疾病的異質(zhì)性較大；②AIMS與PDMS-2非同一時(shí)間對(duì)應(yīng)評(píng)估；③AIMS評(píng)估與6月齡時(shí)PDMS-2評(píng)估數(shù)據(jù)進(jìn)行分析，顯然隨訪時(shí)間較短。

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(本文編輯：張崇凡)

The accuracy of Alberta Infant Motor Scale in screening motor development delay in the follow-up of high risk infants discharged from NICU

LINBi-yun1,WEIMan2,SHAOXiao-mei1,2,WANGLai-shuan1,ZHOUJing-xin2,CHENGGuo-qiang1,ZHOUWen-hao1
(1DepartmentofNeonatology,Children′sHospitalofFudanUniversity,Shanghai201102,China; 2ShanghaiJiangaoOutpatientDepartmentofPediatrics,Shanghai200235,China)

SHAO Xiao-mei，E-mail:xiaomei_shao@163.com

ObjectiveTo investigate the application of Alberta Infant Motor Scale(AIMS) in screening motor development delay in the follow-up of high risk infants who were discharged from NICU, for the sake of using AIMS results to explain the state of infants′ motor development and propose early individualized intervention.MethodsThe AIMS and Peabody Developmental Motor Scale-2(PDMS-2) data of Shanghai Jiangao Outpatient Department of Pediatrics from November 2013 to January 2015 were collected. The score of AIMS and gross motor quotient (GMQ) to the corresponding percentiles were converted and their correlation was analyzed. As the GMQ≥90 of PDMS-2 was used as normal motor development, the ROC curve of AIMS percentiles to predict the outcome was performed, the AUC and optimal cutoff were analyzed. According to the cut-off point, the accuracy of the AIMS in predicting motor development delay was discussed.ResultsThere were 170 times data of 70 infants which fulfilled with the inclusion criteria ,in which, the correlation coefficient (r) of data in infants younger than 3 months age was 0.09,P=0.69, 4-6 months age was 0.68,P<0.0001，>6 months age was 0.76，P<000 01. Then the correlation analysis was performed on the all data without which in infants aged younger than 3 months,r=0.73(P<0.001). The area under curve (AUC) of ROC curve was 0.929, standard error was 0.027, 95% credibility interval was 0.876 to 0.982，the cut-off point was P17.5.The sensitivity, specificity, false negative rate, true negative rate, positive predictive value and negative predictive value of AIMS in screening motor development delay were 87.6%(95%CI: 68.4% to 95.4%), 88.1%(95%CI:80.6% to 93.1%) ,65.0%(95%CI:48.3% to 78.9%), 96.3% (95%CI:90.2% to 98.8%) respectively.ConclusionAIMS has good performance in predicting development delay in high risk infants over 3 months age, the application of which will improve early the hypernomic diagnosis and intervention.

High risk infants; Alberta; Peabody; Motor development delay

1 復(fù)旦大學(xué)附屬兒科醫(yī)院新生兒科 上海，201102；2 上海健高兒科門診部 上海，200235

邵肖梅，E-mail:xiaomei_shao@163.com

10.3969/j.issn.1673-5501.2015.02.001

2015-01-15

2015-03-30)