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左股骨下端巨大動(dòng)脈瘤樣骨囊腫伴真菌感染1例

作者單位:610021 成都，解放軍452醫(yī)院CT室

鄧亞娟,熊巧,方宏洋

[關(guān)鍵詞]股骨；骨囊腫；真菌感染；影像分析

病例女，32歲，藏族，因左膝疼痛、腫大畸形16年余入院?；颊哂?6年前無(wú)明顯誘因出現(xiàn)左膝關(guān)節(jié)脹痛，行走及下蹲困難，于當(dāng)?shù)蒯t(yī)院就診，行膝關(guān)節(jié)切開引流術(shù)(診治結(jié)果不詳)。術(shù)后1個(gè)月，左大腿下端又發(fā)現(xiàn)硬質(zhì)包塊，無(wú)紅腫痛，并進(jìn)行性長(zhǎng)大，左下肢短縮，遂來(lái)院就診。查體：體溫36.8 ℃，脈搏80次/min，呼吸20次/min，血壓120/80 mmHg，心肺(-)，肝脾及全身淺表淋巴結(jié)未捫及。?？魄闆r：跛行，左下肢較對(duì)側(cè)短縮約12 cm，左大腿中下段及左膝關(guān)節(jié)顯著腫大，距髕骨上10 cm處大腿周徑約66 cm，左膝關(guān)節(jié)前外側(cè)見一切口瘢痕，長(zhǎng)約3 cm；左小腿上段兩處面積約3 cm×2 cm皮膚潰瘍，創(chuàng)面有少量黃色分泌物，周圍可見暗黑色色素沉著。皮溫正常，壓痛明顯，無(wú)靜脈曲張。左膝關(guān)節(jié)前伸10°，屈曲20°，且內(nèi)外旋轉(zhuǎn)受限?？捎|及皮下質(zhì)硬包塊，大小約20 cm×20 cm×16 cm，固定不動(dòng)。聽診未聞及血管雜音。左股動(dòng)脈、腘動(dòng)脈及足背動(dòng)脈搏動(dòng)可觸及，左下肢感覺(jué)無(wú)異常。左踝、左足活動(dòng)無(wú)異常。

X線檢查：左股骨下端巨大膨脹性“皂泡樣”溶骨性腫塊，最大徑約20.5 cm。其內(nèi)骨小梁紊亂消失、骨質(zhì)破壞，可見多發(fā)斑片狀、片條狀不規(guī)則密度增高影，周圍骨質(zhì)明顯增生硬化，邊緣清楚，無(wú)軟組織腫塊、骨膜增生、死骨。病變累及股骨內(nèi)外髁，膨大變形。膝關(guān)節(jié)間隙可見。髕骨因腫塊重疊未顯示。左脛腓骨上端及股骨中下段骨質(zhì)疏松。CT檢查：左股骨下端呈膨脹性巨大溶骨性骨質(zhì)破壞腫塊，累及股骨內(nèi)外髁，達(dá)關(guān)節(jié)邊緣。腫塊內(nèi)呈軟組織樣密度影，其內(nèi)見多發(fā)散在條片狀高密度骨性不連續(xù)分隔，腫塊邊緣骨質(zhì)輕度增生硬化，呈厚薄不一“殼狀”，無(wú)骨膜增生及軟組織腫塊。周圍脂肪間隙清晰，左大腿下段肌肉明顯萎縮。左脛腓骨上端骨質(zhì)疏松，無(wú)骨質(zhì)破壞。影像學(xué)診斷：左股骨下端良性骨腫瘤，動(dòng)脈瘤樣骨囊腫可能性大。

行左大腿中段截肢術(shù)。術(shù)中和術(shù)后標(biāo)本肉眼觀察：左股骨下端巨大球形骨性包塊，大小約25 cm×30 cm×20 cm，包膜完整，骨皮質(zhì)未見明顯破損，瘤周無(wú)軟組織侵犯。腫塊內(nèi)容物呈深褐色泥沙樣改變。術(shù)后病理診斷：動(dòng)脈瘤樣骨囊腫；囊內(nèi)組織變性壞死伴真菌感染。

討論動(dòng)脈瘤樣骨囊腫(aneurysmal bone cyst，ABC)又稱骨膜下巨細(xì)胞瘤、骨膜下血腫，臨床上不多見，合并真菌感染者更鮮有報(bào)道。ABC是一種骨組織的良性囊樣病變，病因至今未明，多數(shù)學(xué)者認(rèn)為由外傷等原因，導(dǎo)致骨骼局部血流循環(huán)障礙，靜脈壓增高，血管迂曲擴(kuò)張，并使局部骨質(zhì)呈漸進(jìn)性吸收、破壞與修復(fù)等[1]。本病可見于任何年齡，但以10~20歲青少年最多見[2]，如本例發(fā)病于16歲。根據(jù)病理學(xué)研究，發(fā)病早期常呈多個(gè)大小不一的囊狀骨質(zhì)破壞區(qū)，故多為分葉狀膨大變形，腫塊邊緣為殼狀的骨膜骨，抑或無(wú)鈣化的骨膜，囊腔內(nèi)主含陳舊或新鮮出血，是本病的特征性病理改變。

ABC可發(fā)生于任何骨骼，但以四肢骨和脊椎骨多見。四肢骨病變者，通常好發(fā)于干骺端，也可見于骨干，起于骨骺板的實(shí)屬罕見，故早期病變侵犯鄰近骨骺板者，多不考慮ABC。病理學(xué)分期多采取Dabska及Willner等提出的分期法，根據(jù)ABC病的發(fā)展階段，分為溶骨破壞期、活躍期、穩(wěn)定期及愈合期。其發(fā)展的不同階段，影像學(xué)表現(xiàn)亦不同。早期或溶骨期，最具診斷價(jià)值的影像征象是病灶的骨內(nèi)邊緣具有一界限清楚的硬化邊。活躍期，病灶進(jìn)行性溶骨性膨大，顯示出最具特征性的骨膜下囊狀膨脹，呈現(xiàn)“爆裂”樣改變。穩(wěn)定期，骨干外側(cè)緣骨增生硬化明顯，病灶有清楚的骨殼(約63%)或明顯的骨嵴(約42%)，呈典型的“皂泡樣”改變[2-4]。本例病程長(zhǎng)，呈漸進(jìn)性膨脹性增大的良性形成過(guò)程，目前影像表現(xiàn)與文獻(xiàn)的穩(wěn)定期特征較符合。本例伴真菌感染，結(jié)合院外16年前曾行膝關(guān)節(jié)切開引流術(shù)，考慮為開放性手術(shù)可能有繼發(fā)感染所致。

發(fā)生于肢體骨端的ABC，主要應(yīng)與以下骨腫瘤進(jìn)行鑒別，如骨巨細(xì)胞瘤、軟骨黏液樣纖維瘤、軟骨母細(xì)胞瘤等以及骨關(guān)節(jié)結(jié)核。

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(收稿日期:2013-11-16)

doi:10.3969/j.issn.1004-0188.2015.01.055

文章編號(hào)1004-0188(2015)01-0112-01

中圖分類號(hào)R 681.8

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